ISSN (online): 2527-2039

Relatos de
Casos Cirúrgicos
Surgical Case Reports.

Volume 8 - Números 1 a 4 - janeiro/dezembro de 2022

SUMÁRIO / CONTENTS
ISSN 2527-2039e
VOLUME 8 – NOS 1 a 4 / ANO 2022
JANEIRO/DEZEMBRO

Apresentação tardia de hérnia diafragmática congênita na forma de abdome agudo obstrutivo

Late presenting congenital diafhragmatic hernia in the form of obstructive acute abdomen
Gabrielly Bertoldi Silva; Mariana Pastore do Carmo Gentil; Priscilla Lima Martins; Leticcia Rodrigues Vanini;
Marina Dal Monte Freitas
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975
DOI: 10.30928/2527-2039e-20222975

Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocítica suspeita: um raro relato de nevo de Jadassohn
Breast surgery for excision of suspected melanocytic lesion: a rare report of Jadassohn's nevus
Welington Lombardi; Flávia Vicentin Silva; Narhima Ahdlie Bou Abbas; Gustavo Junqueira de Almeida; Amanda
Tobal Verro; Marcele Tavares Fernandes Santos; Gabriella Simão Jorge; Nicolino Lia-Neto
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

Carcinoma metastático irressecável em intestino delgado por câncer primário de colo uterino
Unresectable metastatic carcinoma in the small intestine due to primary cervical cancer
Dayana Talita Galdino, ACBC-SC; Carolina da Silveira Welter; Claudia Theis; Djulia Adriani Frainer; Heloiza
Fiamoncini
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3110
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223110

Abdome agudo obstrutivo por mucormicose em paciente imunossuprimido pós-COVID-19

Acute obstructive abdomen due to mucormycosis infection in an immunosuppressed patient post COVID-19
Julianna Storace de Carvalho Arouca; Isabella Correa de Oliveira; Larissa Machado e Silva Gomide; Maite
Mateus; Adonis Nasr
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3207
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223207

Ressecção cirúrgica de cisto do colédoco gigante em paciente pediátrico

Surgical resection of a giant choledochal cyst in pediatric patient
Mylena de Araujo Oliveira; Franciane Cristina Schoenberger Kipper; Matheus Marinho Araujo
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223218

Neoplasia sólida pseudopapilar pancreática mimetizando tumor neuroendócrino de baixo grau

Solid pseudopapillary neoplasm of the pancreas mimicking low grade neuroendocrine tumor
Thiago Bassaneze; Clovis Augusto Borges do Nascimento; Adam Hiar; Laura Silveira Tanisaka; Beatriz Villas-
Boas Weffort; Larissa Mariana Ayde; Maria Laura Kachan Bordignon; Abner Jorge Jácome Barrozo
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223118

Carcinoma ductal invasivo de mama com metástase gástrica: relato de caso

Gastric metastasis from invasive ductal carcinoma breast cancer: case report
Carolina da Silveira Welter; Djulia Adriani Frainer; Luisa Pisacane; Claudia Theis; Leonardo Augusto Cândido
Seyboth
Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3208
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223208

Abdomen agudo por linfoma tipo malt primário do ceco

Acute abdomen due to primary cecum malt lymphoma
Roberto Gibson Ferreira Costa, TCBC-BA
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3080
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223080

Trombose de veia renal traumática isolada: relato de caso

Isolated traumatic renal vein thrombosis: case report
Diego Carrão Winckler; Eduardo Silveira Paul; Emanuel Kerber Martins; Francesco Enrico Cozer Piassa;
Fabiano dos Santos Barato; Cristiano Novotny
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3143
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223143

Reconstrução do braço com retalho miocutâneo do músculo grande dorsal após ressecção de
sarcomas: relatos de dois casos e descrição da técnica cirúrgica
Arm reconstruction using a myocutaneous flap from the latissimus dorsi muscle after resection of sarcomas:
report of two cases and description of the surgical technique
Leonardo Orletti; Ana Paula Mazzocco; Ana Luiza Miranda Cardona Machado; Luiz Augusto de Castro
Fagundes Filho; Marcio Diniz Barreto
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3161
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223161

Síndrome de heterotaxia e cisto broncogênico - relato de caso

Heterotaxy syndrome and bronchogenic cyst - case report
Thyago Alem Dall'Acqua; Rosana Souza Rodrigues; Rodrigo Ferrone Andreiuolo; Fabio Noro
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3173
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223173

Mesenterite esclerosante após nefrectomia oncológica: relato de caso

Sclerosing mesenteritis after oncological nephrectomy: case report
Paulo Silveira Campos Soares; André Rezek Rodrigues; Rolf Carvalho Lara; Paulo Ricardo Monti; Isabela
Sarone Fiori; João Paulo Borges de Melo
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3188
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223188

Carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso

Papillary carcinoma in thyroglossal duct cyst
Thalia Silva Saraiva; Gustavo Luis de Oliveira; Carla Maria Ramos Germano; Michel Antonio Kiyota Moutinho;
Lucimar Retto da Silva de Avó; Victor Hugo Maion
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3216
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223216

Uso de verde de indocianina em hepatectomia videolaparoscópica: um relato de caso e revisão da

literatura
Use of indocyanine green in laparoscopic hepatectomy: a case report and literature review
Rafael Mello Fontolan Vieira; João Paulo Bueno Silva; Matheus Antonio Trald; Isabella Andressa Ramsdorf
Costa; Geraldo Corrêa Tenório de-Siqueira; César Alberto Talavera Martelli
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3230
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223230

Trombose venosa porto-mesentérica após gastrectomia vertical laparoscópica: um relato de caso

Porto-mesenteric venous thrombosis after laparoscopic vertical gastrectomy: a case report
José Walter Feitosa Gomes; Maria Stella Vasconcelos Sales Valente; Paulo Eduardo Nunes Campelo; George
Cajazeiras Silveira Filho
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3258
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223258

Cavectomia no tumor de wilms com extensão para veia cava retro-hepática - relatos de casos
Cavectomy for the treatment of wilms tumor with vascular extension to retrohepatic vena cava - case reports
Bianca Rezende Rosa; Victória Vergamini Lamana; Wilson Elias de Oliveira Júnior; Alessandra Schirley
Oliveira de Sousa; Mariana Furtado Rodrigues; Gustavo Da Silveira Orsi; Roberta Zeppini Menezes da Silva;
Rodrigo Chaves Ribeiro
Relatos Casos Cir. 2022;8(2):3261
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223261

Ruptura esplênica atraumática associada à COVID-19: relato de caso

Atraumatic splenic rupture associated with COVID-19: case report
Ian Ribeiro Rocha; Luigi Rodrigues Brianez; Rodrigo Fonseca Caetano; Ubirajara Lupoli Barbosa; Wagner
Almeida Silva; Fernando Vicentini
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3069
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223069

Retalho latíssimo do dorso reverso para cobertura de ferida profunda na coluna lombar: relato de caso
Latissimus dorsi flap for reconstruction of a deep wound in the lower back: a case report
João Euzébio Encarnação Ferreira; Daniel Ettinger Sereno; Daniel de Almeida Rocha Valente; Dimas André
Milcheski; Rolf Gemperli
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3100
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223100

Tumor axilar de origem neural: um achado incomum

Axillary tumour of neural origin: an unusual finding
Welington Lombardi; Luciana Borges Lombardi; Flávia Vicentin Silva; Narhima Ahdlie Bou Abbas; Amanda
Tobal Verro; Giulia Lia Duarte Nascimento; Luana Albaricci Carreon Fernandes
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3117
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223117

Abscesso hepático piogênico secundário a perfuração gástrica por corpo estranho

Pyogenic liver abscess secondary to gastric perforation by a foreign body
Francisco Costa Beber Lemanski; Daniel Delatorre Kamijo; Gabriela Kohl Hammacher; Bruna Zanatta de-
Freitas; Eduardo Cattapan Piovesan; Paulo Moacir Mesquita
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3221
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223221

Carcinoma neuroendócrino de pequenas células pouco diferenciado em colédoco distal: um relato de

caso
Carcinoma neuroendócrino de pequenas células pouco diferenciado em colédoco distal: um relato de caso
Francisco Costa Beber Lemanski; Daniel Navarini; Nathalia Beck Corrêa; Gabriela Kohl Hammacher; Pietra
Bravo Araújo; Paulo Roberto Reichert
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3241
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223241

CPRE transgástrica assistida por laparoscopia em paciente com bypass gástrico de anastomose única:
relato de caso
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
Rita Gonçalves Pereira; Sara Patrocínio; Sofia Reis; Catarina Santos; Lígia Santos; Hélder Além
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3250
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223250

Tamponamento translesional extraperitoneal para controle de danos de sangramento maciço em

pacientes politraumatizados graves
Translesional extraperitonial packing for damage control of massive bleeding in severe polytraumatized patients
Gustavo Rodrigues Alves Castro, TCBC-PR; Lucas Mansano Sarquis; Camila Roginski Guetter; Angelo
Erzinger Alves; Iwan Augusto Collaço, TCBC-PR; Matheus Schimidt Evangelista; José Marcos Lavrador Filho;
Christiano Saliba Uliana
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3262
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223262

Hérnia supra-ilíaca após fixação de fratura pélvica: um relato de caso

Supra-iliac hernia following pelvic ring fracture fixation: a case report
Alice Pimentel; Rómulo Silva; Daniela Lira; Ana Moreira; Sofia Dias Silva; Ana Costa; Joana Noronha
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3266
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223266

Seminoma intra-abdominal relacionado à criptorquidia: um relato de caso

Intra-abdominal seminoma related to cryptorchydy: a case report
Ludmila Oliveira Kato; Julia de Sousa Oliveira; Lorrana Andrade Silva; Mariana Melo Martins; Franco Fernandes
Neto; Edson Antonacci Júnior
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3270
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223270

Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: correção videolaparoscópica

Left kidney herniation in adult by defect of Bochdalek: videolaparoscopic correction
Bruno Henrique Nunes Hirata; Lucas Moreto Betini; Marcos Henrique de Andrade Zanoni; Pedro Chiaramelli;
TCBC-SP; Caio Nasser Mancini; Henrique Cunha Mateus, TCBC-SP
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3281
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223281

Apresentação e tratamento de Lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso

Presentation and treatment of Rectal Dieulafoy: case report
Régis Rodrigues Balliana; Laura da Cunha Moreira de Abreu; Leonardo Claudio Orlando; Marcelo Engracia
Garcia
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3283
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223283

Tumor mülleriano misto maligno de colo uterino: um raro achado

Malignant mixed müllerian tumor of the uterine cervix: a rare finding
Welington Lombardi; Luciana Borges Lombardi; Flávia Vicentin Silva; Jéssica Aparecida Marcinkevicius;
Juliana Von Zuben Moreira; Gabriela Gonçalves; Mariana Fonseca Sonetti; Luna Macedo de Oliveira Campos;
Manoela Afonso Pastori
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3314
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223314

Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: relato de três casos
Acute mesenteric ischemia as a thromboembolic complication of COVID-19: three cases report
André Thá Nassif; Tulio Rucinski; Vitoria Gomes Rota; Ana Luiza Rocha; Beatriz Carolina Bodanese; Felipe
Bernardi Wolker; Alesandra Bassani
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3322
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223322

Peritonite esclerosante encapsulante idiopática: uma causa rara de obstrução intestinal

Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
Antonio Angelo Rocha; Antonio Angelo Rocha-Filho; Ana Gabriela Clemente da Silva; Natália Guimarães de
Moraes Schenka; Talita Cristine Souza Lima; Cássia Caroline Emílio
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):3347
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223347

Linfadenectomia robótica de resgate em câncer de próstata micrometastático

Robotic salvage lymphadenectomy in patients with micrometastatic prostate cancer
Tiberio Moreno Junior; Jessica Inojosa Aguiar; Lucas Henrique Lins; Lucas Pacheco Gonsioroski; Diego Amaral
Castro
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3251
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223251

Esôfago negro: relato de caso

Black esophagus: case report
Marco Antônio de Souza Borges Tavares; Tauanne Fernanda dos Santos; Maria Borges Tavares; Jessica
Caroline Pereira Rosa Felix; Camila Borges Siqueira Campos; Magali Silva Sanches Machado
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3269
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223269

Esofagectomia total por estenose esofágica pós paracoccidioido-micose residual: relato de caso
Total esophagectomy for esophageal stenosis after residual paracoccidioido-mycosis: a case report
Maitê Mateus; Larissa Machado e Silva Gomide; Carolina Costenaro Brandes; Julianna Storace de Carvalho
Arouca; Carlos Humberto Guilman-Tanizawa; Katiane Bortolini Zenatti; Vinícius Basso Preti; Adonis Nasr
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3338
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223338

Estenose esôfagica secundária a inclusão herpética

Esophageal stenosis secondary to herpetic inclusion
Valdemir José Alegre Salles; Gustavo Seiji Yamuti; Isabela Simões de Araujo Alegre Salles; Gabriela Teles
Cortez; Isabele Teles Cortez; Vitória Coutinho Ribeiro
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3339
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223339
Hemotórax paraneoplásico metastático de schwannoma maligno: um relato de caso
Metastatic paraneoplastic hemothorax from malignant schwannoma: a case report
Matheus Henrique Gonzatti; Vinicius Basso Preti; Giórgia Souza Franco; Gabriela Baby Litvinski; Danny
Warszawiak
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3342
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223342

Linfadenite mesentérica por covid-19 simulando apendicite aguda: relato de caso

Covid-19 mesenteric lymphadenitis simulating acute appendicitis: case report
Raisa Lima Pinheiro Lopes; Régis Ponte Conrado; Paulo Henrique Silva Nunes; Alexandra Mano Almeida;
Annya Costa Araújo de Macedo Goes; Marcelo Leite Vieira Costa
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3358
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223358

Transplante hepático em paciente pediátrico com situs ambiguus: um relato de caso

Liver transplantation in a pediatric patient with situs ambiguus: a case report
Gabrielle Ruthes Fragoso; José Sampaio Neto; Camila Moraes Marques; Rhayane Duarte Rabelo; Bruna
Markowicz Amorim de-Souza; Elisangela de Mattos e Silva
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3362
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223362

Alça arterial subclávio-axilar para hemodiálise

Arterial loop subclavian-axillary for hemodialysis
Esdras Marques Lins; Allan Lemos Maia; André Rogério Kobayashi; Fernanda Appolonio Rocha; Simone
Cristina Soares Brandão; Paulo Fernandes Saad; Juliana Campos de Andrade Lima Silveira; Zaira Ranniere
Ferreira de-Menezes; Wesley Araújo
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3383
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223383

Retalho miocutâneo infra-hióideo em defeitos de cabeça e pescoço: experiência de uma única

instituição
Infrahyoid myocutaneous flap in head and neck defects: a single institution experience
Marianne Yumi Nakai; Lucas Ribeiro Tenório; Antonio Augusto Tupinambá Bertelli; Júlio Patrocínio Moraes;
Marlos Cortez Sampaio; Juliana Maria de Almeida Vital; Marcelo Benedito Menezes; Antonio José Gonçalves
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3419
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223419
DOI: 10.30928/2527-2039e-20222975
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

APRESENTAÇÃO TARDIA DE HÉRNIA DIAFRAGMÁTICA CONGÊNITA NA FORMA

DE ABDOME AGUDO OBSTRUTIVO

LATE PRESENTING CONGENITAL DIAFHRAGMATIC HERNIA IN THE FORM OF OBSTRUCTIVE

ACUTE ABDOMEN

Gabrielly Bertoldi Silva¹; Mariana Pastore do Carmo Gentil2; Priscilla Lima Martins3; Leticcia Rodrigues
Vanini3; Marina Dal Monte Freitas3.

RESUMO
Introdução: A hérnia diafragmática congênita é definida como malformação do diafragma que possibilita a
herniação de vísceras abdominais para o tórax e ocorre em torno da nona semana gestacional. Pode ser lesão
isolada ou parte de uma síndrome. Doença de baixa prevalência, predominante no sexo masculino, possui
subtipos de classificações conforme a localização da malformação diafragmática, que pode resultar em um leque
de sintomas e complicações, ainda que possa ter diagnóstico precoce e antenatal. O tratamento é sempre cirúrgico
e varia conforme o tipo da hérnia diafragmática, por via abdominal ou torácica, de modo convencional ou
minimamente invasiva (laparoscopia ou toracoscopia). O objetivo é redução dos órgãos herniados e fechamento do
orifício diafragmático. Relato do caso: O presente trabalho relata o caso de um paciente masculino, 3 anos,
admitido em serviço terciário, com quadro de abdome agudo obstrutivo às custas do diagnóstico tardio de hérnia
diafragmática congênita. Este paciente foi submetido a procedimento laparotômico terapêutico e apresentou
consequente evolução satisfatória pós-operatória. Conclusão: Ainda que com a escassez de dados literários
científicos, este relato de caso visa contribuir com a disseminação do conhecimento à sociedade científica ao
enaltecer a importância do pré-natal regular a fim de diagnóstico precoce e, assim, evitar possíveis complicações.
Caso ocorram tais complicações, o presente trabalho também expõe as condutas cirúrgicas para casos
semelhantes.
Palavras-chave: Hérnia Diafragmática. Abdome Agudo. Obstrução Intestinal.

ABSTRACT
Introduction: Congenital diaphragmatic hernia is defined as a malformation of the diaphragm that allows the
herniation of abdominal viscera into the thorax and occurs around the ninth gestational week. It may be an isolat-
ed injury or part of a syndrome. It is a low-prevalence pathology, predominant in males, with subtypes of classifi-
cations according to the location of the diaphragmatic malformation, which can result in a range of symptoms and
complications, even with the possibility of an early and antenatal diagnosis. Treatment varies according to the type
of diaphragmatic hernia and is always surgical, via abdominal or thoracic surgery, in a conventional or minimally
invasive way (laparoscopy or thoracoscopy). The purpose is to reduce the herniated organs and close the dia-
phragmatic orifice. Case report: The present study reports the case of a 3-year-old male patient, admitted to a
tertiary service, with acute obstructive abdomen at the expense of the late diagnosis of congenital diaphragmatic
hernia. The patient underwent a therapeutic laparotomic procedure and had a satisfactory postoperative evolu-
tion. Conclusion: Despite the scarcity of scientific literary data, this case report aims to contribute to the dissemi-
nation of knowledge to the scientific society regarding the importance of regular prenatal care and early diagnosis,
in an attempt to avoid possible complications. Should such complications occur, the present study also shows
surgical procedures for similar cases.
Keywords: Hernia, Diaphragmatic. Abdomen, Acute. Intestinal Obstruction.

INTRODUÇÃO total², de forma isolada ou como parte de

A hérnia diafragmática congênita uma síndrome¹.
(HDC) é definida como a herniação de A HDC é uma doença de baixa
vísceras abdominais para o tórax prevalência, com subtipos de classificações,
consequente à malformação congênita do que abrange sintomas e complicações a
diafragma¹. O defeito da hemicúpula depender da localização da malformação
diafragmática ocorre em torno da nona diafragmática, ainda que o diagnóstico
semana gestacional, podendo ser parcial ou possa ser precoce e antenatal.

_____________________________________
¹Fundação Santa Casa de Misericórdia de Franca, Cirurgia Geral e Pediátrica - Franca - SP - Brasil
2Fundação Santa Casa de Misericórdia de Franca, Cirurgia Pediátrica - Franca - SP - Brasil
3Fundação Santa Casa de Misericórdia de Franca, Pediatria - Franca - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975

Silva et al.
Apresentação tardia de hérnia diafragmática congênita na forma de abdome agudo obstrutivo
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

A partir da revisão bibliográfica sobre

HDC e sua associação com abdome agudo
obstrutivo, o presente trabalho atribui os
dados descritivos de um caso clínico de
apresentação tardia de hérnia
diafragmática congênita, classificada como
hérnia de Bochdalek (subtipo mais comum
dentre as HDC), na forma de abdome agudo
obstrutivo.
Dessa forma, objetiva-se contribuir
com a comunidade científica ao expor a
importância do diagnóstico precoce e do
seguimento, priorizando evitar o desfecho
raro da HDC na forma de abdome agudo
obstrutivo, e assim minimizar o risco da
urgência cirúrgica desta doença na forma
complicada. Porém, também alerta que,
mesmo no diagnóstico tardio, a importância
da terapêutica otimizada corrobora ao bom
prognóstico.

RELATO DO CASO
Paciente masculino, 3 anos, 15
quilos, previamente hígido, admitido no
Pronto Atendimento da Santa Casa de Figura 1. Radiografia de tórax e abdomen
simples
Misericórdia de Franca no estado de São
Paulo, apresentando quadro de dor peri-
umbilical, do tipo cólica, há cerca de 20
horas, de início súbito, com intensidade
progressiva e associado a náuseas.
Segundo a acompanhante e mãe, o mesmo
não apresentou febre, vômitos, alterações
intestinais e não havia histórico de quadro
semelhante prévio.
Ao exame físico, apresentava-se em
regular estado geral, estável
hemodinamicamente, eupneico e com
roncos esparsos em hemitórax esquerdo,
com palpação abdominal dolorosa difusa e
contração voluntária da musculatura.
Os exames laboratoriais gerais
apresentavam hemograma sem padrão
infeccioso, urina 1 com presença de
discreta proteinúria e proteína C reativa de
0,7.
Aos exames de imagem (Figuras 1 e
2), radiografia simples de tórax e abdômen
e tomografia de tórax e abdômen total com
contraste via oral, evidenciaram-se imagens
sugestivas de alças intestinais no
hemitórax esquerdo, comprimindo o
pulmão e desviando o mediastino,
sugestivas de hérnia diafragmática à Figura 2. Tomografia de tórax e abdômen total
esquerda, bem como distensão gasosa de com contraste via oral
alças intestinais.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975

Silva et al.
Apresentação tardia de hérnia diafragmática congênita na forma de abdome agudo obstrutivo
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Indicada abordagem cirúrgica em microscopia, fragmento de parede muscular

caráter de urgência, sendo submetido à do íleo exibindo inflamação exsudativa.
laparotomia exploradora, por meio de
incisão subcostal esquerda, sob anestesia
geral. No intraoperatório, evidenciou-se
encarceramento do cólon transverso e do
baço em hemitórax esquerdo. Ao reduzir o
conteúdo herniado, que não apresentava
sinais de sofrimento, foi possível observar:
anel herniário, de cerca de cinco
centímetros, em região póstero-lateral
esquerda do diafragma; ausência de saco
herniário; e distensão colônica a montante.
Foi realizada rafia deste anel com pontos
simples e separados de fio de poliester. E,
imediatamente após a correção descrita,
visualizou-se expansão pulmonar à
esquerda com concomitante melhora dos
parâmetros ventilatórios e da capnografia.
Não houve intercorrências durante o
procedimento.
O paciente foi encaminhado à Figura 3. Radiografia de abdomen agudo na
Unidade de Terapia Intensiva Pediátrica incidência decúbito - evidencia-se alça sentinela
onde fora realizado o pós-operatório
imediato. Evoluiu sem intercorrências O pós-operatório foi realizado em
hemodinâmicas ou ventilatórias, sendo enfermaria pediátrica, sendo prescritos
submetido à extubação após quatro horas jejum via oral, nutrição parenteral parcial,
no pós-operatório. Fora prescrito jejum e antibioticoterapia empírica parenteral com
sintomáticos e mantida sonda nasogástrica gentamicina e metronidazol, hidratação
em drenagem. parenteral e sonda nasogástrica em
Durante a evolução no pós- drenagem.
operatório, apresentava-se com distensão O paciente evoluiu de modo esperado
abdominal, ruídos hidroaéreos aumentados e favorável, com decréscimo gradativo do
e abdome doloroso à palpação difusa, débito da sonda nasogástrica, sendo esta
ausência de evacuações mesmo ao estímulo retirada no sexto pós-operatório, e com
retal e débito da sonda nasogástrica com reestabelecimento do trânsito intestinal.
variação de 12 a 16ml/kg/dia (180ml no Porém, no oitavo dia pós-operatório,
primeiro dia pós-operatório; 200ml, no foi diagnosticada infecção superficial da
segundo; 180ml, no 7 terceiro; 240ml, no ferida operatória, sendo ampliado espectro
quarto, contabilizados em 24 horas). No da antibioticoterapia empírica para
quarto dia pós-operatório, diante da cefepime e vancomicina, em conduta
evolução clínica não favorável, foi solicitada conjunta com a comissão de infecção intra-
radiografia de abdômen agudo (Figura 3), hospitalar.
sendo então indicada reabordagem Após 48 horas da instituição do
cirúrgica. tratamento, o paciente apresentou melhora
Ao inventário da cavidade, presença clínica-laboratorial significativa e recebeu
de grande quantidade de secreção fecaloide alta hospitalar com a prescrição de
consequente à perfuração puntiforme em antibioticoterapia via oral complementar
delgado a cerca de 60 centímetros da com cefalexina e a programação de retorno
válvula ileocecal. Realizado debridamento ambulatorial precoce.
dos bordos deste achado e enviado material No retorno ao ambulatório de
para avaliação anatomopatológica, seguido cuidados pós-operatórios, acompanhado
de enterorrafia local com pontos separados pela mãe, paciente negou queixas ou
e limpeza exaustiva da cavidade. Durante o intercorrências, referia boa aceitação da
procedimento, não houve intercorrências. O dieta, sem alterações do hábito intestinal.
anatomopatológico evidenciou à Recebeu alta da equipe de cirurgia

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975

Silva et al.
Apresentação tardia de hérnia diafragmática congênita na forma de abdome agudo obstrutivo
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

pediátrica e orientações quanto ao podem ser classificadas em três grupos. No

seguimento rotineiro com a pediatria. primeiro, aqueles que apresentam pouco ou
nenhum desconforto respiratório ao nascer,
DISCUSSÃO pois apresentam hipoplasia e hipertensão
Segundo documento de atualização pulmonar mínimas e seu diagnóstico pode
da Sociedade Brasileira de Pediatria, a ser feito tardiamente na adolescência -
prevalência da HDC é de 2,3 a cada 10.000 como no caso descrito - ainda que, tenha
nascimentos e, se avaliada de forma ocorrido em um período pré-escolar sem
isolada, 1,3 a cada 10.000, sendo mais outros correlatos descritos na literatura. Já
prevalente no sexo masculino (1:0,69)2. no segundo, compõe-se daqueles com
A HDC é classificada como hipoplasia pulmonar incompatível à vida
Bochdalek, Morgani e hérnia do Hiato extra-uterina. No terceiro, aqueles com
Esofágico a partir da sua localização. Cerca sinal precoce de desconforto respiratório,
de 90% das anomalias congênitas do porém, com boa resposta aos cuidados pré-
diafragma são classificadas como operatórios, devido à hipertensão pulmonar
Bochdalek, as quais apresentam defeito no e à presença de tecido compatível com a
segmento póstero lateral do diafragma, vida3.
podendo ser unilaterais ou bilaterais, com O tratamento é sempre cirúrgico,
habitual apresentação à esquerda. Assim o porém, devido aos variados graus de
caso relatado acima, embora raro na hipertensão pulmonar associados à hérnia,
totalidade dos casos de HDC e não é considerado uma emergência
complicações, às custas da sua ocorrência cirúrgica.
na forma complicada, apresentou-se na Já aqueles com diagnóstico tardio
forma mais comum dentre estas. associado a complicações, há indicação de
O diagnóstico geralmente é feito no urgência1,3,4, como conduzido o caso do
pré-natal com o auxílio do ultrassom (USG), paciente no presente relato diante do
que detecta em torno de 50% dos casos1,4 desfecho de abdômen agudo obstrutivo.
com idade gestacional entre 22-24 semanas O procedimento cirúrgico pode ser
e pode avaliar a gravidade de uma das realizado por via abdominal ou torácica e
principais complicações: a hipoplasia através de cirurgia aberta ou minimamente
pulmonar. O USG tridimensional, a invasiva (laparoscopia ou toracoscopia). No
ecocardiografia fetal e a ressonância presente relato de caso, optou-se pela
magnética fetal são outras formas de abordagem laparotômica convencional, por
diagnóstico pré-natal¹. Os sinais de estase meio da incisão subcostal à esquerda, ao
gástrica ou intestinal, quando repletos de realizar a redução dos órgãos herniados e o
líquido e/ou com nível hidroaéreo, a fechamento do orifício herniário no
ausência de bolha gástrica e a polidrâmnia diafragma, não sendo necessária a
podem sugerir HDC3. Na presença de sobreposição de tela ou de tecidos
herniação intermitente das vísceras, o compatíveis, como o pericárdio bovino1.
diagnóstico de pequenas hérnias pode ser Por fim, o caso relatado é relevante e
tardio4, assim como ocorreu com o paciente significativo dado à escassez literária
em questão, o qual apresentava a doença correlata da apresentação de obstrução
congênita não identificada previamente e foi intestinal (tardia), não usual e rara, numa
diagnosticado apenas quando diante de criança com hérnia diafragmática
uma complicação rara desta, na forma de congênita.
abdômen agudo obstrutivo. Nos casos de
diagnóstico tardio, a radiografia de tórax e REFERÊNCIAS
a tomografia computadorizada são
necessárias para diferenciar de outras 1. Gallindo R, Gonçalves F, Figueira R.
patologias respiratórias ou abdominais3, Manejo pré-natal da hérnia
razões pelas quais foram as condutas diafragmática congênita: presente,
adotadas no presente caso. passado e futuro. Rev. Bras. Ginecol.
O quadro clínico é variado, a Obstetr. 2015;37(3):140-147. doi:
depender do grau de hipoplasia pulmonar, 10.1590/S0100-720320150005203.
da deficiência de surfactante e se há outras 2. Ferri W. Hérnia Diafragmática
anormalidades associadas. De acordo com congênita: Conduta atual. In:
a gravidade da apresentação, estas crianças Sociedade Brasileira de Pediatria.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975

Silva et al.
Apresentação tardia de hérnia diafragmática congênita na forma de abdome agudo obstrutivo
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

PRORN Programa de Atualização em Fonte de financiamento: Não

Neonatologia: Ciclo 15. Porto Alegre: Conflito de interesses: Não
ArtmedPanamericana; 2018. p. 109- Data de Submissão: 08 Fevereiro 2021
38.
Decisão final: 10 Janeiro 2022
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nascido de alto risco: teoria e prática Gabrielly Bertoldi Silva
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conduzir? In: Sociedade Brasileira de
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Porto Alegre: Artmed Panamericana;
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doi: 10.1590/S0103-
05822008000400012.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e2975

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223037
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CIRURGIA MAMÁRIA PARA EXÉRESE DE LESÃO MELANOCÍTICA SUSPEITA: UM

RARO RELATO DE NEVO DE JADASSOHN

BREAST SURGERY FOR EXCISION OF SUSPECTED MELANOCYTIC LESION: A RARE REPORT OF

JADASSOHN'S NEVUS

Welington Lombardi¹; Flávia Vicentin Silva1; Narhima Ahdlie Bou Abbas1; Gustavo Junqueira de
Almeida1; Amanda Tobal Verro1; Marcele Tavares Fernandes Santos1; Gabriella Simão Jorge1; Nicolino
Lia-Neto2.

RESUMO
Introdução: O nevo sebáceo de Jadassohn é uma lesão cutânea congênita hamartomatosa, que se
caracteriza por uma hiperplasia papilomatosa da epiderme com unidades pilosebáceas pequenas, de
desenvolvimento incompleto e glândulas sebáceas maduras envolvendo o couro cabeludo em 87 a 95% dos
casos, sendo possível o acometimento de qualquer local do corpo. Relato do caso: Desse modo, relata-se o
caso de paciente feminina, 61 anos, encaminhada ao Ambulatório de Mastologia, com queixa de lesão
hiperpigmentada enegrecida em aréola de mama direita, com suspeita clínica de melanoma. Apresentava
mastalgia bilateral, sem nodulações associadas, ausência de alterações cutâneas ou descarga papilar. A
mamografia era normal (categoria 1) e a ultrassonografia de mamas também normal (categoria 2). Após a
exérese da lesão, o anatomopatológico revelou tratar-se de nevo sebáceo de Jadassohn. Conclusão: Portanto,
o objetivo desse trabalho é relatar um caso raríssimo de nevo sebáceo de Jadassohn em mama, discorrendo
sobre sua manifestação clínica, diagnóstico e tratamento, auxiliando na abordagem de novos casos
semelhantes.
Palavras-chave: Nevo Sebáceo de Jadassohn. Mama. Nevo Pigmentado.

ABSTRACT
Introduction: The sebaceous nevus of Jadassohn is a congenital hamartomatous cutaneous lesion, which is
characterized by a papillomatous hyperplasia of the epidermis with small pilosebaceous units, of incomplete
development, and mature sebaceous glands involving the scalp in 87 to 95% of the cases, with the possible
involvement of any part of the body. Case report: Thus, we report the case of a female patient, 61 years old,
referred to the Mastology Outpatient Clinic in Araraquara, complaining of a hyperpigmented lesion in a right
breast areola, with clinical suspicion of melanoma. Presenting bilateral mastalgia, without any associated
nodulations, and absence of skin changes or papillary discharge. Both mammography (category 1) and
breast ultrasonography (category 2) were normal. After the lesion excision, the pathology revealed the histo-
logical pattern of Jadassohn sebaceous nevus. Conclusion: Therefore, the objective of this paper is to report
a rare case of sebaceous nevus of Jadassohn in breast, discussing its clinical manifestations, diagnosis, and
treatment, helping the approach of similar upcoming cases.
Keywords: Nevus, Sebaceous of Jadassohn. Breast. Nevus, Pigmented.

INTRODUÇÃO ou irregulares, discretamente elevada, com

O nevo sebáceo de Jadassohn foi superfície lisa ou aveludada, e de coloração
descrito pelo dermatologista Josef variando entre amarelado, róseo e
Jadassohn em 1885. É relatado como uma acastanhado. Habitualmente é única, mas
lesão cutânea congênita hamartomatosa, pode ser múltipla e extensiva. Sua
que se caracteriza por uma hiperplasia configuração frequentemente é redonda ou
papilomatosa da epiderme com unidades oval, mas pode ser linear seguindo as
pilosebáceas pequenas, de desenvolvimento linhas de Blaschko. O tamanho é variável,
incompleto, e glândulas sebáceas maduras, se estendendo de 0,5 a 15cm 2.
envolvendo o couro cabeludo em 87 a 95% Histologicamente, evolui em três
dos casos, podendo levar à alopecia1. estadios, sendo que o primeiro deles é
A lesão apresenta-se como uma contemplado na infância, no qual as lesões
placa bem delimitada, de bordas regulares são planas e circunscritas, encontrando-se
_____________________________________
¹Universidade de Araraquara - Faculdade de Medicina - Araraquara - SP - Brasil
2IPC - Medicina Diagnóstica, Patologia Cirúrgica e Citopatologica - Araraquara - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

Lombardi et al.
Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

glândulas sebáceas pouco desenvolvidas. O do nevo sebáceo de Jadassohn no recém-

estadio dois pode ser observado na nascido, o que também pode ocorrer em
puberdade, quando as lesões se tornam casos de mutação do gene patched (PTCH)8.
verrucosas e aparece hiperplasia Foram avaliados artigos e textos
epidérmica papilomatosa com maturação literários de grande relevância científica no
excessiva de glândulas sebáceas. Já o mundo acadêmico, extraídos de bases de
estadio três é evidente na pós-puberdade e dados como ScienceDirect, Scielo e
na vida adulta, com desenvolvimento de PubMed, de forma sistemática, em diversas
tumores3. línguas, publicados no período de 1968 a
O tumor maligno que mais 2019. Não existem casos de nevo sebáceo
frequentemente surge sobre o nevo sebáceo de Jadassohn em mamas relatados na
de Jadassohn é o carcinoma basocelular, literatura médica. Esse trabalho foi
acometendo o indivíduo na idade adulta, submetido ao Comitê de Ética e Pesquisa
podendo apresentar rápido crescimento, da Universidade de Araraquara - UNIARA,
ulcerações e nódulos exofíticos. Também sob o registro CAAE:
existem relatos de queratoacantoma, cisto 40972520.2.0000.5383.
triquilemal proliferativo, carcinoma sebáceo
apócrino, écrino e espinocelular. Por esse RELATO DO CASO
motivo alguns autores defendem a excisão Paciente feminina, 61 anos,
cirúrgica da lesão durante a adolescência, encaminhada ao Ambulatório de
sendo que o risco de transformação Mastologia, com queixa de lesão
maligna é superior a 5%4. hiperpigmentada enegrecida em aréola de
A lesão benigna que atinge o nevo mama direita, com suspeita clínica de
sebáceo de Jadassohn em 20% dos casos é melanoma. Apresentava mastalgia bilateral,
o seringocistoadenoma papilífero. Outras sem nódulos associados, sem alterações de
lesões benignas que podem surgir são o pele ou descarga papilar. Paciente
hidradenoma nodular, cistoadenoma quartípara, portadora de hipotireoidismo,
apócrino, siringoma, infundibuloma e doença do refluxo gastroesofágico e
triquilemoma5. depressão. Referia histerectomia por
Como diagnóstico diferencial miomatose uterina, terapia de reposição
histopatológico na adolescência inclui-se a hormonal por 10 anos e exérese de nódulos
verruga viral e o nevo epidérmico verrucoso. mamários benignos. Negava história
Uma característica distintiva é a presença familiar de neoplasias. Ao exame físico,
de folículos pilosos rudimentares, além das apresentava mamas de volume normal,
glândulas sebáceas e apócrinas, que cicatriz em quadrante superior lateral
quando presentes, auxiliam na direito com discreta retração local,
diferenciação. Já na infância, o diagnóstico ausência de nódulos palpáveis e axilas
diferencial é mais complexo de ser realizado livres, presença de lesão hipercrômica em
e inclui aplasia cutis, xantogranuloma complexo aréolo-papilar (CAP) direito com
juvenil, mastocitoma, siringocistoadenoma áreas enegrecidas e acastanhadas na
papilífero e encefalocele6. espessura da derme (Figura 1). Apresentava
Há casos na literatura de nevo mamografia do mesmo ano, com resultado
sebáceo de Jadassohn descritos como normal (categoria 1) bilateralmente, e
tumores malignos primários que acometem ultrassonografia de mamas também normal
a pele, como o melanoma. Devido a isso, (categoria 2). Diante dos achados clínicos,
deve-se atentar para a realização do levantou-se a hipótese diagnóstica de
diagnóstico correto, diferenciando melanoma de pele ou nevo pigmentar em
adequadamente tais lesões7. CAP e, em concordância com a paciente,
Não há um consenso em relação à optouse pela exérese cirúrgica da lesão
patogênese da lesão, sugerindo-se uma (Figura 2). O exame anatomopatológico
alteração no desenvolvimento fetal entre o revelou tratar-se de Nevo Sebáceo de
sétimo e oitavo mês de gestação, sendo tal Jadassohn (Figura 3). Após dez dias da
patologia encontrada em 0,1 a 0,3% dos cirurgia, a paciente retornou para
nascidos vivos. Estudos recentes mostram orientações sobre o resultado do
uma associação entre mães portadoras do anatomopatológico e informou estar muito
papiloma vírus humano com o surgimento

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

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Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

satisfeita com o resultado estético (Figura

4).

Figura 4. Resultado estético após 10 dias da

exérese cirúrgica.

Figura 1. Lesão hipercrômica em CAP com

marcação para exérese cirúrgica com DISCUSSÃO
preservação de papila. O nevo sebáceo de Jadassohn,
também conhecido como nevo organoide,
foi descrito primeiramente pelo
dermatologista Josef Jadassohn em 1885.
Consiste em um hamartoma cutâneo
congênito, constituído por um excesso de
glândulas sebáceas. Por definição, um
hamartoma é designado como uma lesão
tumoral não neoplásica, caracterizada por
uma associação anormal dos componentes
de um tecido específico6.
Tal lesão já foi descrita com diversas
outras denominações, como: adenoma
sebáceo circunscrito, nevo epiteliomatoso
Figura 2. À esquerda, exérese cirúrgica com
margem de segurança e preservação de papila. sebáceo da cabeça, adenoma sebáceo
À direita, produto de exérese cirúrgica. progressivo, hiperplasia congênita das
glândulas sebáceas, hamartoma piloso
pluripotente, nevo organoide, além de nevo
sebáceo de Jadassohn. Como a lesão não se
constitui unicamente de glândulas
sebáceas e pelo fato de não estarem
presentes na totalidade das lesões, o termo
nevo organoide é preferencialmente
utilizado .
2

Clinicamente, o caso relatado segue

a descrição de uma lesão delimitada, de
bordas regulares, discretamente elevada,
com superfície lisa e de cor negra-
acastanhada.
Apresenta-se como lesão única de
aproximadamente 3,5cm, seguindo as
características do nevo sebáceo de
Figura 3. Imagem histopatológica do Nevo Jadasshon.
Sebáceo de Jadassohn em visão panorâmica.

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Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Em cerca de 87 a 95% dos casos, o mais comum, podendo atingir até 51% dos
nevo sebáceo de Jadassohn acomete o casos, compreendendo tricoblastomas,
couro cabeludo, podendo levar à alopecia. seringocistoadenoma papilífero,
Porém o acometimento de qualquer local do hidradenoma nodular, cistoadenoma
corpo é possível, havendo relatos de lesão apócrino, siringoma, infundibuloma e
em face e região cervical. Não há relatos triquilemoma13.
desta lesão em mamas1. Apesar do surgimento de neoplasias
A patogênese não é completamente malignas serem pouco frequentes, existem
elucidada. Suas teorias consistem em relatos na literatura médica de quatro até
estímulos sobre o ninho germinativo oito tumores secundários dentro do mesmo
epidérmico durante o terceiro mês nevo organoide, estando incluso entre eles
gestacional, alterações no desenvolvimento o carcinoma basocelular8.
fetal entre o sétimo e o oitavo mês de Alguns autores defendem a excisão
gestação, e recentemente estudos apontam do nevo sebáceo de Jadassohn como
também um possível vínculo entre mães conduta terapêutica, havendo de ser
portadoras do papiloma vírus humano ou realizada na adolescência para evitar a
mutações do gene patched (PTCH) com o sobreposição de neoplasias malignas sobre
desenvolvimento de nevo sebáceo de a lesão. Estudiosos que são contra a
Jadassohn no recém-nascido9. Estima-se excisão cirúrgica defendem que a maioria
que tal lesão esteja presente em 0,1 a 0,3% dos tumores tidos como carcinoma
dos nascidos vivos10. basocelular na realidade eram
Além disso, há evidências de que tricoblastomas, que consistem em
pode estar associado a características proliferações basaloides benignas,
sindrômicas como retardo do histologicamente semelhantes ao
desenvolvimento mental, anormalidades do carcinoma basocelular . 8

sistema nervoso central, defeitos No caso em questão, a investigação

cardiovasculares ou oculares e se deu devido à suspeita de um melanoma
anormalidades esqueléticas, sendo o que levou ao tratamento cirúrgico da
denominada síndrome sebácea de nevo lesão. Existem relatos de nevos organoides
linear, ou síndrome de Schimmelpenning. que evoluíram para melanoma, bem como
Nessa situação, as lesões são verrucosas e outras apresentações que levaram à
aparecem preferencialmente na mucosa necessidade do diagnóstico diferencial entre
oral e na face11. as duas patologias. Porém, dentre todos os
A história natural do nevo organoide relatos já descritos nenhum foi apresentado
é dividida em três estágios sobrepostos, em tecido peri-areolar mamário7.
sendo o primeiro deles manifesto na O diagnóstico definitivo deve ser
infância e caracterizado por hiperplasia confirmado através da biópsia da lesão.
papilomatosa e folículos pilosos imaturos. Caso indicado tratamento cirúrgico, a
Já o segundo estágio ocorre durante a excisão deve ser realizada com margem de
adolescência, havendo rápido crescimento 2 a 3mm, seguindo o consenso atual para
do nevo devido ao desenvolvimento das carcinoma basocelular. É necessário a
glândulas sebáceas estimulada por realização de ressecção dérmica total, já
hormônios e à maturação de glândulas que o nevo organoide pode acometer
apócrinas. O terceiro estágio é marcado inclusive os anexos cutâneos6. Neste relato,
pelo desenvolvimento de neoplasias optou-se por ressecção cirúrgica total, cujo
epiteliais benignas e malignas . 12 anatomopatológico mostrou margens
O surgimento de neoplasias malignas cirúrgicas livres e com um bom resultado
sobre o nevo organoide está presente em 10 estético final.
a 20% dos casos, acometendo pacientes Não há relatos na literatura médica
entre 40 e 50 anos de idade, sendo o de nevo sebáceo de Jadassohn em mama,
carcinoma basocelular o mais frequente, sendo esse, o primeiro caso descrito.
podendo-se relatar também o
desenvolvimento de queratoacantoma, cisto REFERÊNCIAS
triquilemal proliferativo, carcinoma sebáceo
apócrino, écrino e espinocelular. Já o 1. Enei M, Paschoal F, Valdés G, Valdés
aparecimento de neoplasias benignas é R. Basal cell carcinoma appearing in a

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

Lombardi et al.
Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

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Dermatol. 2012;29(1):15-23. doi: Flávia Vicentin Silva
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Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223110
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CARCINOMA METASTÁTICO IRRESSECÁVEL EM INTESTINO DELGADO POR

CÂNCER PRIMÁRIO DE COLO UTERINO

UNRESECTABLE METASTATIC CARCINOMA IN THE SMALL INTESTINE DUE TO PRIMARY CER-

VICAL CANCER

Dayana Talita Galdino¹, ACBC-SC; Carolina da Silveira Welter2; Claudia Theis3; Djulia Adriani Frainer3;
Heloiza Fiamoncini3.

RESUMO
Introdução: A ocorrência de metástase de carcinoma espinocelular (CEC) de colo de útero envolvendo
trato gastrointestinal, corresponde a aproximadamente 8% dos casos, sendo que o segmento
anatômico mais afetado é a porção retossigmoideana, especialmente devido a sua topografia. O
acometimento isolado do intestino delgado é extremamente raro. Relato do caso: Nesse artigo,
relatamos o caso de uma paciente de 67 anos, com história de carcinoma cervical tratado há dois anos,
apresentando quadro de abdome agudo obstrutivo, com necessidade de tratamento cirúrgico. No intra
operatório, apresentou evidência de metástase em intestino delgado com invasão de raiz de mesentério,
confirmada através da análise histopatológica. Devido a irressecabilidade da lesão e estágio avançado
da doença, paciente evoluiu para óbito durante internação hospitalar. Conclusão: A despeito de
metástases para o intestino delgado serem raras, essa hipótese deve fazer parte dos diagnósticos
diferenciais a fim de auxiliar nas decisões terapêuticas.
Palavras-chave: Metástase Neoplásica. Intestino Delgado. Neoplasias do Colo do Útero. Carcinoma.
Relatos de Casos.

ABSTRACT
Introduction: The occurrence of metastasis of squamous cell carcinoma (SCC) of the cervix involving
the gastrointestinal tract corresponds to approximately 8% of the cases, and the most affected anatom-
ical segment is the rectosigmoid portion, especially due to its topography. Isolated small bowel in-
volvement is extremely rare. Case report: In this article, we report the case of a 67-year-old patient
with a history of cervical carcinoma treated two years ago, presenting an acute obstructive abdomen,
requiring surgical treatment. Intraoperatively, there was evidence of metastasis in the small intestine
with invasion of the mesentery root, confirmed by histopathological analysis. Due to the unresectability
of the lesion and advanced stage of the disease, the patient died during hospitalization. Conclusion:
Although small bowel metastases are rare, this hypothesis should be part of differential diagnoses in
order to assist in therapeutic decisions.
Keywords: Neoplasm Metastasis. Intestine, Small. Uterine Cervical Neoplasms. Carcinoma. Case Re-
ports.

INTRODUÇÃO década1,2.
O carcinoma de células escamosas Em relação às neoplasias de
(CEC) do colo uterino ocupa o segundo intestino delgado, elas são menos comuns,
lugar entre as malignidades ginecológicas sendo os tumores malignos raros,
mais comuns. Representa cerca de 80-85% representando menos de 1-5% de todas as
dos casos de neoplasias em colo de útero, doenças malignas do trato gastrointestinal1.
sendo o adenocarcinoma responsável pelos Em relação a essas malignidades, a
demais. É considerada uma neoplasia ocorrência de lesões metastáticas é de
muito comum, podendo ocorrer em maior incidência que lesões primárias. E
qualquer fase da vida, porém é mais quando esta acontece, os sítios primários
comumente diagnosticada na quinta mais comuns são melanoma cutâneo,
_____________________________________
¹Hospital Municipal São José - Cirurgia do Trauma - Joinville - SC - Brasil
2Hospital Municipal São José - Residência de Cirurgia Geral - Joinville - SC – Brasil
3Universidade da Região de Joinville - Curso de Medicina - Joinville - SC – Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3110

Galdino et al.
Carcinoma metastático irressecável em intestino delgado por câncer primário de colo uterino
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

carcinoma pulmonar, câncer de mama e

câncer de cólon1-3. As lesões de intestino
delgado normalmente se apresentam
através de obstrução parcial ou total, e
menos comumente como perfuração
intestinal, dor abdominal persistente e
hemorragia digestiva1-3.
Nesse relato, apresentamos o caso de
uma paciente, 67 anos, que após 2 anos da
descoberta e tratamento de um CEC de colo
uterino apresentou metástase para
intestino delgado, com diagnóstico após
quadro de abdome agudo obstrutivo.
Esse artigo foi registrado sob o CAAE
45327621.7.0000.5362 e aprovado pelo Figura 1. Tomografia computadorizada de
comitê de ética da instituição proponente abdome evidenciando a lesão infiltrativa
pelo parecer nº 4.644.932.

RELATO DO CASO O exame endoscópico não

Paciente do sexo feminino, 67 anos, demonstrou alterações, sendo optado pela
com história de CEC de colo uterino há 02 realização de duodenoscopia. Neste, fora
anos, estadiamento IIB devido a invasão do evidenciado edema de papila duodenal, sem
paramétrio. Optado por tratamento outras alterações, não sendo possível
oncológico com quimioterapia, associado a alcançar a quarta porção duodenal.
radioterapia e braquiterapia durante dois Realizada biópsia de papila, com resultado
meses, com boa evolução e ausência de anatomopatológico de duodenite, sem
recidiva neoplásica durante período de alterações neoplásicas. Após o início da
seguimento. dieta enteral, a paciente evoluiu com
Paciente procurou pronto socorro náuseas e vômitos, optando-se pelo início
devido a dor abdominal difusa, do tipo de nutrição parenteral. Devido à
cólica, com irradiação para o dorso, impossibilidade de visualização da lesão
associada a náuseas, vômitos e ausência de através dos exames endoscópicos, a
eliminação das fezes, com flatos presentes. paciente foi submetida a nova tomografia.
Há duas semanas vinha apresentando Além dos achados prévios, verificou-se
astenia, dificuldade em alimentar-se e espessamento parietal duodenal em
perda ponderal estimada de 10kg. Negava segunda e terceira porção, além de
outros sintomas associados. Ao exame dilatação de vias biliares e do colédoco até
físico, apresentava abdome flácido, com nível intrapancreático sem fator obstrutivo.
ruídos hidroaéreos presentes, leve dor à No sétimo dia de internação, o paciente
palpação profunda difusa, sem sinais de manteve sintomas de suboclusão, sem
irritação peritoneal ou visceromegalias resposta ao tratamento conservador,
palpáveis. Exames laboratoriais com associado a aumento de bilirrubinas às
leucocitose de 15.000, sem desvio. custas da fração direta. Optado então por
Tomografia computadorizada de abdome tratamento operatório.
com evidência de lesão infiltrativa em Durante procedimento cirúrgico,
parede posterior da quarta porção do identificada massa tumoral com origem a
duodeno, de cerca de 2,6x1,6cm com partir do intestino delgado, associado a
densificação adiposa adjacente entre veia conglomerado de alças intestinais aderidas
cava e aorta, associado a presença de a ela, acometendo porções localizadas entre
linfonodomegalias aortocavais, indicando 50cm do ângulo de Treitz até 90cm da
uma suboclusão intestinal alta (Figura 1). válvula ileocecal, causando quadro de
Diante desses achados, optou-se por obstrução proximal a lesão. (Figura 2)
medidas clínicas para suboclusão intestinal Realizada manobra de Cattell para melhor
e procedeu-se a investigação com a avaliação da extensão da mesma, com
realização de endoscopia digestiva alta. visualização de linfonodos retroperitoneais

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3110

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Carcinoma metastático irressecável em intestino delgado por câncer primário de colo uterino
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

possivelmente acometidos. Apresentava com quimioterapia devido às condições

aderências firmes em região dos vasos clínicas da paciente. Optado pela não
mesentéricos superiores, com possível realização de medidas invasivas, e conduta
invasão dos mesmos pelo tumor. Devido a conservadora com medidas de conforto. No
impossibilidade de ressecção da lesão, 28º dia pós-operatório a paciente evoluiu a
optado pela realização de cirurgia para óbito.
desvio do trânsito intestinal através de
gastroenteroanastomose e duas DISCUSSÃO
enteroenteroanastomoses laterolateral O prognóstico do câncer cervical
utilizando grampeador linear (uma delas a vem, nas últimas décadas, apresentando
cerca de 50cm do Treitz e outra a 90cm da uma melhora significativa, principalmente
válvula ileocecal). Optado por anastomose pelo diagnóstico precoce e avanço das
biliodigestiva laterolateral com primeira técnicas de tratamento. Porém com esse
porção duodenal devido ao aumento de aumento de sobrevida, os pacientes
bilirrubinas associado a dilatação de vias também apresentam risco aumentado de
biliares em tomografia. Realizadas biópsias recidiva e metástases1,3,4.
da lesão e do retroperitônio. Ao estudo A presença de metástase piora o
imunohistoquímico, constatou-se em prognóstico, sendo que seu
duodeno e retroperitônio, a presença de desenvolvimento acontece em cerca de 16 a
carcinoma de células escamosas 75% das mulheres, geralmente nos
metastáticas secundário ao carcinoma de primeiros dois anos após o término do
colo uterino. A investigação de outros sítios tratamento. No estágio IIB esse risco é de
metastáticos foi negativa. 26%. Na maioria dos casos o câncer
cervical metastático não tem cura4-6.
As metástases normalmente ocorrem
de maneira ordenada e previsível por
disseminação local ou linfática, sendo a via
hematogênica menos frequente. Os locais
mais comuns e precoces são nas estruturas
contíguas, incluindo vagina, peritônio,
bexiga, ureteres, reto e tecido paracervical.
Em relação aos implantes secundários à
distância, os mais acometidos são os
pulmões, seguidos por ossos, fígado,
linfonodos supraclaviculares e
paraaórticos. Locais menos comuns
envolvem a pele, tecidos moles, tireoide,
cavidade oral e músculos esqueléticos. As
metástases para o trato gastrointestinal
estão presentes em cerca de 8% dos casos,
porém as metástases isoladas para o
intestino delgado são uma ocorrência
extremamente rara com poucos relatos na
literatura1,3-5,7. Acredita-se que esse
Figura 2. Alças intestinais aderidas a massa acometimento ocorra através dos vasos
tumoral linfáticos, geralmente dos nódulos para-
aórticos ou mesentéricos para a serosa do
intestino e menos frequentemente através
Evoluiu no pós-operatório com da corrente sanguínea1,3.
dificuldade de progressão da dieta via oral A presença de metástases intestinais
devido a quadro de gastroparesia, apresenta um estágio tardio da doença e
apresentando vômitos e hipocalemia de alto grau de malignidade, promovendo um
difícil manejo, necessitando de nutrição pior prognóstico ao paciente. Essas
parenteral. Apresentou piora progressiva do metástases podem se manifestar através de
estado geral, sendo avaliada pela equipe da obstrução, dor abdominal, perfuração ou
oncologia, sem possibilidade de tratamento hemorragia. Dentre esses, a obstrução é a

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3110

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Carcinoma metastático irressecável em intestino delgado por câncer primário de colo uterino
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

mais comum. Devido a raridade, há REFERÊNCIAS

limitação de informações na literatura com
poucas orientações sobre avaliação 1. Kanthan R, Senger J, Diudea D, et al.
préoperatória e manejo1-3,6. Sendo assim, A review of duodenal metastases from
essas decisões devem ser tomadas com squamous cell carcinoma of the cervix
base no status individual de cada paciente. presenting as an upper gastrointesti-
As opções de tratamento nesses nal bleed. World J Surg Oncol.
casos são muito limitadas e geralmente 2011;9:113.
envolve ressecção local e anastomoses doi: 10.1186/1477-7819-9-113.
intestinais para manejo sintomático. A 2. Onal C, Nursal GN, Torer N, Kayasel-
sobrevida média após ressecção desses cuk F. Isolated jejunal metastasis in a
tumores é em torno de 16 semanas, em patient with cervical cancer: A case
casos irressecáveis esse tempo é menor report. Rep Pract Oncol Radiother.
ainda3. 2015;20(3):239-42.
No caso acima relatado, foi possível doi: 10.1016/[Link].2014.12.005.
perceber, como demonstrado na literatura, 3. Kulkarni N. Squamous Cell Carcino-
início dos sintomas cerca de dois anos após ma of the Cervix Metastasis to The Je-
o término do tratamento do CEC de colo junum - A Rare Case Report. World J
uterino estágio IIB. Além disso a paciente of Pathology. 2014;3(2):9-13.
possuía CEC de colo uterino estágio IIB, 4. Qiu H, Yuan L, Ou Y, Zhu Y, Xie C,
como já citado acima, cerca de quase um Zhang G. Small intestine metastasis
terço desses pacientes irão desenvolver from cervical cancer with acute abdo-
metástases. A metástase apresentou-se men: A case report. Oncol Lett.
através de obstrução, sendo a manifestação 2015;9(1):187-90.
mais comum, associada à dor abdominal. doi: 10.3892/ol.2014.2659.
Neste caso, apesar de metástase única, a 5. Yu X, Wang Z, Zhang Z. et al. Postop-
lesão apresentava crescimento local eration of cervical cancer with intes-
invasivo, com acometimento dos vasos tine metastasis: a case report and lit-
mesentéricos superiores, o que erature review. World J Surg Oncol.
impossibilitava tratamento cirúrgico 2016;14(1):2.
curativo. Devido ao estágio avançado da doi: 10.1186/s12957-015-0759-3.
doença, a paciente apresentou apenas 4 6. Li L, Yang G, Zheng J, Kang C, Wang
semanas de sobrevida a partir do J, et al. Metastasis of the Proximal Je-
diagnóstico. A detecção mais precoce e a junum from Cervical Carcinoma: A
realização de um seguimento pós- Case Report and Literature Review. Int
tratamento do tumor inicial com mais J Gastroenterol Disord Ther.
enfoque na incidência de metástase, 2017;4:125.
poderia ter possibilitado à paciente uma doi: 10.15344/2393-8498/2017/125.
nova linha de tratamento sistêmico ou um 7. Sugimoto T, Mike M, Abe M, Kano N.
melhor desfecho para o tratamento Small bowel metastasis of uterine cer-
cirúrgico, com prolongamento da sobrevida vical adenocarcinoma. BMJ Case Rep.
da mesma. 2013;2013:007896.
Portanto, é necessário atentar-se aos doi: 10.1136/bcr-2012-007896.
sinais e sintomas indicativos de tumor
intestinal metastático, a fim de melhorar as
decisões terapêuticas nesses pacientes.
Apesar dos casos raros, tal qual o acima
Fonte de financiamento: Não
descrito, os médicos devem considerar
essas metástases no diagnóstico diferencial Conflito de interesses: Não
de pacientes apresentando sintomas Data de Submissão: 27 Junho 2021
gastrintestinais com história de câncer Decisão final: 05 Dezembro 2021
cervical, a fim de possibilitar uma detecção
mais precoce e consequentemente um Autor de Correspondência:
desfecho mais favorável ao paciente. Djulia Adriani Frainer
E-mail: djuliafrainer@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3110

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223037
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CIRURGIA MAMÁRIA PARA EXÉRESE DE LESÃO MELANOCÍTICA SUSPEITA: UM

RARO RELATO DE NEVO DE JADASSOHN

BREAST SURGERY FOR EXCISION OF SUSPECTED MELANOCYTIC LESION: A RARE REPORT OF

JADASSOHN'S NEVUS

Welington Lombardi¹; Flávia Vicentin Silva1; Narhima Ahdlie Bou Abbas1; Gustavo Junqueira de
Almeida1; Amanda Tobal Verro1; Marcele Tavares Fernandes Santos1; Gabriella Simão Jorge1; Nicolino
Lia-Neto2.

RESUMO
Introdução: O nevo sebáceo de Jadassohn é uma lesão cutânea congênita hamartomatosa, que se
caracteriza por uma hiperplasia papilomatosa da epiderme com unidades pilosebáceas pequenas, de
desenvolvimento incompleto e glândulas sebáceas maduras envolvendo o couro cabeludo em 87 a 95% dos
casos, sendo possível o acometimento de qualquer local do corpo. Relato do caso: Desse modo, relata-se o
caso de paciente feminina, 61 anos, encaminhada ao Ambulatório de Mastologia, com queixa de lesão
hiperpigmentada enegrecida em aréola de mama direita, com suspeita clínica de melanoma. Apresentava
mastalgia bilateral, sem nodulações associadas, ausência de alterações cutâneas ou descarga papilar. A
mamografia era normal (categoria 1) e a ultrassonografia de mamas também normal (categoria 2). Após a
exérese da lesão, o anatomopatológico revelou tratar-se de nevo sebáceo de Jadassohn. Conclusão: Portanto,
o objetivo desse trabalho é relatar um caso raríssimo de nevo sebáceo de Jadassohn em mama, discorrendo
sobre sua manifestação clínica, diagnóstico e tratamento, auxiliando na abordagem de novos casos
semelhantes.
Palavras-chave: Nevo Sebáceo de Jadassohn. Mama. Nevo Pigmentado.

ABSTRACT
Introduction: The sebaceous nevus of Jadassohn is a congenital hamartomatous cutaneous lesion, which is
characterized by a papillomatous hyperplasia of the epidermis with small pilosebaceous units, of incomplete
development, and mature sebaceous glands involving the scalp in 87 to 95% of the cases, with the possible
involvement of any part of the body. Case report: Thus, we report the case of a female patient, 61 years old,
referred to the Mastology Outpatient Clinic in Araraquara, complaining of a hyperpigmented lesion in a right
breast areola, with clinical suspicion of melanoma. Presenting bilateral mastalgia, without any associated
nodulations, and absence of skin changes or papillary discharge. Both mammography (category 1) and
breast ultrasonography (category 2) were normal. After the lesion excision, the pathology revealed the histo-
logical pattern of Jadassohn sebaceous nevus. Conclusion: Therefore, the objective of this paper is to report
a rare case of sebaceous nevus of Jadassohn in breast, discussing its clinical manifestations, diagnosis, and
treatment, helping the approach of similar upcoming cases.
Keywords: Nevus, Sebaceous of Jadassohn. Breast. Nevus, Pigmented.

INTRODUÇÃO ou irregulares, discretamente elevada, com

O nevo sebáceo de Jadassohn foi superfície lisa ou aveludada, e de coloração
descrito pelo dermatologista Josef variando entre amarelado, róseo e
Jadassohn em 1885. É relatado como uma acastanhado. Habitualmente é única, mas
lesão cutânea congênita hamartomatosa, pode ser múltipla e extensiva. Sua
que se caracteriza por uma hiperplasia configuração frequentemente é redonda ou
papilomatosa da epiderme com unidades oval, mas pode ser linear seguindo as
pilosebáceas pequenas, de desenvolvimento linhas de Blaschko. O tamanho é variável,
incompleto, e glândulas sebáceas maduras, se estendendo de 0,5 a 15cm 2.
envolvendo o couro cabeludo em 87 a 95% Histologicamente, evolui em três
dos casos, podendo levar à alopecia1. estadios, sendo que o primeiro deles é
A lesão apresenta-se como uma contemplado na infância, no qual as lesões
placa bem delimitada, de bordas regulares são planas e circunscritas, encontrando-se
_____________________________________
¹Universidade de Araraquara - Faculdade de Medicina - Araraquara - SP - Brasil
2IPC - Medicina Diagnóstica, Patologia Cirúrgica e Citopatologica - Araraquara - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

Lombardi et al.
Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

glândulas sebáceas pouco desenvolvidas. O do nevo sebáceo de Jadassohn no recém-

estadio dois pode ser observado na nascido, o que também pode ocorrer em
puberdade, quando as lesões se tornam casos de mutação do gene patched (PTCH)8.
verrucosas e aparece hiperplasia Foram avaliados artigos e textos
epidérmica papilomatosa com maturação literários de grande relevância científica no
excessiva de glândulas sebáceas. Já o mundo acadêmico, extraídos de bases de
estadio três é evidente na pós-puberdade e dados como ScienceDirect, Scielo e
na vida adulta, com desenvolvimento de PubMed, de forma sistemática, em diversas
tumores3. línguas, publicados no período de 1968 a
O tumor maligno que mais 2019. Não existem casos de nevo sebáceo
frequentemente surge sobre o nevo sebáceo de Jadassohn em mamas relatados na
de Jadassohn é o carcinoma basocelular, literatura médica. Esse trabalho foi
acometendo o indivíduo na idade adulta, submetido ao Comitê de Ética e Pesquisa
podendo apresentar rápido crescimento, da Universidade de Araraquara - UNIARA,
ulcerações e nódulos exofíticos. Também sob o registro CAAE:
existem relatos de queratoacantoma, cisto 40972520.2.0000.5383.
triquilemal proliferativo, carcinoma sebáceo
apócrino, écrino e espinocelular. Por esse RELATO DO CASO
motivo alguns autores defendem a excisão Paciente feminina, 61 anos,
cirúrgica da lesão durante a adolescência, encaminhada ao Ambulatório de
sendo que o risco de transformação Mastologia, com queixa de lesão
maligna é superior a 5%4. hiperpigmentada enegrecida em aréola de
A lesão benigna que atinge o nevo mama direita, com suspeita clínica de
sebáceo de Jadassohn em 20% dos casos é melanoma. Apresentava mastalgia bilateral,
o seringocistoadenoma papilífero. Outras sem nódulos associados, sem alterações de
lesões benignas que podem surgir são o pele ou descarga papilar. Paciente
hidradenoma nodular, cistoadenoma quartípara, portadora de hipotireoidismo,
apócrino, siringoma, infundibuloma e doença do refluxo gastroesofágico e
triquilemoma5. depressão. Referia histerectomia por
Como diagnóstico diferencial miomatose uterina, terapia de reposição
histopatológico na adolescência inclui-se a hormonal por 10 anos e exérese de nódulos
verruga viral e o nevo epidérmico verrucoso. mamários benignos. Negava história
Uma característica distintiva é a presença familiar de neoplasias. Ao exame físico,
de folículos pilosos rudimentares, além das apresentava mamas de volume normal,
glândulas sebáceas e apócrinas, que cicatriz em quadrante superior lateral
quando presentes, auxiliam na direito com discreta retração local,
diferenciação. Já na infância, o diagnóstico ausência de nódulos palpáveis e axilas
diferencial é mais complexo de ser realizado livres, presença de lesão hipercrômica em
e inclui aplasia cutis, xantogranuloma complexo aréolo-papilar (CAP) direito com
juvenil, mastocitoma, siringocistoadenoma áreas enegrecidas e acastanhadas na
papilífero e encefalocele6. espessura da derme (Figura 1). Apresentava
Há casos na literatura de nevo mamografia do mesmo ano, com resultado
sebáceo de Jadassohn descritos como normal (categoria 1) bilateralmente, e
tumores malignos primários que acometem ultrassonografia de mamas também normal
a pele, como o melanoma. Devido a isso, (categoria 2). Diante dos achados clínicos,
deve-se atentar para a realização do levantou-se a hipótese diagnóstica de
diagnóstico correto, diferenciando melanoma de pele ou nevo pigmentar em
adequadamente tais lesões7. CAP e, em concordância com a paciente,
Não há um consenso em relação à optouse pela exérese cirúrgica da lesão
patogênese da lesão, sugerindo-se uma (Figura 2). O exame anatomopatológico
alteração no desenvolvimento fetal entre o revelou tratar-se de Nevo Sebáceo de
sétimo e oitavo mês de gestação, sendo tal Jadassohn (Figura 3). Após dez dias da
patologia encontrada em 0,1 a 0,3% dos cirurgia, a paciente retornou para
nascidos vivos. Estudos recentes mostram orientações sobre o resultado do
uma associação entre mães portadoras do anatomopatológico e informou estar muito
papiloma vírus humano com o surgimento

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

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Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

satisfeita com o resultado estético (Figura

4).

Figura 4. Resultado estético após 10 dias da

exérese cirúrgica.

Figura 1. Lesão hipercrômica em CAP com

marcação para exérese cirúrgica com DISCUSSÃO
preservação de papila. O nevo sebáceo de Jadassohn,
também conhecido como nevo organoide,
foi descrito primeiramente pelo
dermatologista Josef Jadassohn em 1885.
Consiste em um hamartoma cutâneo
congênito, constituído por um excesso de
glândulas sebáceas. Por definição, um
hamartoma é designado como uma lesão
tumoral não neoplásica, caracterizada por
uma associação anormal dos componentes
de um tecido específico6.
Tal lesão já foi descrita com diversas
outras denominações, como: adenoma
sebáceo circunscrito, nevo epiteliomatoso
Figura 2. À esquerda, exérese cirúrgica com
margem de segurança e preservação de papila. sebáceo da cabeça, adenoma sebáceo
À direita, produto de exérese cirúrgica. progressivo, hiperplasia congênita das
glândulas sebáceas, hamartoma piloso
pluripotente, nevo organoide, além de nevo
sebáceo de Jadassohn. Como a lesão não se
constitui unicamente de glândulas
sebáceas e pelo fato de não estarem
presentes na totalidade das lesões, o termo
nevo organoide é preferencialmente
utilizado .
2

Clinicamente, o caso relatado segue

a descrição de uma lesão delimitada, de
bordas regulares, discretamente elevada,
com superfície lisa e de cor negra-
acastanhada.
Apresenta-se como lesão única de
aproximadamente 3,5cm, seguindo as
características do nevo sebáceo de
Figura 3. Imagem histopatológica do Nevo Jadasshon.
Sebáceo de Jadassohn em visão panorâmica.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

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Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Em cerca de 87 a 95% dos casos, o mais comum, podendo atingir até 51% dos
nevo sebáceo de Jadassohn acomete o casos, compreendendo tricoblastomas,
couro cabeludo, podendo levar à alopecia. seringocistoadenoma papilífero,
Porém o acometimento de qualquer local do hidradenoma nodular, cistoadenoma
corpo é possível, havendo relatos de lesão apócrino, siringoma, infundibuloma e
em face e região cervical. Não há relatos triquilemoma13.
desta lesão em mamas1. Apesar do surgimento de neoplasias
A patogênese não é completamente malignas serem pouco frequentes, existem
elucidada. Suas teorias consistem em relatos na literatura médica de quatro até
estímulos sobre o ninho germinativo oito tumores secundários dentro do mesmo
epidérmico durante o terceiro mês nevo organoide, estando incluso entre eles
gestacional, alterações no desenvolvimento o carcinoma basocelular8.
fetal entre o sétimo e o oitavo mês de Alguns autores defendem a excisão
gestação, e recentemente estudos apontam do nevo sebáceo de Jadassohn como
também um possível vínculo entre mães conduta terapêutica, havendo de ser
portadoras do papiloma vírus humano ou realizada na adolescência para evitar a
mutações do gene patched (PTCH) com o sobreposição de neoplasias malignas sobre
desenvolvimento de nevo sebáceo de a lesão. Estudiosos que são contra a
Jadassohn no recém-nascido9. Estima-se excisão cirúrgica defendem que a maioria
que tal lesão esteja presente em 0,1 a 0,3% dos tumores tidos como carcinoma
dos nascidos vivos10. basocelular na realidade eram
Além disso, há evidências de que tricoblastomas, que consistem em
pode estar associado a características proliferações basaloides benignas,
sindrômicas como retardo do histologicamente semelhantes ao
desenvolvimento mental, anormalidades do carcinoma basocelular . 8

sistema nervoso central, defeitos No caso em questão, a investigação

cardiovasculares ou oculares e se deu devido à suspeita de um melanoma
anormalidades esqueléticas, sendo o que levou ao tratamento cirúrgico da
denominada síndrome sebácea de nevo lesão. Existem relatos de nevos organoides
linear, ou síndrome de Schimmelpenning. que evoluíram para melanoma, bem como
Nessa situação, as lesões são verrucosas e outras apresentações que levaram à
aparecem preferencialmente na mucosa necessidade do diagnóstico diferencial entre
oral e na face11. as duas patologias. Porém, dentre todos os
A história natural do nevo organoide relatos já descritos nenhum foi apresentado
é dividida em três estágios sobrepostos, em tecido peri-areolar mamário7.
sendo o primeiro deles manifesto na O diagnóstico definitivo deve ser
infância e caracterizado por hiperplasia confirmado através da biópsia da lesão.
papilomatosa e folículos pilosos imaturos. Caso indicado tratamento cirúrgico, a
Já o segundo estágio ocorre durante a excisão deve ser realizada com margem de
adolescência, havendo rápido crescimento 2 a 3mm, seguindo o consenso atual para
do nevo devido ao desenvolvimento das carcinoma basocelular. É necessário a
glândulas sebáceas estimulada por realização de ressecção dérmica total, já
hormônios e à maturação de glândulas que o nevo organoide pode acometer
apócrinas. O terceiro estágio é marcado inclusive os anexos cutâneos6. Neste relato,
pelo desenvolvimento de neoplasias optou-se por ressecção cirúrgica total, cujo
epiteliais benignas e malignas . 12 anatomopatológico mostrou margens
O surgimento de neoplasias malignas cirúrgicas livres e com um bom resultado
sobre o nevo organoide está presente em 10 estético final.
a 20% dos casos, acometendo pacientes Não há relatos na literatura médica
entre 40 e 50 anos de idade, sendo o de nevo sebáceo de Jadassohn em mama,
carcinoma basocelular o mais frequente, sendo esse, o primeiro caso descrito.
podendo-se relatar também o
desenvolvimento de queratoacantoma, cisto REFERÊNCIAS
triquilemal proliferativo, carcinoma sebáceo
apócrino, écrino e espinocelular. Já o 1. Enei M, Paschoal F, Valdés G, Valdés
aparecimento de neoplasias benignas é R. Basal cell carcinoma appearing in a

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

Lombardi et al.
Cirurgia mamária para exérese de lesão melanocitica suspeita: um raro relato de nevo de jadassohn
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

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Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3037

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223218
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

RESSECÇÃO CIRÚRGICA DE CISTO DO COLÉDOCO GIGANTE EM PACIENTE

PEDIÁTRICO

SURGICAL RESECTION OF A GIANT CHOLEDOCHAL CYST IN PEDIATRIC PATIENT

Mylena de Araujo Oliveira¹; Franciane Cristina Schoenberger Kipper1; Matheus Marinho Araujo1.

RESUMO
Introdução: Cisto do colédoco é uma malformação rara, caracterizada pela dilatação do trato biliar. Relato do
caso: O presente artigo relata o caso de uma paciente pediátrica com cisto do colédoco gigante, com o objetivo
de discutir manifestações clínicas, alterações de exames de imagem, classificação e terapêutica cirúrgica
através de revisão de literatura sobre o tema. Discussão: O sintoma mais comum é o de dor abdominal e
quando acompanhada de icterícia e massa abdominal palpável forma a tríade clássica. Os métodos de imagem
auxiliam no diagnóstico sendo a colangioressonância o padrão ouro. O tratamento de escolha é essencialmente
cirúrgico e planejado segundo a classificação de Todani. Conclusão: Após a ressecção cirúrgica a paciente
evoluiu bem clinicamente e não cursou com complicações. Apesar do evento da malignização ser incomum na
população pediátrica, o acompanhamento rigoroso é recomendado.
Palavras-chave: Cisto do Colédoco. Anastomose em Y de Roux. Icterícia. Dor Abdominal.

ABSTRACT
Introduction: Choledochal cyst is a rare malformation, characterized by dilatation of the biliary tract. Case
report: This article reports the case of a patient with giant choledochal cyst, with the aim of discussing clinical
manifestations, alterations in imaging tests, classification and surgical technique through a literature review.
Discussion: The most common sympton is abdominal pain, when accompanied by jaundice and a palpable
mass form a classic triad. Imaging methods help in diagnosis, with cholangioresonance being the gold stand-
ard. The treatment is essentially surgical and depends on the type of dilatation according to Todani classifica-
tion. Conclusion: After surgical resection, the patient evolved well and did not present complications. Although
de event of malignancy be uncommon in the pediatric population, close follow-up is recommended.
Keywords: Choledochal Cyst. Anastomosis Roux-en-Y. Jaundice. Abdominal Pain.

INTRODUÇÃO manifestar em pacientes de todas as

Cistos do colédoco (CC) são idades1, não obstante, a população mais
anomalias raríssimas, caracterizadas por atingida é a pediátrica5, sendo cerca de
dilatação desproporcional dos ductos 80% dos CC identificados ainda na
biliares intra e/ou extra-hepáticos1. Entre infância6. Há preponderância no sexo
os CC, aqueles com diâmetro superior a feminino (de 3:1 a 8:1), em comparação ao
10cm são definidos como gigantes, sendo sexo masculino5. Além disso, é mais
entidades ainda mais raras2. Estas comum na população asiática com
anormalidades das vias biliares podem se incidência de 1:13.000, em contraponto a
desdobrar em complicações severas como 1:100.000 na população ocidental6. A
colangite, perfuração, falência hepática e fisiopatologia não é totalmente esclarecida,
malignização1. E, portanto, o diagnóstico e sendo a teoria descrita em 1969 por Babbitt
tratamento são considerados um desafio a mais aceita, a qual considera que os CC
aos cirurgiões, uma vez que demandam alto são decorrentes de uma anomalia na
grau de suspeição e investigação etiológica junção do ducto pancreático principal com
eficiente3. o ducto biliar comum, fora da ampola de
A incidência geral de CC é estimada Vater, criando um canal comum longo, que
em 1:150.000 nascidos vivos4. Podem se permite o refluxo de secreção pancreática
para o interior do ducto biliar7, levando ao
_____________________________________
¹Universidade Federal do Tocantins - Palmas - TO - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218

Oliveira et al.
Ressecção cirúrgica de cisto do colédoco gigante em paciente pediátrico
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

aumento da pressão intra-ductal5. Além

disso, as enzimas pancreáticas ativas
provocam inflamação e fraqueza das
paredes da via biliar8. A consequência
desse processo resulta em dilatação das
estruturas e formação dos cistos5.
O objetivo deste trabalho é relatar
um caso de CC gigante em paciente
pediátrica com ressecção cirúrgica bem
sucedida, aprovado pelo Comitê de Ética
em Pesquisa através do parecer 5.072.625;
e discutir classificação, achados clínicos, de
imagem e tratamento cirúrgico, assim como
realizar uma breve revisão da literatura
sobre o assunto.

RELATO DO CASO
Paciente do sexo feminino, 7 meses
de idade acompanhada de responsável, foi
encaminhada para o serviço de cirurgia Figura 1. Cisto de colédoco gigante na
colangioressonância
pediátrica, devido a surgimento de massa
palpável em região de hipocôndrio direito
(HCD) há aproximadamente 2 dias. A
mesma sem relato de dor abdominal,
icterícia, vômito ou febre. Ao exame físico
massa palpável de contornos regulares e
aproximadamente 10cm de diâmetro,
localizada abaixo do rebordo costal direito.
Durante a investigação realizou
ultrassonografia de abdome (USG), que
evidenciou presença de formação cística
estendendo-se até a fossa ilíaca direita,
comprimindo estruturas adjacentes. A
tomografia computadorizada (TC) de
abdome com contraste identificou formação
cística em via biliar extrahepática de
aproximadamente 10cm em seu maior
diâmetro causando deslocamento de
pâncreas e de rim direito.
A colangioressonância demonstrou
volumosa coleção cística, com conteúdo
homogêneo e paredes finas centrada na Figura 2. Peça macroscópica da ressecção
topografia do ducto colédoco medindo cirúrgica de cisto do colédoco e vesícula biliar
10,4x7,8x9,5cm compatíveis com
diagnóstico de cisto de colédoco (CC) O procedimento foi realizado sem
gigante Todani IB. intercorrências, sendo paciente
A paciente foi submetida à ressecção encaminhada para seguimento pós-
total do cisto com reconstrução a Y de operatório em unidade intensiva. A paciente
Roux, associada a colecistectomia por recebeu alta no décimo segundo dia de pós-
técnica convencional. A anastomose operatório, assintomática, com ferida
hepático jejuno foi realizada manualmente operatória em bom aspecto e ausência de
de forma término lateral e a anastomose complicações. A mesma segue em
jejuno jejunal também foi realizada de acompanhamento ambulatorial, com
forma término lateral com uso de controle de evolução clínica, dosagem de
grampeador linear, acrescido de segundo marcadores hepáticos, enzimas
plano manual. canaliculares e realização de exames de
imagem.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218

Oliveira et al.
Ressecção cirúrgica de cisto do colédoco gigante em paciente pediátrico
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

DISCUSSÃO Incidência
A apresentação clínica do CC é Tipo Descrição
Aproximada
variável e o sintoma mais frequente é o de
dor abdominal inespecífica1. A tríade Dilatação extrahepática
clássica de icterícia, dor abdominal e massa Tipo I (cística - IA, fusiforme - IB 50-60%
palpável em HCD é encontrada em apenas
ou sacular - IC)
20% dos pacientes, com predominância na
faixa etária pediátrica9. A icterícia ocorre Divertículo extrahepático
Tipo II 2-8%
principalmente em CC tipo I e IV, e é biliar verdadeiro
considerada um sintoma relevante em
Dilatação da árvore biliar
pacientes pediátricos. A paciente do caso Tipo III 1,4-5%
tinha como sintomatologia única a duodenal extrahepática
presença de massa palpável em quadrante A. Dilatações saculares ou
superior direito. Colangite, pancreatite,
hipertensão portal, anormalidades da císticas intra e
Tipo IV 15-33%
função hepática e coagulopatia também extrahepática; B. Cistos
podem ser observadas6. Em 1-2% dos extrahepáticos múltiplos
casos, o CC pode se apresentar com
ruptura e peritonite biliar, sendo indicado à Cistos biliares
drenagem biliar de emergência1. Tipo V intrahepáticos - Doença de 0-15%
O diagnóstico diferencial entre os Caroli
pacientes que apresentam com suspeita de
CC é ampla, incluindo atresia biliar,
Tabela 1. Classificação de Todani para Cistos
hepatite infecciosa, rabdomiossarcoma do colédoco
hepático embrionário, litíase biliar,
pancreatite e hamartoma biliar6.
A classificação de CC atualmente A transformação maligna geralmente
mais aceita e utilizada na literatura leva ao colangiocarcinoma ou câncer da
mundial é baseada no modelo descrito por vesícula biliar1. A paciente do presente
Todani et al. em 1977, que estratifica os estudo tinha CC gigante do tipo IB, vindo a
pacientes em cinco grupos de acordo com o favor dos dados da literatura em relação à
local, a extensão e a forma das alterações prevalência.
císticas5. Em relação ao diagnóstico por
imagem a USG, é o exame inicial de
investigação, por ser não invasivo e de alta
sensibilidade para doenças biliares3,
entretanto sua acurácia é examinador
dependente podendo ser ineficaz no
diagnóstico diferencial5 e na maioria dos
Figura 3. Ilustração dos tipos de CC, segundo
casos, assim como o estudado nesta
Todani. A) Tipo I: fusiforme. B) Tipo II:
divertículo sacular de colédoco. C) Tipo III:
revisão, com necessidade de
coledococele. D) Tipo IV: dilatação cística de via complementação.
intra e extra hepática. E) Tipo V: Doença de A Colangioressonância (CPRM) é
Caroli. considerada como padrão ouro9, com
A forma mais comum de CC na faixa sensibilidade entre 70 a 100% e
etária pediátrica é o tipo I, em até 75% dos especificidade entre 90 e 100%1, sendo
casos, seguida pelo tipo IV, com cerca de capaz de delinear o subtipo e presença de
19% dos casos10. Além disso, o tipo I e o anormalidades associadas. Soma-se a isso
tipo IV de Todani são os com maior risco de o fato de ser um exame não invasivo, não
carcinogênese1, no entanto, CC na contrastado, sem uso de radiação1,
população pediátrica raramente evoluem tornando-se ainda mais acessível à
com transformação maligna. A incidência população pediátrica, estando associado a
de malignidade antes dos 18 anos é de menor custo e morbidade em comparação
0,42% contra 11,4% na população adulta11. com outras modalidades de imagem
auxiliares no planejamento cirúrgico.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218

Oliveira et al.
Ressecção cirúrgica de cisto do colédoco gigante em paciente pediátrico
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Outras modalidades incluem gigantes demandam de ressecções

Tomografia Computadorizada, método de complexas, as quais podem limitar o acesso
alta especificidade mas com a desvantagem pela laparoscopia.
da exposição a radiação e uso de No pós-operatório complicações
contraste1. E apesar de altamente sensível, precoces podem incluir deiscência de
a colangiografia trans-hepática percutânea anastomose, sangramento, infecção da
e a colangiopancreatografia retrógrada ferida, pancreatite aguda e fístula
endoscópica são utilizados com menos pancreática ou biliar5. As complicações
frequência devido à sua capacidade de tardias descritas incluem estenose
invasão e riscos associados incluindo anastomótica, colangite, hepatolitíase,
colangite, sangramento, pancreatite e cirrose e malignidade. A doença maligna foi
perfuração12. Durante a investigação da observada em até 14% dos pacientes após a
paciente foram realizados tanto o USG ressecção do CC quando criança, sendo o
como a CPRM, discutidos durante câncer a causa mais frequente de
descrição do caso, sendo estes suficientes mortalidade tardia1.
para indicação e planejamento do
tratamento. CONCLUSÃO
O tratamento de escolha para CC é Os CC continuam sendo um desafio
essencialmente cirúrgico e depende do tipo de investigação e tratamento aos cirurgiões.
de dilatação segundo a classificação de A ressecção cirúrgica completa do CC na
Todani. No caso abordado o CC era população pediátrica é geralmente bem
classificado como Todani IB, sendo esta a tolerada1. Alterações malignas do epitélio
modalidade de tratamento específica do ducto biliar podem ocorrer mesmo após
discutida a seguir. a remoção do cisto e, desta forma, os
O tratamento do CC tipo I, o tipo pacientes precisam ser seguidos e
mais comum, consiste na ressecção observados quanto à recorrência dos
completa do cisto acompanhada de sintomas4.
anastomose biliodigestiva hepática jejunal e
reconstrução do trânsito intestinal em Y de REFERÊNCIAS
Roux. As vantagens da anastomose
hepático jejunal sobre a anastomose 1. Soares K, Goldstein S, Ghaseb M,
hepático colédoco é a possibilidade de Kamel I, Hackam D, Pawlik T. Pediat-
ressecção completa, associada a menor ric choledochal cysts: diagnosis and
incidência de estenoses, litíases, colangites current management. Pediatr Surg
e neoplasias, devido a uma menor estase Int. 2017; 33(6):637-50.
biliar. doi: 10.1007/s00383-017-4083-6.
A ressecção total é preferida em 2. Harikrishnan S, Chandramohan S,
relação aos procedimentos de drenagem Chandramohan A. Giant choledochal
interna, como coledococistoduodenostomia cyst type 4A: a surgical challenge. The
ou coledococistojejunostomia, uma vez que Pan Afr Med J. 2020;37:95. doi:
o risco de degeneração maligna só é 10.11604/pamj.2020.37.95.24811.
totalmente evitado pela excisão cirúrgica 3. Forny D, Ferrante S, Silveira V, Siviero
completa. Este sendo um ponto de extrema I, Chagas V, Méio I. Choledochal cyst
relevância em relação a população in childhood: review of 30 cases. Rev
pediátrica pela elevada expectativa de vida. Col Bras Cir. 2014;41(5):331-5. doi:
Além disso, a colecistectomia deve ser 10.1590/0100-69912014005006.
sempre empregada, visto o risco de 4. Talini C, Carvalho B, Antunes L,
carcinoma de vesícula biliar associado5. Schulz C, Sabagga C, Avilla S, et al.
A cirurgia para a doença CC pode ser Cisto de colédoco na população
realizada através de laparotomia ou pediátrica: experiência de 13
laparoscopicamente com base nas procedimentos laparoscópicos em dois
características do paciente e da preferência anos de uma única instituição. Rev
do cirurgião1. Neste relato de caso foi Col Bras Cir. 2018;45(3):e185.
realizada por via convencional tanto pelas doi: 10.1590/0100-6991e-20181854.
razões citadas, como pela ausência de 5. Pacheco E, Andrade J, Lima F, Rabelo
material necessário para a ressecção N, Rabelo N, Tallo F, et al. Doenças
laparoscópica no serviço. Além disso, os CC

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218

Oliveira et al.
Ressecção cirúrgica de cisto do colédoco gigante em paciente pediátrico
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

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Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3218

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223118
_________________________________________________________________________________________________Relato de caso

SOLID PSEUDOPAPILLARY NEOPLASM OF THE PANCREAS MIMICKING LOW

GRADE NEUROENDOCRINE TUMOR

NEOPLASIA SÓLIDA PSEUDOPAPILAR PANCREÁTICA MIMETIZANDO TUMOR NEUROENDÓCRINO

DE BAIXO GRAU

Thiago Bassaneze¹; Clovis Augusto Borges do Nascimento1; Adam Hiar1; Laura Silveira Tanisaka2;
Beatriz Villas-Boas Weffort2; Larissa Mariana Ayde2; Maria Laura Kachan Bordignon2; Abner Jorge
Jácome Barrozo1.

ABSTRACT
Introduction: Solid pseudopapillary neoplasms (SPN) and pancreatic neuroendocrine tumors (NET)
are rare diseases that are generally incidental findings in imaging tests. SPN is a low-grade tumor with
good prognosis that more commonly affects young female patients. Pancreatic NET has a significant
variability in outcomes, with low malignant potential in non-progressing tumors that are well-
differentiated. Both tumors may appear very similar in imaging tests and immunohistochemical (IHC)
evaluation, which makes the differential diagnosis challenging, especially in small lesions. Case
report: The authors present the case of a 34-year-old male with a medical history of a primary
mediastinal germ cell tumor. The patient had no symptoms. Follow-up abdominal CT scan evidenced
a single, well-delimited nodular lesion in the pancreatic neck, measuring 17mm in diameter. The
patient was submitted to an endoscopic ultrasound-guided fine needle aspiration biopsy (EUS-FNA)
and after IHC analysis, there was a diagnostic suspicion of low-grade pancreatic NET. Central
pancreatectomy (CP) was performed and complete lesion analysis evidenced a pancreatic SPN.
Conclusion: The SPN can mimic low-grade nonfunctioning pancreatic NETs in imaging tests and EUS-
FNA IHC evaluation.
Keywords: Pancreatic Neoplasms. Pancreatectomy. Pancreas. Case Reports. Diagnosis, Differential.

RESUMO
Introdução: Neoplasias sólidas pseudopapilares (NSP) e tumores pancreáticos neuroendócrinos
(TNEs) são doenças raras, comumente encontradas incidentalmente em exames de imagem. A NSP é
um tumor de baixo grau, bom prognóstico, mais frequente em jovens do sexo feminino. Os TNEs
apresentam desfechos variados; quando não há crescimento progressivo e são bem diferenciados,
costumam ter baixo potencial de malignidade. Ambos podem se assemelhar muito em exames de
imagem e avaliação imuno-histoquímica (IHQ), tornando o diagnóstico diferencial desafiador,
especialmente em lesões pequenas. Relato do caso: Os autores apresentam o caso de um homem
assintomático de 34 anos com antecedente de tumor primário de células germinativas do mediastino.
A tomografia computadorizada de abdome de acompanhamento evidenciou lesão nodular única, bem
delimitada, no colo do pâncreas, medindo 17mm de diâmetro. Foi realizada biópsia aspirativa por
agulha fina (PAAF) e, após IHQ, suspeitou-se de TNE pancreático de baixo grau. Foi feita
pancreatectomia central (PC) e a análise da lesão evidenciou NSP. Conclusão: A NSP pode mimetizar
TNEs não funcionantes de baixo grau em exames de imagem e na avaliação IHQ.
Palavras-chave: Pâncreas. Neoplasias Pancreáticas. Pancreatectomia. Relatos de Casos. Diagnóstico
Diferencial.

INTRODUCTION all pancreatic tumors1-3. There is an

Solid pseudopapillary neoplasm (SPN) and important similarity between SPNs and
pancreatic neuroendocrine tumor (NET) are NETs, and the differential diagnosis can be
rare diseases and each accounts for <3% of challenging.

_____________________________________
¹Instituto Brasileiro de Controle do Câncer, Departamento de Cirurgia Oncológica - São Paulo - SP - Brasil
2Centro Universitário FMABC, Curso de Medicina - Santo André - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118

Bassaneze et al.
Neoplasia sólida pseudopapilar pancreática mimetizando tumor neuroendócrino de baixo grau
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

On image, both can present as well- Diffusion-weighted images (DWI) was

defined encapsulated cystic lesions, and the performed, using b values of 50, 400 and
differences on immunohistochemical (IHC) 800s/mm2, and the mean apparent
pattern can be difficult to determine2,4. More diffusion coefficient (ADC) map was
than 90% of the patients with SPN are calculated (1,3x10-3 mm2/s).
women, commonly within the second and On May 29th, 2019, an endoscopic
third decades of life. It is considered to have ultrasound-guided fine needle aspiration
low malignant potential and good prognosis. biopsy (EUS-FNA) was performed. The lesion
Meanwhile, NET has a worse survival rate appeared as a solid, hypoechogenic,
and higher malignant potential3,5. The irregular, heterogeneous mass of about
present study aims to report the case of an 18,6x15,4mm, and no vascular or duct
SPN mimicking a NET in a 34-year-old male invasion was detected. Pathological findings
patient. showed a low-grade tumor. The IHC test
revealed positivity for synaptophysin,
Ki67<5% and negativity for CD45, indicating
CASE REPORT a possible low-grade localized
A 34-year-old caucasian male neuroendocrine tumor (NET).
asymptomatic patient, with previous Surgical treatment was considered
medical history of a primary mediastinal the best option, as it was a young male with
germ cell tumor (composed of seminoma, a small (<2cm) nodule, critically close
yolk sack tumor and immature teratoma), (<2mm) to the pancreatic duct. The surgery
was treated with neoadjuvant chemotherapy was performed on January 2020. There was
(Paclitaxel, Ifosfamide and Cisplatin) and no invasion of adjacent organs, regional
surgery in 2013. In May 2019, during the lymphadenomegaly or peritoneal
follow-up, a pancreatic nodular lesion was dissemination. The objective was to remove
found in an abdomen CT scan. the lesion completely and to spare the gland,
Magnetic resonance imaging (MRI) diminishing the risk of clinically relevant
with intravenous gadolinium was performed postoperative pancreatic fistula (CR-POPF).
in sequence and showed a solid image in the Central pancreatectomy (CP) was
pancreatic neck, measuring up to 17mm, performed without complications. A surgical
close to the splenomesenteric confluence, stapler was used to clamp the proximal part
with no lymph node enlargement. No of the pancreatic neck, followed by an
significant enhancement during the arterial inspection of the body. Then a Blumgart-
phase was noted, and the tumor had low style Roux-en-Y pancreaticojejunostomy
signal on T1-weighted (T1W) (Figure 1). was made (Figure 2).

Figure 2a. Surgical steps for CP: dissection and

repair in the venous splenomesenteric
Figure 1. Magnetic resonance axial cut with fat confluence - in the neck of the pancreas, in the
suppression. T1W-MR with low signal nodule, inferior margin, whitish and non-adherent to
near the splenomesenteric confluence (yellow vascular structures lesion (yellow arrows).
arrows).

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118

Bassaneze et al.
Neoplasia sólida pseudopapilar pancreática mimetizando tumor neuroendócrino de baixo grau
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

impact on the patient’s recovery. Hospital

discharge occurred on the
seventh postoperative day.
The histological features of the nodule
were uniform nuclei with finely textured
chromatin, inconspicuous nucleoli and
characteristic longitudinal groove, rare
mitotic figures and absence of
lymphovascular and perineural invasion.
IHC showed a pattern commonly found in
SPN, which discarded the previous diagnosis
of pancreatic low-grade NET.
Currently, the patient is undergoing
follow-up MRI; this is the first postoperative
year and there are no signs of disease
recurrence in the remaining pancreatic
segment.
The informed consent was obtained
from the patient for publication and follow-
Figure 2b. Surgical steps for CP: After clamping up of this case report, which was prepared
- it shows the clamping area (green arrow), the and developed according to the legal and
superior mesenteric vein, splenic vein, splenic ethical precepts of Resolution No 466/12 of
artery and pancreatic neck prepared for the Conselho Nacional de Saúde/Ministério
transection (yellow arrows).
da Saúde do Brasil and approved by the
Research Ethics Committee, according to
Intraoperative frozen section showed
protocol Nº 4.190.643.
well-differentiated cuboid cells with free
pancreatic margins (Figure 3).
DISCUSSION
Solid pseudopapillary neoplasm (SPN)
is a rare tumor that represents 1-3% of all
pancreatic neoplasms. Compared to female
patients, a lower proportion of males are
affected (10:1)1,2. This neoplasm does not
have a specific clinical presentation, and
around 30% of the patients are
asymptomatic6.
SPN is a low-grade tumor, and only
10-15% of the cases present with local
infiltration, distant metastasis or
recurrence7. Lymph nodes are rarely
affected, and most of these neoplasms are
located in the body or tail of the pancreas8.
The choice of CP in this case was determined
by the tumor’s location in the pancreatic
neck and its proximity to the pancreatic
duct, which made secure enucleation
impossible9.
Figure 3. Surgical specimen after central Neuroendocrine tumors (NETs) of the
pancreatectomy. Regular and well-defined solid pancreas are also rare, accounting for less
tumor can be identified, without cystic areas. than 3% of all primary pancreatic
Critical proximity (<2mm) between the lesion and neoplasms, with a tendency to affect males
the Wirsung duct (yellow arrows).
more than females. In general, these tumors
are considered to have malignant potential.
The postoperative course was
Most pancreatic NETs are nonfunctioning,
uneventful, apart from a biochemical leak
and usually its clinical presentation is
detected on the third day, which had no

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118

Bassaneze et al.
Neoplasia sólida pseudopapilar pancreática mimetizando tumor neuroendócrino de baixo grau
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

asymptomatic. Therefore NETs, as well as tumor of the pancreas in male

SPNs, can be detected as incidental patients: Report of 16 cases. World J
findings3. Gastroenterol. 2014;20(22):6939-45.
On MRI, there are important doi: 10.3748/wjg.v20.i22.6939.
similarities between SPNs and NETs. Under 2. Papavramidis T, Papavramidis S.
conventional technique, both can present as Solid pseudopapillary tumors of the
well-defined, encapsulated lesions with pancreas: Review of 718 patients
cystic areas. SPN may show heterogeneous reported in english literature. J Am
enhancement at the arterial phase4,7. Coll Surg. 2005;200(6):965-72.
Although MRI can be a good evaluation doi: 10.1016/[Link].2005.02.
method, it can be indefinite10. In the 011.
presented case, images were inconclusive 3. Parbhu SK, Adler DG. Pancreatic
and, along with the epidemiology and FNA Neuroendocrine Tumors:
biopsy findings, the diagnosis was more Contemporary Diagnosis and
likely to be a NET rather than SPN. Management. Hosp Pract.
Other studies have used additional 2016;44(3):109-19.
imaging tools for better investigation of solid doi: 10.1080/21548331.2016.12104
pancreatic lesions and provide more details 74.
for each tumor. Diagnostic performance of 4. Palmucci S, Uccello A, Leone G, Failla
MRI, in addition to DWI and tumor’s ADC G, Ettorre GC. Rare pancreatic
measure have not yet been fully conclusive. neoplasm: MDCT and MRI features of
The relative paucity of studies and varying a typical solid pseudopapillary tumor.
methodologies, contribute to difficulty in J Radiol Case Rep. 2012;6(1):17-24.
separate SPN and NET with greater precision doi: 10.3941/jrcr.v6i1.823.
and safety11,12. 5. Ohara Y, Oda T, Hashimoto S, Akashi
Regarding the IHC profile markers, Y, Miyamoto R, Enomono T, et al.
chromogranin A is commonly used for Pancreatic neuroendocrine tumor
diagnosis of NETs, and it is rarely positive in and solid-pseudopapillary neoplasm:
SPNs. As presented in this report, the Key immunohistochemical profiles for
negativity for chromogranin A strengthens differential diagnosis. World J
the hypothesis of SPN and positivity for Gastroenterol. 2016;22(38):8596-
synaptophysin can occur in both tumors13. 604. doi: 10.3748/wjg.v22.i38.8596.
Among all markers, the association between 6. Coelho JCU, da Costa MAR, Ramos
E-cadherin and beta-catenin is the most EJB, Torres AR, Savio MC, Claus
important to differentiate both neoplasms. CMP. Surgical management of solid
In the presented case, the negativity of E- pseudopapillary tumor of the
cadherin and positivity for beta-catenin pancreas. JSLS.
confirms the diagnosis of SPN4,5. It is known 2018;22(4):e2018.00032.
that FNA has as an important limiting factor doi:10.4293/JSLS.2018.00032.
the small amount of material collected. This 7. Cantisani V, Mortele KJ, Levy A,
condition may have hindered the Glickman JN, Ricci P, Passariello R,
pathological findings prior to the surgery. et al. MR imaging features of solid
The main treatment for localized pseudopapillary tumor of the
SPNs and low-grade pancreatic NETs is pancreas in adult and pediatric
surgical resection. More than 95% of the patients. AJR Am J Roentgenol.
patients with SPN are reported to be disease- 2003;181(2):395-401.
free after complete resection.2,4 doi: 10.2214/ajr.181.2.1810395.
Solid pseudopapillary neoplasm (SPN) 8. Dinarvand P, Lai J. Solid
is a rare pancreatic tumor that can mimic pseudopapillary neoplasm of the
low-grade NET in images and EUS-FNA pancreas a rare entity with unique
biopsy. features. Arch Pathol Lab Med.
2017;141(7):990-5.
REFERENCES doi: 10.5858/arpa.2016-0322-RS.
9. Santangelo M, Esposito A, Tammaro
1. Cai YQ, Xie SM, Ran X, Wang X, Mai V, Calogero A, Criscitiello C, Roberti
G, Liu XB. Solid pseudopapillary G, et al. What indication, morbidity

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118

Bassaneze et al.
Neoplasia sólida pseudopapilar pancreática mimetizando tumor neuroendócrino de baixo grau
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

and mortality for central Fonte de financiamento: Não

pancreatectomy in oncological Conflito de interesses: Não
surgery? A systematic review. Int J Data de Submissão: 01 Julho 2021
Surg. 2016;28(1):172-6.
Decisão final: 14 Fevereiro 2022
doi:10.1016/[Link].2015.12.046.
10. Cai Y, Ran X, Xie S, Wang X, Peng B,
Mai G, et al. Surgical Management Autor de Correspondência:
and Long-Term Follow-Up of Solid Thiago Bassaneze
Pseudopapillary Tumor of Pancreas: E-mail: drthiagobassaneze@[Link]
A Large Series from a Single
Institution. J Gastrointest Surg.
2014;18(5):935-40.
doi:10.1007/s11605-014-2476-6.
11. Wang Y, Miller FH, Chen ZE, Merrick
L, Mortele KJ, Hoff FL, et al.
Diffusion-weighted MR imaging of
solid and cystic lesions of the
pancreas. Radiographics.
2011;31(3):E47-64.
doi: 10.1148/rg.313105174.
12. Jang KM, Kim SH, Kim YK, Park MJ,
Lee MH, Hwang J, et al. Imaging
features of small (≤3cm) pancreatic
solid tumors on gadoxetic-acid-
enhanced MR imaging and diffusion-
weighted imaging: an initial
experience. Magn Reson Imaging.
2012;30(7):916-25.
doi: 10.1016/[Link].2012.02.017.
13. La Rosa S, Bongiovanni M. Pancreatic
Solid Pseudopapillary Neoplasm: Key
Pathologic and Genetic Features.
Arch Pathol Lab Med.
2020;144(7):829–37.
doi: 10.5858/arpa.2019-0473-RA.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3118

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223208
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CARCINOMA DUCTAL INVASIVO DE MAMA COM METÁSTASE GÁSTRICA:

RELATO DE CASO

GASTRIC METASTASIS FROM INVASIVE DUCTAL CARCINOMA BREAST CANCER: CASE REPORT

Carolina da Silveira Welter¹; Djulia Adriani Frainer2; Luisa Pisacane2; Claudia Theis1; Leonardo Augusto
Cândido Seyboth3.

RESUMO
Introdução: O câncer de mama, excluindo as neoplasias de pele, é o tumor maligno mais comum na
população feminina. O diagnóstico de metástase gastrointestinal secundária ao câncer de mama é
extremamente raro. Apesar da maior prevalência do subtipo ductal invasivo, a metástase gastrointestinal
ocorre com maior frequência em pacientes com carcinoma lobular invasivo. Relato do caso: Nesse relato, é
reportado o caso de uma mulher de 72 anos, que iniciou com sintomas dispépticos, náuseas e vômitos 4
meses após o diagnóstico de carcinoma ductal invasivo de mama. Após investigação, evidência de
metástase gástrica com invasão da raiz do mesentério, sem indicação de ressecção cirúrgica, sendo
encaminhada para tratamento hormonal e quimioterápico. Conclusão: Nesses casos, apesar da raridade de
metástases do câncer de mama para o trato gastrointestinal, é importante realizar o diagnóstico correto, a
fim de avaliar o melhor tratamento para cada caso.
Palavras-chave: Carcinoma Ductal de Mama. Metástase Neoplásica. Relatos de Casos.

ABSTRACT
Introduction: Breast cancer, excluding skin neoplasms, is the most common malignant tumor in the fe-
male population. The diagnosis of gastrointestinal metastasis secondary to breast cancer is extremely rare.
Despite the higher prevalence of the invasive ductal subtype, gastrointestinal metastasis occurs more fre-
quently in patients with invasive lobular carcinoma. Case report: In this report, we report the case of a 72-
year-old woman who started with dyspeptic symptoms, nausea and vomiting 4 months after the diagnosis
of invasive ductal carcinoma of the breast. After investigation, evidence of gastric metastasis with invasion of
the mesentery root, with no indication for surgical resection, being referred for hormonal and chemotherapy
treatment. Conclusion: In these cases, despite the rarity of breast cancer metastases to the gastrointestinal
tract, it is important to carry out the correct diagnosis in order to evaluate the best treatment for each case.
Keywords: Carcinoma, Ductal, Breast. Neoplasm Metastasis. Case Reports.

INTRODUÇÃO gástrico primário ou lesão metastática, no

O câncer de mama, excluindo os entanto, essa distinção é importante devido
tumores de pele, é a neoplasia maligna ao manejo terapêutico diferente das duas
mais comumente diagnosticada em patologias3.
mulheres. O tipo histológico mais comum é Nesse relato reportamos o caso de
o carcinoma de células epiteliais, sendo os uma mulher de 72 anos com metástase
mais frequentes os tipos lobular e ductal, gástrica com invasão pancreática e da raiz
englobando 80% dos carcinomas de mama. do mesentério a partir de um carcinoma
O câncer de mama tem predileção por ductal invasivo de mama.
metástases nos ossos, fígado, cérebro e Esse artigo foi registrado sob o CAAE
pulmões, com raros casos de metástase 45365921.4.0000.5362 e aprovado pelo
para o trato gastrointestinal1,2. comitê de ética da instituição proponente
Quando descoberta uma neoplasia pelo parecer nº 4.644.935.
gástrica após o diagnóstico de um
carcinoma de mama, pode haver RELATO DO CASO
dificuldade na diferenciação entre câncer Paciente feminina, 72 anos,
portadora de HAS, dislipidemia e
_____________________________________
¹Hospital Municipal São José, Residência de Cirurgia Geral - Joinville - SC - Brasil
2Universidade da Região de Joinville, Curso de Medicina - Joinville - SC - Brasil
3Hospital Municipal São José, Cirurgia oncológica - Joinville - SC - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3208

Welter et al.
Carcinoma ductal invasivo de mama com metástase gástrica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

intolerância à glicose, em uso de enalapril, metastáticos. Optado pela não ressecção da

furosemida e sinvastatina. G8P6A2, com metástase e confecção de jejunostomia para
menopausa aos 45 anos e história familiar alimentação. No 3º dia pós-operatório,
de câncer de mama em parente de primeiro recebeu alta com boa evolução e aceitação
grau. Em exame de mamografia de rotina, da dieta enteral. Após, a paciente foi
identificada imagem nodular heterogênea e encaminhada para quimioterapia paliativa.
irregular em mama direita, com bordas Paciente foi a óbito após 10 meses de
espiculadas, medindo 38x26mm a 14mm tratamento paliativo.
da pele, BI-RADS IV. Ao exame físico,
presença de nódulo endurecido, pouco DISCUSSÃO
móvel, ocupando todo quadrante lateral da Um estudo realizado por Borst e
mama direita com linfonodomegalia axilar. Ingold em 1993 reflete a natureza rara de
Realizada biópsia da lesão, com diagnóstico metástases gástricas. Eles analisaram os
de carcinoma ductal invasivo, com padrões metastáticos do carcinoma lobular
positividade para receptor de estrógeno e de invasivo versus carcinoma ductal invasivo
progesterona e ausência de reatividade ao em 2.604 casos e encontraram a presença
HER2, Ki67 de 50%. Em exames de imagem de metástase para o trato gastrointestinal
de estadiamento, evidenciado em menos de 1% dos pacientes. Quando
espessamento inespecífico da parede comparados os subtipos de câncer de
gástrica em tomografia de abdome, sem mama que mais geraram metástase para
outras lesões aparentes. Tomografia de esse local, verificou-se que o carcinoma
tórax e cintilografia óssea sem evidência de lobular invasivo teve maior prevalência que
metástases. Com isso, definido o o ductal (4,5%x0,2%)4. Em outro estudo,
estadiamento T3N1M0 e iniciado Letrozol realizado por Taal et al. em 1992, entre os
neoadjuvante. pacientes que desenvolveram metástase
Após 2 meses do início do gástrica, 83% originaram de um carcinoma
tratamento, paciente iniciou com sintomas lobular invasivo5.
dispépticos, dor epigástrica, náuseas e Usualmente a metástase gástrica se
vômitos, sendo solicitado endoscopia apresenta com envolvimento difuso da
digestiva alta para elucidação diagnóstica. parede gástrica, expressa como linite
Retornou em cerca de 3 meses com plástica, em 73% dos casos, principalmente
resultado do exame, no qual foi encontrada localizado nas camadas submucosa e
lesão em pequena curvatura do estômago seromuscular6,7. Nesses casos, o tumor é
com obstrução parcial e esofagite erosiva. caracterizado por espessamento difuso da
Estudo anatomopatológico da biópsia parede gástrica, peristaltismo reduzido e
gástrica demonstrou carcinoma invasivo rigidez da parede com estreitamento da luz
pouco diferenciado, sem esclarecer tratar- gástrica1.
se de um tumor primário ou metástase. A sintomatologia é variável, sendo
Através da análise imuno-histoquímica foi que dispepsia, anemia, anorexia, dor
possível constatar que tratava-se de um epigástrica, saciedade precoce, vômitos e
adenocarcinoma metastático primário da sangramento gastrointestinal são os
mama. sintomas de apresentação mais comuns 1,6,7 .
Nesse momento, paciente O diagnóstico de metástase para o
apresentava-se com KPS 90%, quadro trato gastrointestinal no câncer de mama
recorrente de êmese, com perda ponderal muitas vezes se torna difícil devido à
de 20kg desde o início dos sintomas improbabilidade de metástase isolada em
gastrointestinais. Devido a ausência de comparação com quadros de patologias
evidência de metástase além do estômago, benignas ou câncer primário. Além disso,
optou-se pela indicação de gastrectomia normalmente há um intervalo prolongado,
parcial em virtude do quadro sintomático geralmente anos, entre o diagnóstico inicial
da paciente. Na ato operatório, evidência de do câncer de mama e a apresentação
infiltração tumoral extensa da parede metastática8,9. McLemore et al. (2005) em
gástrica, com padrão de linite plástica, seu estudo encontrou um tempo médio de
tumoração em antro com padrão 7 anos, já Taal et al. um intervalo de 4 a 5
obstrutivo, com infiltração tumoral em anos4,8.
pâncreas e em raiz de mesentério, ausência Deste modo, é de extrema
de ascite ou demais implantes importância escolher um método de exame

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3208

Welter et al.
Carcinoma ductal invasivo de mama com metástase gástrica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

adequado. Normalmente os exames de REFERÊNCIAS

imagem mais utilizados são a
ultrassonografia e a tomografia 1. Khalid S, Paniz G, Abbass A, et al. A
computadorizada. Apesar desses exames Rare Site of Spread of a Common
serem úteis na diferenciação de metástases Cancer. Dig Dis Sci.
de tumor primário, o diagnóstico por 2019;64(11):3096-9.
imagens possuem baixa especificidade6,7. doi: 10.1007/s10620-019-05898-8.
Com isso, de preferência, o diagnóstico final 2. Koike K, Kitahara K, Higaki M, Urata
deve ser realizado através de análise de M, Yamazaki F, Noshiro H. Clinico-
biópsias com estudo anatomopatológico e pathological features of gastric metas-
imunohistoquímico7,9. tasis from breast cancer in three cas-
O objetivo do tratamento do câncer es. Breast Cancer. 2014;21(5):629-
de mama metastático é melhorar a 634. doi: 10.1007/s12282-011-0284-
qualidade de vida e prolongar a vida dos 3.
pacientes. Atualmente, não há diretrizes 3. Woo J, Lee JH, Lee KE, Sung SH, Lim
para o tratamento de metástases gástricas. W. Gastric Metastasis as the First
Apesar do uso de quimioterapia e terapia Presentation One Year Before Diagno-
hormonal, esses casos permanecem sis of Primary Breast Cancer. Am J
associados a um mau prognóstico6,9. Case Rep. 2018;19:354-9.
McLemore et al. relataram que o uso de doi: 10.12659/ajcr.908039.
terapia sistêmica, quimioterapia e terapia 4. Borst MJ, Ingold JA. Metastatic pat-
hormonal, foi um dos fatores prognósticos terns of invasive lobular versus inva-
para sobrevida favorável da doença sive ductal carcinoma of the breast.
metastática do câncer de mama e que a Surgery. 1993;114(4):637-41.
intervenção cirúrgica para o estômago não 5. Taal BG, den Hartog Jager FC,
apresentou impacto significativo na Steinmetz R, Peterse H. The spectrum
sobrevida dos pacientes. No entanto, a of gastrointestinal metastases of
ressecção cirúrgica, mesmo em casos breast carcinoma: I. stomach.
paliativos, pode promover alívio sintomático Gastrointest Endosc. 1992;38(2):130-
para esses doentes4. 5. doi: 10.1016/s0016-
A média de sobrevida desses 5107(92)70377-0.
pacientes varia entre 10 a 58 meses, e 6. Tang T, Zhang L, Li C, Zhou T. Gastric
geralmente a mediana é de 2 anos, devido à and adrenal metastasis from breast
propensão para aparecimento de cancer: Case report and review of lit-
metástases em outros locais4,6. Neste caso a erature. Medicine (Baltimore).
sobrevida da paciente após a descoberta da 2020;99(3):e18812. doi:
metástase foi de 10 meses, dentro da média 10.1097/MD.0000000000018812.
esperado no caso dela. 7. Rodrigues MV, Tercioti-Junior V,
Uma vez que o trato gastrointestinal Lopes LR, Coelho-Neto J, Andreollo
é um local conhecido para doenças NA. Breast cancer metastasis in the
primárias e metastáticas, fazer essa stomach: when the gastrectomy is in-
distinção pode ser desafiador. Em pacientes dicated? ABCD Arq Bras Cir Dig.
com história de câncer de mama com 2016;29(2):86-9. doi: 10.1590/0102-
desenvolvimento de patologia gástrica, 6720201600020005.
portanto, deve-se suspeitar de metástase. O 8. McLemore EC, Pockaj BA, Reynolds C,
tratamento deve ser individualizado, com as et al. Breast cancer: presentation and
decisões baseadas na localização e tipo intervention in women with gastroin-
histológico do tumor primário, o intervalo testinal metastasis and carcinomato-
até a descoberta das metástases, as sis. Ann Surg Oncol. 2005;12(11):886-
demandas clínicas motivadas pelo processo 94. doi: 10.1245/ASO.2005.03.030.
metastático e o estado físico e mental do 9. Hild C, Talha-Vautravers A, Hoefler P,
paciente1. Devido a raridade dessas Zirabe S, Bellocq JP, Mathelin C. Met-
metástases, relatos de casos como esse são astatic breast cancer to the stomach:
de extrema importância para o An uncommon evolution of breast car-
aprofundamento do conhecimento acerca cinoma. Gynecol Obstet Fertil.
do tema. 2014;42(1):47-50.
doi: 10.1016/[Link].2013.08.015.

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3208

Welter et al.
Carcinoma ductal invasivo de mama com metástase gástrica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

10. Kliiger J, Gorbaty M. Metastasis to the Fonte de financiamento: Não

pancreas and stomach from a breast Conflito de interesses: Não
cancer primary: a case report. J Data de Submissão: 11 Outubro 2021
Community Hosp Intern Med
Decisão final: 16 Dezembro 2021
Perspect. 2017;7(4):234-7. doi:
10.1080/20009666.2017.1369379.
Autor de Correspondência:
Djulia Adriani Frainer
E-mail: djuliafrainer@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(1):e3208

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223080
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

ABDOMEN AGUDO POR LINFOMA TIPO MALT PRIMÁRIO DO CECO

ACUTE ABDOMEN DUE TO PRIMARY CECUM MALT LYMPHOMA

Roberto Gibson Ferreira Costa1, TCBC-BA.

RESUMO
Introdução: Os linfomas primários do cólon são extremamente raros, correspondendo a 0,2% a 0,6% de todas as
neoplasias malignas do cólon. O ceco é o local mais afetado, seguido pelo reto. As características clínicas são
semelhantes a quaisquer outros tumores do intestino grosso. Relato do caso: O autor relata o caso de um paciente
com linfoma primário de ceco, diagnosticado após laparotomia exploradora e hemicolectomia direita, seguido de
tratamento adjuvante com quimioterapia e revisão da literatura. Conclusão: Sempre se deve considerar a hipótese de
linfoma no diagnostico diferencial das neoplasias do colón e a preocupação com o estadiamento e tratamento a ser
realizado. Igualmente, muitas lesões indiferenciadas podem corresponder a linfomas devendo o exame imuno-
histoquimico ser obrigatório para esclarecer exatamente o tipo de lesão para que se possam tomar as medidas mais
adequadas.
Palavras-chave: Neoplasias do Ceco. Pseudo-Obstrução Intestinal. Laparotomia. Linfócitos B. Linfoma.

ABSTRACT
Introduction: Primary colon lymphomas are extremely rare, corresponding to 0.2% to 0.6% of all colon malignancies.
The cecum is the most affected site, followed by the rectum. Clinical features are similar to any other tumors of the
large intestine. Case report: The author reports the case of a patient with primary cecum lymphoma, diagnosed after
exploratory laparotomy and right hemicolectomy, followed by adjuvant treatment with chemotherapy and literature
review. Conclusion: The hypothesis of lymphoma must always be considered in the differential diagnosis of colon
neoplasms and the concern with the staging and treatment to be carried out. Likewise, many undifferentiated lesions
may correspond to lymphomas, and immunohistochemical examination must be mandatory to clarify the exact type
of lesion so that the most appropriate measures can be taken
Keywords: Cecal Neoplasms. B-Lymphocytes. Lymphoma. Laparotomy. Intestinal Pseudo-Obstruction.

INTRODUÇÃO provocado por um linfoma primário do ceco

Dentre as neoplasias malignas ocluindo a válvula ileocecal e fazer uma
encontradas em todo trato gastrointestinal, breve revisão literária do assunto.
os linfomas primários apresentam uma
ocorrência de 1% a 4%, e entre os tumores RELATO DO CASO
colônicos, os linfomas não chegam a Paciente do gênero feminino, 30
superar 1%, sendo o linfoma tipo MALT o anos, deu entrada na unidade de
mais comum¹. O diagnóstico dos linfomas emergência com relato de dor abdominal
colônicos no pré-operatório nem sempre é progressiva de moderada intensidade,
possível, sendo comumente achado durante localizada na fossa ilíaca direita, associada
a laparotomia ou causa de abdomen agudo a episódios de vômitos, parada de
em cerca de 40% dos casos sem história eliminação de flatos e fezes nas ultimas
pregressa. doze horas e sem episódios de febre.
Em 1983 Isaacson e Wright criaram o Ao exame físico apresentava
conceito de Tecido Linfóide Associado à abdômen flácido e timpânico à custa de
Mucosa (MALT - mucosa associated lym- gases, sem reação peritoneal localizada ou
phoid tissue), para alguns linfomas difusa, mas apresentava massa palpável e
extranodais, relatando que o desenvolvi- dolorosa à palpação na fossa ilíaca direita.
mento e hiperplasia deste tecido na- Cursava com hiporexia, associada à
tecediam o desenvolvimento dos linfomas perda ponderal progressiva em torno de 18
de células B, tipo MALT no tubo quilos nos últimos 06 meses e estava sendo
digestivo4,6. submetida à investigação diagnóstica em
Essa publicação tem como objetivo outra unidade, onde realizou ul-
apresentar um caso de abdômen agudo trassonografia de abdômen, que revelou
_____________________________________
¹Hospital Senhor do Bonfim - Cirurgião Chefe do Serviço de Cirurgia Geral - Xique-Xique - BA - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3080

Costa et al.
Abdomen agudo por linfoma tipo Malt primário do ceco
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

tratar-se de uma massa mista intra- A paciente evoluiu bem na

abdominal a esclarecer, a Colonoscopia foi enfermaria, obtendo alta no 8º dia de pós-
inconclusiva e a Tomografia Compu- operatório.
tadorizada do Abdômen mostrou A peça cirúrgica (Figura 2) foi
espessamento parietal irregular na to- submetida ao exame anatomopatológico
pografia do ceco e cólon ascendente de que descreveu uma tumoração no ceco,
possível natureza infecciosa ou tumoral. Os medindo 6,0 x 4,0 x 2,0cm, com infiltração
exames complementares de emergência da mucosa e a microscopia mostrou pro-
estavam dentro da normalidade. liferações de células linfóides atípicas
Foi formulada a suspeita diagnóstica protegendo a mucosa e ocluindo par-
de abdômen agudo obstrutivo secundário à cialmente o lúmen. As margens estavam
neoplasia de colón e a paciente foi livres da lesão e os linfonodos re-
submetida à laparotomia exploradora na presentados com aspecto reacional. Foi
qual se identificou uma massa infiltrando concluído que os achados eram compatíveis
parte do ceco que comprometia a válvula com Linfoma tipo MALT do ceco. Sendo
ileocecal (Figura 1). Não foi encontrada assim, foi indicado a realização do estudo
ascite ou linfonodos enfartados próximos à imuno-histoquímico e o resultado mostrou
lesão ou a distância e não havia sinais de que a parede intestinal exibia na mucosa
carcinomatose peritoneal ou metástase. formação polipoide com densa proliferação
Diante disso, foi realizado hemicolectomia de células linfóides com diferenciação
direita com anastomose ileotransverso sem plasmocitária. As células infiltravam a
intercorrencias. parede muscular e expressavam fortemente
marcadores B (CD20) sendo negativas para
marcadores T (OPD4), CD23, CD5, bd2, e
cyclina D. A expressão para citoceratina
revelou lesão linfo-epitelial com índice de
proliferação variando de 10% a 30% e
foram identificados folículos linfóides
residuais. Concluiu-se que os aspectos
morfológicos e imunofenótipicos repre-
sentavam um linfoma da zona marginal,
extranodal do tipo MALT originado no ceco.
A paciente foi submetida à biopsia da
medula óssea e a microscopia mostrou uma
medula óssea com celularidade em torno de
70%, com três séries presentes bem
Figura 1. Parede externa do ceco apresentando representadas e com leve desvio para
sinais de infiltração tumoral esquerda do setor granulocítico. Não houve
evidência de infiltração tumoral e a trama
radicular estava inalterada, concluindo-se
que a medula óssea era de aspecto
reacional sem infiltração por linfoma.
A paciente foi encaminhada para
uma unidade especializada em oncologia
para acompanhamento e tratamento
complementar.

DISCUSSÃO
O linfoma primário gastrointestinal é
uma doença que ocorre na ausência de
evidências de doença sistêmica com grande
parte da massa tumoral confinada ao trato
gastrointestinal. Particularmente raros,
Figura 2. Linfoma tipo MALT ocupando parte representam 1% a 4% das neoplasias
do ceco, causando semi-oclusão da válvula malignas de todo o tubo digestivo2,4, sendo
ileocecal.
o estômago o sítio mais comum,
aparecendo como a terceira neoplasia mais

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Costa et al.
Abdomen agudo por linfoma tipo Malt primário do ceco
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frequente do intestino grosso representando frequentemente dispostas em grupos

apenas 0,2% a 0,65% das neoplasias (clusters), apresentando características
colõnicas e na maioria das vezes está histológicas e imuno-histoquímicas bem
localizado no ceco e cólon ascendente3,4, definidas.
mas também pode acometer órgãos como a O tecido MALT é frequentemente
glândula salivar, tireoide, pulmão, bexiga e encontrado através dos intestinos na forma
pele3. de agregados como as placas de Peyer no
Os linfomas primários extranodais e íleo, linfócitos intraepiteliais e células
secundários derivados do envolvimento de linfóides na lâmina própria². Os linfomas
linfonodos podem ser encontrados no trato tipo MALT derivam destes tecidos através
gastrointestinal. A diferenciação entre esses da estimulação antigênica crônica
dois tipos é de extrema importância, pois secundária a agentes infecciosos ou
será um fator determinante na conduta e processos autoimunes. Uma característica
tratamento a serem instituídos. distinta desta neoplasia é a tendência a
A Organização Mundial de Saúde invadir o epitélio mucoso e formar lesões
classifica os linfomas não-Hodgkin em 5 linfoepiteliais. O grau histológico das lesões
subtipos da linhagem de células B, são varia de baixo a alto, mas a maioria é do
eles: Linfoma difuso de grandes células B; grupo intermediário ou alto2,4.
Linfoma da zona marginal extranodal do Os linfomas primários colorretais
tipo MALT; Linfoma de células do manto; afetam pacientes em qualquer época da
Linfoma Burkitt e Linfoma folicular. vida sendo mais frequentes entre os 50 e 70
Existem também os linfomas de células T, anos de idade e preferencialmente no sexo
que são: Linfoma de células T associado à masculino na proporção de 2:1³. Podem se
enteropatia tipo I; Linfoma de células apresentar como massas vegetantes,
natural Killer e a Doença imunoproliferativa ulceradas, infiltrativas, estenosantes e até
do intestino delgado. como massas extraluminais causando
O subtipo histológico mais comum compressão, mas raramente há envol-
no trato gastrointestinal é o linfoma difuso vimento difuso polipóide. Pacientes com
de grandes células B (47% a 81%), imunossupressão crônica como aqueles
geralmente agressivo e formado por células com doença inflamatória intestinal, HIV, em
originárias de células B que se proliferam uso de radioterapia e transplantados em
rapidamente. O segundo linfoma colorretal uso de corticoterapia, tem um aumento
mais comum é o linfoma de células B de significativo no risco de desenvolver linfoma
baixo grau associado ao MALT, tumor de colorretal. Os estados inflamatórios crô-
baixo grau mais comumente visto no nicos e doenças autoimunes podem atuar
estômago onde geralmente esta associada à como estimuladores antigênicos da mucosa
presença de H. pylori. Esses dois subtipos gastrointestinal. É recomendado realizar
descritos correspondem a 90% dos casos de anti-HIV em todos os pacientes com di-
linfomas gastrointestinais. . agnóstico de linfoma colorretal.
Ao contrário do linfoma tipo MALT É necessário um estadiamento
encontrado no estômago que fre- adequado antes de se iniciar qualquer
quentemente esta associada à infecção por terapêutica que inclui endoscopia digestiva
helyobacter pylori, é raro encontrar relatos alta e colonoscopia ambas com múltiplas
desta associação no cólon4,6. O biopsias, radiografia de trânsito do
desenvolvimento desta patologia no colón, intestino delgado, tomografia compu-
deriva da estimulação antigênica crônica tadorizada do abdome, tórax e região
secundária a agentes infecciosos ou cervical, biópsia da medula óssea e do
processos autoimunes que ocorrem na fígado1. Deve-se destacar que a maioria dos
mucosa. Essa patologia pode estar as- linfomas de MALT é definida ao exame
sociada a várias outras afecções, prin- anatomopatológico e imuno-histoquímico
cipalmente as que alteram o sistema imu- devido à predominância das lesões
nológico como a AIDS, Leucemia neoplásicas epiteliais.
Linfocitária, Retocolite Ulcerativa, Doença Para se distinguir um linfoma
de Crohn e Doença Celíaca⁴. Os linfomas do primário do cólon daqueles com em-
tipo não-Hodgkin, constituídos por células volvimento secundário utilizam-se os cri-
tipo B em um grupo polimórfico de células térios de Dawson, que consistem em
"centrocíticas-like", plasmócitos e blastos, radiografia de tórax normal, leucograma

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Abdomen agudo por linfoma tipo Malt primário do ceco
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normal, ausência de hepatoesplenomegalia A sintomatologia geralmente aparece

ou linfadenopatia superficial e massa em fases avançadas da doença e cerca de
tumoral intestinal com apenas linfa- 90% dos casos cursam com dor abdominal,
denopatia regional1, porém pode ocorrer 80% apresenta massa palpável e em 20%
dificuldades em linfomas primários que já ocorre obstrução intestinal1,4. Sinais e
se disseminaram, preenchendo os critérios sintomas como a mudança do ritmo
anteriores, exceto para a esplenomegalia e intestinal, perda de peso, astenia, anemia,
infiltração medular leve. sudorese noturna e sangramentos podem
De acordo com os critérios de estar presentes, o que o torna clinicamente
Morson, para um linfoma ser considerado indistinguível do adenocarcinoma¹.
primário, deve atender aos seguintes pré- Neste relato de caso foi observado,
requisitos1,5. dor abdominal, massa palpável, obstrução
1- Ausência de linfonodomegalia su- intestinal, perda de peso e astenia.
perficial palpável; Vários autores consideram que a
2- Ausência de alargamento ou lin- cirurgia é o melhor tratamento para o
fonodomegalia mediastinal; linfoma de MALT localizados no colo,
3- Leucograma normal com ausência apresentando melhor resultado nos
de invasão da medula óssea; tumores localizados. O procedimento pode
4- Ausência de comprometimento he- ser realizado a céu aberto nos casos mais
pático, esplênico ou lifonodal à distância avançados ou através da ressecção
durante a laparotomia ou laparoscopia. endoscópica6,7.
O linfoma deste relato foi A cirurgia pode ser curativa,
considerado primário, por preencher todos citorredutora ou paliativa⁴. A ressecção
os critérios de Morson. cirúrgica é considerada como fator principal
Os linfomas podem ser classificados para a cura, além de influir diretamente no
conforme o grau de disseminação prognóstico. Outros autores acham que se
encontrado, como determinou Iwasas1,5: obtém uma melhor resposta quando se
Grau I - Confinado à parede intes- associa a cirurgia à quimioterapia e/ou à
tinal; radioterapia. É muito difícil a cura de
Grau II - Presença de linfonodos re- linfomas de baixo grau com apenas o uso
gionais na área de envolvimento da lesão da quimioterapia3,6.
primária; Mesmo sem a presença comprovada
Grau III - Presença de linfonodos pa- da helyobacter pylori, alguns autores
ra-aórticos envolvidos ou extensão direta às recomendam o tratamento à base de
vísceras adjacentes. antibióticos na tentativa de afastar
O linfoma deste relato de caso foi qualquer possibilidade de sua existência,
considerado Grau I pela classificação de apesar de ser extremamente raro a sua
Iwasas. presença em linfomas localizados no colo6,7.
No estadiamento o sistema mais Por ser uma patologia rara que
usado é o de Ann Arbor que foi proposto merece todo o cuidado, pois é mais a-
para os linfomas de Hodgkin, mas foi gressivo que o tumor de colo, o prognóstico
modificado por Mussheff and Schimidt do linfoma é dependente do estágio da
Volmer para ser mais bem aplicado aos doença, não sendo claramente relacionado
linfomas gastrointestinais7. ao tipo celular¹. É uma afecção de difícil
Estádio I - Tumor confinado ao trato diagnóstico diferencial endoscópico das
gastrointestinal (IE) outras neoplasias, por isso é necessário
Estádio II - Tumor com envolvimento afastar a possibilidade de linfoma na
linfonodal regional (IIE1) presença de neoplasias do colón, devido à
Envolvimento Linfonodal além dos preocupação com seu estadiamento e
linfonofos regionais (IIE2) tratamento a ser instituído4,7. O estudo
Estádio III - Tumor com outros imuno-histoquimico é obrigatório para se
envolvimentos linfonodais regionais (fígado determinar exatamente o tipo de lesão e a
e baço) ou órgãos extra-abdominais. sua correta abordagem². O melhor
O linfoma deste relato de caso foi tratamento ainda é a ressecção radical,
considerado Estádio I pelo estadiamento de associado à quimioterapia adjuvante que
Ann Arbor, modificado por Mussheff and vem demonstrando bons resultados7.
Schimidt Volmer.

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Este caso relatado apresentou um Med. 2016;55(2):135-9. doi:

bom prognóstico por tratar-se de um lin- 10.2169/internalmedicine.55.5937.
foma primário do ceco, Grau I e Estádio I, 7. Luporini, Roma Júnior, Almeida,
totalmente ressecado e que teve seu di- Marciano, Sipriani, Gonçalves Filho,
agnóstico firmado pelo estudo imuno- et al. Linfoma primário de cólon:
histoquímico e anatomopatológico da peça relato de caso. Rev bras Colo-
cirúrgica. proct. 2010;30(3):356-9.
A paciente foi submetida à qui-
mioterapia, evoluindo com recuperação do
peso e sem qualquer outro tipo de alteração
relacionada com o linfoma nos últimos 03
anos.

CONCLUSÃO
Sempre se deve considerar a hipótese
de linfoma no diagnóstico diferencial das
neoplasias do colón e a preocupação com o
estadiamento e tratamento a ser realizado.
Igualmente, muitas lesões indiferenciadas
podem corresponder a linfomas devendo o
exame imuno-histoquímico ser obrigatório
para esclarecer exatamente o tipo de lesão
para que se possam tomar as medidas mais
adequadas.

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gibson9589@[Link]
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DOI: 10.30928/2527-2039e-20223143
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ISOLATED TRAUMATIC RENAL VEIN THROMBOSIS: CASE REPORT

TROMBOSE DE VEIA RENAL TRAUMÁTICA ISOLADA: RELATO DE CASO

Diego Carrão Winckler1,2; Eduardo Silveira Paul1; Emanuel Kerber Martins1; Francesco Enrico Cozer
Piassa1; Fabiano dos Santos Barato1; Cristiano Novotny2.

ABSTRACT
Introduction: Traumatic renal vein thrombosis (RVT) is a rare event, usually associated with damage to the pa-
renchyma or renal artery, and consists of occlusion of the renal venous drainage by a thrombus. Isolated trau-
matic RVT is extremely rare, with few cases in the literature. We report a case of isolated traumatic RVT due to
blunt abdominal trauma. Case report: A 25-year-old female patient, victim of a head-on car collision, severe
kinematics, hemodynamically stable and with injuries to the skull, chest, upper and lower limbs, without stigmas
of abdominal trauma. Tomography identified fractures in the pelvis, pneumoperitoneum and signs of laceration of
the rectum, in addition to an elongated filling failure within the left renal vein compatible with an intravenous
thrombus measuring 1.7 cm in the largest diameter, without signs of injury to the renal parenchyma or vascular
injury in the artery left kidney. She underwent exploratory laparotomy to correct abdominal injuries and external
fixation of the pelvis; conservative management of renal vein thrombosis was performed with enoxaparin SC
60mg/day and monitoring in the ICU with good evolution. CT angiography and Doppler ultrasonography exclud-
ed venous thrombosis at other sites. She was discharged from hospital with oral anticoagulation with rivaroxa-
ban VO 10mg/day for three months, with complete resolution of the thrombus and renal preservation. Conclu-
sion: Traumatic isolated renal vein thrombosis is extremely rare; contrast-enhanced tomography is the preferred
diagnostic test; a conservative approach with anticoagulation is suggested as the treatment of choice, aiming at
renal preservation; in cases of a single kidney, venous thrombectomy is indicated.
Keywords: Abdominal Injuries. Venous Thrombosis. Wounds, Nonpenetrating. Case Reports.

RESUMO
Introdução: A trombose de veia renal (TVR) traumática é um evento raro, habitualmente, está associada a lesão
do parênquima ou artéria renal, e consiste na oclusão da drenagem venosa renal por trombo. A TVR traumática
isolada é extremamente rara, com poucos casos na literatura. Relatamos um caso de TVR traumática isolada por
trauma abdominal contuso. Relato do caso: Relato do caso: Paciente de 25 anos, feminina, vítima de colisão
frontal de carro, cinemática grave, hemodinamicamente estável e com ferimentos no crânio, tórax, membros
superiores e inferiores, sem estigmas de trauma abdominal. Tomografia identificou fraturas na pelve,
pneumoperitônio e sinais de laceração de reto, além de falha de enchimento alongada no interior da veia renal
esquerda compatível com trombo intravenoso medindo 1,7cm no maior diâmetro, sem sinais de lesão do
parênquima renal ou lesão vascular na artéria renal esquerda. Submetida a laparotomia exploradora para
corrigir lesões abdominais e fixação externa da pelve; realizado manejo conservador da trombose da veia renal
com enoxaparina SC 60mg/dia e monitorização em UTI com boa evolução. Angiotomografia e ultrassonografia
com doppler excluiram trombose venosa em outros sítios. Teve alta hospitalar com anticoagulação por via oral
com rivaroxabana VO 10mg/dia por três meses, com resolução completa do trombo e preservação renal.
Conclusão: A trombose traumática de veia renal isolada é extremamente rara; tomografia com contraste é o
exame diagnóstico preferido; abordagem conservadora com anticoagulação é sugerida como tratamento de
escolha, com objetivo de preservação renal; em casos de rim único, a trombectomia venosa está indicada.
Palavras-chave: Traumatismos Abdominais. Trombose Venosa. Ferimentos Não Penetrantes. Relatos de Casos.

INTRODUCTION and traumas1-3. In the trauma scenario,

Renal vein thrombosis (RVT) is a rare there is usually a combination with arterial
event that consists in the occlusion of the or parenchymal injury, making the isolated
venous drain of the kidney by a thrombus. RVT an extremely rare situation4.
The etiology of the RVT include nephrotic This is a report of a rare case of iso-
syndrome, tumors, extrinsic venous com- lated RVT with no concomitant arterial or
pression, use of oral contraceptives, steroid parenchymal injury, after blunt abdominal
therapy, post-renal transplant complication trauma.
_____________________________________
¹Universidade de Passo Fundo, Faculdade de Medicina - Passo Fundo - RS - Brasil
2Hospital Governador Celso Ramos, Serviço de Urologia - Florianópolis - SC - Brasil

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Isolated traumatic renal vein thrombosis: Case Report
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CASE REPORT tective colostomy, followed by treatment in

A 25 years old woman was admitted the intensive care unit (ICU). Conservative
to the emergency department at Governa- management was chosen to treat the left
dor Celso Ramos hospital due to high kin- RVT, with full anticoagulation using
ematics car frontal collision. She had no enoxaparin alongside the ICU monitoring
previous history of venous thrombosis, use due to the bleeding risk. Further investiga-
of oral contraceptives or smoking. At the tion with CT angiography and Doppler ul-
admission, she was hemodynamically sta- trasound excluded deep vein thrombosis
ble, heart hate 110bpm, blood pressure (DVT) elsewhere. After seven days, new CT
100/70mmHg, oxygen saturation 97%, showed reduction of the thrombus size.
slightly pale, limitation of mobilization of Then, the patient was discharged from hos-
four members, Glasgow Coma Scale score pital, while treatment with oral rivaroxaban
13, presenting head, chest, and upper and in the dosing of 10mg daily was kept for
lower limbs injuries, with no signs of ab- three months. After treatment, new CT
dominal trauma. Submitted to volume ex- showed absence of thrombus in the left re-
pansion with crystalloid, with adequate re- nal vein. Over the treatment period, the
sponse. On physical examination, there kidney function was preserved and there
were signs of pelvic instability, alongside were no signs of clinical complications due
open fractures in the left humerus, right to the RVT.
distal radio, left femur and right tibia. Per
abdominal examination revealed pain and DISCUSSION
signs of peritoneal irritation. Bladder cathe- The RVT is a rare event and the epi-
terization showed macroscopic hematuria. demiological data around this condition are
The FAST exam was performed and did not scarce and highly variable. The most com-
show free fluid in the abdominal cavity. The mon etiology is nephrotic syndrome, with a
Computed Tomography (CT) scan identified prevalence of RVT in patients with nephrot-
multiple pelvic fractures, pneumoperitone- ic syndrome and membranous nephropathy
um and signs of rectal laceration, in addi- varying between 5% and 60%1,2. Other local
tion to a long filling failure inside the left and systemic disorders may also cause
renal vein compatible with intravenous RVT, such as primary hypercoagulability
thrombus measuring 1,7cm in the largest disorders, malignant renal tumors, extrin-
diameter, with no signs of parenchymal or sic venous compression, use of oral contra-
left renal artery injury. ceptives, chronic steroid therapy, post-renal
transplant complication, blunt abdominal
trauma and trauma by venography1-4.
The trauma induced RVT is even rar-
er. Usually, it happens alongside renal
parenchymal and/or arterial injury, associ-
ated with high kinematics trauma and sud-
den deceleration, once the kidney is fixed
only by its pedicle and renal pelvis. The
trauma mechanism injures the endotheli-
um intima layer of the vein, inducing intra-
vascular thrombus formation. This situa-
tion usually happens in the renal artery,
isolated or associated with venous injury. It
is reasonable to imagine that extrinsic
compression by the kidney itself may also
Figure 1. Tomography with intravenous con- be involved in the pathophysiology of renal
trast showinga thrombus in the left renal vein trauma, as described by Kwon et al5. How-
measuring 1.7 cm in length and preserved renal ever, when searching for cases of isolated
parenchyma. venous thrombotic event, caused by trau-
ma, with no arterial or parenchymal inju-
The patient was submitted to exter- ries, we only find four reported cases in the
nal fixation of the pelvis and exploratory literature to the present day4-7. It is possible
laparotomy, correction of the extremity that there is a probable underreporting due
fractures and intestinal injuries, with pro- to the absence of diagnosis of these cases.

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However, it should be noted that advances is maintained for three to six months (12
in diagnostic methods should change this months in some cases) after hospital dis-
scenario with the expansion of the use of charge. The options for this therapy include
imaging in trauma. factor Xa inhibitors, direct thrombin inhibi-
The evaluated patient was hemody- tors and Warfarin, and parenteral drugs, as
namically stable in the arrival to the emer- low molecular weight (LMW) heparin. Alt-
gency department, when was submitted to hough the factor Xa inhibitors and the di-
contrast-enhanced CT scan, that showed rect thrombin inhibitors are the most used,
filling failure in the renal vein, confirming the choice between these two options fre-
the diagnosis. The contrastenhanced CT quently depends of the experience and
scan is the choice exam for the evaluation availability of the physician, bleeding risks,
of the abdominal trauma in hemodynami- patient’s comorbidities and preferences,
cally stable patients, who were victims of drug cost and convenience13. In case of left
high kinematics trauma and sudden decel- renal vein occlusion close to the inferior
eration, due to its capability of identify and vena cava with gonadal vein patent, some
scale organs and tissues injuries, including authors suggest conservative treatment due
retroperitoneal and pelvic organs8,9. to drainage of the collateral vain5. In our
In the absence of specific laboratory patient, the treatment consisted of Enoxap-
signs, and with the shortage of clinical arin 60mg SubQ daily during hospitaliza-
manifestations, the imaging exams become tion, and after hospital discharge, long-
essential to the diagnosis of RVT, with term anticoagulation with Rivaroxaban
many different radiological signs varying 10mg PO daily, with no need to regularly
according to the illness evolution. The renal control the INR.
venography is considered the gold standard Another option in the RVT treatment
to diagnose RVT, while also being a thera- consists in endovascular placement of vena
peutic option. Nevertheless, the great avail- cava filter, when there is any contraindica-
ability of high accuracy noninvasive tests tions or complications related to the use of
makes venography less eligible1. As a fast, anticoagulants, in order to prevent throm-
highly accurate, noninvasive exam, the bus progression through the inferior vena
contrast-enhanced CT scan is the most cava. In the past years, removable filters
used exam in the diagnosis process of RVT; have been indicated for patients affected by
the suggestive signs of RVT include in- DVT with high risk for PE. They are also
crease in renal and venous volume, filling indicated in PE relapse, despite full antico-
failure of the renal vein or absence of con- agulation, embolectomies and massive
trast excretion during venous phase and thromboembolism14,15. A population study
thickening of the Gerota fascia10. A low in patients with no cancer affect by acute
cost, accessible option for diagnosis and venous thromboembolism showed that the
follow-up consists of renal eco-Doppler, due vena cava filter placement reduced short-
to its morphological and hemodynamic term mortality only in those patients who
evaluation ability of the renal parenchyma had contraindications to anticoagulation
and its blood vessels11. due to active bleeding16.
When considering the RVT complica- In cases of RVT in single kidney,
tions, pulmonary embolism (PE) stands out thrombectomy is indicated. This measure is
due to its potentially fatal nature, and it associated with kidney function preserva-
has already been reported in the literature. tion e low incidence of mortality, and
In the specific case, the patient’s cause of should always be considered when there
death was an obstruction in the right pul- are signs of damage to the kidney func-
monary artery due to an embolus from the tion13.
renal vein, possibly caused by mild trauma
in the right flank during a squash match CONCLUSION
weeks before12. Other possible complica- Isolated trauma induced RVT is ex-
tions include renovascular hypertension, tremely rare, with only few cases reported
renal ischemia and chronic kidney disease in the literature, and, therefore, there is no
(CKD). established treatment protocol. Aiming to
The best treatment remains debata- preserve renal parenchyma and avoid clot
ble, although non-surgical therapy is pre- spreading, the conservative approach with
ferred. Long-term anticoagulation therapy anticoagulation represents the choice

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Isolated traumatic renal vein thrombosis: Case Report
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

treatment. In case of patient with a single ventions. Semin Roentgenol.

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Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3143

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223161
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

RECONSTRUÇÃO DO BRAÇO COM RETALHO MIOCUTÂNEO DO MÚSCULO

GRANDE DORSAL APÓS RESSECÇÃO DE SARCOMAS: RELATOS DE DOIS CASOS
E DESCRIÇÃO DA TÉCNICA CIRÚRGICA

ARM RECONSTRUCTION USING A MYOCUTANEOUS FLAP FROM THE LATISSIMUS DORSI

MUSCLE AFTER RESECTION OF SARCOMAS: REPORT OF TWO CASES AND DESCRIPTION OF
THE SURGICAL TECHNIQUE

Leonardo Orletti¹; Ana Paula Mazzocco1; Ana Luiza Miranda Cardona Machado1; Luiz Augusto de
Castro Fagundes Filho1; Marcio Diniz Barreto1.

RESUMO
Introdução: Os sarcomas de partes moles (SPM) são neoplasias malignas raras originadas do
mesênquima, mais comumente encontradas em membros. A ressecção cirúrgica com margens
livres acima de 1cm é fundamental para obter a cura do paciente. A radioterapia pode ser
combinada ao tratamento em casos selecionados. A reconstrução dos membros superiores após
ressecções alargadas é um desafio. O retalho miocutâneo do músculo grande dorsal (RMGD) é
uma excelente opção em casos de lesões em membros superiores, sobretudo terço proximal e
médio do braço, com preservação da função do membro e fechamento primário da área de
ressecção. Relato do caso: Relatamos dois casos de ressecção e reconstrução do braço
utilizando RMGD com foco na descrição da técnica cirúrgica. Conclusão: O RMGD é uma
excelente opção de reconstrução de membros superiores, permite o fechamento primário do leito
cirúrgico e pode auxiliar na função de flexão e extensão do antebraço.
Palavras-chave: Sarcoma. Retalho Miocutâneo. Braço.

ABSTRACT
Introduction: Soft tissue sarcomas (STS) are rare malignant neoplasms originating from the
mesenchyme, most commonly found in the limbs. Surgical resection with free margins greater
than 1cm is essential to obtain a cure for the patient. Radiotherapy can be combined with
treatment in selected cases. Reconstruction of the upper limbs after extended resections is a
challenge. The latissimus dorsi myocutaneous flap (LDMF) is an excellent option in cases of
injuries to the upper limbs, especially the proximal and middle thirds of the arm, with
preservation of limb function and primary closure of the resection area. Case report: We report
two cases of arm resection and reconstruction using LDMF. Conclusion: The LDMF is an
excellent option for upper limb reconstruction, it allows the primary closure of the surgical bed
and can assist in the function of flexion and extension of the arm.
Keywords: Arm. Sarcoma. Myocutaneous Flap.

INTRODUÇÃO mais comuns na idade adulta,

Os sarcomas de partes moles (SPM) especialmente em maiores de 50 anos1. O
compõem um grupo heterogêneo de estadiamento definido pelo sistema TNM da
neoplasias malignas com diferentes padrões União Internacional Contra o Câncer (UICC)
morfológicos da linhagem mesenquimal, considera principalmente o tamanho, a
representando cerca de 1% das neoplasias profundidade, o grau histológico e a
malignas em adultos1. A maioria dos presença de metástases linfonodais ou à
sarcomas de partes moles localiza-se nas distância para a composição dos estádios1.
extremidades, seguidos em ordem de O sítio mais comum de metástases dos
frequência pela cavidade abdominal, SPM são os pulmões1,2. O tratamento do
retroperitônio, parede do tronco e cabeça e SPM consiste na realização de biópsia pré-
pescoço1,2. Apesar de apresentarem um operatória seguido da ressecção da lesão
pico de incidência na infância, os SPM são primária com margem de segurança acima
_____________________________________
¹Associação Feminina de Educação e Combate ao Câncer, Cirurgia Oncológica - Vitória - ES - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3161

Orletti et al.
Reconstrução do braço com retalho miocutâneo do músculo grande dorsal após ressecção de sarcomas
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

de 1cm1,2. A radioterapia pode ser

empregada de forma neoadjuvante ou
adjuvante em caso de lesões maiores do
que 5cm, quando inicialmente irressecáveis
(neoadjuvante), após ressecções com
margens comprometidas (adjuvante), lesões
recidivadas e em caso de lesões de alto
grau1,3-5. O tratamento quimioterápico
ainda é controverso e pode ser indicado
para lesões metastáticas, recidivadas, de
alto grau histológico e localmente
avaçadas4.
Figura 1. Lesão tumoral em face posterior do
RELATOS DOS CASOS braço direito. Observe a lesão antes (esquerda) e
após o tratamento com radioterapia e
Caso 1 quimioterapia neoadjuvante (direita).
MFR, 61 anos, sexo feminino, com
história de tumoração de crescimento
progressivo na face posterior do braço
direito. A paciente foi submetida a biopsia
incisional da lesão em 13/11/2020 com
resultado histopatológico de neoplasia
fusocelular com áreas de neoformação
óssea e atividade osteoclástica associado a
células gigantes multinucleadas. O
resultado imunohistoquímico positivo para
CD68 e SATB2 é compatível com
Osteossarcoma. A ressonância magnética
de braço realizada em 31/12/2020
evidenciou lesão sólida com epicentro em
partes moles em face posterior do braço
direito e com plano de clivagem com o
úmero, medindo 14x10x6cm. Devido a
lesão ser localmente avançada, após
discussão multidisciplinar, optou-se por Figura 2. Leito cirúrgico após ressecção da
realizar quimioterapia neoadjuvante com lesão em face posterior do braço direito.
Doxirrubicina seguido de radioterapia. A Observe o periósteo do úmero e extremidades
lesão tumoral apresentou regressão proximal e distal do músculo tríceps braquial.
importante após o tratamento neoadjuvante
(Figura 1).
A paciente foi submetida no dia
07/06/21 à ressecção ampla da lesão com
margem de segurança acima de 1cm, sem
necessidade de ressecção óssea umeral
(Figura 2).
A reconstrução foi realizada no
mesmo ato operatório utilizando-se o
RMGD (Figura 3).
A paciente evoluiu sem
intercorrências e o RMGD não apresentou Figura 3. Fechamento do leito de ressecção
nenhum sinal de isquemia. Infelizmente a utilizando-se o retalho miocutâneo do músculo
grande dorsal. Observe à esquerda o leito
paciente evoluiu com metástases
cirúrgico após a ressecção da lesão com
pulmonares e encontra-se em tratamento margens livres, ao centro a ilha de pele
paliativo com quimioterapia até a presente delimitada durante a cirurgia e à direita o
data (01/08/2021). resultado final após reconstrução.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3161

Orletti et al.
Reconstrução do braço com retalho miocutâneo do músculo grande dorsal após ressecção de sarcomas
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Caso 2 O paciente foi submetido à ressecção

COS, 36 anos, sexo masculino, com ampla da lesão, com remoção em
história de há cerca de 1 ano apresentar monobloco dos músculos bíceps e braquial,
nodulação de crescimento progressivo em exposição dos nervos e vasos da face
face anterior do braço esquerdo (Figura 4). anterior do braço (nervo mediano e artéria
Submetido à biópsia incisional no dia braquial) (Figura 5). O resultado
11/02/2019 com resultado de histopatológico foi compatível com
dermatofibrosarcoma. neoplasia mesenquimal fusocelular com
A Imunohistoquímica foi positiva desdiferenciação condrossarcomatosa e
para o anticorpo CD10 e CD34 confirmando margens cirúrgicas livres.
o diagnóstico de dermatofibrosarcoma. A A reconstrução foi realizada no
Ressonância magnética do braço esquerdo mesmo ato operatório utilizando-se o
realizada no dia 15/08/2019 evidenciou RMGD (Figura 6).
volumosa formação sólida em face anterior
do braço de 16,2x15x11,6cm envolvendo
180º o feixe vasculonervoso.

Figura 6. Reconstrução do leito de ressecção

utilizando-se retalho miocutâneo do músculo
grande dorsal. À esquerda, ilha de pele sobre o
músculo grande dorsal. Cobertura e fixação do
retalho ao músculo bíceps braquial (Figura do
meio). À direita, resultado final após síntese da
pele.
Figura 4. Lesão em face anterior do braço
esquerdo. O resultado histopatológico e a
imunohistoquímica foram compatíveis com O paciente evoluiu sem
dermatofibrosarcoma. intercorrências e o RMGD não apresentou
nenhum sinal de isquemia. Infelizmente a
paciente evoluiu com metástases
pulmonares e foi submetido a
quimioterapia paliativa com Doxorrubicina.
Evoluiu a óbito em 07 de maio de 2020.

Descrição da técnica cirúrgica:

O paciente é submetido à anestesia
geral e posicionado em decúbito lateral com
o antebraço do membro acometido
enfaixado após rigorosa antissepsia.
A ressecção da lesão primária é
Figura 5. Observe o leito de ressecção da lesão
realizada seguindo-se os princípios
na face anterior do braço. Nervo mediano e
artéria braquial. oncológicos básicos de margens cirúrgicas
acima de 1cm e, sempre que possível, sem
violar a pseudo-cápsula tumoral. Margens

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3161

Orletti et al.
Reconstrução do braço com retalho miocutâneo do músculo grande dorsal após ressecção de sarcomas
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

cirúrgicas menores do que 1cm são suctor 6,4 ou 4,8mm, síntese do tecido
permitidas em casos de proximidades com celular subcutâneo, pele e, por fim,
periósteo, vasos e nervos que levariam à realização do curativo com o término do
amputação do membro5. A congelação procedimento.
cirúrgica das margens sempre que
disponível é realizada no intraoperatório DISCUSSÃO
para evitar margens comprometidas. Existem descrições da literatura da
Após ressecção da lesão no braço utilização do RMGD para reconstrução de
com margens livres realiza-se a demarcação membros superiores após traumas e lesões
da ilha cutânea do RMGD com azul de causadas por queimadura elétrica7. Neste
metileno para posterior síntese do cenário o RMGD mostrou-se seguro e com
segmento de pele ressecado no braço. O resultado satisfatório para reconstrução do
tamanho desta extensão de pele varia de braço até seu terço distal, seja com retalho
acordo com o defeito gerado no membro pediculado ou com técnica microcirúrgica.
após a ressecção. No entanto, a reconstrução de membros
O isolamento do músculo grande superiores após ressecção de sarcomas é
dorsal é iniciado por sua borda inferior com pouco descrita na literatura8. Amir et al.
eletrocautério levando-se a totalidade do publicaram uma série de 33 pacientes
ventre disponível. A liberação do retalho é submetidos à ressecção de sarcomas em
feita no sentido cranial com limites membros superiores e reconstrução do
inferiormente à espinha ilíaca póstero RMGD, com apenas 2 casos de necrose
superior, medialmente à intersecção da parcial do retalho8.
fascia toracolombar com o músculo Saba et al. relataram um caso de
trapézio, lateralmente à borda livre do ressecção de fibrohistiocitoma maligno em
músculo grande dorsal e superiormente à ombro submetido a ressecção e
intersecção com o úmero até a identificação reconstrução imediata com RMGD, com
da inserção do músculo grande dorsal e da resultado satisfatório9.
constatação do pedículo vascular É importante ressaltar que em casos
(anteriormente demarcado). A dissecção é de ressecção de SPM com diâmetro maior
interrompida neste ponto e o retalho do que 5cm está indicado o tratamento
transportado para o sítio do braço sem adjuvante com radioterapia1,5. Desta forma,
tensão. Realiza-se a transferência do o fechamento do defeito primário com
retalho com a criação de um túnel entre a tecidos mais robustos, como é o caso do
região dorsal e a face anterior ou posterior RMGD, é uma segurança a mais, já que
do braço. Sempre que possível deixamos não é incomum ocorrer radio-necrose e
uma quantidade considerável de gordura deiscência de feridas em casos de retalhos
sobre o músculo grande dorsal para de pele finos sobre áreas de ossos e
auxiliar no preenchimento do braço, tendões10,11.
conforme descrito também em técnicas de Logo, esta técnica deve ser mais
reconstrução mamárias6. difundida e aplicada na prática já que
No fechamento da área doadora permite a adequada reconstrução do
aplicamos sempre que possível pontos membro e apresenta baixo índice de
separados de vicryl 0 aos planos profundos complicações.
para evitar o acúmulo de seroma e
realizamos a drenagem fechada com dreno CONCLUSÃO
suctor 6,4mm. O RMGD é uma excelente opção de
A fixação do músculo grande dorsal reconstrução de membros superiores,
ao leito cirúrgico no braço (porção proximal sobretudo no terço proximal e médio do
e distal dos músculos bíceps e tríceps braço. Além de realizar o fechamento
braquial previamente seccionados) auxilia primário do leito cirúrgico, a fixação do
na manutenção da função do membro. músculo grande dorsal as fibras
Utilizamos pontos separados de vicryl 0 musculares do leito de secção dos
para fixar o músculo grande dorsal aos músculos bíceps e tríceps braquial pode
músculos bíceps e tríceps braquial. auxiliar na função de flexão e extensão do
Os passos cirúrgicos seguintes antebraço, o que reduz a perda de função
concentram-se na hemostasia rigorosa, motora.
lavagem e drenagem da loja com dreno

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3161

Orletti et al.
Reconstrução do braço com retalho miocutâneo do músculo grande dorsal após ressecção de sarcomas
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

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Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3161

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223173
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

SÍNDROME DE HETEROTAXIA E CISTO BRONCOGÊNICO - RELATO DE CASO

HETEROTAXY SYNDROME AND BRONCHOGENIC CYST - CASE REPORT

Thyago Alem Dall'Acqua¹; Rosana Souza Rodrigues1,2; Rodrigo Ferrone Andreiuolo1; Fabio Noro1,2.

RESUMO
Introdução: Heterotaxia é definida como uma constelação de anormalidades viscerais e
cardiovasculares na disposição dos órgãos. Anomalias da veia cava inferior são raras e geralmente
aceitas como variação assintomática. Relato do caso: Apresentamos um caso de heterotaxia
associado a um cisto broncogênico, ainda não relatado na literatura. Conclusão: O conhecimento
da heterotaxia é de grande importância para o médico de diferentes especialidades, principalmente
antes da realização de procedimentos cirúrgicos ou intervencionistas, em pacientes assintomáticos
ou que apresentam possíveis sintomas relacionados a essa condição.
Palavras-chave: Síndrome de Heterotaxia. Cisto Broncogênico. Anormalidades Congênitas.

ABSTRACT
Introduction: Heterotaxy is defined as a constellation of visceral and cardiovascular abnormalities
in organ disposition. Inferior vena cava anomalies are rare and generally accepted as an asympto-
matic variation. Case report: We present a case of heterotaxy associated with a bronchogenic cyst,
not yet reported in the literature. Conclusion: Understanding the spectrum of heterotaxy is of great
importance for physicians of different specialties, especially before performing surgical or interven-
tional procedures, in asymptomatic patients or in those with possible symptoms related to this con-
dition.
Keywords: Heterotaxy Syndrome. Bronchogenic Cyst. Congenital Abnormalities.

INTRODUÇÃO de nota. Não fazia uso regular de

Existem três tipos de situs: situs medicações.
solitus, inversus e ambíguo. Heterotaxia é Realizou tomografia computa-
definida como uma anormalidade do situs, dorizada em função do politraumatismo, a
onde os órgãos torácicos e abdominais qual demonstrou fraturas em corpos
mostram um arranjo diferente do situs vertebrais dorsais e lombares. Como
solitus (normal), ou inversus (invertido); em achado incidental foram constatados
grego, “heteros” significa diferente e “taxis” poliesplenia, agenesia de parte do corpo e
significa arranjo. É um termo geral usado cauda do pâncreas com hipertrofia da
para descrever o arranjo anormal de cabeça e do processo uncinado, anomalia
órgãos, incluindo condições como asplenia de rotação intestinal (o arco duodenal e
e poliesplenia, e sinônimo de situs ângulo de Treitz localizavam-se à direita da
ambíguo1. No relato, um paciente de 35 linha média), interrupção da veia cava
anos de idade com heterotaxia e inferior (VCI) na transição toracoabdominal,
poliesplenia, durante avaliação por imagem com ausência da cava intra-hepática e
de condição patológica não relacionada - continuação da cava inferior através do
politraumatismo - em que também foi sistema ázigos; e um cisto broncogênico.
diagnosticado um cisto broncogênico. Foi realizada ressonância magnética
complementar para confirmação do cisto
RELATO DO CASO broncogênico e também estudo tomográfico
Paciente do sexo masculino, 35 anos, do tórax pela associação de manifestações
deu entrada na Emergência com dor na torácicas à poliesplenia, que demonstrou
região torácica posterior após sofrer trauma proeminência do sistema ázigos e brônquio
por queda de bicicleta há dois dias. História hipoarterial à direita.
patológica pregressa sem alterações dignas

_____________________________________
¹Rede D'or São Luiz, Radiologia - Rio de Janeiro - RJ - Brasil
2Hospital Universitário Clementino Fraga Filho (HUCFF) UFRJ, Radiologia - Rio de Janeiro - RJ - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3173

Dall'Acqua et al.
Síndrome de heterotaxia e cisto broncogênico - Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Figura 3. Plano axial. Tomografia

Computadorizada contrastada (A) e (B) e
ressonância magnética (C), (D) e (E). Brônquio
hipoarterial à direita (posição anômala) e à
esquerda (posição normal) em (A). Imagem com
densidade cística mediastinal (B) peribrônquica
à direita indicativa de cisto broncogênico,
Figura 1. Reformatação tomográfica MPR no confirmada por Ressonância Magnética nas
plano sagital (A) e sagital STIR de ressonância ponderações T1 com supressão de gordura (C),
magnética. Fraturas em vértebras dorsais e T2 (D) e T2 com supressão de gordura (E).
lombares (A), com edema na medula óssea (B),
indicando fraturas recentes. TC axial
contrastada (C). Ausência da veia cava intra-
hepática. Proeminência do sistema ázigos.
Poliesplenia.

Figura 2. Tomografia Computadorizada. Plano

axial (A). Arco duodenal com ângulo de Treitz à Figura 4. Ressonância magnética no plano
direita; axial oblíquo reformatado no maior eixo coronal T2 (A), demonstrando cisto
do pâncreas (B) e plano coronal (C). Agenesia de broncogênico e poliesplenia. Reformatação
parte do corpo e da cauda pancreáticos, com coronal MIP de tomografia computadorizada
ângulo de Treitz e alças jejunais proximais no contrastada (B) e (C) e sagital MPR (D),
hipocôndrio direito; e poliesplenia. Ressonância demonstrando a ausência da veia cava intra-
Magnética plano coronal T2 (D), demonstrando hepática (B), cisto broncogênico, continuação da
parte destes achados. veia cava inferior através do sistema ázigos e
poliesplenia (C). Em (D), cisto broncogênico,
continuação da veia cava inferior através do
sistema ázigos e fraturas em corpos vertebrais.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3173

Dall'Acqua et al.
Síndrome de heterotaxia e cisto broncogênico - Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

DISCUSSÃO fígado simétrico transversal, atresia biliar e

A incidência de heterotaxia é má rotação intestinal4,6-8.
estimada em 1:10.000 nascidos vivos e há Anomalias da veia cava inferior
variação quanto ao sexo dependendo do ocorrem em menos de 1% dos pacientes e a
tipo de anomalias associadas, que variam interrupção infra-hepática da VCI com
de ausência de anomalias a defeitos muito continuação da ázigos é uma anomalia
complexos2. Tradicionalmente, era comum congênita rara4,8. A VCI infra-hepática pode
descrever a síndrome heterotáxica continuar como a veia ázigos ou
relacionada à asplenia (síndrome de hemiázigos, veias intratorácicas ou veias
Ivemark) ou poliesplenia3,7. Foi sugerida intra-hepáticas anômalas. O segmento
uma etiologia genética para ocorrência de hepático da VCI pode ser drenado
heterotaxia, que pode incluir desordem diretamente para o átrio direito1. A veia
autossômica dominante, autossômica cava inferior interrompida geralmente
recessiva, ligada ao X e de gene único4,5. envolve o seu segmento acima da veia renal
A heterotaxia dos órgãos abdominais e é acompanhada quase sempre de
envolve um arranjo irregular dos órgãos continuação da veia ázigos ou hemiázigos e
solitários e a dos órgãos torácicos é a maioria dos casos é aceita como uma
caracterizada pelo inverso: um arranjo variação assintomática4,8-10. A continuação
bastante simétrico das estruturas bem desenvolvida do sistema
naturalmente assimétricas, incluindo os ázigos/hemiázigos foi observada em todos
átrios, brônquios e os pulmões. Não é um os pacientes que eram assintomáticos1,6.
achado específico, mas sim uma A apresentação clínica depende da
constelação de anormalidades viscerais e gravidade das anormalidades associadas. A
cardiovasculares. O espectro inclui cardiopatia congênita cianótica é a
alterações viscerais torácicas e abdominais principal apresentação quando as
(e em particular a presença ou ausência do alterações cardíacas são evidentes.
baço), retorno venoso pulmonar anômalo e Pacientes com interrupção ou estenose
defeitos cardíacos associados, com ou sem congênita da veia cava inferior podem estar
isomerismo atrial1,4,7. A anatomia presentes com diferentes sintomas clínicos
brônquica em pacientes sem heterotaxia se o sistema ázigos não compensar a
normalmente reflete com precisão o drenagem venosa, como edema e dor, com
posicionamento dos átrios, podendo ser ou sem trombose venosa profunda de
estudada através de tomografia membros inferiores11, varizes bilaterais,
computadorizada, e consiste em dois varicocele bilateral, raramente dor
brônquios principais que são abdominal devido à trombose das veias
anatomicamente diferentes: brônquio hepáticas, radiculopatia devido a colaterais
epiarterial (acima/ao lado da artéria) no intraespinhais12 ou hematoquezia devido à
pulmão direito, com três lobos; e brônquio congestão venosa secundária a colaterais
hipoarterial (abaixo da artéria): no pulmão perirretais6.
esquerdo, com dois lobos4. A má rotação do intestino é um
Classicamente, na heterotaxia há achado frequente na síndrome da
mau posicionamento do fígado, estômago e heterotaxia. Na série de Ditchfield e Hutson
baço (que pode estar ausente)4. Além disso, foi observado que de 25 pacientes, três
o suprimento vascular acima e abaixo do tiveram rotação normal, seis tiveram
diafragma pode ser alterado rotação incompleta ou sem rotação, quatro
significativamente (incluindo duplicação da tiveram rotação reversa e dois
veia cava inferior4 ou ausência de seus apresentaram volvo no intestino médio4,12.
segmentos, com ou sem associação com
vasos colaterais e ectasia do sistema CONCLUSÃO
ázigos/hemiázigos)4,8. Anormalidades da Em resumo, o espectro da heterotaxia é
drenagem venosa sistêmica são comuns e uma condição rara, com etiologia
incluem interrupção da veia cava inferior possivelmente genética, sendo o
intra-hepática com continuação da veia conhecimento dessa variação de grande
ázigos, duplicação da veia cava inferior e importância pelo médico radiologista, que
retorno venoso pulmonar anômalo parcial4. deve descrever corretamente seus achados,
As anomalias abdominais incluem assim como médicos de outras
múltiplos pequenos baços (poliesplenia), especialidades como cirurgiões ou os que

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3173

Dall'Acqua et al.
Síndrome de heterotaxia e cisto broncogênico - Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

façam exames ou procedimentos Am J Roentgenol. 2009;193(4):1107-

intervencionistas, a fim de justificar 17. doi: 10.2214/AJR.09.2411.
possíveis sintomas presentes; e, 8. Minniti S, Visentini S, Procacci C.
principalmente, para a orientação do Congenital anomalies of the venae ca-
posicionamento dos órgãos antes de vae: embryological origin, imaging fea-
procedimentos cirúrgicos ou tures and report of three new variants.
intervencionistas. Eur Radiol. 2002;12(8):2040-55.
O caso apresentado demonstra doi: 10.1007/s00330-001-1241-x.
achados incidentais no posicionamento e 9. Vijayaraghavan SB, Raja V, Chitra TV.
desenvolvimento dos órgãos, num paciente Interrupted inferior vena cava and
politraumatizado com fraturas vertebrais. left-sided subrenal inferior vena cava:
Como achado adicional, um cisto prenatal diagnosis. J Ultrasound Med.
broncogênico, até então não relatado na 2003;22(7):747-52.
literatura como parte do espectro das doi: 10.7863/jum.2003.22.7.747.
anormalidades. 10. Oguzkurt L, Tercan F, Ozkan U, Koc
Z. Successful endovascular treatment
REFERÊNCIAS of interrupted inferior vena cava in a
pediatric patient. Cardiovasc Intervent
1. Koc Z, Oguzkurt L. Interruption or Radiol 2006;29:446-9.
congenital stenosis of the inferior vena doi: 10.1007/s00270-004-0247-6.
cava: prevalence, imaging, and clinical 11. Paksoy Y, Gormus N. Epidural venous
findings. Eur J Radiol. plexus enlargements presenting with
2007;62(2):257-66. radiculopathy and back pain in pa-
doi: 10.1016/[Link].2006.11.028 tients with inferior vena cava obstruc-
2. Cupers S, Linthout CV, Desprechins tion or occlusion. Spine (Phila Pa
B, Rausin L, Demarche M, Seghaye 1976). 2004;29(21):2419-24. doi:
MC. Heterotaxy syndrome with intes- 10.1097/[Link].0000144354.36449.2
tinal malrotation, polysplenia and f.
azygos continuity. Clin Pract. 12. Ditchfield MR, Hutson JM. Intestinal
201;8(1):1004. rotational abnormalities in polysplenia
doi: 10.4081/cp.2018.1004. and asplenia syndromes. Pediatr Ra-
3. Desir A, Ghaye B. Congenital abnor- diol. 1998;28(5):303-6.
malities of intrathoracic airways. doi: 10.1007/s002470050358.
Radiol Clin North Am. 2009;47(2):203-
25. doi: 10.1016/[Link].2008.11.009.
4. Applegate KE, Goske MJ, Pierce G,
Murphy D. Situs revisited: imaging of
the heterotaxy syndrome. Radi-
ographics. 1999;19(4):837-52. doi:
10.1148/radiographics.19.4.g99jl318
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5. Mathias RS, Lacro RV, Jones KL. X-
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sus, complex cardiac defects, splenic
defects. Am J Med Genet.
1987;28(1):111-6.
doi: 10.1002/ajmg.1320280116.
6. Koc Z, Ulusan S, Oguzkurt L, Serin E. Fonte de financiamento: Não
Symptomatic interrupted inferior vena Conflito de interesses: Não
cava: report of a case presenting with Data de Submissão: 26 Agosto 2021
haematochezia. Br J Radiol. Decisão final: 03 Março 2022
2007;80(954):e122-4.
doi: 10.1259/bjr/31792102.
Autor de Correspondência:
7. Ghosh S, Yarmish G, Godelman A,
Haramati LB, Spindola-Franco H. Thyago Alem Dall'Acqua
Anomalies of visceroatrial situs. AJR E-mail: thyagoalem@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3173

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223188
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

MESENTERITE ESCLEROSANTE APÓS NEFRECTOMIA ONCOLÓGICA: RELATO

DE CASO

SCLEROSING MESENTERITIS AFTER ONCOLOGICAL NEPHRECTOMY: CASE REPORT

Paulo Silveira Campos Soares¹; André Rezek Rodrigues1; Rolf Carvalho Lara1; Paulo Ricardo Monti1;
Isabela Sarone Fiori2; João Paulo Borges de Melo2.

RESUMO
Introdução: A mesenterite esclerosante (ME) é uma condição rara, de caráter frequentemente benigno,
caracterizada por inflamação e fibrose extensa do mesentério do intestino delgado. Acredita-se que o
trauma cirúrgico esteja frequentemente associado. Relato do caso: Relatamos o caso de um paciente
jovem que evoluiu com quadro de ME após nefrectomia oncológica com o objetivo descrever e discutir os
achados clínicos, de imagem, aspectos cirúrgicos e terapêuticos, embasados em uma revisão da
literatura sobre esse tema. Conclusão: Relatamos um caso raro de mesenterite obliterante após uma
cirurgia oncológica. A terapia com Tamoxifeno e Prednisona foi efetiva para o tratamento.
Palavras-chave: Paniculite Peritoneal. Nefrectomia. Tamoxifeno.

ABSTRACT
Introduction: Sclerosing mesenteritis (SM) is a rare condition, often benign, characterized by inflamma-
tion and extensive fibrosis of the small bowel mesentery. It is believed that surgical trauma is frequently
associated. Case report: This article reports the case of a young patient who developed SM after an onco-
logical nephrectomy and aims to describe and discuss the clinical, imaging, surgical and therapeutic
aspects, based on a review of the literature on this theme. Conclusion: This is a rare case of SM after
cancer surgery. Tamoxifen and corticosteroid therapy was effective for the treatment.
Keywords: Panniculitis, Peritoneal, Nephrectomy, Tamoxifen.

INTRODUÇÃO doença, existem algumas hipóteses para a

A ME é uma doença rara, de caráter sua etiologia.
frequentemente benigno, caracterizada por Dentre elas estão a cirurgia e trauma
esteatonecrose, inflamação crônica e fibrose abdominal, processos paraneoplásicos e
extensa do mesentério do intestino delgado, autoimunes, isquemia e infecção. Foi
podendo comprometer a luz intestinal e a descrita uma frequente associação entre
integridade dos vasos mesentéricos¹. cirurgia abdominal aberta ou laparoscópica
Estima-se que a incidência da ME envolvendo a ressecção do intestino e o
possa chegar a 3,4%². A prevalência da desenvolvimento da ME devido a uma
doença é de 0,6%, caracterizada como um resposta anormal para a cicatrização de
achado incidental e a estimativa em ne- feridas. As cirurgias mais comumente
cropsias é de 1%³. Uma revisão sistemática relacionadas com o processo foram
recente de 192 casos de ME mostrou que a histerectomia, cesariana, apendicectomia,
faixa etária média no diagnóstico é de 61 colecistectomia e herniorrafia4. A maioria
anos com intervalo de 3 a 88 anos. É mais dos pacientes são assintomáticos e a
prevalente na população caucasiana e em literatura mostra que os sintomas
homens, com proporção de 2,3 homens geralmente são inespecíficos. A queixa
para 1 mulher4. Apesar do escasso inicial mais comum é dor abdominal,
conhecimento sobre a patogênese da seguida por febre, perda de peso, diarreia,

_____________________________________
¹Hospital de Clinicas da Universidade Federal do Triângulo Mineiro, Urologia - Uberaba - MG - Brasil
2Universidade Federal do Triângulo Mineiro, Instituto de Ciências da Saúde - Uberaba - MG - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3188

Soares et al.
Mesenterite esclerosante após nefrectomia oncológica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

vômitos e anorexia. Ao exame físico, pode obstrução intestinal, sem tolerar dieta oral
ser observada massa abdominal e dis- e enteral após a reabordagem e, após 6
tensão4. dias, foi realizada nova cirurgia, que
Descrevemos um caso raro de um identificou inflamação difusa intestinal com
paciente submetido a uma nefrectomia bridas de difícil liberação, prejudicando a
radical transperitoneal convencional por mobilização das alças intestinais. Realizada
incisão subcostal direita devido a nova tomografia computadorizada (TC) de
carcinoma de células renais cromófobo que abdome total que apontou espessamento
evoluiu posteriormente com abdome agudo irregular de alças intestinais, distensão e
obstrutivo. O diagnóstico de mesenterite colabamento em região infracólica direita,
esclerosante foi realizado através de exame associada a um processo inflamatório
anatomopatológico de biópsia do mesen- difuso. Após 9 dias da última abordagem,
tério do intestino delgado. diante da falta de melhora clínica do
paciente, foi novamente submetido a uma
RELATO DO CASO laparotomia exploradora, sendo, mais uma
Paciente do sexo masculino, 30 anos, vez, identificadas inflamação difusa (Figura
foi admitido com queixa de dor abdominal 1) e lesão infiltrativa difusa do mesentério
atípica em flanco direito, associado a (Figura 2).
hematúria indolor. Realizou tomografia que
evidenciou massa sólida e hipodensa em
terço médio-inferior do rim direito, medindo
9,5 x 8,7 x 8,7cm, com realce ao contraste
e invasão do seio renal e sistema coletor,
bem como da face lateral direita da fáscia
de Gerota, não se estendendo além dela.
Ausência de trombo em veia cava inferior.
Durante o estadiamento não foi evidenciada
doença à distância. Foi, então, submetido a
uma nefrectomia radical transperitoneal
por incisão subcostal à direita no dia 28 de
abril de 2020, com diagnóstico anato-
mopatológico de Carcinoma de Células Figura 1. Inflamação difusa do intestino
Renais Cromófobo, variante eosinofílico, delgado com presença de múltiplas bridas.
com estadiamento patológico pT3A pNx e Figura 2. Lesão infiltrativa do mesentério.
estadiamento clínico T3N0M0 EC III. A
cirurgia ocorreu sem intercorrências e o
paciente recebeu alta após 3 dias do Foram coletados fragmentos do
procedimento, hemodinamicamente estável, mesentério para o estudo histopatológico,
diurese espontânea preservada, aceitando que evidenciou o diagnóstico de mesenterite
dieta oral. esclerosante. Foi iniciada terapia com pred-
O paciente retornou ao Pronto- nisona (40mg/d), rivaroxabana (10mg/d) e
Atendimento do hospital após 2 dias da alta tamoxifeno (20mg/d), com melhora clínica
hospitalar com um quadro de distensão significativa. Recebeu alta após 30 dias de
abdominal, abdome doloroso à palpação internação em bom estado clínico e
difusa, associada a náuseas, vômitos tolerando dieta oral, para acompanhamento
incoercíveis e redução dos ruídos oncológico ambulatorial.
hidroaéreos, sendo sugerida a hipótese de
íleo paralítico. O paciente evoluiu sem DISCUSSÃO
apresentar melhora do trânsito intestinal e A mesenterite esclerosante (ME) é
sem aceitar dieta oral e enteral, e, 2 dias uma condição rara e idiopática, carac-
após readmissão, foi submetido a terizada por alterações inflamatórias no
laparotomia exploradora que evidenciou mesentério intestinal3,4. Estima-se que a
abdome agudo obstrutivo por bridas doença progrida de estágios de necrose
precoces em íleo distal, sendo feita gordurosa em fases iniciais (mesenterite
liberação de aderências, e iniciada nutrição lipodistrófica), com posterior inflamação
parenteral no pós-operatório. O paciente crônica (paniculite) e, em fases finais, com
persistiu com sinais e sintomas de a fibrose (mesenterite esclerosante).

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3188

Soares et al.
Mesenterite esclerosante após nefrectomia oncológica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Entretanto, essa progressão ainda não é rodeada de vasos sanguíneos) e a

bem estabelecida pela falta de biópsias “pseudocápsula tumoral” (nódulos de
seriadas5,6. gordura rodeada por vasos mesentéricos)8-
A etiologia da ME é desconhecida, 11. Esses sinais não são específicos e são

mas vários mecanismos podem ser mais comuns nas fases de predominância
associados. O trauma ou cirurgia inflamatória (paniculite), podendo desa-
abdominal prévios têm sido relatados como parecer quando o paciente evolui para a
as condições mais presentes, seguidas de fibrose9,11. Outros achados incluem au-
doenças malignas e doenças autoimunes. mento de linfonodos, aumento da den-
Outros fatores incluem infecções bac- sidade da gordura mesentérica (também
terianas, fúngicas e virais, parasitoses e chamado de “mesentério nebuloso”),
causas medicamentosas4,6. deslocamento e ectasia dos vasos me-
O mecanismo fisiopatológico pro- sentéricos, distorção de alças intestinais,
posto para a grande frequência da ME após achados compatíveis com os encontrados
cirurgias abdominais prévias é de que no paciente, como podem ser vistos nas
ocorra uma resposta cicatrizante anormal, imagens tomográficas. (Figuras 3, 4 e 5)9,12.
mediada por fatores geneticamente
herdados. Alguns autores sugerem que a
mesenterite seja uma síndrome para-
neoplásica, mas essa relação ainda não é
bem estabelecida e os relatos publicados
divergem7.
O quadro clínico da ME pode ser
agudo ou crônico, sendo os quadros
crônicos mais comuns. Os sinais e
sintomas da doença não são específicos e
os mais relatados são a cólica abdominal,
febre, perda ponderal, diarreia, vômitos e
anorexia4. O exame físico pode ser normal
em até metade dos pacientes, mas achados
como massa abdominal palpável, alteração
de sensibilidade e distensão podem estar
presentes4,6. Até 15% dos pacientes podem Figura 3. Tomografia computadorizada sem
ser assintomáticos e serem diagnosticados contraste para controle de pós-operatório tardio
acidentalmente em exames de imagem. A demonstrando irregularidade e densificação
duração dos sintomas também é variável, acentuada do mesentério da região
inframesocólica direita (setas verdes).
podendo durar de horas até anos7.
As complicações ocorrem, sobretudo,
pelo efeito de massa sobre estruturas
adjacentes, sendo a obstrução intestinal,
linfática ou vascular as mais comuns.
Podem ocorrer ainda isquemia intestinal,
ascite quilosa, trombose de veia
mesentérica superior6. Outras complicações
relatadas compreendem a uropatia
obstrutiva, sepse e insuficiência
respiratória, além do tromboembolismo
venoso4.
Os estudos de imagem são essenciais
na avaliação da ME e a TC é a modalidade
mais usada8. As características da imagem
vão variar de acordo com a etapa da
doença, isto é, se predomina a fase
Figura 4. Tomografia computadorizada sem
inflamatória ou a fase fibrótica8,9. Os contraste para controle de pós-operatório tardio
achados mais sensíveis e específicos da demonstrando densificação acentuada do
mesenterite esclerosante na TC são o “sinal peritônio parietal (seta verde), parede abdominal
do halo” (massa de gordura preservada e (seta vermelha) e omento maior (seta azul).

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3188

Soares et al.
Mesenterite esclerosante após nefrectomia oncológica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

foi relatado em 2019 por Corado et al5.

Nesse relato, a paciente desenvolveu um
quadro de abdome agudo obstrutivo ao
longo de uma semana, na ausência de
cirurgias e traumas recentes e outros
fatores de risco. A única cirurgia prévia era
uma apendicectomia há 30 anos. O
paciente do nosso relato evoluiu com
sintomas obstrutivos semelhantes, em um
período menor (5 dias) após a realização de
uma nefrectomia oncológica.

CONCLUSÃO
A mesenterite esclerosante é uma
doença incomum e sua etiopatogenia ainda
Figura 5. Tomografia computadorizada pós- permanece obscura Apesar do diagnóstico
contraste, em fase portal, para controle de pós- difícil, a ME deverá ser considerada em
operatório tardio, demonstrando irregularidade pacientes que evoluem com quadro clínico
e densificação acentuada do mesentério da
sugestivo de abdome agudo obstrutivo após
região inframesocólica direita (setas verdes),
sem realce anômalo pelo meio de contraste. traumas e cirurgias abdominais. O
tratamento clinico medicamentoso foi
efetivo no caso relatado.
Condições que cursam com
alterações clínico e radiológicas REFERÊNCIAS
semelhantes como linfomas, tumores 1. Allen PB, De Cruz P, Efthymiou M,
carcinoides, carcinomatoses, mesoteliomas Fox A, Taylor AC, Desmond PV. An In-
mesentéricos, neoplasias do tecido adiposo teresting Case of Recurrent Small
e fibrose retroperitoneal, são diagnósticos Bowel Obstruction. Case Rep Gastro-
diferenciais da ME6,7. enterol. 2009;3(3):408-13.
O tratamento da ME ainda não tem doi: 10.1159/000254708.
um consenso. A combinação de glico- 2. Coulier B. Mesenteric panniculitis.
corticoides com o Tamoxifeno é a terapêu- Part 2: prevalence and natural course:
tica mais recomendada na literatura4,6,7. MDCT prospective study. JBR-BTR.
Recomenda-se iniciar o tratamento com a 2011;94(5):241-6.
dose de Predinisona de 40mg por dia doi: 10.5334/jbr-btr.659.
associada a 10mg de Tamoxifeno por até 4 3. Akram S, Pardi DS, Schaffner JA,
meses6. A resposta satisfatória ao Smyrk TC. Sclerosing mesenteritis:
tratamento permite redução progressiva do clinical features, treatment, and out-
glicorticoide. O Tamoxifeno deve ser come in ninety-two patients. Clin Gas-
prescrito indefinidamente em vista do seu troenterol Hepatol. 2007;5(5):589-96;
papel na prevenção de recidivas da fibrose quiz 523-4.
peritoneal. No tratamento de segunda linha doi: 10.1016/[Link].2007.02.032.
é indicado o uso de Prednisona e 4. Sharma P, Yadav S, Needham CM,
Azatioprina (2-2,5mg/kg/d), tendo como Feuerstadt P. Sclerosing mesenteritis:
alternativa a Talidomida (200mg/dia)6. O a systematic review of 192 cases. Clin
tratamento cirúrgico se reserva para os J Gastroenterol. 2017;10(2):103-11.
pacientes com sintomas recorrentes de doi: 10.1007/s12328-017-0716-5.
obstrução intestinal refratários ao tra- 5. Corado SC, Almeida H, Baltazar JR. A
tamento medicamentoso ou para aqueles severe case of sclerosing mesenteritis.
que passam por isquemia tecidual6. BMJ Case Rep. 2019;12(7):e229035.
As manifestações clínicas, as doi: 10.1136/bcr-2018-229035.
complicações, os exames de imagem e o 6. Danford CJ, Lin SC, Wolf JL. Scle-
tratamento relatados no presente caso rosing Mesenteritis. Am J Gastroen-
estão de acordo com o descrito na terol. 2019;114(6):867-73.
literatura. Um caso de mesenterite doi:
esclerosante de evolução aguda e precoce 10.14309/ajg.0000000000000167.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3188

Soares et al.
Mesenterite esclerosante após nefrectomia oncológica: Relato de caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

7. Green MS, Chhabra R, Goyal H. Scle- Fonte de financiamento: Não

rosing mesenteritis: a comprehensive Conflito de interesses: Não
clinical review. Ann Transl Med. Data de Submissão: 11 Setembro 2021
2018;6(17):336.
Decisão final: 18 Abril 2022
doi: 10.21037/atm.2018.07.01.
8. Endo K, Moroi R, Sugimura M,
Fujishima F, Naitoh T, Tanaka N, et Autor de Correspondência:
al. Refractory sclerosing mesenteritis Paulo Silveira Campos Soares
involving the small intestinal mesen- E-mail: pscsoares@[Link]
tery: a case report and literature re-
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tis: tomographic findings in a case.
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doi:10.1590/S0100398420100001000
14.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3188

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223216
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CARCINOMA PAPILÍFERO EM CISTO DO DUCTO TIREOGLOSSO

PAPILLARY CARCINOMA IN THYROGLOSSAL DUCT CYST

Thalia Silva Saraiva¹; Gustavo Luis de Oliveira1; Carla Maria Ramos Germano1; Michel Antonio Kiyota
Moutinho2; Lucimar Retto da Silva de Avó1; Victor Hugo Maion3.

RESUMO
Introdução: A glândula tireóide origina-se na parede anterior da faringe a partir da terceira semana de
vida do embrião e migra em direção cervical a partir da sétima semana. A falha nesse processo resulta
na formação do cisto do ducto tireoglosso, que é a malformação congênita mais comum na região
cervical. A malignização dessa estrutura é rara, sendo encontrada em menos de 1% dos casos. Relato
do caso: Descrição de um caso de carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso, diagnosticado em
paciente do sexo masculino, 18 anos de idade. O cisto do ducto tireoglosso é uma má formação
congênita cervical frequente, porém com rara malignização. O tratamento é controverso e geralmente
envolve o procedimento de Sistrunk associado ou não a tireoidectomia total, dissecção linfonodal e dose
terapêutica de iodo radioativo. Conclusão: O carcinoma do ducto tireoglosso é um achado raro, mas
que deve ser levado em consideração no diagnóstico de massas cervicais. O tratamento cirúrgico com
excisão completa e abordagem multidisciplinar é a conduta terapêutica de escolha.
Palavras-chave: Cisto Tireoglosso. Câncer Papilífero da Tireoide. Adolescente.

ABSTRACT
Introduction: The thyroid gland originates in the anterior wall of the pharynx from the third week of life
of the embryo and migrates towards the cervical from the seventh week. Failure in this process results
in the formation of the thyroglossal duct cyst, which is the most common congenital malformation in
the cervical region. Malignancy of this structure is rare, being found in less than 1% of cases. Case
report: Case description of a papillary carcinoma in thyroglossal duct cyst, diagnosed in an 18- year-old
male patient. Thyroglossal duct cyst is a frequent congenital cervical malformation, although with rare
malignancy. Treatment is controversial and usually involves the Sistrunk procedure with or without
total thyroidectomy, lymph node dissection and therapeutic dose of radioactive iodine. Conclusion:
Thyroglossal duct carcinoma is a rare finding, but it should be taken into account in the diagnosis of
neck masses. Surgical treatment with complete excision and a multidisciplinary approach is the
conduct of choice.
Keywords: Thyroglossal Cyst. Carcinoma, Papillary. Adolescent.

INTRODUÇÃO pelas células que o compõe, pode formar

A glândula tireóide origina-se de uma massa cística, que é denominada cisto
uma invaginação endodérmica na parede do ducto tireoglosso. Sua localização mais
anterior da faringe, ao nível do forame cego, comum é na linha média anterior do
a partir de terceira semana de vida do pescoço, acima da cartilagem tireóide,
embrião. Após o seu surgimento, migra, em embora possa ocorrer em qualquer ponto
direção cervical, atingindo a região anterior desde o forame cego até a cartilagem
da cartilagem cricoide e primeiros anéis tireóide2.
traqueais na sétima semana. Ao longo O cisto do ducto tireoglosso
desse trajeto, forma-se, um ducto epitelial representa a malformação congênita mais
denominado ducto tireoglosso e entre a comum da região cervical, sendo
nona e décima semana, há um processo de encontrado em aproximadamente 7% da
oclusão e atrofia deste ducto1. A falha nesse população geral, seguido pelos cistos e
processo resulta num remanescente fístulas branquiais. A forma mais comum
epitelial que, a partir da produção de muco de apresentação do cisto do ducto
_____________________________________
¹Universidade Federal de São Carlos, Medicina - São Carlos - SP - Brasil
2Instituto de Anatomia Patológica de São Carlos - São Carlos - SP - Brasil
3Irmandade da Santa Casa de Misericórdia de São Carlos, Cirurgia Oncológica - São Carlos - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3216

Saraiva et al.
Carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

tireoglosso se dá como nódulo cervical se a cisto do ducto tireoglosso infectado

anterior, geralmente assintomático, mas e/ou processo inflamatório, sem
que pode se infectar, dando origem a caracterização de trajeto fistuloso, não
abscesso ou fístulas3. podendo descartar outras etiologias apenas
A malignização dessa estrutura é pela ultrassonografia, com diagnóstico
bastante infrequente, sendo encontrada em diferencial de linfonodo complexo
menos de 1% dos casos. O diagnóstico degenerado.
histopatológico mais comum é o de
carcinoma papilífero, seguido pelos
carcinomas espinocelular e folicular2. O
diagnóstico é feito, em geral, após a
ressecção do cisto, porém a biópsia
aspirativa com agulha fina pode ser útil no
diagnóstico pré-operatório, embora falso-
negativos não sejam incomuns4. A gênese
da malignização não esta bem estabelecida,
e pode corresponder à neoplasia primária
do ducto tireoglosso, neoplasia primária de
tecido tireoidiano ectópico em cisto
tireoglosso ou metástase de carcinoma
primário de tireóide5. Figura 1. Vista frontal e lateral da região
cervical.
RELATO DO CASO
O presente trabalho foi autorizado O nódulo foi submetido à punção
pelo Comitê de Ética em Pesquisa (CEP) da aspirativa com agulha fina, cujo laudo foi
instituição (parecer 5.008.541). O relato de de “esfregaço suspeito para malignidade
caso foi elaborado após a assinatura, pelo (Bethesda V)”, sugerindo carcinoma
paciente, do Termo de Consentimento Livre papilífero em tireóide ectópica. A
e Esclarecido. ultrassonografia da tireóide revelou tireóide
Paciente do sexo masculino, 18 anos de volume normal e parênquima de
de idade, apresentou-se clinicamente com ecotextura preservada, com imagem de
abaulamento em região cervical anterior, na aspecto nodular homogênea em lobo
linha média, percebido há cerca de 30 dias, direito, de contornos regulares e a
pouco doloroso, sem outra sintomatologia cintilografia de tireóide revelou tireóide
associada. normocaptante e normoconcentrante.
Ao exame físico foi percebido nódulo Em face dos achados clínicos e dos
de consistência cística, em região exames de imagem, procedeu-se à
suprahióidea, medindo aproximadamente ressecção cirúrgica do cisto pela técnica de
4,5cm de diâmetro. O nódulo foi palpado Sistrunk. Durante o procedimento, foi
entre os músculos digástricos e os do observada infiltração de tecido muscular
assoalho da boca. Não se verificou pela neoplasia. O exame histopatológico do
mobilidade com a protrusão da língua, nem material retirado revelou três lesões
tampouco foi observada hiperemia local. A papilares em cisto tireoglosso repre-
glândula tireóide não era palpável, assim sentadas por carcinoma papilífero clássico
como os linfonodos das cadeias cervicais medindo cada uma 1,2cm, 0,5cm e 0,2cm,
(Figura 1). com infiltração de tecido muscular estriado
O paciente foi submetido à avaliação esquelético e tecido adiposo, bem como
ultrasonográfica cujo laudo revelou presença de invasão linfática, ausência de
presença de imagem complexa em região sinais de invasão do osso hióide, margens
cervical, antero-superior, linha mediana, cirúrgicas laterais do osso hióide livres e
predominantemente cística, de conteúdo margens cirúrgicas livres. As lesões
espesso, com área ecogênica irregular de localizam-se na superfície posterior do cisto
3,5cm, de paredes espessas, contornos tireoglosso. A margem cirúrgica mais
lobulados, com reforço sônico posterior, próxima da lesão é a margem de partes
medindo 4,9 x 4,4 x 4,5cm de diâmetros, moles/radial posterior distando 0,1cm da
volume de 51,5cm³, podendo correlacionar- lesão; provavelmente as lesões são

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Carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

provenientes de tecido tireoidiano ectópico submetido a dose terapêutica com 50mci de

em cisto tireoglosso. iodo radioativo 131.
Em resumo, no presente caso, após o
procedimento de Sistrunk, foi optado por
realizar tireoidectomia total e dose
terapêutica de iodo radioativo, frente aos
achados de extensão da neoplasia para
tecido muscular e adiposo, bem como de
invasão linfática.
Atualmente, o paciente se encontra
em uso de 150mcg de levotiroxina, com
TSH 0,31Ui/ml e tireoglobulina menor que
0,2ng/ml, 9 meses após o procedimento
cirúrgico, sem sinais clínicos ou exames de
imagem sugestivos de recidiva da
neoplasia.

Figura 2. Fotomicrografia de carcinoma DISCUSSÃO

papilífero de tireóide infiltrando tecidos O cisto do ducto tireoglosso é a
adjacentes (HE-100x). massa cervical congênita mais frequente e
representa 70% dos casos de massa na
linha média do pescoço durante a infância.
Em adultos, representa 7% dos casos de
massas na mesma região2,6. O carcinoma
do ducto tireoglosso, contudo, é uma
entidade rara que ocorre em apenas 0,7-1%
dos pacientes com cistos do ducto
tireoglosso e raramente esta presente em
crianças e adolescentes7. O primeiro caso
de carcinoma de ducto tireoglosso foi
descrito em 1911 por Brentano e,
atualmente, existem cerca de 280 casos
descritos na literatura mundial sobre
malignidade no remanescente embriológico
deste ducto3,8. Apenas 11 casos foram
Figura 3. Fotomicrografia de carcinoma relatados na literatura nacional ao longo
papilífero de tireóide no interior de cisto do
das últimas décadas.
ducto tireoglosso (HE-20x).
O tipo histológico mais comum do
carcinoma de ducto tireoglosso é o car-
Para complementação do tratamento,
cinoma papilífero (75-80%), seguido pelo
após discussão com o paciente e seus
carcinoma folicular-papilífero misto (7-8%),
familiares, o procedimento de escolha foi
carcinoma de células escamosas (5-6%),
tireoidectomia total. Em seguida, foi
carcinoma folicular (1,7-3%), adenocar-
realizada pesquisa de corpo inteiro com
cinoma e outros tumores não classificados
iodo 131, com imagens adquiridas em
(3%). O carcinoma anaplásico, por sua vez,
câmara de cintilação computadorizada, de
é raro2,9.
48 a 72 horas após a administração oral de
Existem duas teorias sobre como o
2-3mCi de Iodo 131. Observou-se área de
carcinoma do ducto tireoglosso pode se
hipercaptação do radiotraçador, em grau
desenvolver. A teoria “de novo”, na qual as
discreto, na região cervical anterior. Não
células malignas se originam dentro do
foram evidenciadas outras áreas de
ducto, e a teoria “metastática”, na qual
acúmulo anômalo do traçador no
uma lesão primária oculta na glândula
organismo. A captação da região cervical
tireóide migra para o remanescente do
anterior foi de 0,9%. Após resultado de TSH
ducto.3,6 A definição sobre a
pré-exame de 145,2Ui/ml, com tireo-
etiofisiopatologia dessa neoplasia pode ser
globulina de 2,4ng/ml, o paciente foi
importante, por exemplo, para elaborar
uma estratégia terapêutica mais

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Carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

fundamentada quanto à associação ou não recorrência e Sistrunk, em 1920, descreveu

de tireóidectomia à ressecção total do ducto um procedimento mais amplo que
tireoglosso10. compreendia cistectomia, excisão do corpo
O diagnóstico de carcinoma do ducto do hioide e retirada do trato tireoglosso até
tireoglosso pode ser difícil, devido ao fato de a base da língua. Este procedimento
sua apresentação clínica ser semelhante à apresentou menor taxa de recorrência e
do cisto do ducto tireoglosso benigno5. atualmente é considerado o padrão-ouro
Crescimento acelerado, presença de massa para o tratamento do cisto do ducto
firme, fixa e irregular, e linfonodos tireoglosso8.
aumentados podem ser sinais indicativos Devido à raridade dos casos de
de malignidade2. carcinoma no remanescente embriológico
O US do pescoço é o exame de do ducto tireoglosso, seu manejo ainda é
escolha para avaliação inicial do cisto controverso e pode incluir o procedimento
tireoglosso e pode sugerir o diagnóstico de de Sistrunk, acompanhado ou não por
neoplasia. Eventualmente, a avaliação da tireoidectomia, dissecção nodal e tra-
glândula tireóide também pode levantar a tamento com iodo radioativo, conforme o
suspeita de um câncer originário dessa caso e a experiência do cirurgião5.
glândula3,7. A avaliação pré-operatória in- O potencial de malignidade
dicada varia na prática clínica, porém concomitante da tireóide é um dos
habitualmente são recomendados: exame principais fatores que levam a controvérsias
físico completo, exame meticuloso da no tratamento do carcinoma do ducto
cabeça e pescoço, palpação da glândula tireoglosso, pois estudos mostram uma
tireóide, testes de função tireoidiana e porcentagem entre 11 a 45% de risco de
cintilografia da glândula2. Exames de acometimento da tireóide5,9. Rayess et al.
imagem como tomografia do pescoço e mostrou em revisão sistemática que, de 164
imagem por ressonância magnética podem pacientes, 61% realizaram tireóidectomia
também ser realizados. Autores sugerem total, e destes, apenas 23,4% tinham
que, na ultrassonografia, o tumor poderia carcinoma na glândula tireóide. Alguns
ser reconhecido ao longo da parede do autores defendem que a tireoidectomia total
ducto, como uma lesão mural, podendo deve ser realizada em todos os casos de
inclusive conter microcalcificações em seu carcinoma de ducto tireoglosso, devido à
interior4,7. alta incidência de carcinomas papilares ou
A punção aspirativa por agulha fina mistos ocultos na tireóide. Contudo, outros
(PAAF) é recomendada por alguns pro- defendem uma abordagem baseada na
fissionais, por ser um procedimento seguro estratificação de risco do paciente; nesse
e de baixo custo. A sensibilidade desse caso, pacientes considerados de baixo
procedimento, no entanto, é baixa, com risco, isto é, com idade <45 anos, sem
estudos mostrando resultados positivos histórico de exposição à radiação, com
entre 23,6 a 62% dos casos de carcinoma. tumor menor que 4,0cm, sem invasão de
Frente a esse dado, a PAAF não precisa ser tecidos moles, sem metástases à distância
realizada obrigatoriamente em todos os ou linfáticas e com ausência de histologia
pacientes, especialmente em crianças4. É de tumor agressivo, podem realizar apenas
importante ressaltar que uma PAAF o procedimento de Sistrunk e serem a-
negativa não descarta a presença de companhados a cada seis meses, ou anual-
malignidade, porém, o conhecimento pré- mente, com USG cervical e da tireóide2,6.
operatório da existência de um carcinoma Há ainda quem defenda a tireoidectomia
tireoidiano pode evitar que o paciente tenha apenas quando existe evidência clínica ou
que ser submetido a uma segunda cirurgia, radiológica de envolvimento da tireóide2.
para realização de tireoidectomia, após o O uso da radioiodoterapia não é
resultado histopatológico da lesão, único consenso, contudo, e a maioria dos autores
exame capaz de estabelecer seu diagnóstico recomenda essa forma de tratamento nos
definitivo3,4. casos de grandes tumores, na presença de
O tratamento cirúrgico do cisto do malignidade concomitante da glândula
ducto tireoglosso foi descrito pela primeira tireóide, ou doença metastática5. É válido,
vez por Schlange, em 1893, e consistia na porém, ressaltar que o risco de maligni-
excisão do cisto e uma parte do osso hioide. dades secundárias em pacientes de baixo
Tal tratamento apresentava alta taxa de risco, incluindo crianças, nas quais o efeito

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Carcinoma papilífero em cisto do ducto tireoglosso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

a longo prazo é questionável, implica que a 5. Van Beck, Khaja. Thyroglossal Duct
seleção dos pacientes deve ser cuidadosa2. Cyst Carcinoma in a Young Female:
A incidência de metástases em linfo- Case Report and Review of Literature.
nodos cervicais provenientes de carcinoma Case Rep Otolaryngol.
de ducto tireoglosso é baixa, ocorrendo em 2019;2019:4069375. doi:
apenas 7,7% dos casos relatados, e a in- 10.1155/2019/4069375.
vasão local é rara. O risco de metástase é 6. Wood, Bigcas, Alava, Bischoff,
inferior a 2% dos casos, portanto, o esva- Langerman, Kim. Papillary-Type
ziamento cervical profilático não é indicado Carcinoma of the Thyroglossal Duct
de rotina. Tal procedimento deve ser rea- Cyst: the case for conservative
lizado apenas na presença de linfonodos management. Ann Otol Rhinol Laryngol.
positivos5,6,10. 2018;127(10):710-6. doi:
10.1177/0003489418791892.
CONCLUSÃO 7. Korbi, Houas, Bouatay, Harrathi,
O carcinoma do ducto tireoglosso Koubaa. Primary papillary carcinoma of
consiste em uma condição incomum que the thyroglossal duct in a 14- year-old
deve sempre ser levada em conta em female: case report and review of the
pacientes que se apresentam com massas literature. Pan Afr Med J. 2019;32:121.
císticas na linha média do pescoço. doi:
Cirurgia com excisão completa é a conduta 10.11604/pamj.2019.32.121.15246.
terapêutica de escolha, além de abordagem 8. Iftikhar, Ikram, Nathani, Muhammad.
multidisciplinar (sobretudo equipes médica Papillary Thyroid Carcinoma within
e de fonoaudiologia) visando uma melhoria Thyroglossal Duct Cyst: case series and
no prognóstico desses pacientes, que devem literature review. Int Arch
ser acompanhados de forma periódica Otorhinolaryngol. 2018;22(3):253-5. doi:
(semestralmente durante o primeiro ano e 10.1055/s-0037-1606277.
após, anualmente). O diagnóstico definitivo 9. Martins, Melo, Tincani, Lage, Matos.
de malignidade é realizado apenas no pós- Papillary carcinoma in a thyroglossal
operatório, mediante análise duct: case report. Sao Paulo Med J.
histopatológica da lesão. 1999;117(6):248-50. doi:
10.1590/s1516-1801999000600005.
REFERÊNCIAS Penna, Mendes, Kraft, Berenstein,
Fonseca, Martorina, et al.
1. Carter, Yeutter, Mazeh. Thyroglossal Simultaneous Papillary Carcinoma in
duct remnant carcinoma: beyond the Thyroglossal Duct Cyst and Thyroid.
sistrunk procedure. Surg Oncol. Case Rep Endocrinol.
2014;23(3):161-6. doi: 2017;2017:8541078. doi:
10.1016/[Link].2014.07.002. 10.1155/2017/8541078.
2. Alatsakis, Drogouti, Tsompanidou,
Katsourakis, Chatzis. Invasive
Thyroglossal Duct Cyst Papillary
Carcinoma: a case report and review of
the literature. Am J Case Rep.
2018;19:757-62. doi:
10.12659/AJCR.907313.
3. Donatti, et al. Papillary Carcinoma of
the Thyroglossal Duct Cyst: Case Fonte de financiamento: Não
Report. Rev. Salusvita. 2020;39(1):111- Conflito de interesses: Não
7.
Data de Submissão: 29 Outubro 2021
4. Rayess, Monk, Svider, Gupta, Raza, Lin.
Thyroglossal Duct Cyst Carcinoma: a Decisão final: 03 Março 2022
systematic review of clinical features
and outcomes. Otolaryngol Head Neck Autor de Correspondência:
Surg. 2017;156(5):794-802. doi: Victor Hugo Maion
10.1177/0194599817696504. E-mail: maion@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3216

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223230
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USO DE VERDE DE INDOCIANINA EM HEPATECTOMIA VIDEOLAPAROSCÓPICA:

UM RELATO DE CASO E REVISÃO DA LITERATURA

USE OF INDOCYANINE GREEN IN LAPAROSCOPIC HEPATECTOMY: A CASE REPORT AND LITER-

ATURE REVIEW

Rafael Mello Fontolan Vieira¹; João Paulo Bueno Silva2; Matheus Antonio Trald3; Isabella Andressa
Ramsdorf Costa3; Geraldo Corrêa Tenório de-Siqueira4; César Alberto Talavera Martelli3.

RESUMO
Introdução: A cirurgia guiada por fluorescência é uma modalidade promissora que pode ser usada em
diferentes contextos como subsídio diagnóstico ou terapêutico. Relato do caso: Trata-se de um paciente de sexo
masculino, de 67 anos, com diagnóstico prévio de cirrose por vírus da hepatite e submetido a ressecção de
hepatocarcinoma videolaparoscópica de lobo esquerdo com o uso da substância Verde de Indocianina (VIC).
Conclusão: No caso relatado a técnica cirúrgica videolaparoscópica guiada por imunofluorencência utilizando a
substância Verde de Indocianina foi decisiva na ressecção do hepatocarcinoma com margem de segurança.
Palavras-chave: Verde de Indocianina. Relatos de Casos. Neoplasias Hepáticas.

ABSTRACT
Introduction: Surgery guided by fluorescence is a promising technique that may be used in different contexts
with therapeutic or diagnostic subsidy. Case report: This study reports the case of a 67 year-old male patient
with previous diagnosis of hepatitis B cirrhosis who underwent indocyanine green (ICG) laparoscopic of hepato-
cellular carcinoma resection of the left lobe. Conclusion: In the case reported, the laparoscopic surgical tech-
nique guided by immunofluorescence using the substance Indocyanine Green was decisive in the resection of
the hepatocarcinoma with a safety margin.
Keywords: Indocyanine Green. Case Reports. Liver Neoplasms.

INTRODUÇÃO 10.550 óbitos por carcinoma hepatocelular

O carcinoma hepatocelular (CHC) é o no Brasil, sendo 6.181 do sexo masculino e
principal tumor primário maligno do fígado 4.369 do sexo feminino. Ainda, utilizando
e apresenta como principais fatores de risco dados do Sistema de Informações sobre
as infecções pelos vírus da Hepatite B e C, Mortalidade (SIM) e do Sistema de Infor-
além de hábitos de vida, como consumo de mações Hospitalares do SUS (SIH/SUS)
bebida alcoólica predispondo a cirrose percebe-se que houve um aumento
hepática, obesidade e exposição a progressivo dos casos de mortes nos
aflatoxinas. Com uma estimativa de mais últimos 10 anos pelo referido carcinoma,
de meio milhão de novos casos anualmente significando um aumento de 39,19% entre
no mundo e uma prevalência em países em os anos de 2009 e 2018.
desenvolvimento a doença é de extrema Convém salientar seus fatores de
importância para a saúde pública no risco que, como citado anteriormente, se
Brasil1. baseiam em patologias preexistentes e por
O CHC é o sexto tumor mais comum hábitos e vícios do paciente assim como o
no mundo e o terceiro em causas de morte2. sexo do paciente. Foi constatado que o
De acordo com os dados do World Cancer maior risco para desenvolvimento do
Research Found do Instituto Americano do carcinoma hepatocelular é a cirrose. Ainda,
Câncer, em 2018 foram diagnosticados fatores externos às patologias que
841.080 novos casos e mais de 700.000 acometem o fígado, como Diabetes Mellitus
mortes pelo mundo. Já a nível nacional, de (DM) também apresentaram relação com
acordo com dados do Instituto Nacional do CHC3. Para somar, os agentes etiológicos
Câncer (INCA), em 2018 foram confirmados mais comumente associados ao
desenvolvimento do CHC são os vírus da
_____________________________________
¹Hospital Regional do Câncer de Presidente Prudente, Cirurgia Hepatobiliopancreática e Transplante de Fígado -
Presidente Prudente - SP - Brasil
2Santa Casa de Misericórdia de Presidente Prudente, Cirurgia Geral - Presidente Prudente - SP - Brasil
3Universidade do Oeste Paulista, Faculdade de Medicina - Presidente Prudente - SP - Brasil
4Hospital Regional do Câncer de Presidente Prudente, Cirurgia Oncológica - Presidente Prudente - SP – Brasil

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Uso de verde de indocianina em hepatectomia videolaparoscópica: um relato de caso e revisão da
literatura
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

Hepatite B (VHB) e Hepatite C (VHC). A distinção aos hepatócitos normais, os quais

Hepatite B é transmitida por transfusões de apresentam o sistema portal como a
sangue contaminado, injeções intravenosas principal via de suprimento sanguíneo. A
e contato sexual. A transmissão vertical da característica das imagens demonstrará
mãe para o feto é a principal causa de uma lesão a qual aumenta durante a fase
infecção por VHB em todo o mundo. Os arterial e apresenta a lavagem (wash-out)
portadores da Hepatite B têm um risco de progressiva de contraste em relação ao
10% a 25% de desenvolver o carcinoma e, parênquima hepático normal. É feito
ao contrário de outras causas de hepatite utilização do critério LI-RADS, o qual
crônica, o VHB é o único na qual pode levar constata classificação 5 (LR-5), defi-
ao desenvolvimento do carcinoma nitivamente carcinoma hepatocelular. Caso
independente da cirrose. Já, por outro lado, o teste de imagem seja ambíguo e o
o VHC conduz 80% dos pacientes para diagnóstico ainda permaneça incerto, um
hepatite crônica, com, aproximadamente, nível sérico de alfa-feto-proteína (AFP) pode
20% desenvolvendo cirrose. Na hepatite C, ser pedido. Valores acima de 400ng/ml tem
o desenvolvimento de CHC ocorre quase um alto valor preditivo positivo para CHC.
exclusivamente no fígado com cirrose já Lembrando que a AFP é uma glicoproteína
estabelecida4. produzida pelo fígado a qual apresenta
Quanto ao sexo do paciente, o valores normais de 0 a 10ng/ml4.
carcinoma hepatocelular ocorre mais Já ao tratamento, este envolve desde
frequentemente em homens, assim como os medidas menos invasivas como a rádio
óbitos, como citado anteriormente. Esse ablação e alcoolização até medidas
fator se justifica pelo fato de os homens cirúrgicas como ressecções hepáticas e
terem maior probabilidade de se infectar transplante de fígado2. As indicações de
com hepatite viral; maior consumo de ressecções hepáticas para CHC demandam
álcool, cigarro e tabaco e apresentam índice situações especificas onde o paciente deve
de massa corporal mais alto do que as preencher critérios de ressecabilidade ana-
mulheres. Ainda, níveis mais elevados de tômicos e clínicos, como o critério de
testosterona e/ou uso de esteroides Barcelona Clinic Liver Cancer (BCLC) e a
anabolizantes podem ser responsáveis pela escolha de ressecções via videolaparoscopia
maior incidência em homens. Já as está cada vez mais difundida e estabelecida
aflotoxinas, também indutoras do CHC, são como padrão. As vantagens são impor-
produzidas por fungos Aspergillus tantes ao paciente principalmente por se
localizados em grãos como soja, milho ou tratar de pacientes com cirrose havendo
amendoim quando armazenados em assim o risco de descompensações devido a
condições úmidas e quentes. A indução do injúria traumática da cirurgia. Após a
carcinoma é dependente da dose e duração introdução de aparelhos de video-
da exposição, sendo que quanto maior a laparoscopia mais modernos com recursos
dose, maior a chance de desenvolvimento de luz (luz infra vermelha, luz ultra violeta
do carcinoma hepatocelular. Quando entre outros) foi possível o desenvolvimento
preexistente caso de Hepatite B, a e aplicabilidade de medicamentos que re-
aflatoxina exerce papel sinérgico sendo o agem com a luz, como, por exemplo o Verde
risco aumentado em 30 vezes quando de Indocianina (VIC) que impregnam em
comparado à exposição solo das afla- determinados tipos de tecidos, como por
toxinas4. exemplo o tecido hepático onde está o
O seu diagnóstico é fundamentado CHC5.
em exames de imagem, já que a utilização A cirurgia guiada por fluorescência é
de biopsia hepática, considerada exame uma modalidade em desenvolvimento, e
padrão ouro, não é mais utilizada de modo seu processo histórico provém do começo
rotineiro, pois há alto risco de sangramento do século XXI, na qual várias técnicas
devido à intensa vascularização do órgão3. cirúrgicas utilizando as propriedades de
Portanto, o diagnóstico pode ser es- fluorescência da VIC foram desenvolvidas,
tabelecido utilizando Tomografia Compu- dentre elas estava a cirurgia cardíaca com
tadorizada (TC) e/ou Ressonância Mag- coronariografia, linfoangiografias, iden-
nética (RM) contrastada na qual ficará tificação de linfonodos sentinelas durante
evidenciado artérias hepáticas anormais em uma ressecção de câncer de mama.

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Hodiernamente, seu uso se dá em cirurgia termo de consentimento livre esclarecido.

hepatobiliar durante a colangiografia6. Na Assim, este foi submetido ao Comitê de
área da cirurgia hepática, o uso de VIC está ética e Pesquisa da Universidade do Oeste
sendo estabelecido como um recurso Paulista - UNOESTE, sendo aprovado sob o
intraoperatório que permite, não só o registro CAAE: 51851521.2.0000.5515.
diagnóstico de lesões sugestivas de CHC,
como a obtenção de margens cirúrgicas RELATO DO CASO
livres7. Paciente do sexo masculino, 67 anos,
Fisiologicamente, a VIC é excretada branco, natural e procedente de Dracena,
no fígado pelos canalículos biliares dentro assintomático, realizava acompanhamento
de 20 a 30 minutos após a infusão laboratorial de rotina em instituição de
endovenosa. No tecido hepático tumoral, atenção primaria de saúde e
podendo este ser o colangiocarcinoma ou acompanhamento irregular com
hepatocarcinoma, há uma importante infectologista por apresentar diagnóstico
alteração da arquitetura histológica prévio cirrose hepática por vírus da
impossibilitando a excreção hepática da Hepatite B com classificação Child A (7
VIC desta forma este tecido impregnado irá, pontos), em tratamento com Entecavir há 3
sob luz infravermelha, demonstrar a lesão meses e ligaduras de varizes de esôfago
em detalhes no intraoperatório. O protocolo prévia. Foi realizado Ultrassonografia de
de uso da VIC em cirurgia abdômen como exame de rotina para
hepatobiliopancreática tem sido com cirrose, a qual identificou um nódulo
infusão de 10mg diluídas em água suspeito de neoplasia. Paciente foi em-
destilada, cerca de 20ml no total, aplicado caminhado para médico gastroenterologista
endovenoso com 24 horas de antecedência clínico o qual solicitou ressonância
ao procedimento cirúrgico. Tal protocolo magnética (RM). À RM, o laudo aponta
permite que a VIC impregne no tecido redução volumétrica do fígado, resultados
tumoral e seja completamente lavada do positivos para hepatopatia crônica, com
restante do parênquima hepático livre de nódulo no segmento III hepático, focos de
tumor6. impregnação arterial pelo agente para-
Diferentemente dos protocolos magnético e clareamento precoce, cujo
utilizados em coloproctologia para aspecto foi compatível com carcinoma
visualizar vasos e em mastologia para hepatocelular. O escore MELD foi aplicado,
linfonodo sentinela, na cirurgia hepática o o qual apresentou valor 10, indicando 6%
objetivo é detectar os focos de alteração de mortalidade em 1 ano. Foi aplicado o
estrutural histológica ocasionados pelo escore BCLC no qual o resultado cursava
tumor8,9. Sua importância é descrita no tipo com ressecção cirúrgica da lesão. Paciente
histológico dos CHC visto que os tipos bem foi, então, encaminhado para o Hospital
diferenciados apresentam uma Regional do Câncer de Presidente Prudente
fluorescência uniforme e bem definida (HRCPP) via Central de Regulação de
enquanto os tipos indiferenciados, de ma- Ofertas de Serviços de Saúde (CROSS) onde
neira semelhante as metástases hepáticas, foi submetido a ressecção de
apresentam apenas um halo na periferia da hepatocarcinoma de lobo esquerdo por via
lesão que corresponde ao tecido hepático laparoscópica com o uso de Verde de
sadio9,10. Indocianina. Foi realizada biópsia da peça
O presente estudo visa reportar a cirúrgica cujo resultado do fragmento
descrição de caso de um paciente do sexo hepático retirado foi de carcinoma
masculino diagnosticado com carcinoma hepatocelular moderadamente diferenciado,
hepatocelular e que foi submetido a grau III de Edmondson Steiner. O paciente
cirurgia de ressecção hepática por teve alta no terceiro dia do pós-operatório e
videolaparoscopia com a utilização do realizou acompanhamento ambulatorial no
Verde de Indocianina e descrever o uso de HRCPP sem sinais de descompensação
Verde de Indocianina em cirurgia de hepática.
ressecção de lobo hepático esquerdo por
videolaparoscopia. Este trabalho foi DISCUSSÃO
realizado sob a anuência do paciente, cujo O carcinoma hepatocelular é um
caso foi relatado, a partir da exposição do câncer primário de fígado que tem como

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literatura
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

principal fator de risco a cirrose hepática e indicado, na grande maioria dos casos,
as hepatites virais B e C. A cirrose hepática apenas tratamento de suporte (cuidados
é caracterizada por fibrose e formação de paliativos exclusivos)12.
nódulos no fígado que leva à alteração da Dessa forma, ao avaliar o BCLC do
organização lobular normal do fígado11 e paciente, o mesmo foi sugestivo de
todos os pacientes de qualquer idade com ressecção cirúrgica. Deve-se salientar que o
cirrose devem fazer triagem para carcinoma fígado com cirrose tem prejuízo de função e
hepatocelular e acompanhamento de ima- de capacidade de regeneração e, assim, o
gem de rotina para avaliação da forma e risco de insuficiência hepática pós-res-
função hepática12. No caso do paciente, ao secções está aumentado nessa população
realizar exames de rotina com USG para de pacientes, por isso é importante o
acompanhamento da cirrose hepática foi seguimento do paciente para avaliar se há
identificado nódulo com características descompensação hepática13.
suspeitas de neoplasia o qual foi enca- A escala MELD (Model for End Stage
minhado para realização de testes Liver Disease) aplicada no paciente utiliza
radiológicos sendo comumente usados a TC os valores de bilirrubina, creatinina e de
e RM com contraste. Nódulos suspeitos de INR (International Normalized Ratio). Sua
malignidade ao USG ≥2 cm são detectados vantagem é o fato de ser contínua, sendo
por TC e RM com sensibilidade de 90%, realizada repetidamente. É recomendado a
sendo esses dois últimos exames preferidos realização de procedimento cirúrgico
em pacientes que apresentam resultados quando o MELD está abaixo de 10 e,
duvidosos utilizando o USG como mo- quando entre 10 e 15, deve-se ter cautela
dalidade inicial10. para realizar procedimentos cirúrgicos que
Ao ser identificado o nódulo hepático devem ser indicadas somente em casos
e estabelecido o diagnóstico de carcinoma estritamente necessários, como no caso
hepatocelular moderadamente diferenciado, relatado. Quanto a cirurgia de ressecção,
a ressecção cirúrgica da lesão foi proposta, quanto maior a ressecção hepática, maior a
o que converge com a literatura já que, de chance de insuficiência no pós-operatório e,
acordo com o estudo de CHEDID12 os quanto menor a ressecção, maior a chance
tratamentos com maior potencial curativo de recorrência tumoral. Contudo, pode
para o CHC são a ressecção e o transplante haver dificuldade na determinação da
hepático. As indicações de tratamento se extensão da massa tumoral, sendo
dividem de acordo com o estágio tumoral necessário, portanto, cautela na realização
pelo sistema de classificação do escore do procedimento cirúrgico. Para melhor
BCLC. Os pacientes que são classificados confiabilidade do processo, pode-se usar os
como CHC muito precoce (BCLC 0) ou marcadores fluorescentes, como o Verde de
precoce (BCLC A), são passíveis de tra- Indocianina para melhor visualização da
tamento com ressecção hepática, ablação e massa tumoral e, consequentemente,
transplante hepático. Pacientes com melhor taxa de sucesso cirúrgico14.
nódulos únicos, função hepática pre- O primeiro uso do Verde de
servada e sem hipertensão portal devem ser Indocianina na hepatectomia guiada por
avaliados para realização de tratamento imunofluorescência foi descrito no Japão
cirúrgico. O tratamento de escolha para os em 2009 e, desde então, ela tem sido
pacientes com CHC intermediário é a qui- amplamente utilizada como uma ferra-
mioembolização transarterial, que demons- menta para o diagnóstico e direcionamento
trou aumento de sobrevida em relação ao de cirurgias de tumores hepáticos, como no
tratamento conservador12,13. Destaca-se, caso citado. A tecnologia de imagem de
ainda, que o estágio B é o mais hete- fluorescência molecular que utiliza o Verde
rogêneo, o que dá margem a realização de de Indocianina é capaz de definir e
condutas alternativas como a cirurgia. Já a delimitar massas neoplásicas e segmentos
maioria dos pacientes diagnosticados com hepáticos, o que permite a detecção de
CHC avançado - BCLC C - é tratada com pequenas lesões ou metástases. Essa
terapias alvo moleculares ou imunoterapia. tecnologia pode guiar tanto o planejamento
Por fim, no CHC em estágio terminal - pré-operatório como intraoperatório através
BCLC D os pacientes apresentam um de imagens 3D que expressam a anatomia e
prognóstico muito reservado, estando o grau de funcionalidade celular dos tecidos

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3230

Vieira et al.
Uso de verde de indocianina em hepatectomia videolaparoscópica: um relato de caso e revisão da
literatura
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

hepáticos, aumentando o sucesso cirúrgico guiada por imunofluorescência se torne

e diminuindo a possibilidade de cada vez mais difundida, facilitando o
insuficiência hepática15. diagnóstico preciso e o tratamento de
A técnica, baseada em imagem de luz hepatocarcinomas.
infravermelha pela fluorescência da VIC,
consiste na administração intravenosa ou REFERÊNCIAS
intrabiliar do Verde de Indocianina antes
da cirurgia ou no próprio intraoperatório. 1. Baecker A, Liu X, La Vecchia C, Zhang
Morita et al.16 e Lim et al.17 reportaram a ZF. Worldwide incidence of hepatocel-
administração intravenosa de 0,25- lular carcinoma cases attributable to
0,5mg/kg de VIC cerca de 12 horas antes major risk factors. Eur J Cancer Prev.
da cirurgia para a identificação intra- 2018;27(3):205-12. doi:
operatória dos tumores pela fluorescência. 10.1097/CEJ.0000000000000428.
Após a injeção, os hepatócitos tumorais e 2. Xu XF, Xing H, Han J, Li ZL, Lau WY,
não tumorais rapidamente absorvem a VIC Zhou YH, et al. Risk Factors, Patterns,
a qual excretada pela bile aproxi- and Outcomes of Late Recurrence Af-
madamente 30 minutos após sua ter Liver Resection for Hepatocellular
administração e desaparece do parênquima Carcinoma: A Multicenter Study From
não tumoral em algumas horas. China. JAMA Surg. 2019;154(3):209-
Entretanto, o Verde de Indocianina per- 17.
manece nos hepatócitos tumorais e em doi: 10.1001/jamasurg.2018.4334.
áreas patológicas do fígado, delimitando a 3. Vigano L, Laurenzi A, Solbiati L, Pro-
área neoplásica a ser pesquisada, daí o seu copio F, Cherqui D, Torzilli G. Open
uso estar sendo amplamente difundido, Liver Resection, Laparoscopic Liver
pois permite melhores delimitações de Resection, and Percutaneous Thermal
massas tumorais hepáticas18. A he- Ablation for Patients with Solitary
terogeneidade da fluorescência é carac- Small Hepatocellular Carcinoma
terística do carcinoma hepatocelular que (≤30mm): Review of the Literature and
pode apresentar variados padrões, sendo o Proposal for a Therapeutic Strategy.
mais comum com fluorescência central19. Dig Surg. 2018;35(4):359-71.
Contudo, a identificação pelo VIC do doi: 10.1159/000489836.
carcinoma hepatocelular, pode ser menos 4. Baiocchi GL, Diana M, Boni L. Indocy-
específico do que as técnicas de imagem de anine green-based fluorescence imag-
fluorescência que utilizam um anticorpo ing in visceral and hepatobiliary and
específico para detecção de câncer. Além pancreatic surgery: State of the art
disso, como a penetração da fluorescência and future directions. World J Gastro-
emitida pelo Verde de Indocianina no tecido enterol. 2018;24(27):2921-30.
é de cerca de 5-10mm, é impossível doi: 10.3748/wjg.v24.i27.292.
visualizar massas neoplásicas localizados 5. Huang SW, Ou JJ, Wong HP. The use
em regiões hepáticas profundas. Embora a of indocyanine green imaging tech-
imagem de fluorescência por VIC seja nique in patient with hepatocellular
suficientemente prática para cirurgiões carcinoma. Transl Gastroenterol
hepáticos, é importante compreender as Hepatol. 2018;3:95.
características da técnica e utilizá-la de doi: 10.21037/tgh.2018.10.15.
maneira complementar com a inspeção e 6. Kokudo N, Ishizawa T. Clinical appli-
palpação ou um exame de ultrassom cation of fluorescence imaging of liver
intraoperatório6. cancer using indocyanine green. Liver
Cancer. 2012;1(1):15-21.
CONCLUSÃO doi: 10.1159/000339017.
Neste caso a técnica cirúrgica video- 7. Kaibori M, Matsui K, Ishizaki M, Iida
laparoscópica guiada por imunofluo- H, Sakaguchi T, Tsuda T, et al. Evalu-
rescência utilizando a substância Verde de ation of fluorescence imaging with in-
Indocianina foi decisiva na ressecção do docyanine green in hepatocellular car-
hepatocarcinoma com margem de segu- cinoma. Cancer Imaging. 2016;16:6.
rança. Espera-se que, com o aprimo- doi: 10.1186/s40644-016-0064-6.
ramento clinico e tecnológico, a cirurgia

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3230

Vieira et al.
Uso de verde de indocianina em hepatectomia videolaparoscópica: um relato de caso e revisão da
literatura
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

8. Yokoyama N, Otani T, Hashidate H, 16. Morita Y, Sakaguchi T, Unno N, Shi-

Maeda C, Katada T, Sudo N, et al. Re- basaki Y, Suzuki A, Fukumoto K, et
al-time detection of hepatic microme- al. Detection of hepatocellular carci-
tastases from pancreatic cancer by in- nomas with near-infrared fluorescence
traoperative fluorescence imaging: imaging using indocyanine green: its
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doi: 10.1016/[Link].2003.08.024. Fonte de financiamento: Não
15. Digital M, Digital I, Liver C, Clinical P, Conflito de interesses: Não
Medical I, Molecular I. Guidelines for Data de Submissão: 22 Novembro 2021
application of computer-assisted indo- Decisão final: 18 Abril 2022
cyanine green molecular fluorescence
imaging in diagnosis and surgical nav-
igation of liver tumors. Autor de Correspondência:
2019;39(10):1127-1140. doi: César Alberto Talavera Martelli
10.12122/[Link].16734254.2019.10.01. E-mail: cmartellivasc@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3230

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223258
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

TROMBOSE VENOSA PORTO-MESENTÉRICA APÓS GASTRECTOMIA VERTICAL

LAPAROSCÓPICA: UM RELATO DE CASO

PORTO-MESENTERIC VENOUS THROMBOSIS AFTER LAPAROSCOPIC VERTICAL GASTRECTOMY:

A CASE REPORT

José Walter Feitosa Gomes¹; Maria Stella Vasconcelos Sales Valente2; Paulo Eduardo Nunes Campelo1;
George Cajazeiras Silveira Filho2.

Introdução: Com a epidemia de obesidade, as cirurgias bariátricas tornaram-se mais realizadas e as

complicações pós-operatórias, como a trombose da veia porta mesentérica (TPM), mais comuns. Relato
do caso: Relatamos um caso de TPM no pós-operatório de gastrectomia vertical. Conclusão: Diante uma
sintomatologia inespecífica junto à manifestação tardia da TPM, faz-se necessário o conhecimento desta,
para investigação adequada no pré e pós-operatório da gastrectomia.
Palavras-chave: Gastrectomia. Trombose Venosa. Obesidade.

ABSTRACT
Introduction: With the obesity epidemic, bariatric surgeries have become more performed and
postoperative complications, such as portomesenteric vein thrombosis (PMVT), more common. Case
report: We report a case of PMVT in the postoperative period of sleeve gastrectomy. Conclusion: Faced
with a nonspecific symptomatology along with the late manifestation of PMVT, knowledge of this is
necessary for adequate investigation in the pre and postoperative of gastrectomy.
Keywords: Gastrectomy. Venous Thrombosis. Obesity.

INTRODUÇÃO houve aumento desta complicação na

Diante do avanço da epidemia de última década, porém encontramos
obesidade, as cirurgias bariátricas estão escassez de dados na literatura devido ao
sendo mais realizadas pela eficácia no diagnóstico falho e à clínica imprevisível. A
controle da obesidade mórbida e dos dis- etiologia é multifatorial, com destaque a
túrbios metabólicos. Dentre as técnicas ci- predisposição genética para trombofilia ou
rúrgicas, a gastrectomia vertical consiste na outro estado de hipercoagulabilidade,
cirurgia laparoscópica mais prevalente presente em aproximadamente 43% dos
mundialmente, embora complicações pos- casos, tornando-se necessária a inves-
sam ocorrer, como a trombose da veia porta tigação hematológica5,6.
mesentérica (TVPM), que, apesar de rara, é A apresentação clínica da TVPM
mais frequente quando comparada às de- varia desde um quadro assintomático, em
mais técnicas. O maior risco trombótico obstruções parciais, até a dor abdominal
nesta cirurgia pode estar associada à res- intensa, sintoma mais prevalente, com
secção de aproximadamente 80% da área início em dias a meses do pós-operatório. A
gástrica, com alteração da anatomia ausência de sintomas e a variabilidade de
vascular e maior processo inflamatório nes- sua manifestação podem justificar os casos
ta região predispondo à coagulopatias1-4. com diagnóstico tardio. Trata-se inici-
As diversas técnicas operatórias almente com anticoagulação em longo
apresentam como complicação comum a prazo com bons resultados6-9.
trombose venosa, com incidência em 3%, O primeiro relato de trombose da
enquanto a TVPM é uma complicação rara veia porta como uma complicação da gas-
a qual abrange menos de 0,3% dos casos trectomia foi escrito por Berthet et al. em
após cirurgia bariátrica, com acometimento um paciente trombofílico. Desde este
inicial da veia porta, seguida pela veia estudo, a TVPM foi mais reportada para
mesentérica superior e pela veia esplênica. atenção dos profissionais ao tratamento
Devido ao risco trombótico da gastrectomia, precoce, com o intuito de reduzir o risco de

_____________________________________
¹Instituto AMO de Tratamento da Obesidade - Fortaleza - CE - Brasil
2Universidade de Fortaleza, Curso de Medicina - Fortaleza - CE - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3258

Gomes et al.
Trombose venosa porto-mesentérica após gastrectomia vertical laparoscópica: Um Relato de Caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

evolução para isquemia e infarto intestinal, sentérica superior e de suas tributárias e

fatores de pior prognóstico. Portanto, a edema em cabeça de pâncreas.
seguir relatamos nossa conduta terapêutica
diante do quadro de trombose de veia porta
após gastrectomia vertical laparoscópica,
bem como suas principais manifestações e
resultados clínicos10.

RELATO DO CASO
Paciente do sexo masculino, 42 anos,
ensino superior completo, casado, 183cm
de altura, 120kg, IMC de 35,8kg/m2, com
histórico de múltiplas tentativas frustradas
de perda de peso. Apresentava apneia obs-
trutiva do sono, doença do refluxo gas-
troesofágico e hipertensão arterial sistê-
mica, sem mais comorbidades associadas Figura 1. Tomografia computadorizada com
ou cirurgias prévias. Nega tabagismo, eti- contraste sinalizando veia porta com sinais de
lismo e relata alimentação hipercalórica e trombose crônica.
sedentarismo.
Foi internado eletivamente para
realização de gastrectomia vertical vídeo-
laparoscópica. Diante dos exames comple-
mentares pré-operatórios, foram obser-
vados esteatose hepática moderada em
ultrassonografia de abdome total e nódulo
hiperdenso em segmento posterior do
pulmão direito à TC de tórax, com demais
exames laboratoriais normais. A cirurgia foi
realizada após anestesia geral padrão e uso
de botas pneumáticas, transcorrendo sob o
tempo de 50 minutos, sem complicações no
transcurso intraoperatório. No pós-opera-
tório, houve normalização dos níveis pres-
Figura 2. Tomografia computadorizada de
sóricos e melhora do padrão respiratório
abdome com contraste evidenciando trans-
durante o sono. Após a alta hospitalar, o formação cavernomatosa local.
paciente utilizou enoxaparina (40mg/dia)
por 8 dias e meias elásticas antitrombo. Na reinternação, o paciente iniciou
No décimo-quarto dia de pós- tratamento com enoxaparina 120mg/dia e
operatório, paciente referiu dor epigástrica angio-ressonância de abdome, seguida,
persistente com irradiação para o dorso, em após 8 dias, de trombectomia mecânica
queimação, de intensidade na escala de dor guiada por TC com angioplastia de veia
de 7/10, desencadeada após alimentação mesentérica superior, com ressecção de
associada à febre vespertina. Aos exames, 73% do trombo, evoluindo com melhora do
evidenciou-se INR de 1.38, Proteína C quadro álgico. A endoscopia digestiva alta
reativa (PCR), transaminase pirúvica (TGP) não revelou sinais de hipertensão portal e o
e lipase discretamente aumentadas, além paciente recebeu alta assintomático após
de anticorpos beta-2-glicoproteína I rea- 11 dias de internação, aceitando dieta
gentes e cofatores fosfolipídicos com pro- branda com hábito intestinal fisiológico e
priedades anticoagulantes. Enquanto a a- normalização do INR para 1,01.
milase, as provas de coagulação e demais Atualmente, 10 meses após a
exames sem alterações. A tomografia com- cirurgia, en-contra-se assintomático, com
putadorizada (TC) de abdome contrastada recanalização do fluxo portal, sem sinais de
revelou trombose crônica da veia porta hipertensão porta, em uso de varfarina
(Figura 1), com sinais de transformação sódica (5mg/dia), peso atual 81kg com IMC
cavernomatosa (Figura 2), associada à de 24,2. Em acompanhamento com hema-
trombose aguda subtotal da veia me-

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3258

Gomes et al.
Trombose venosa porto-mesentérica após gastrectomia vertical laparoscópica: Um Relato de Caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

tologista, o qual realizou mapeamento ge- Shaheen et al.4 detectaram trom-

nético com confirmação de pais com gene bofilia herdada ou adquirida em pelo menos
para trombofilia, entretanto exames do 56% dos casos de TVPM. Enquanto a
paciente foram normais. História familiar incidência de trombofilia hereditária em
positiva para câncer de reto e intestino. pacientes pós-bariátrica com TVPM varia de
Pais homozigotos para trombofilia he- 3% a 43%. Estudos descrevem que neste
reditária e irmã em investigação para grupo de pacientes, as doenças hema-
síndrome do anticorpo antifosfolípide, tológicas mais frequentes são mutação he-
devido história prévia de dois abortos, com terozigótica na protrombina 20210, defi-
mutação V617F no gene JAK2, o qual foi ciência na proteína C e S, deficiência do fa-
ausente no paciente índice. tor V Leiden e hiperfibrinogenemia. No caso
apresentado, havia presença de história
DISCUSSÃO familiar importante, com mapeamento ge-
A TVPM é uma complicação grave e nético compatível de coagulopatia, pela mu-
temida, com mortalidade maior que 50%, tação do V617F no gene JAK2, definido por
mas trata-se de uma ocorrência pouco hematologista13.
frequente nas cirurgias envolvendo a veia Ressalta-se que exames de imagem
porta ou mesentérica e rara nas cirurgias não invasivos são suficientes para diag-
laparoscópicas em geral8. Shoar et al.11, em nóstico de TVPM, logo os mais invasivos
metanálise, avaliaram 41 estudos en- como venografia portal, não são usu-
volvendo 110 casos de TVPM. Treze estudos almente necessários. A TC contrastada,
relataram o número de casos dessa com- definitiva na definição etiológica do caso,
plicação em 16.137 cirurgias bariátricas, ultrassonografia de abdome com Doppler
sendo a incidência de 0,4% (68 pacientes). ou ressonância magnética podem confirmar
Entretanto, no contexto atual está em au- o quadro. É recomendado tratamento com
mento o número de gastrectomias verticais anticoagulantes de duração de 6 a 12
sendo realizadas, logo esse tipo de compli- meses, mas se condição pró-trombótica di-
cação se tornou mais frequente e prova- agnosticada, pode ser indicada a reca-
velmente há muitos casos não diagnos- nalização da veia porta. Ao paciente foram
ticados6,9,10. realizadas anticoagulação plena e trom-
Acreditamos que a diminuição da bectomia mecânica associada à angioplas-
drenagem da veia porta e suas tributárias tia com estabilização do quadro8,13.
seja um potencializador para a patogênese,
logo fatores que reduzem este fluxo, como CONCLUSÃO
desidratação, pneumoperitônio (>15mmHg), Por fim, conclui-se que a trombose
tempo intraoperatório e a própria gastrec- venosa porto-mesentérica, apesar de rara,
tomia, predispõem ao quadro. Associado vem apresentando maior prevalência dentre
também às comorbidades do paciente, com as complicações pós-operatórias da
destaque à obesidade grave e trombofilia gastrectomia vertical, ainda que de causa
hereditária não diagnosticada, ambas a- desconhecida. Diante de uma sintoma-
presentadas pelo paciente do caso6,8-10. tologia inespecífica junto à manifestação
Diante dos relatos já descritos na tardia, faz-se necessário o conhecimento
literatura sobre trombose da veia porta desta, para investigação adequada antes e
após gastrectomia vertical, observa-se uma após cirurgia, principalmente com enfoque
demora no início do quadro clínico, su- no coagulograma e exame de imagem não
gerindo outros fatores ligados a essa invasivo caso não encontrada a etiologia da
complicação que não somente as alterações trombose.
intraoperatórias da perfusão visceral. Para O tratamento conservador com
Csendes et al.12, as principais complicações anticoagulantes tem se mostrado eficaz,
da técnica da gastrectomia são rela- devendo ser considerado como primeira
cionadas à linha de grampeamento, sendo opção. Deve-se estimular a realização de
esta restrição da porção média do estômago estudos prospectivos para identificação de
tubular e, possível apresentação inicial da fatores de risco de forte associação com o
trombose de veia porta, os pequenos va- quadro além de estabelecer melhor a
zamentos de hemorragia entre os gram- etiologia, com o intuito de preveni-la.
pos10,12.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3258

Gomes et al.
Trombose venosa porto-mesentérica após gastrectomia vertical laparoscópica: Um Relato de Caso
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

AGRADECIMENTOS 8. Bridges F, Gibbs J, Hoehmann C.

Ao Prof. Dr. José Walter Feitosa Laparoscopic sleeve gastrectomy
Gomes pela oportunidade e apoio na ela- complicated by portomesenteric vein
boração deste trabalho. thrombosis: a case series. Obes Surg.
E a todos que direta ou indi- 2017;27(4):1112-4.
retamente fizeram parte da nossa formação, doi: 10.1007/s11695-017-2561-5.
o nosso muito obrigado. 9. Pitta G, Pereira D, Oliveira M, Guedes
E, Sampaio J. Cateterismo de artéria
REFERÊNCIAS mesentérica para tratamento de
1. Ozsoy Z, Demir E. Which bariatric trombose de veia porta. J vasc bras.
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Zaveri H, Drury C, Surve A. Portal
Decisão final: 18 Abril 2022
vein thrombosis after laparoscopic
sleeve gastrectomy: presentation and
management. Surg Obes Relat Dis. Autor de Correspondência:
2016;12(10):1787-94. José Walter Feitosa Gomes
doi. 10.1016/[Link].2016.03.005. E-mail: jwalterfeitosa@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3258

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223261
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CAVECTOMIA NO TUMOR DE WILMS COM EXTENSÃO PARA VEIA CAVA RETRO-

HEPÁTICA - RELATOS DE CASOS

CAVECTOMY FOR THE TREATMENT OF WILMS TUMOR WITH VASCULAR EXTENSION TO

RETROHEPATIC VENA CAVA - CASE REPORTS

Bianca Rezende Rosa1; Victória Vergamini Lamana2; Wilson Elias de Oliveira Júnior2,3; Alessandra
Schirley Oliveira de Sousa3; Mariana Furtado Rodrigues1; Gustavo Da Silveira Orsi3; Roberta Zeppini
Menezes da Silva4; Rodrigo Chaves Ribeiro2,3.

RESUMO
Introdução: O tumor de Wilms (TW) pode cursar com extensão intravascular para a veia renal e veia
cava inferior, e em menor frequência para o átrio direito. A quimioterapia pré-operatória é
recomendada com a intenção de reduzir o tamanho do trombo tumoral o que facilita a cirurgia e
diminui o risco de complicações. Para os casos em que há invasão da parede da veia cava e a
ultrassonografia com doppler demonstra ausência de fluxo sanguíneo, uma alternativa cirúrgica é a
cavectomia. A necessidade de circulação extracorpórea (CEC) para os casos em que o trombo tumoral
se estende para a veia cava retro-hepática ou superior torna a cirurgia mais desafiadora e com maior
morbidade. Relato do caso: Os autores apresentam de forma detalhada a abordagem cirúrgica em
dois casos de crianças com TW com extensão para veia cava retro-hepática em que foi realizada a
cavectomia sem o uso de circulação extracorpórea. Conclusão: O uso de técnicas de transplante de
fígado permitiu mobilização hepática completa e excelente acesso a veia cava inferior retro-hepática,
com isso a cavectomia foi bem-sucedida sem a necessidade de CEC e demonstrou ser segura para os
pacientes pediátricos com TW com extensão e invasão da parede da veia cava e sem fluxo sanguíneo.
Palavras-chave: Tumor de Wilms. Veia Cava Inferior. Trombose.

ABSTRACT
Introduction: Wilms tumor (WT) can happen from intravascular extension to the renal vein and inferi-
or vena cava, and less frequently to the right atrium. A preoperative chemotherapy is recommended
with the aim of reducing the size of the tumor thrombus, which eases the surgery and reduces the risk
of problems. Cavectomy is a surgical alternative when there is an invasion of the vena cava wall and
Doppler ultrasonography shows lack of blood flow. For cases in which the tumor thrombus extends to
the retrohepatic or superior vena cava, it is necessary an extracorporeal circulation (ECC), which
makes the surgery more challenging and more morbid. Case report: The authors reveal in details the
surgical approach in two cases of children diagnosed with WT and extension to the retrohepatic vena
cava in which cavectomy was completed without the use of extracorporeal circulation. Conclusion:
Using liver transplantation techniques allowed fully liver mobilization and excellent access to the retro-
hepatic inferior vena cava. Therefore, the cavectomy was successful without the need of ECC and
proved to be safe for pediatric patients diagnosed with WT and extension and invasion of the vena cava
wall without blood flow.
Keywords: Wilms Tumor. Vena Cava, Inferior. Thrombosis.

INTRODUÇÃO acredita-se que cerca de 80 a 90% sejam

O tumor de Wilms (TW) ou tumores de Wilms2.
nefroblastoma é o tumor renal maligno O TW tem a tendência de invadir os
mais comum em crianças1. Os tumores vasos sanguíneos na forma de trombo
renais na infância representam tumoral. Extensão intravascular para a veia
aproximadamente 5% de todas as renal foi relatada em até 20% a 35% dos
neoplasias pediátricas. Desses tumores, pacientes3,4, uma extensão adicional para a

_____________________________________
¹Hospital de Câncer da Amazônia, Cirurgia Pediátrica - Porto Velho - RO - Brasil
2Faculdade de Ciências da Saúde de Barretos Dr. Paulo Prata - Barretos - SP - Brasil
3Hospital de Câncer Infantojuvenil de Barretos, Cirurgia Pediátrica - Barretos - SP - Brasil
4Hospital de Câncer Infantojuvenil de Barretos, Pediatria - Barretos - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3261

Rosa et al.
Cavectomia no tumor de Wilms com extensão para veia cava retro-hepática - Relatos de casos
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

veia cava inferior ocorre em 4-10% dos RELATOS DOS CASOS

pacientes e extensão para o átrio direito é
menos relatado, sendo em torno de 0,7- Caso1
1%5,6. Muitos fatores influenciam no Menino, 7 anos, deu entrada no
manejo do TW com trombo, incluindo a serviço de emergência na origem, com
extensão do trombo, histologia do tumor, quadro de dor e distensão abdominal,
estágio e resposta à quimioterapia3. associada a hematúria e inapetência há 3
Quando há extensão tumoral cavo- dias. Realizado tomografia
atrial é recomendada quimioterapia pré- computadorizada (TC) de abdome que
operatória pelos dois principais grupos demonstrou rim esquerdo com dimensões
cooperativos, o “Children’s Oncology aumentadas à custa de formação complexa,
Group” (COG) e a Sociedade Internacional predominantemente cística, com septos
de Oncologia Pediátrica (SIOP)5,7. A espessos e componentes sólidos, medindo
quimioterapia neoadjuvante pode levar a 8,5 x 5,8 x 7,8cm, ocupando a maior parte
redução do tamanho do trombo tumoral o do parênquima. Presença de extensão da
que facilita a cirurgia e diminui o risco de lesão para seio renal, notando-se
complicações8. amputação da artéria renal esquerda.
Na literatura não há orientações Evidenciado veia renal esquerda e veia cava
específicas sobre a quantidade de ciclos de inferior calibrosas, com material de
quimioterapia pré-operatória nos casos com densidade heterogênea no seu interior
extensão intravascular, mas há uma sugestivo de trombose. Presença de
revisão do grupo SIOP que buscou avaliar a volumosa ascite.
duração ideal do tratamento neoadjuvante Na TC de tórax observado volumoso
e considerou um curso de 4 semanas de derrame pleural bilateral. Foi então
quimioterapia como padrão e um curso submetido à Laparotomia exploradora de
mais longo como estendido. Foi urgência associada à Nefroureterectomia
demonstrado então que não houve benefício Esquerda e Toracostomia com drenagem
adicional no tratamento da extensão do pleural fechada à direita. Após drenagem
trombo quando a quimioterapia torácica houve saída de 750ml de líquido
neoadjuvante foi administrada em um citrino. Foi encaminhado à UTI em estado
curso prolongado além do protocolo9. grave e com necessidade de drogas
Após a quimioterapia o paciente é vasoativas. Evoluiu após com estabilização
reavaliado para verificar se houve regressão do quadro e no 14º dia pós-operatório foi
da extensão vascular e se há fluxo na veia então encaminhado para o Hospital
cava. Nos casos com extensão tumoral até a Oncológico para dar seguimento ao
veia cava retro-hepática ou superior faz tratamento. Na admissão realizou TC de
necessário a circulação extracorpórea (CEC) Abdome que visualizou alterações pós-
para permitir a excisão completa10-12. O que cirúrgicas secundárias a nefrectomia
torna a cirurgia mais desafiadora e esquerda, aumento volumétrico da veia
aumenta o risco de complicações e a cava inferior e do coto da veia renal
morbidade cirúrgica. Se o trombo invadir esquerda, preenchidas por material
ou estiver firmemente aderido à parede do hipodenso, sugestivo de trombo tumoral e
vaso, sua remoção pode não ser possível. pequenos focos hipodensos, também
Portanto, uma estratégia cirúrgica para compatíveis com trombose no interior das
ressecção completa é a cavectomia caso não veias supra-hepáticas, estendendo-se para
se tenha fluxo sanguíneo na veia cava13. o átrio direito (Figura 1). A TC de tórax
Diante disso, relatamos de forma demonstrou pequeno nódulo sólido não
detalhada a técnica de cavectomia em dois calcificado localizado no segmento posterior
casos de Tumor de Wilms com extensão do lobo superior direito. O exame
para veia cava retro-hepática sem a histopatológico revelou Nefroblastoma do
realização de circulação extracorpórea. tipo blastematoso.
Este trabalho foi aprovado pelo
Comitê de Ética em Pesquisa através
através do parecer número 5.182.480.

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3261

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Cavectomia no tumor de Wilms com extensão para veia cava retro-hepática - Relatos de casos
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Diante da redução da extensão do

trombo tumoral foi optado por nova
abordagem cirúrgica para ressecção do
trombo tumoral. Realizamos uma incisão
subcostal bilateral (incisão de Chevron)
com extensão na linha média verticalmente
até o apêndice xifóide. Colocado afastador
de fígado para elevar as margens costais e
assim obter uma boa exposição da
cavidade. Para mobilização do fígado foram
liberados os ligamentos redondo, falciforme,
coronários e triangulares. Realizamos a
Figura 1. Tomografia computadorizada com técnica utilizada no transplante de fígado
achado de trombo tumoral com extensão até para exposição da veia cava retro-hepática,
átrio. conhecida como “piggyback” que permite a
mobilização do fígado para fora da veia cava
Iniciado protocolo SIOP com inferior14 (Figura 3).
esquema quimioterápico de 3 drogas
(actinomicina, vincristina e doxorrubicina)
por 6 semanas. Ao término da 6ª semana
de quimioterapia, realizada TC de abdome
de reavaliação e observado que não houve
alterações significativas na extensão
intravascular acometendo ainda até átrio.
Optado por seguir com quimioterapia como
Alto Risco com ciclofosfamida,
doxorrubicina, carboplatina e etoposide e
radioterapia.
Posteriormente, realizada nova
tomografia de reavaliação que evidenciou Figura 3. Após manobra de piggyback, obtido
redução dimensional do trombo tumoral exposição de veia cava retro-hepática com
acometendo veia cava inferior suprarrenal e trombo tumoral.
retro-hepática, com pequena insinuação ao
segmento supra-hepático (Figura 2). Para obter essa mobilização total do
Observado presença de colaterais venosas fígado, vasos hepáticos menores drenando
perirrenais à direita, com proeminência das na superfície anterior da veia cava são
veias lombares e do sistema ázigos. Para ligados e divididos. Realizada ligadura
complementar a avaliação da veia cava, cuidadosa de todos os ramos diretos do
realizado ultrassom com doppler que lobo caudado para a veia cava inferior.
demonstrou material hipodenso Desta forma, as porções infra-hepática,
preencheendo sua luz no trajeto extra- retrohepática e supra-hepática da veia cava
hepático e retrohepático e sem fluxo ao são completamente expostas e o fígado
estudo Doppler. permanece ligado apenas pelo hilo e pelas
veias supra-hepáticas. Cria-se um plano
entre a veia cava e a parede abdominal
posterior para permitir o controle vascular
circunferencial da cava15. Dissecado e
isolado o coto da veia renal esquerda e a
veia renal direita para adequado controle
vascular.
Realizamos ultrassom intraoperatório
para confirmar a extensão do trombo
tumoral que ocupava toda a luz desde o
Figura 2. Tomografia computadorizada após coto da veia renal esquerda até veia cava
quimioterapia, evidenciando redução do trombo retro-hepática na entrada da supra-
tumoral, agora acometendo até veia cava retro- hepática, com ausência de fluxo neste
hepática. segmento.

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Cavectomia no tumor de Wilms com extensão para veia cava retro-hepática - Relatos de casos
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Colocado um clamp vascular na veia

cava acima do trombo e abaixo dos vasos
hepáticos e aplicado um segundo clamp
vascular distal à parte inferior do trombo e
acima da veia renal direita. Após o
clampeamento verificamos se não houve
repercussão hemodinâmica. Como paciente
permaneceu estável, realizamos a
cavectomia com ressecção de veia cava
retro-hepática até topografia de veia renal
direita. Realizado ligadura dupla com
prolene 4.0 de veia cava retro-hepática
aproximadamente 1cm abaixo da supra- Figura 4. Tomografia computadorizada de
hepática e ligadura oblíqua com prolene 4.0 abdome na admissão demonstrando veia cava
de veia cava logo acima de veia renal inferior com trombo tumoral e volumosa
direita, permanecendo a drenagem da renal tumoração renal esquerda.
direita para o restante da veia cava inferior.
Ressecção de todo o segmento de veia cava Realizado então quimioterapia pré-
com trombo tumoral ocupando toda sua luz operatória por 4 semanas conforme
e sem rupturas. Não foi necessário o uso de protocolo SIOP. Nova tomografia de abdome
prótese. Paciente seguiu com boa evolução após término de quimioterapia
durante internação e teve alta no terceiro neoadjuvante evidenciou redução
dia pós-operatório. dimensional da lesão expansiva de limites
O anatomopatológico revelou bem definidos, agora com predomínio de
ausência de neoplasia viável. Paciente áreas de necrose/liquefação, que acomete
retornou com quimioterapia 21 dias após a metade inferior do rim esquerdo, medindo
cirurgia e sem intercorrências. No momento 9,0 x 6,6 x 6,9cm. Permanece o conteúdo
já concluiu o protocolo quimioterápico e compatível com trombose tumoral da veia
encontra-se fora de tratamento e sem renal esquerda e veia cava inferior, com a
evidências de recidiva. mesma extensão de 6,7cm, mas com
redução da espessura desse trombo
Caso 2 tumoral. Realizado também USG com
Menina, 4 anos, procurou Doppler que demonstrou ausência de fluxo
atendimento na origem com relato da no segmento acometido pelo trombo
genitora de ter palpado massa abdominal tumoral.
em hipocôndrio esquerdo, associado a Foi submetida então a Laparotomia
hematúria macroscópica e perda ponderal Exploradora + Nefroureterectomia
de 1kg. Realizado ultrassom de abdome, Esquerda + Cavectomia + Linfadenectomia
que evidenciou tumoração renal esquerda, retroperitoneal. Realizamos uma incisão
sendo então transferida para Hospital subcostal bilateral (incisão de Chevron).
Oncológico para dar seguimento na Colocado afastador Thompson para uma
investigação. A tomografia de abdome boa exposição da cavidade. Feito inventário
revelou lesão expansiva sólida, de limites de cavidade e observado tumoração renal
bem definidos, apresentando realce esquerda sólido-cística, sem sinais de
heterogêneo pós contraste à custa de áreas ruptura. Realizamos a mobilização dos
centrais de necrose/liquefação na pelve cólons direito e esquerdo para abordar o
renal inferior à esquerda, exibindo o sinal espaço retroperitoneal. Dissecção na região
de ‘’garra’’. Esta massa apresentava um hilar, com identificação dos vasos renais.
componente que ultrapassava a linha Veia e artéria renal foram dissecadas,
média anteriormente a aorta e invadia a isoladas e ligadas separadamente com fio
veia cava inferior em uma extensão de inabsorvível e seccionadas. Após
6,7cm, medindo 11,9 x 10,0 x 9,5cm identificação do ureter, o mesmo foi isolado,
(Figura 4). ligado e seccionado. Liberados os
ligamentos hepáticos e realizada a técnica
de transplante de fígado conhecida como
“piggyback” para mobilização do fígado
para fora da veia cava inferior14. Realizada

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ligadura cuidadosa de vasos hepáticos Não foi necessário o uso de prótese.

menores drenando na superfície anterior da Realizamos linfadenectomia retroperitoneal
veia cava. Dissecção posterior a veia cava para coleta de linfonodos peri-hilares,
para controle vascular circunferencial. Com periaórticos e intercavoaórtico.
isso, obtida boa exposição das porções Anatomopatológico revelou nefroblastoma
infra-hepática, retro-hepática e supra- misto, neoplasia viável no trombo tumoral,
hepática da veia cava. Dissecado e isolado margens cirúrgicas livres. Paciente evoluiu
também veia renal direita para adequado sem intercorrências no pós- operatório.
controle vascular. Realizamos ultrassom Segue em quimioterapia de acordo com
intraoperatório que confirmou trombo Protocolo SIOP.
tumoral com extensão desde veia renal
esquerda até veia cava retro-hepática e DISCUSSÃO
ausência de fluxo neste segmento. O Tumor de Wilms com extensão
Clampeamento vascular de veia cava retro- intravascular representa um desafio
hepática acima do trombo e abaixo das cirúrgico e sua abordagem é
veias supra-hepáticas e aplicado um individualizada. Várias opções de manejo
segundo clamp vascular distal à parte foram descritas, incluindo quimioterapia
inferior do trombo e acima da veia renal pré-operatória para reduzir extensão do
direita. Verificamos que não houve trombo4,5,10, cavotomia e trombectomia7,
repercussão hemodinâmica. Abertura de controle intrapericárdico da veia cava para
parede anterior de veia cava no sentido permitir a ressecção sem bypass3,
longitudinal e observado trombo ocupando circulação extracorpórea (CEC) com
toda a luz e completamente aderido à hipotermia profunda e parada cardíaca6,16 e
parede vascular. Optado por cavectomia cavectomia13,17.
com ressecção de veia cava retro-hepática A maioria dos pacientes com trombo
até topografia de veia renal direita. tumoral é assintomática e o diagnóstico é
Realizado ligadura dupla com vicryl 2.0 de feito apenas em exames de imagem. A
veia cava retro-hepática aproximadamente tomografia combinada com o ultrassom
1cm abaixo da supra-hepática e ligadura com Doppler é útil na definição da presença
oblíqua com vicryl 2.0 e rafia de reforço e extensão do trombo tumoral7.
com prolene 4.0 de veia cava logo acima de Recomenda-se que a ultrassonografia com
veia renal direita, permanecendo a doppler seja realizada para detectar
drenagem da renal direita para o restante infiltração tumoral da veia renal e veia cava
da veia cava inferior. e para avaliar a permeabilidade do fluxo
Ressecção em bloco de tumor, rim sanguíneo12 .
esquerdo e segmento de veia cava, sem A Sociedade Internacional de
rupturas (Figura 5). Oncologia Pediátrica (SIOP) tradicionalmente
recomenda a quimioterapia neoadjuvante
para os pacientes com TW. Enquanto que o
Children's Oncology Group (COG)
recomenda que a quimioterapia pré-
operatória seja administrada apenas em
indicações específicas como os casos de TW
com extensão intravascular5,9.
A maioria dos trombos intracaval e
intraatrial em TW mostra uma resposta à
quimioterapia12. Shamberger et al.
relataram regressão da extensão do trombo
tumoral em 39 de 49 crianças (79,5%) após
quimioterapia neoadjuvante, incluindo 7
casos de 12 nos quais o tumor regrediu de
uma localização atrial, evitando assim a
necessidade de circulação extracorpórea5.
Figura 5. Peça cirúrgica - Ressecção em bloco
de tumoração renal esquerda e segmento de Um outro estudo evidenciou que em 73%
veia cava com trombo tumoral. das crianças a quimioterapia pré-operatória
foi também capaz de reduzir a extensão do
trombo18.

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Atualmente, nenhum protocolo transplante de fígado como o piggyback

oferece orientações específicas sobre a (Tabela 1).
duração da quimioterapia neoadjuvante
para crianças com extensão intravascular.
Sabe-se que a quimioterapia neoadjuvante
pode causar fusão do trombo com endotélio
vascular5 e há preocupações de que cursos
prolongados de quimioterapia aumentem
essa aderência e tornem a ressecção
completa mais desafiadora ou impossível9 .
Um outro possível risco da quimioterapia
pré-operatória é o de embolia pulmonar ou
progressão tumoral durante a
neoadjuvância12.
No UMBRELLA SIOP-RTSG 2016 é
recomendado a ressecção do TW com
trombo intracaval sem extensão do curso
de quimioterapia neoadjuvante, a menos
que haja doença atrial persistente9. A oclusão vascular por trombo
Como resultado da quimioterapia tumoral geralmente leva tempo, isso resulta
pré-operatória, o tamanho do trombo no desenvolvimento de vasos colaterais
tumoral pode diminuir e a trombectomia e retroperitoneais, com isso os pacientes têm
nefrectomia tornam-se mais fáceis e poucas manifestações clínicas11,19. O
seguras. Porém, se o trombo invadir a sistema ázigos fornece desenvolvimento
parede do vaso e a trombectomia não for simultâneo de uma boa rede de circulação
possível, a cavectomia pode ser preferida colateral, que aumenta à medida que o
como uma boa estratégia cirúrgica12. trombo tumoral cresce. Essa rica rede
O prognóstico de crianças com TW e colateral permite realizar cavectomia sem
trombo tumoral não é afetado pela comprometer o retorno venoso13, como
presença ou localização de trombo tumoral demonstrado nos nossos casos.
intravascular, mas uma frequência Na literatura há poucos relatos sobre
aumentada de complicações cirúrgicas foi a cavectomia para o tratamento do TW com
relatada12. O NWTS-4 relata uma taxa de invasão das paredes da veia cava e nenhum
complicação cirúrgica de 17,2% nos casos fluxo de sangue. Ribeiro et al. relataram
com extensão para veia cava inferior e sua experiência em três pacientes com TW
36,7% nos casos com extensão atrial de tratados com cavectomia e concluíram que
trombo tumoral. Uma incidência de 26% a cavectomia é um procedimento seguro13.
para crianças com ressecção primária e Uma revisão retrospectiva
13,2% para aquelas com quimioterapia pré- demonstrou que a análise histopatológica
operatória5. O grupo SIOP relata 18,18% de do trombo removido revelou tumor viável
complicações em 33 crianças com tumor de em 54,5% dos pacientes submetidos à
Wilms e extensão de trombo11. quimioterapia préoperatória18. Em nosso
Nos casos com extensão do tumor relato de casos, tivemos um caso em que
até a veia cava retro-hepática ou superior avaliação anatomopatológica não
seria necessário CEC e parada circulatória demonstrou células malignas viáveis. No
para ressecção. A CEC é um procedimento entanto, de acordo com os princípios
cirúrgico complicado, incluindo o uso de básicos do tratamento cirúrgico do TW, a
esternotomia, atriatomia e anticoagulação ressecção completa de todas as doenças
sistêmica. Leva um tempo operatório mais macroscópicas deve ser tentada13.
longo, maior quantidade de transfusão e A remoção cirúrgica dos tumores e
maior tempo de internação12. do trombo tumoral é a chave para um bom
Como demonstrado nos nossos dois prognóstico20. Em grandes estudos de
casos, foi possível a ressecção de trombo grupo cooperativo multicêntrico como o
tumoral na veia cava retro-hepática sem o NWTS 4, a taxa de sobrevida não foi inferior
uso de CEC, através de quimioterapia em crianças com tumor de Wilms com
préoperatória e mobilização hepática extensão intravascular.
completa com o uso de técnicas de

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_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CONCLUSÃO tension - a single centre experience. J

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fígado permitiu mobilização hepática doi: 10.1016/[Link].2012.11.024.
completa e excelente acesso a veia cava 7. Hadley GP, Sheik-Gafoor MH, Buckels
inferior retro-hepática, com isso a NJ. The management of nephroblas-
cavectomia foi bem sucedida sem a toma with cavo-atrial disease at
necessidade de CEC. Não tivemos presentation: experience from a devel-
complicações intra e pós-operatórias e a oping country. Pediatr Surg Int.
presença de fluxo colateral pelo sistema 2010;26(12):1169-72.
ázigos assegurou um adequado aporte doi: 10.1007/s00383-010-2667-5.
sanguíneo da região e assim não foi 8. Elayadi M, Hammad M, Sallam K,
necessário a utilização de prótese. Portanto, Ahmed G, Ahmed S, Ibrahim A, et al.
a cavectomia demonstrou ser segura para Management and outcome of pediatric
os pacientes pediátricos com TW com Wilms tumor with malignant inferior
extensão e invasão da parede da veia cava e Vena cava thrombus: largest cohort of
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20. Xu S, Sun N, Zhang WP, Song HC,
Decisão final: 03 Março 2022
Huang CR. Management of Wilms tu-
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doi: 10.1007/s12519-019-00272-0. E-mail: biancarezende70@[Link]

Relatos Casos Cir. 2022;8(2):e3261

DOI: 10.30928/2527-2039e-20223347
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

IDIOPATHIC SCLEROSING ENCAPSULATING PERITONITIS: A RARE CAUSE OF

INTESTINAL OBSTRUCTION
PERITONITE ESCLEROSANTE ENCAPSULANTE IDIOPÁTICA: UMA CAUSA RARA DE OBSTRUÇÃO
INTESTINAL

Antonio Angelo Rocha1,2; Antonio Angelo Rocha-Filho1; Ana Gabriela Clemente da Silva2; Natália
Guimarães de Moraes Schenka1; Talita Cristine Souza Lima2; Cássia Caroline Emílio2.

ABSTRACT
Introduction: Sclerosing encapsulating peritonitis (SEP) is rare and chronic inflammatory process
which encases, by a fibrocollagenous membrane, totally or partially, the small intestines, often resulting
in bowel obstruction due to the adhesion of intestinal loops to each other. It can be both primary, or
idiopathic (also known as "abdominal cocoon"), and secondary, in which a subjacent etiology for the
inflammation distributed in this serous membrane can be defined. Clinically, the majority of the affected
individuals present acute, subacute, or chronic episodes of small bowel obstruction, weight loss, nausea,
vomiting, anorexia, and malnutrition. A correct preoperative diagnosis is profoundly difficult and lacks
specificity, therefore demanding a high index of clinical suspicion and remaining as a challenge for most
physicians, who either never come across this entity or neglect its identification even when conducting
an affected patient. Case report: We report here a 68-year-old male who complained of long standing
colicky abdominal pain, with significant weight loss and presented intestinal obstruction. Abdomen CT
scan showed clumping of small intestinal loops, with a thin capsule around it. Exploratory laparotomy
revealed primary SEP, confirmed by histopathological analysis.
Keywords: Intestinal Obstruction. Peritoneal Fibrosis. Peritonitis.

RESUMO
Introdução: A peritonite esclerosante encapsulante (PEE) é um processo inflamatório crônico e raro que
envolve, por uma membrana fibrocolágena, total ou parcialmente, o intestino delgado, frequentemente
resultando em obstrução intestinal devido à adesão das alças intestinais umas às outras. Pode ser
primária, ou idiopática (também conhecida como "abdominal cocoon"), e secundária, na qual uma
etiologia subjacente para a inflamação distribuída por essa membrana serosa pode ser definida.
Clinicamente, a maioria dos indivíduos afetados apresentam episódios agudos, subagudos ou crônicos
de obstrução intestinal, perda de peso, náuseas, vômitos, anorexia e desnutrição. Um diagnóstico pré-
operatório correto é profundamente difícil e possui pouca especificidade, portanto demandando um alto
índice de suspeição clínica e permanecendo como um desafio para a maioria dos médicos, que ou nunca
encontraram essa entidade ou negligenciam sua identificação ao conduzirem um paciente acometido.
Relato do caso: Relatamos aqui o caso de um paciente do sexo masculino, de 68 anos de idade, que se
queixava de dor abdominal cólica prolongada, com importante perda de peso e apresentava obstrução
intestinal. Tomografia computadorizada de abdome mostrou um agregado de alças de intestino delgado,
com uma delgada membrana em seu entorno. A laparotomia exploratória revelou PEE primária,
confirmada pela análise histopatológica.
Palavras-chave: Obstrução Intestinal. Peritonite. Fibrose Peritoneal.

INTRODUCTION secondary, in which a subjacent etiology for

Sclerosing encapsulating peritonitis the inflammation distributed in this serous
(SEP) is rare and chronic inflammatory membrane can be defined1-5. It was first
process which encases, by a described in the medical literature in 1907
fibrocollagenous membrane, totally or by Owtschinnikow8 as “peritonitis chronica
partially, the small intestines, often fibrosa incapsulata”.
resulting in bowel obstruction due to the The diagnosis of SEP is clinical,
adhesion of intestinal loops to each other1-6. usually characterized as recurrent acute,
SEP can be both primary, or idiopathic (also subacute, or chronic episodes of bowel
known as “abdominal cocoon”)7 and obstruction9, and confirmed by radiological
_________________________________________________________________
1Pontifícia Universidade Católica de Minas Gerais, Medicina - Poços de Caldas - MG - Brasil
2Hospital Santa Casa de Poços de Caldas, Cirurgia Geral - Poços de Caldas - MG - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347

1
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

and/or histopathological findings or In the exploratory laparotomy, a

laparotomy 2,10,11 . citrine liquid was identified, the small bowel
We report here a 68-year-old male loops were surrounded by a thick, dense,
who complained of long standing colicky and whitish visceral peritoneum, of fibrotic
abdominal pain, with significant weight loss aspect, with an intense area of adherence
and presented intestinal obstruction. between them; visceral and parietal
Abdomen CT scan showed clumping of small peritoneum layers presenting the same
intestinal loops, with a thin capsule around aspect throughout the abdominal cavity,
it. Exploratory laparotomy revealed primary including the retroperitoneal fascia, not
SEP, confirmed by histopathological allowing visualization of arterial and venous
analysis. vessels of the retroperitoneum (Figures 2
and 3).
CASE REPORT
A 68-year-old male patient was
admitted to the Emergency Department with
epigastric pain, nausea and vomiting with
progressive worsening for 6 months,
associated with significant weight loss
(approximately 20kg). He denied any history
of previous abdominal surgery. He had also
been hospitalized 6 months ago with similar,
but less severe, condition, and complained
of similar crises for about 2 years.
Abdominal CT scan showed distension of
small bowel loops, notably in the jejunum,
with homogeneous thickening and free fluid
in the left flank and iliac fossa without
evidence of obstructive factors (Figure 1).
The patient remained under clinical follow-
up and conservative treatment.

Figure 1. Abdominal CT scan showing

distension of small bowel loops, with
homogeneous peritoneal thickening.

During hospitalization, he evolved

with worsening of the abdominal pain
associated with abdominal distension,
nausea and uncontrollable vomiting and
absence of elimination of feces and flatuses.
Nasogastric decompression was performed Figures 2 and 3. Diffuse peritoneal thickening
with drainage of secretion of enteric aspect with encapsulation of the intestinal loops.
in great volume.
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Excision of the fibrotic membrane and continuous ambulatory peritoneal dialysis

adhesiolysis were performed, followed by (the most common cause), tuberculosis,
peritoneal biopsy, mesenteric lymph node systemic erythematosus lupus, sarcoidosis,
excision and collection of peritoneal fluid familial Mediterranean fever, liver cirrhosis,
specimen for oncotic cytology. beta-adrenergic blocking agents.
Histopathology of the peritoneum The terms SEP and abdominal cocoon
showed fibrotic thickening and reactive are interchangeably referred to as peritoneal
vascular proliferation, with inflammatory encapsulation syndrome. Such terminology,
lymphoplasmacytic infiltration and absence however, define three different clinical
of granulomas or neoplasms in the entities with distinct pathogenesis:
peritoneal fluid (Figure 4). peritoneal encapsulation, SEP, and
abdominal cocoon. Briefly, the first consists
of the congenital presence of an accessory
peritoneal membrane, typically
asymptomatic, and with no relation to any
inflammatory process. SEP is derived from
peritoneal inflammation and characterized
by total or partial encasement of loops of
small bowel by a thick fibrocollagenous
membrane, with various possible etiologies
for its occurrence. Abdominal cocoon
represents the primary form of SEP1,4,13-15.
Primary SEP has been
characteristically identified in young females
from tropical and subtropical countries,
although case reports of adult individuals
Figure 4. Peritoneum biopsy, H&E stain, from temperate zones have also been
showing an important fibroconnective tissue described. To the present day, many
proliferation associated with focal dilated vessels hypotheses have been proposed to explain
and mild peri-vascular lymphoid infiltration. its etiology, such as retrograde
Rare dystrophic calcifications are also seen.
menstruation with a superimposed viral
Foreign body granulomas or giant cells are not
seen. infection, retrograde peritonitis via the
fallopian tubes, and cell-mediated
The patient presented successful immunological tissue damage secondary to
postoperative evolution and is undergoing gynecological infection. The fact that males,
ambulatorial follow-up for 10 months, with premenopausal females and children can
partial reduction of the abdominal pain. also be affected, however, reduces support to
these theories1,14.
DISCUSSION The secondary form of SEP occurs
SEP is a rare clinical entity which more frequently than abdominal cocoon,
consists of a fibrocollagenous membrane with triggers for the peritonitis acting either
encasing the small intestine, often resulting locally or systemically. The most common
in bowel obstruction1-6. It is defined by the cause of secondary SEP is peritoneal
International Society of Peritoneal Dialysis dialysis. Due to the inflammatory process,
as “a syndrome continuously, intermittently, the ultrafiltration capacity of the peritoneal
or repeatedly presenting with symptoms of surface decreases and, therefore, the risk of
intestinal obstruction caused by adhesions bowel obstruction becomes elevated, mainly
of a diffusely thickened peritoneum”12. SEP in patients submitted to prolonged
can be both primary or idiopathic (also peritoneal dialysis1.
known as “abdominal cocoon”)7 and Our patient presents the abdominal
secondary, in which a subjacent etiology for cocoon syndrome (the primary form of SEP),
the inflammation distributed in this serous as all the reported pathogenic factors of
membrane can be defined1-5. Causes for secondary SEP have been excluded.
secondary SEP can trigger the inflammatory Clinically, the majority of the affected
process in the peritoneal membrane either individuals present acute, subacute, or
as a local or a systemic factor and include: chronic episodes of small bowel obstruction,
weight loss, nausea, vomiting, anorexia, and
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

malnutrition1,16, having our patient conservative treatment for as long as

presented all the symptoms mentioned here. possible consists of the best option for
A correct preoperative diagnosis is patients with mild abdominal symptoms1,6.
profoundly difficult and lacks specificity, In these patients, nasogastric
therefore demanding a high index of clinical decompression, bowel rest and nutritional
suspicion and remaining as a challenge for support (either enteral or parenteral) are the
most physicians, who either never come most recommended treatment
across this entity or neglect its identification options1,3,4,13,14,20. Preoperative nutritional
even when conducting an affected support have been shown to prevent
patient1,12,17. A great number of cases is postoperative complications, with
diagnosed intraoperatively, due to a statistically significant difference . For
13

laparotomic or laparoscopic surgery for those presenting bowel obstruction, surgical

intestinal obstruction13. treatment is mandatory for the excision of
Besides the clinical history of the fibrous membrane and the adhesiolysis,
recurrent abdominal pain, the abdominal CT despite the procedure for SEP possibly being
scan can reveal loops of small bowel encased time-consuming, demanding and
in a thick membrane, small bowel tethering hazardous5,20.
and peritoneal thickening1,18. Similarly, our The prognosis of patients affected by
patient presented distension of loops of SEP depends on the underlying cause and
small bowel with diffuse peritoneal the precise indication, at the right time, for
thickening. surgical treatment. In patients with
In such condition, as in our patient, secondary SEP due to peritoneal dialysis,
the histopathological examination of the the transition to hemodialysis as renal
peritoneum reveals a thickened replacement therapy is necessary5.
fibrocollagenous tissue with or without In conclusion, SEP is a rare condition
lymphocytic and plasma cell infiltration, of unknown pathogenesis characterized by
presence of dilated lymphatic vessels and the encasement of small bowel loops by a
absence of granulomas or neoplasms1,11,18. thickened visceral peritoneum layer. The
Such findings demonstrate the preoperative diagnosis of the disease is
unquestionable role of cytokines and usually difficult, being, for that reason,
fibroblasts in the peritoneal fibrosis and essential a great deal of diagnostical
neoangiogenesis. Mesothelial denudation suspicion, based on the patient’s clinical
and dystrophic calcification may also be history and the radiological findings.
encountered1,5,11. In spite of not being Surgical approach remains recommended
pathognomonic of SEP, this non-specific for patients who evolve with clinical
presentation, in other words, the presence of worsening and/or bowel obstruction.
a thickened fibrocollagenous membrane,
supports the diagnosis when associated with REFERENCES
surgical findings1,11. Both macro- and
microscopic pathological findings name this 1. Akbulut S. Accurate definition and
entity: “sclerosing”, referring to the management of idiopathic sclerosing
progressive formation of dense collagenous encapsulating peritonitis. World J
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the sheaths of new fibrous tissue which 10.3748/wjg.v21.i2.675.
encase and constrict the small bowel loops, 2. Arif SH, Mohammed AA. Abdominal
reducing its motility; and “peritonitis”, cocoon causing chronic abdominal
reporting the ongoing inflammatory process pain and intestinal obstruction; a case
and the presence of mononuclear series. Ann Med Surg (Lond).
inflammatory (lymphoplasmacytic) 2019;48:7-10. doi:
infiltration with the new fibrosing 10.1016/[Link].2019.10.003.
tissue1,11,14. 3. Candido PCM, Werner AF, Pereira IMF,
To the present day, there is no Matos BA, Pfeilsticker RM, Silva Filho
evidence-based consensus when it comes to R. Peritonite esclerosante
an optimal therapeutic intervention1,19. The encapsulante: relato de caso. Radiol.
treatment approach for SEP depends on the Bras. 2015;48(1):56–8. doi:
intensity of the symptoms and the presence 10.1590/0100-3984.2013.1909.
of bowel obstruction. Maintenance of
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

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5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223322
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

ISQUEMIA MESENTÉRICA AGUDA COMO COMPLICAÇÃO TROMBOEMBÓLICA DA

COVID-19: RELATO DE TRÊS CASOS
ACUTE MESENTERIC ISCHEMIA AS A THROMBOEMBOLIC COMPLICATION OF COVID-19: THREE
CASES REPORT

André Thá Nassif¹; Tulio Rucinski1; Vitoria Gomes Rota2; Ana Luiza Rocha1; Beatriz Carolina
Bodanese3; Felipe Bernardi Wolker4; Alesandra Bassani1.

RESUMO
Introdução: A Isquemia Mesentérica Aguda (IMA) é uma emergência abdominal grave relacionada ao estado
de hipercoagulabilidade causada pela COVID-19 com alta taxa de mortalidade. Presume-se que pode
ocorrer como uma característica da apresentação inicial ou uma complicação tardia do COVID-19. Relato
do caso: Foi realizada a análise descritiva de 3 casos de pacientes diagnosticados com COVID-19 e IMA na
evolução do quadro, com diferentes abordagens diagnósticas e terapêuticas. Conclusão: A elevada
morbimortalidade decorrente da IMA justifica a necessidade de alta suspeição em pacientes que apresentam
dor abdominal aguda associada ao quadro de COVID-19. A angio TC deve ser realizada prontamente para
que a abordagem terapêutica seja a melhor possível.
Palavras-chave: COVID-19. Isquemia Mesentérica. Abdome Agudo. Tromboembolia.

ABSTRACT
Introduction: Acute mesenteric ischemia (AMI) is a severe abdominal emergency related to the state of
hypercoagulability caused by COVID-19, with high mortality rate. Presumably, it may occur as a feature of
the initial presentation or a late complication of COVID-19. Case report: Descriptive analysis of 3 cases of
patients with COVID-19 and AMI was performed on the evolution of the condition, with different diagnostic
and therapeutic approaches. Conclusion: The high morbidity and mortality resulting from AMI justifies the
need for high suspicion in patients with acute abdominal pain affected by COVID-19. Angio-CT should be
performed as soon as possíble in order to have the best therapeutic approach.
Keywords: COVID-19. Mesenteric Ischemia. Abdomen, Acute. Thromboembolism.

INTRODUÇÃO Isquemia Mesentérica Aguda (IMA) foi

A COVID-19 originou uma pandemia relatada como complicação tromboembólica
impactante na história da humanidade. A em pacientes com COVID-196,7. A IMA é uma
doença que se iniciou em Wuhan, China, em emergência abdominal rara, definida como
dezembro de 2019, é causada pelo vírus interrupção abrupta no suprimento
SARS-CoV2 pertencente a um grupo de sanguíneo mesentérico, levando a um
beta-coronavírus1. Em dezembro de 2021, quadro de abdômen agudo isquêmico,
atingiu mais de 5,2 milhões de mortes causada principalmente por trombo ou
confirmadas em todo o planeta, sendo mais êmbolo, e está associada a altas taxas de
de 615 mil delas no Brasil2,3. mortalidade, podendo chegar entre 60% a
Os eventos pró-trombóticos do SARS- 80%8. Presume-se que pode ocorrer como
CoV2 parecem estar relacionados à proteína uma característica da apresentação inicial
S (Proteína Spike) da estrutura viral, que ou uma complicação tardia do COVID-199.
leva à ativação sustentada do complemento, O presente estudo visa descrever e
elevação da angiotensina II, assim como a analisar 3 casos de pacientes com o exame
infecção viral está associada à elevação de de Reação de Transcriptase Reversa seguida
uma série de proteínas pró-trombóticas, de Reação em Cadeia da Polimerase (RT-
proporcionando estado de PCR) positivo para SARS-CoV2 e que
hipercoagulabilidade4,5. evoluíram com quadro de IMA, bem como
Além de trombose venosa profunda contribuir como base para o diagnóstico
(TVP) e tromboembolismo pulmonar (TEP), a precoce e manejo futuro de casos similares.
_________________________________________________________________
1Hospital Santa Casa de Misericórdia de Curitiba, Cirurgia Geral - Curitiba - PR - Brasil
2Faculdades Pequeno Principe, Medicina - Curitiba - PR - Brasil
3Universidade Positivo, Medicina - Curitiba - PR - Brasil
4Hospital Universitário Cajuru, Cirurgia Geral - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322

1
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Estudo realizado no Hospital Santa Paciente B, sexo feminino, 56 anos,

Casa de Misericórdia de Curitiba, número do sem comorbidades conhecidas, admitida
Comitê de Ética: 52083721.5.0000.0020. com queixa de dor abdominal em
hipocôndrio direito, sem irradiação, com
RELATO DO CASO evolução de 1 dia. Apesar da ausência de
Paciente A, sexo masculino, 54 anos, sintomas respiratórios, foi realizado o RT-
diabético tipo 2, com quadro de Síndrome PCR para COVID-19 como padrão de
Respiratória Aguda Grave por COVID-19 – admissão hospitalar, com resultado positivo.
diagnosticado através do teste RT-PCR Exame físico abdominal com dor à palpação
realizado 2 semanas antes do atendimento – superficial difusa, sem sinais de peritonite.
com dor abdominal difusa de forte Foi realizada TAC de tórax, abdome e pelve
intensidade, com 4 dias de evolução, com contraste endovenoso, a qual
associada a náuseas e hiporexia. No exame apresentou sinais torácicos sugestivos de
físico abdominal apresentava abdome infecção por COVID-19, e não apresentou
globoso, com dor intensa à palpação difusa, sinais abdominais que justificassem o
sem sinal de peritonite. Foi realizada quadro. A mesma foi revisada durante a
Tomografia Axial Computadorizada (TAC) de realização desse estudo, e concluiu-se que
tórax, abdome e pelve sem contraste apresentava sinais sugestivos de falhas de
endovenoso, onde foram identificados enchimento em ramos da Artéria
achados pulmonares sugestivos de COVID- Mesentérica Superior. Após piora clínica
19, sem alterações abdominais e pélvicas. O importante, foi realizada Angiotomografia
mesmo exame foi revisado posteriormente e computadorizada (AngioTC) de abdome e
não apresentava sinais que pudessem pelve, a qual evidenciou sofrimento de alças
sugerir IMA. A laparotomia exploratória foi intestinais e área sugestiva de trombo em
indicada em virtude da alta suspeição território de artéria mesentérica superior, o
clínica de IMA frente à dor abdominal que acarretou na indicação de laparotomia.
intensa, que evidenciou a presença de Durante a inspeção abdominal foi
isquemia grave em íleo distal. Optou-se por identificado segmento de intestino delgado
enterectomia do segmento isquêmico (Figura com sinais de sofrimento. Foi optado por
1), com enteroanastomose em segundo enterectomia e controle de danos em
tempo e anticoagulação em dose plena desde primeiro tempo e enteroanastomose em
o primeiro pós-operatório. Apesar de ter segundo tempo. A paciente evoluiu para
apresentado boa evolução do quadro choque séptico refratário e óbito duas
abdominal, o paciente evoluiu com semanas após o procedimento.
tromboembolismo pulmonar no sétimo dia Paciente C, sexo masculino, 65 anos,
de pós-operatório, indo a óbito. hipertenso, diabético e ex- tabagista, com
quadro gripal com duas semanas de
evolução e RT-PCR positiva para COVID-19,
apresentou-se com quadro de dor abdominal
periumbilical intensa e com piora
progressiva. Ao exame clínico, apresentava-
se afebril, taquipneico, abdome doloroso à
palpação difusa, sem sinais de irritação
peritoneal. Foi solicitada AngioTC que
demonstrou trombose multiarterial com
estenose crítica de tronco celíaco (Figura 2),
oclusão de artéria esplênica (com alteração
perfusional difusa do baço), artéria
pancreatoduodenal superior, artéria
hepática comum e perda de fluxo distal da
artéria mesentérica superior. Após
discussão clínica pela equipe de cirurgia
geral e vascular, concluiu-se que paciente
não possuía indicações de realizar
Figura 1. Enterectomia de segmento de íleo abordagem cirúrgica. No dia seguinte
isquêmico. evoluiu para instabilidade hemodinâmica
refratária e óbito.
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

segmentos inviáveis quando necessário, seja

por meio de tratamento clínico, cirúrgico,
endovascular ou da combinação destes11. Os
pacientes A e B foram submetidos a
laparotomia exploratória, que muitas vezes
acaba sendo diagnóstica na IMA,
principalmente em casos nos quais os
sintomas são inespecíficos e os exames de
imagem não elucidam o diagnóstico12,13.
Frequentemente, por conta do diagnóstico
retardado, o cirurgião se depara com sinais
de isquemia extensa, sem possibilidade de
proposta curativa, levando a um pior
prognóstico. Para pacientes com
Figura 2. Imagem de Angiotomografia com flecha apresentação aguda, alta probabilidade de
demonstrando o trombo arterial. obstrução arterial e suspeita de intestino
necrosado, a laparotomia de urgência para
DISCUSSÃO revascularização intestinal, quando
Embora seja comum que os pacientes realizada por cirurgião experiente, parece
com COVID-19 apresentem sintomas ser a melhor opção. A mortalidade nesses
gastrointestinais, a dor abdominal é pouco casos é de cerca de 70%11. Os pacientes A e
frequente. Conforme revisão sistemática de B poderiam ter se beneficiado com a
18000 casos, os sintomas gastrointestinais realização precoce da AngioTC, tendo em
mais frequentes na COVID-19 são a diarreia vista que a abordagem cirúrgica foi possível
(11% - 12%), náusea e vômito (6,3%), e em ambos os casos. O paciente A teve a
somente 2% apresentam dor abdominal7. indicação da laparotomia exploratória por
Na IMA, porém, a dor abdominal é o conta do quadro clínico característico. Em
sintoma mais típico, geralmente é intensa, relação ao paciente C, mesmo com o
abrupta, desproporcional ao exame físico, diagnóstico apontado por meio da AngioTC,
que se apresenta sem sinais de irritação a extensão da trombose, o quadro avançado
peritoneal, porém com a evolução do quadro e o acometimento de múltiplos vasos
clínico e da isquemia o abdome passa a ficar inviabilizou a abordagem cirúrgica.
distendido e com sinais de irritação Nos casos com diagnóstico precoce,
peritoneal. Os exames laboratoriais quando a AngioTC é feita inicialmente, é
costumam ser inespecíficos, assim como o possível a realização de abordagem
exame clínico. Exames normais não excluem endovascular – através trombólise ou de
o diagnóstico, assim como a TAC sem angioplastia com colocação de stents – em
contraste pode não apresentar alterações no pacientes selecionados (quadro com até 8
início do quadro. O diagnóstico de IMA não horas de evolução, estabilidade
é fácil, a clínica e exames inespecíficos hemodinâmica e que não apresentam sinais
acabam retardando o diagnóstico, portanto, de necrose intestinal) 13,14. Porém os
ele deve ser baseado na exclusão de outras materiais para a abordagem endovascular
causas e no auxílio de exames de imagem. 11 nem sempre estão disponiveis.
O exame de imagem mais utilizado para o A alta prevalência de sintomas
diagnóstico é a AngioTC, por ser um exame gastrointestinais durante a infecção pelo
relativamente rápido e de baixo custo, e por COVID-19, concomitante à alta mortalidade
apresentar sensibilidade de até 92% e da IMA (60-80%)8 e a incidência aumentada
especificidade de 64%10-12. Através dela, é de IMA em pacientes com COVID-19 (em
possível obter a origem da obstrução, a torno de 1.9 a 3.8%, maior que na população
provável etiologia, a extensão da lesão e o geral)4, justificam a necessidade de
acometimento intestinal, possibilitando suspeição diagnóstica precoce associada à
avaliar as opções de tratamento. Como realização de AngioTC já no início do quadro
desvantagem, não está amplamente clínico, para que seja definida a abordagem8.
disponível nos serviços públicos do Brasil12. Tanto nos casos B e C quanto em outros
O tratamento da isquemia estudos4,15, a IMA não esteve entre as
mesentérica é obtido com o restabelecimento hipóteses diagnósticas iniciais em pacientes
do fluxo sanguíneo e com a ressecção dos com COVID-19, consequentemente a
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

AngioTC não foi realizada inicialmente, Res. 2020;220:1-13. doi:

retardando o diagnóstico. Em contraste, em 10.1016/[Link].2020.04.007.
um estudo publicado em Omã8, houve 6. Parry AH, Wani AH, Yaseen M. Acute
suspeita de IMA logo no início e a AngioTC Mesenteric Ischemia in Severe
foi realizada prontamente, o que levou a Coronavirus-19 (COVID-19): Possible
melhor manejo com tratamento cirúrgico Mechanisms and Diagnostic Pathway.
precoce e maior sobrevida. Acad Radiol. 2020;27(8):1190. doi:
10.1016/[Link].2020.05.016.
CONCLUSÃO 7. Silva FAF, Brito BB, Santos MLC,
A IMA é uma emergência abdominal Marques HS, Silva Júnior RT, Carvalho
com elevada mortalidade e apresenta LS, et al. COVID-19 gastrointestinal
incidência aumentada em pacientes com manifestations: a systematic review.
COVID-19 comparado com a população Rev Soc Bras Med Trop.
geral. Portanto, frente a um paciente com 2020;53:e20200714. doi:
COVID-19 que inicia com quadro de dor 10.1590/0037-8682-0714-2020.
abdominal aguda, recomendamos que se 8. Al Mahruqi G, Stephen E, Abdelhedy I,
tenha alto grau de suspeição diagnóstica de Al Wahaibi K. Our early experience
IMA e que a AngioTC de abdome seja with mesenteric ischemia in COVID-19
realizada prontamente, para que seja positive patients. Ann Vasc Surg.
possível realizar a abordagem terapêutica 2021;73:129-32.
em tempo hábil. doi: 10.1016/[Link].2021.01.064.
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4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Mar 14;9:833464. doi: Recebido em: 08 Março 2022

10.3389/fsurg.2022.833464. Aceito para publicação: 21 Junho 2022
15. Krothapalli N, Jacob J. A Rare Case of Conflito de interesses: Não.
Acute Mesenteric Ischemia in the Fonte de financiamento: Nenhuma.
Setting of COVID-19 Infection. Cureus.
2021;13(3):e14174. doi: Endereço para Correspondência:
10.7759/cureus.14174. André Thá Nassif
E-mail: andrethanassif@[Link]

5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223281
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

HERNIAÇÃO DE RIM ESQUERDO EM ADULTO POR DEFEITO DE BOCHDALEK:

CORREÇÃO VIDEOLAPAROSCÓPICA

LEFT KIDNEY HERNIATION IN ADULT BY DEFECT OF BOCHDALEK: VIDEOLAPAROSCOPIC

CORRECTION

Bruno Henrique Nunes Hirata¹; Lucas Moreto Betini1; Marcos Henrique de Andrade Zanoni1; Pedro
Chiaramelli1, TCBC-SP; Caio Nasser Mancini1; Henrique Cunha Mateus1, TCBC-SP.

RESUMO
Introdução: A Hérnia de Bochdalek é considerada uma doença congênita resultante da falha do
fechamento da membrana pleuroperitoneal no período intrauterino, promovendo uma falha de formação
do forame diafragmático posterolateral. A incidência em adultos corresponde a apenas 0,17% a 6% dos
casos, com predominância do lado esquerdo. Relato do caso: O presente trabalho visa compartilhar
um raro caso de uma Hérnia de Bochdalek em adulto, com herniação de rim esquerdo e baço acessório
para tórax e seu tratamento cirúrgico por meio da videolaparoscopia. Seu diagnóstico foi realizado pela
tomografia computadorizada. O paciente recebeu alta no quarto dia pósoperatório. Em suma, a Hérnia
de Bochdalek é formada a partir de uma má formação do segmento posterolateral do diafragma. Ela
deve ser corrigida independentemente da presença de sintomas por meio da cirurgia. Uma avaliação
pré-operatória adequada do tamanho da falha é fundamental para o manejo correto da Hérnia de 2021
Bochdalek. Conclusão: Por isso, a tomografia computadorizada e a ressonância nuclear magnética são
ferramentas úteis no diagnóstico. Embora no passado as abordagens pela toracotomia e laparotomia
fossem as mais usuais, há um aumento constante das cirurgias realizadas por laparoscopia, com os
benefícios associados bem estabelecidos para o doente.
Palavras-chave: Cirurgia Geral. Hérnias Diafragmáticas Congênitas. Laparoscopia. Hérnia

ABSTRACT
Introduction: Bochdaleks hernia is considered a congenital disease resulting from the failure of the
pleuroperitoneal membrane to close during the intrauterine period, promoting a failure in the formation
of the posterolateral diaphragmatic foramen. The incidence in adults corresponds to only 0.17% to 6%
of cases, predominantly on the left side. Case report: The present work aims to share a rare case of a
Bochdaleks Hernia in an adult, with herniation of the left kidney and accessory spleen to the thorax and
its surgical treatment by means of videolaparoscopy. Its diagnosis was made by computed tomography.
The patient was discharged on the fourth postoperative day. In short, Bochdaleks hernia is formed from
a malformation of the posterolateral segment of the diaphragm. It must be corrected regardless of the
presence of symptoms through surgery. An adequate preoperative assessment of the size of the defect is
critical for the correct management of Bochdaleks hernia. Conclusion: Therefore, computed tomography
and magnetic resonance imaging are useful diagnostic tools. Although in the past the thoracotomy and
laparotomy approaches were the most common, there is a steady increase in surgeries performed by
laparoscopy, with the associated benefits well established for the patient.
Keywords: Hernias, Diaphragmatic, Congenital. Hernia. General Surgery. Laparoscopy.

INTRODUÇÃO 85% são do tipo Bochdalek2. As HDCs

possuem uma incidência de um a cada 2500
A Hérnia de Bochdalek é considerada
nascidos e são rotineiramente
uma doença congênita resultante da falha
diagnosticadas entre o período neonatal e a
do fechamento da membrana pleuro-
idade pré-escolar, quando o paciente
peritoneal no período intrauterino,
apresenta sintomas decorrentes de uma
promovendo uma falha de formação do
compressão do conteúdo herniado com o
forame diafragmático posterolateral1. Este
pulmão ipsilateral, encarceramento
defeito acarreta na protrusão
intestinal ou disfunção orgânica3. A mani-
transdiafragmática do conteúdo abdominal
festação dos sintomas e sua morbidade são
para a cavidade torácica, configurando-se,
proporcionais ao tamanho da hérnia
então, em uma hérnia diafragmática
transdiafragmática da víscera ou do omento.
congênita (HDC)1. Entre as HDCs, cerca de
As maiores Hérnias de Bochdalek, que
_________________________________________________________________
1Hospital de Misericórdia da Santa Casa de São Paulo, Cirurgia - São Paulo - SP - Brasil

1
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

normalmente se apresentam de forma 3). Foi dissecado o colo desse orifício e

sintomática logo após o nascimento, 80% reduzido o seu conteúdo herniário: baço
dos casos são do lado esquerdo e os acessório e rim com gordura pe-rirrenal
pacientes podem ter complicações graves, (Figura 4). Durante a liberação desse
geralmente causadas por hipoplasia pulmo- conteúdo, foi aberta a pleura parietal com
nar. Ademais, estruturas retroperitoneais formação de enfisema pré-peritoneal
também podem passar pela falha, como O fechamento da falha diafragmática
gordura retroperitoneal ou rim2. Pequenas foi feito através de uma sutura contínua com
hérnias de Bochdalek podem permanecer fio barbado (Figura 5) sendo que, ao final da
assintomáticas e serem descobertas inci- linha de sutura, foi solicitada a expansão
dentalmente em exames de imagem4. A pulmonar esquerda com manobra de
incidência em adultos corresponde a apenas Valsalva (realizada pelo anestesista). Optou-
0,17% a 6% dos casos, com predominância se pela drenagem pleural desse lado com
do lado esquerdo1,4. Nestes, os sintomas dreno de “pigtail”.
podem se desenvolver tardiamente: dados da
literatura descrevem intercorrências
cardiovasculares, respirató-rios e quadros
obstrutivos abdominais em adultos e
idosos2,4. O presente trabalho visa
compartilhar um raro caso de uma Hérnia
de Bochdalek em adulto, com herniação de
rim esquerdo e baço acessório para tórax e
seu tratamento cirúrgico.

RELATO DO CASO
Trata-se de um paciente do sexo
masculino, de 41 anos, que realizou uma
tomografia computadorizada de tórax na
investigação diagnóstica de uma síndrome
gripal (Figuras 1 e 2). Esse exame mostrou
uma volumosa hérnia diafragmática pos-
teromedial esquerda, com insinuação intra-
torácica de dois pequenos baços acessórios
e do rim e adrenal esquerdos, além de Figura 1. TC do tórax em anteroposterior
gordura peritoneal e retroperitoneal. Não evidenciando o conteúdo herniário.
havia sinais de sofrimento vascular. Notou-
se atelectasia restritiva do parênquima da
base pulmonar esquerda. Não havia ne-
nhum sintoma relacionado a hérnia apesar
da espirometria mostrar capacidade vital
forçada expiratória (CVF) de 2,94 (reduzida,
pois a faixa de normalidade é entre 3,67 a
5,45), sugerindo restrição moderada. Pelo
risco de complicações associadas a essa
doença, foi indicada correção videolapa-
roscópica da falha diafragmática.
Com o paciente sob anestesia geral e
posicionado em decúbito dorsal horizontal
com os ombros estendidos, através de uma
pequena incisão mediana supra-umbilical,
realizou-se o pneumoperitônio aberto. Não
havia nenhuma particularidade na ins-
Figura 2. TC de perfil do tórax evidenciando o
peção da cavidade abdominal. Com o auxílio
conteúdo herniário.
de um bisturi harmônico foi realizada a
liberação do ângulo esplênico do cólon e do
baço com a visualização de um orifício
posterior na cúpula diafragmática (Figura
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

operatório quando o paciente teve alta

hospitalar.

DISCUSSÃO
Do ponto de vista embriológico, o
diafragma começa a se desenvolver durante
a 4ª semana de gestação. No segmento
inferior da cavidade pericárdica, forma-se o
centro tendíneo do diafragma, a partir do
septo transverso, o qual delimita as
cavidades torácica e abdominal. As mem-
branas pleuroperitoneais na porção lateral
Figura 3. Visualização do orifício na parede da parede crescem ventralmente e se
posterior da cúpula diafragmática. fundem com o mesentério dorsal do esôfago
e com o septo transverso, ocluindo o canal
pericardioperitoneal. Esta fusão ocorre nos
estágios finais e é anatomicamente vulne-
rável. Forma-se a Hérnia de Bochdalek no
trígono lombocostal, que é a junção entre os
grupos musculares lombares e costais,
localizado na região posterolateral do
diafragma. O fechamento completo ocorre no
lado direito antes do lado esquerdo1,5.
Mullins et al. pesquisaram a inci-
dência da Hérnia de Bochdalek por meio de
13.138 tomografias computadorizadas em
adultos. Nesta pesquisa, a presença desta
Figura 4. Conteúdo herniário: baço acessório e doença foi constatada em apenas 0,17% dos
rim com gordura perirrenal.
indivíduos, no qual 63% predominavam o
defeito no lado direito e 77% dos pacientes
eram mulheres6. Esse fato nos mostra que
há uma diferença demográfica entre
indivíduos assintomáticos e sintomá-ticos,
sendo estes predominantemente Hérnia de
Bochdalek no lado esquerdo. Essa diferença
de sintomatologia pode ser explicada pelo
fato do lobo caudado do fígado comprimir o
canal pleuroperitoneal, evitando uma
possível herniação5,7,8. Ge-ralmente,
encontram-se no saco herniário desta
doença congênita cólon (63%), estômago
Figura 5. O fechamento da falha diafragmática (40%), omento (39%) e intestino delgado
foi feito através de uma sutura contínua com fio (28%). É incomum encontrar a cauda do
barbado. pâncreas, o baço e o rim9.
Deve-se ressaltar a grande dificul-
dade diagnóstica da Hérnia de Bochdalek,
O paciente foi encaminhado para devido à sua inespecificidade clínica e à sua
unidade de terapia intensiva (UTI) após o raridade. Seus sintomas são variados, vagos
procedimento e obteve alta da UTI no dia e inespecíficos, que podem incluir sinais
seguinte. No segundo dia pós-operatório, torácicos e abdominais2. Thomas et al.
paciente não relatava dor e aceitava bem a relataram que 86% dos adultos são
dieta. O débito do dreno de tórax no 1º dia sintomáticos, com dor abdominal (62%) e
pós-operatório foi de 500mL, de 1000mL no sintomas pulmonares (40%) sendo os mais
segundo dia e menor que 100mL no 3º dia comuns. Sinais de abdome agudo obstru-
(sempre de aspecto sero-hemático). Esse tivo foram observados em 36% dos casos.
dreno foi retirado no quarto dia de pós- Outros sintomas (9%) englobam fadiga,

3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

doença do refluxo gastroesofágico, insu-

ficiência cardíaca, icterícia e hipertensão9. O tratamento consiste na redução do
Dessa forma, exames de imagem são con-teúdo herniado para a cavidade
extremamente importantes para confirmar abdominal e correção da falha diafragmática
seu diagnóstico. Entretanto, a radiografia Em uma revisão sistemática, Ramspott et al.
anteroposterior e laterolateral de tórax pode observaram que a realização da sutura
não determinar a Hérnia de Bochdalek, pois, diafragmática foi a preferida (45% dos
além da dificuldade atrelada à delimitação casos), seguida pelo uso de tela (43%) e pelo
do saco herniário, seu achado normal não o uso de ambos (16%). Notou-se que a
exclui a existência da doença1,9. A sutura com fio não absorvível e o uso de tela
tomografia computadorizada (TC) é uma não absorvível estão associados à menor
modalidade de diagnóstico rápido e que pode taxa de complicação e à menor taxa de
ser utilizado para melhor carac-terização e recidivas. Entretanto, como se trata de uma
confirmação da HDC10. Os achados típicos doença rara, não existem estudos que
na TC são a presença de gordura ou tecido comprovem que uma técnica é superior à
mole sobre a porção posterolateral do outra.
diafragma, evidenciando uma massa Tanto a toracoscopia, quanto a
contínua, que atravessa a falha laparoscopia estão descritos na literatura no
diafragmática. Ademais, é possível realizar o tratamento da Hérnia de Bochdalek (Tabela
diagnóstico da Hérnia de Bochdalek por 1). Machado et al. mostraram que o emprego
meio da ressonância nuclear magnética, a da cirurgia minimamente invasiva está
qual também revela a herniação e a associada a menor morbidade (9%),
irregularidade anatômica do diafragma com nenhuma mortalidade e menor tempo de
precisão11. internação hospitalar (Tabela 2). Entre as
A correção cirúrgica do defeito é a morbidades, o pneumotórax é caracterizado
terapia recomendada em todos os pacientes como uma potencial complicação durante o
com Hérnia de Bochdalek, indepen- reparo da hérnia diafragmática12.
dentemente da presença de sintomas7.

Tabela 1. Escolha do tratamento cirúrgico.

Laparotomia Toracotomia Laparoscopia Toracoscopia Combinada (TA)

Brown et al
53 (38%) 45 (32%) 17 (12%) 4 (3%) 22 (16%)
(2010)

Tokumoto et al
- - - 1 (100%) -
(2010)

Gedik et al
10 (83,3%) 1 (8,3%) - - 1 (8,3%)
(2011)

Machado et al
74 (40.27%) 50 (27.7%) 23 (12.5%) 9 (4.89%) 27 (14.6%)
(2016)

Saroj et al
- - 4 (100%) - -
(2016)

Lirici et al
- - 1 (100%) - -
(2020)

Wadhwa et al
- - 6 (100%) - -
(2005)

Heaton et al
3 (75%) 1 (25%) - - -
(1991)

4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
 Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Tabela 2. Tempo de internação hospitalar (em dias)

Laparotomia Toracotomia Laparoscopia Toracoscopia Combinada (TA)

Brown et al
10 (n=24) 20 (n=16) 4 (n=11) 5 (n=4) 13 (n=11)
(2010)

Tokumoto et al
- - - 5 (n=1) -
(2010)

Gedik et al
12 (n=10) 12 (n=1) - - 27 (n=1)
(2011)

Machado et al
NI NI 4 (n=15) NI NI
(2016)

Saroj et al
- - 4 (n=4) - -
(2016)

Lirici et al (2020) - - 8 (n=1) - -

Wadhwa et al
- - 2,3 (n=6) - -
(2005)

Heaton et al
10 (n=1) 10 (n=1) - - -
(1991)

CONCLUSÃO management. Hernia. 2011;15(1):23-

A Hérnia de Bochdalek é formada a 30. doi: 10.1007/s10029-010-0699-3.
partir de uma má formação do segmento 2. Lirici MM, Bongarzoni V, Paolantonio
posterolateral do diafragma. Ela deve ser P, Leggeri T, Pirillo SP, Romeo V.
corrigida independentemente da presença Minimally invasive management of rare
de sintomas por meio da cirurgia. É giant Bochdalek hernia in adults.
pertinente que os médicos estejam cientes Minim Invasive Ther Allied Technol.
dessa entidade, particularmente em 2020;29(5):304-309. doi:
pacientes que apresentam sintomas 10.1080/13645706.2019.1641523.
abdominais e torácicos combinados. Uma 3. Hamid K.S, Rai SS, Rodriguez JA.
avaliação pré-operatória adequada do Symptomatic Bochdalek Hernia in an
tamanho da falha é fundamental para o Adult. JSLS. 2010;14(2):279-81. doi:
manejo correto da Hérnia de Bochdalek. Por 10.4293/108680810X127852891447
isso, a tomografia computadorizada e a 19.
ressonância nuclear magnética são 4. Gale ME. Bochdalek hernia: prevalence
ferramentas úteis no diagnóstico. Embora and CT characteristics. Radiology.
no passado as abordagens pela toracotomia 1985;156(2):449-52. doi:
e laparotomia fossem as mais usuais, há um 10.1148/radiology.156.2.4011909.
aumento constante das cirurgias realizadas 5. Machado NO. Laparoscopic Repair of
por laparoscopia, com os benefícios Bochdalek Diaphragmatic Hernia in
associados bem estabelecidos para o doente. Adults. N Am J Med Sci. 2016;8(2):65-
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Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

and Bochdalek hernias in adults. Folia Recebido em: 19 Janeiro 2022

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6
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223314
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

TUMOR MÜLLERIANO MISTO MALIGNO DE COLO UTERINO: UM RARO ACHADO

MALIGNANT MIXED MÜLLERIAN TUMOR OF THE UTERINE CERVIX: A RARE FINDING

Welington Lombardi¹; Luciana Borges Lombardi1; Flávia Vicentin Silva1; Jéssica Aparecida
Marcinkevicius1; Juliana Von Zuben Moreira1; Gabriela Gonçalves1; Mariana Fonseca Sonetti1; Luna
Macedo de Oliveira Campos1; Manoela Afonso Pastori1.

RESUMO
Introdução: O Tumor Mülleriano Misto Maligno ou carcinossarcoma uterino é uma neoplasia rara,
porém, muito agressiva, de prognóstico sombrio e que afeta, em sua maioria, pacientes na pós-
menopausa a partir da sexta década de vida. São originários do mesoderma mülleriano e apresentam
componentes epitelial e glandular malignos. Dentre as manifestações clínicas, o sangramento pós-
menopausa e a presença de massa uterina projetando-se pela abertura cervical externa são as mais
comuns, mas também pode apresentar dor pélvica, dispareunia e até perda de peso. O diagnóstico é
de difícil realização, sendo necessária a correlação entre história clínica, exame físico ginecológico,
exames complementares de imagem, exame anatomopatológico e imunoistoquímica. Relato do caso:
Relatamos o caso de uma paciente de 56 anos que apresentava, como queixa principal, sangramento
uterino pós-menopausa, de caráter progressivo e contínuo, associado à fraqueza e dor em cólica de
leve intensidade. O resultado da histeroscopia mostrou uma neoplasia maligna padrão bifásico do tipo
carcinossarcoma e o exame anátomo-patológico definitivo da histerectomia total com
salpingooferectomia bilateral e linfadenectomia pélvica e periaórtica, em conjunto com a
imunoistoquímica confirmou o diagnóstico de carcinossarcoma com componente heterólogo de
condrossarcoma (Tumor Mülleriano Misto Maligno), com estadiamento pT3a pN1 pMx. Após sete
meses do tratamento cirúrgico, a paciente encontra-se em seguimento clínico sem sinais de recidiva
da doença.
Palavras-chave: Hemorragia Uterina. Carcinossarcoma. Neoplasias Uterinas.

ABSTRACT
Introduction: The Malignant Mixed Müllerian Tumor or uterine carcinosarcoma is a rare neoplasm,
however, very aggressive, with a poor prognosis and that mostly affects postmenopausal patients from
the sixth decade of life onwards. They originate from the Müllerian mesoderm and have malignant
epithelial and glandular components. Among the clinical manifestations, postmenopausal bleeding
and the presence of a uterine mass projecting through the external cervical opening are the most
common, but it can also present with pelvic pain, dyspareunia and even weight loss. The diagnosis is
difficult to perform, requiring a correlation between clinical history, gynecological physical examination,
complementary imaging tests, anatomopathological examination and immunohistochemistry. Case
report: We report the case of a 56-year-old female patient who presented, as her main complaint,
progressive and continuous postmenopausal uterine bleeding, associated with weakness and mild
cramping pain. The result of the hysteroscopy showed a malignant neoplasm biphasic pattern of the
carcinosarcoma type and the definitive anatomopathological examination of the total hysterectomy
with bilateral salpingoopherectomy and pelvic and periaortic lymphadenectomy, together with the
immunohistochemistry confirmed the diagnosis of carcinosarcoma with a heterologous component of
chondrosarcoma (Müllerian Tumor Malignant Mixed), staging pT3a pN1 pMx. After seven months of
surgical treatment, the patient is in clinical follow-up with no signs of disease recurrence.
Keywords: Carcinosarcoma. Uterine Neoplasms. Uterine Hemorrhage.

INTRODUÇÃO O Tumor Mülleriano Misto Maligno

O termo carcinossarcoma foi usado (TMMM) ou carcinossarcoma uterino (CSU)
pela primeira vez por Virchow em 1864 para possui incidência em torno de 8,2 casos em
descrever tumores com elementos 01 milhão de mulheres ao ano. É uma
carcinomatosos e sarcomatosos, represen- neoplasia rara, agressiva, com pobre
tando menos de 5% de todas as neoplasias prognóstico e que se caracteriza
uterinas1. histologicamente por apresentar compo-
_________________________________________________________________
1Universidade de Araraquara - UNIARA, Departamento de Ginecologia e Obstetrícia - Araraquara - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314

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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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nentes estromais e epiteliais originados do atribuído à raridade dessa neoplasia, ao

mesoderma mülleriano. Corresponde a 48% tamanho pequeno da amostra de casos, à
dos sarcomas, sendo os principais tipos: o heterogeneidade do tumor e variações na
carcinossarcoma, o leiomiossarcoma, o metodologia que limitam a análise
sarcoma do estroma endometrial e o comparativa6.
sarcoma indiferenciado2. Vários fatores de risco para o seu
As características morfológicas e a desenvolvimento foram documentados,
biologia desses tumores são idênticas, incluindo obesidade, idade avançada,
independentemente do local de origem no exposição a estrogênios exógenos, exposição
trato feminino3. Macroscopicamente, o CSU à radiação, quimioterapia prévia e a
é apresentado como uma grande massa presença de infecções sexualmente
polipóide, de consistência suave, que transmissíveis. A idade média de
envolve o endométrio e o miométrio; sendo aparecimento desses tumores é de 65 anos,
que, muitas vezes, apresenta bolsões de sendo mais frequentemente em mulheres da
necrose e hemorragia. Microscopicamente, a raça negra4. Outros fatores de risco incluem
característica fundamental é a combinação nuliparidade, uso de tamoxifeno e história
das alterações carcinomatosas e de radioterapia pélvica7. Um caso de
sarcomatosas, resultando em alterações mutação foi relatado associando o gene do
bifásicas características1. câncer de cólon hereditário não polipoide
Os carcinossarcomas surgem (HNPCC) com o carcinossarcoma3. Já o uso
principalmente no corpo do útero, com de contraceptivo oral é considerado fator de
menos frequência nos ovários e, proteção para essa doença2.
excepcionalmente, no colo do útero4. Essas A apresentação clínica do CSU é
neoplasias podem ser subdivididas semelhante à do adenocarcinoma
conforme o componente estromal, em endometrial, geralmente manifesta-se com
homólogas e heterólogas2. A porção sangramento pós-menopausa ou massas
sarcomatosa, classificada como homóloga, uterinas que, em muitos casos, projetam-se
abrange elementos mesenquimais através da abertura cervical externa. Os
compostos por tecidos normalmente sintomas podem incluir ascite, plastrão
encontrados no útero (diferenciação omental e carcinomatose peritoneal1,5.
intrínseca), podendo incluir o sarcoma do Outros sintomas frequentes são: dor pélvica,
estroma endometrial, o sarcoma dispareunia, perda de peso e sintomas
indiferenciado, o fibrossarcoma ou associados ao efeito obstrutivo do tumor, no
leiomiossarcoma e, até mesmo, uma mistura trato gastrointestinal ou urinário4.
desses. Já o subtipo heterólogo é formado Devido à natureza agressiva dos
por tecidos não ginecológicos e inclui carcinossarcomas, mais de 10% dos
componentes sarcomatosos que, pacientes apresentarão doença metastática
geralmente, não são encontrados no útero no momento do diagnóstico e até 60% terão
em sua forma benigna (diferenciação doença extrauterina5. Mesmo com poucos
extrínseca), como por exemplo, estudos, o mau prognóstico da doença é um
rabdomiossarcoma e condrossarcoma e, achado comum e o fator prognóstico mais
mais raramente, osteossarcoma e importante é a extensão do tumor fora do
lipossarcoma5. útero8.
O componente epitelial maligno O estadiamento é cirúrgico e
(carcinomatoso) é geralmente de origem patológico, orientado pela Internacional
glandular, contudo, componentes não Federation of Gynecologists and
glandulares, como células escamosas ou Obstetricians (FIGO) que, em 2009,
carcinomas indiferenciados também podem incorporou o CSU ao grupo dos carcinomas
ocorrer. O componente glandular de endométrio9.
geralmente corresponde ao carcinoma Embora os sarcomas uterinos
endometrial do tipo endometrioide e, em tenham, em geral, um comportamento
casos mais raros, ao chamado carcinoma agressivo, a sua baixa incidência e
tipo 2 com morfologia celular serosa ou diversidade quanto ao comportamento
clara5. Estudos tentaram avaliar as clínico e histológico, contribuem para que
diferenças da expressão proteica entre os não haja um consenso sobre o seu
dois componentes, no entanto, os resultados tratamento10. O primeiro passo seria a
foram inconclusivos. Talvez isso seja laparotomia exploradora, com citologia
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
Lombardi et al.
Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
___________________________________________________________________________________Relato de caso

peritoneal, histerectomia total, anexectomia Verificou-se, também, invasão

bilateral, linfadenectomia pélvica e para- angiolinfática ampla e áreas de necrose
aórtica e omentectomia parcial; sendo a tumoral, sendo estadiado como pT3a pN1
ressecção cirúrgica a única terapêutica, com pMx.
efeito curativo, comprovado nesta O estudo imuno-histoquímico (IMH)
patologia .
11 demonstrou tratar-se de uma neoplasia
O papel da radioterapia e maligna bifásica uterina de alto grau, com
quimioterapia adjuvantes ainda não está componentes de carcinoma e sarcoma. No
bem definido11. A radioterapia pélvica pós- caso, o componente sarcomatoso com
operatória tem demonstrado uma redução células fusiformes não demonstrou
da recorrência local, com vantagem na diferenciação heteróloga, caracterizando-se
qualidade de vida, mas sem melhoria da por inúmeras figuras de mitose e, o
sobrevivência global. A quimioterapia componente epitelial obtido foi
adjuvante ainda não revelou o seu efeito na predominantemente representado por
cura destes tumores, sendo atualmente carcinoma seroso (de alto grau), sendo
mais utilizada em situações de doença assim, classificado como um
localmente avançada, metástases a carcinossarcoma com componente
distância ou recorrências11. heterólogo de condrossarcoma (Tumor
Este trabalho foi submetido ao Mülleriano Misto Maligno). O resultado
Comitê de Ética e Pesquisa da Universidade também revelou marcadores positivos para
de Araraquara – UNIARA, sendo aprovado receptores de estrógeno, receptores de
sob o registro CAAE: progesterona, vimentina, citoceratina,
44557621.1.0000.5383. produtos do gene supressor tumoral p16
(INK4) e produtos do gene supressor tumoral
RELATO DO CASO TP53 (Figura 1).
Paciente de 56 anos, do sexo
feminino, procurou auxílio médico devido à
queixa de sangramento pós-menopausa de
caráter progressivo e contínuo há 1 ano,
associado à fraqueza e dor tipo cólica de leve
intensidade em hipogástrio. Na história
ginecológica, negava uso de medicamentos, Figura 1. Os cortes histológicos revelam
G2P2N2A0, menopausa há 10 anos sem uso fragmentos de útero acometidos por neoplasia
de reposição hormonal. maligna bifásica de alto grau com componentes
Ao exame especular, apresentava de carcinoma (A) e de sarcoma, com de inúmeras
figuras de mitoses e necrose (B). IMH com
mucosa trófica, ausência de lesões visíveis e
presença de marcadores positivos para
colo epitelizado com sangramento citoceratina (C). O conjunto desses achados é
exteriorizando pelo orifício externo. No toque indicativo de carcinossarcoma (Tumor
vaginal, apresentava útero em Mülleriano Misto Maligno).
anteversoflexão, com volume e contornos
preservados e anexos livres. DISCUSSÃO
A ultrassonografia pélvica Os CSUs são neoplasias raras,
demonstrou um endométrio irregular, altamente agressivas e com prognóstico
medindo 50,4mm, heterogêneo e com áreas sombrio. Acometem geralmente pacientes
císticas. Mediante a clínica apresentada, em idade avançada e, frequentemente,
realizou histeroscopia do endométrio cujo apresentam-se em estágios avançados no
resultado mostrou neoplasia maligna momento do diagnóstico12. De acordo com
padrão bifásico do tipo carcinossarcoma. Ogata DC et al.2, os carcinossarcomas são
A paciente, então, foi submetida à mais observados em mulheres climatéricas,
histerectomia total abdominal com com média de 58 anos de idade,
salpingooforectomia bilateral e evidenciando dor e sangramento vaginal
linfadenectomia pélvica e para-aórtica. A como as apresentações clínicas mais
análise anátomo-patológica completa da comumente encontradas, condizendo com o
lesão revelou um tumor de 9,6 x 8,5 x 5,4cm, caso descrito.
invadindo mais da metade da espessura da A etiologia do carcinossarcoma não é
parede miometrial, com infiltração direta do consensual, existindo dois principais
colo uterino, bem como das tubas uterinas.
3
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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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modelos teóricos para explicar sua origem. (epitelial e mesenquimatoso)11. Caso o

O primeiro modelo refere-se à Teoria exame de biópsia não seja conclusivo, o
Monoclonal (Teoria da Colisão), que sugere a diagnóstico deve ser realizado através da
colisão entre dois tumores de diferentes IMH, sendo esta fundamental em 95% dos
componentes dando origem ao casos14.
carcinossarcoma. Já o segundo, diz respeito Ademais, os receptores de estrógeno e
à Teoria Policlonal, que compreende a Teoria progesterona foram reportados em variados
da Combinação e Teoria da Conversão, graus, nos carcinomas endometriais. Nos
sendo a última a mais apoiada. Na Teoria da carcinomas endocervicais, esses receptores
Combinação, uma célula estaminal tumoral são negativos e, classicamente, são
é diferenciada em componente epitelial, utilizados para diferenciar essas duas
sofre estimulação pela proteína transforming lesões14. A IMH do fragmento da lesão
growth factor beta (TNF-β) no componente retirada da paciente demonstrou
mesenquimatoso, que se funde com o positividade para esses receptores,
componente epitelial, originando o corroborando a origem endometrial. Além
carcinoma. Na Teoria da Conversão, o disso, o resultado também apresentou
componente epitelial sofre uma marcadores positivos para vimentina,
diferenciação metaplásica, da qual surge o produtos do gene supressor tumoral p16
componente mesenquimatoso13. (INK4) e produtos do gene supressor tumoral
Atualmente, o carcinossarcoma tem TP53. As técnicas de IMH ajudam a
sido considerado como um carcinoma caracterizar esses tumores porque as células
metaplásico, isto é, um carcinoma de tumorais costumam apresentar inclusões
endométrio tipo II com áreas de metaplasia coradas positivas para vimentina,
sarcomatosa. Alguns dados relevantes dão citoqueratina, mioglobina ou antígeno de
suporte a essa mudança: do ponto de vista membrana epitelial. A IMH revela que os
clínico, é mais comum após a menopausa e marcadores de células epiteliais e vimentina
mais frequente em nulíparas e obesas, são mais difusos e intensos em componentes
semelhante ao que ocorre no câncer de carcinomatosos e sarcomatosos,
endométrio; quanto à disseminação e respectivamente, embora a coexpressão dos
metástases, existe um comprometimento dois tipos de marcadores possam estar
ganglionar importante entre 14 a 38% e presentes15.
disseminação peritoneal semelhante ao O tratamento do CSU consiste,
câncer de endométrio, sendo, portanto, inicialmente, na histerectomia total
diferente dos leiomiossarcomas, nos quais o abdominal com amostragem linfonodal
comprometimento ganglionar é mais raro (3 pélvica, podendo ou não ser realizada a
a 9%) e as metástases que predominam são salpingooforectomia bilateral9. Essa foi a
as hematogênicas; aumento do antígeno conduta indicada para a paciente em
carcinogênico 125, como ocorre mais questão.
frequentemente no câncer de endométrio O tratamento adjuvante pode incluir
tipo II; os componentes sarcomatosos quimioterapia e radioterapia, mas não existe
demonstram positividade para citoqueratina consenso sobre as indicações ou esquemas
na IMH, sugerindo origem epitelial e preferenciais. A maioria dos protocolos foi
parecem responder melhor à quimioterapia baseada nas linhas de orientação existentes
do que os sarcomas10. para o carcinoma do endométrio de alto
A presença de metástases é um grau, no entanto, em comparação com
importante fator prognóstico ocorrendo em outros carcinomas do endométrio de alto
cerca de 70% dos pacientes. O risco, esse tipo tem um comportamento mais
carcinossarcoma de útero metastatiza mais agressivo e com uma elevada taxa de
frequentemente para o pulmão (49%), recidiva7. Por isso, cada tipo específico de
peritônio (44%), gânglios linfáticos pélvicos sarcoma necessita de um tratamento
ou para-aórticos (35%), glândula supra individualizado de acordo com seu
renal ou osso (19%)13. comportamento clínico e histológico, não
Para o diagnóstico definitivo dos sendo definida uma conduta única para
TMMMs, é fundamental o estudo da peça todos os tipos10. Existem poucas evidências
operatória uma vez que, na curetagem, em relação ao agente quimioterápico de
frequentemente, não se obtém uma amostra escolha nestes pacientes e, com relação ao
adequada de ambos os componentes tratamento radioterápico, parece que a
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
Lombardi et al.
Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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braquiterapia pode ser útil para reduzir as 8. Malca TM, et al. Factores pronósticos
recorrências vaginais15. para sobrevida en pacientes con
O prognóstico do CSU é muito ruim, carcinosarcoma uterino. Rev Per
a sobrevida de 05 anos varia de 60 a 75% Ginecol Obstet. 2013;59(2): 19-24.
nos casos nos quais o tumor encontra-se 9. Chaves JOA, et al. Relato de Caso:
confinado ao útero, 40 a 60% nos estágios Carcinossarcoma uterino em paciente
iniciais (I e II) e 15 a 30% nos estágios com achado sugestivo de Leiomioma à
tardios da doença, com uma sobrevida histeroscopia. Rev Pat Tocantins.
média de 02 anos9. Contudo, apesar da alta 2014;1(2):2-7.
recorrência do TMMM, a paciente descrita 10. Schunemann Jr ES, et al. Novos
não realizou tratamento adjuvante após a conceitos e revisão atualizada sobre
cirurgia e, atualmente, encontra-se em sarcomas uterinos. FEMINA.
seguimento ambulatorial sem sinais de 2012;40(3):149-54.
recidiva da doença, após 07 meses da 11. Castro MG, et al. Tumor mulleriano
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metastização mamária: caso clínico.
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5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223283
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

APRESENTAÇÃO E TRATAMENTO DE LESÃO DE DIEULAFOY EM RETO: RELATO

DE CASO
PRESENTATION AND TREATMENT OF RECTAL DIEULAFOY: CASE REPORT

Régis Rodrigues Balliana¹; Laura da Cunha Moreira de Abreu2; Leonardo Claudio Orlando1; Marcelo
Engracia Garcia1.

RESUMO
Introdução: A lesão de Dieulafoy consiste na erosão do epitélio causada por um vaso submucoso anormal
que originalmente ocorre em topografia gástrica, embora possa acometer sítios extra gástricos como reto.
Apresenta sintomatologia variada a depender do local acometido, podendo culminar em sangramento
gastrointestinal maciço e altas taxas de mortalidade. Estabilidade hemodinâmica, nesse momento, é
critério fundamental para estabelecimento do diagnóstico e definição da modalidade terapêutica a ser
adotada. Em geral, o tratamento envolve terapia endoscópica, mas em casos específicos pode requerer
angioembolização ou abordagem cirúrgica. Relato do caso: O presente estudo objetiva relatar, por revisão
de prontuário, o quadro clínico de uma paciente acometida por Lesão de Dieulafoy de reto com boa
resposta a tratamento clínico endoscópico. Conclusão: Embora rara, a lesão de Dieulafoy representa
diagnóstico de relevância considerando-se a expressividade do sangramento que pode acarretar e seu
impacto na morbimortalidade do paciente por ela acometido.
Palavras-chave: Reto. Hemorragia Gastrointestinal. Colonoscopia.

ABSTRACT
Introduction: Dieulafoys disease is defined as an epithelial erosion due to an abnormal submucosal
vessel that originary occurs in gastric topography, although it may also affect extragastric sites such as
rectum. It presents a variety of symptoms depending on the affected site, which may culminate in massive
gastrointestinal bleeding and high mortality rates. Hemodynamic stability, at this time, is fundamental for
establishing the diagnosis and defining the therapeutic modality to be adopted. Treatment usually involves
endoscopic therapy, but in specific cases it may require angioembolization or surgical approach. Case
report: The present study aims to report, through a review of medical records, the evolution of a patient
with Dieulafoys rectum disease with a satisfactory response to clinical endoscopic treatment. Conclusion:
Although rare, Dieulafoys lesion represents a relevant diagnosis considering the expressiveness of the
bleeding that it can cause and its impact on the morbidity and mortality of the patient affected by it.
Keywords: Rectum. Gastrointestinal Hemorrhage. Colonoscopy.

INTRODUÇÃO representa um desafio no que concerne ao

Lesão de Dieulafoy consiste na erosão rápido e maciço extravasamento sanguíneo
do epitélio causada por um vaso submucoso e altas taxas de mortalidade, que podem
anormal, proeminente e tortuoso, sem lesões atingir até 80% em pacientes com
ou ulcerações mucosas associadas. sangramento gastrointestinal1 .
Originalmente, ocorre em topografia A depender do local acometido, a
gástrica, sobretudo a nível proximal de sintomatologia pode variar desde
pequena curvatura (mais de 70% dos hematêmese, hematoquezia, melena,
casos)1,2, entretanto existem relatos prévios hemoptise ou até mesmo instabilidade
de acometimento em sítios extra gástricos3. hemodinâmica5. O sangramento tende a ser
Dentre eles, ressaltamos manifestações intermitente e apresenta altas taxas de
duodenais (15%), jejunais (1%) e retais recorrência, ainda que haja cessação
(menos de 2%)2,4. espontânea. Observou-se predileção pelo
Estima-se que lesões de Dieulafoy são sexo masculino, mas até o presente
responsáveis por cerca de 1 a 2% de todos momento não houve relato de diferença na
os casos de hemorragia digestiva e até 6% apresentação da doença na vasta faixa etária
dos casos de hemorragia digestiva alta de acometida.
etiologia não varicosa. Tal achado
_________________________________________________________________
1Universidade de Ribeirão Preto, Cirurgia Geral - Ribeirão Preto - SP - Brasil
2Sociedade Portuguesa de Beneficência Hospital Imaculada Conceição de Ribeirão Preto, Área Cirúrgica Básica -

Ribeirão Preto - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
1
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Apesar de não haver um consenso

quanto à abordagem padrão, a terapia
endoscópica tem demonstrado grande
impacto no diagnóstico e manejo da doença.
Recentemente, a embolização transarterial
por radio intervenção tem alcançado seu
espaço graças a segurança e efetividade do
procedimento1.
Figura 1. Achados da colonoscopia da paciente.
Abaixo apresentamos um relato de
Em A e B observa-se ponto de sangramento sem
caso de Lesão de Dieulafoy diagnosticada lesões ou ulcerações mucosas associadas,
durante colonoscopia, com boa resposta ao achado típico de lesão de Dieulafoy.
tratamento clínico endoscópico.

RELATO DO CASO
Paciente caucasiana, 71 anos,
deficiente visual, admitida com quadro de
enterorragia há 2 dias. Negava queixas
álgicas, náuseas, vômitos ou episódios
prévios semelhantes. Referia hábito
intestinal previamente constipado, com
evacuações a cada 3 dias. Negava lipotimia Figura 2. Tratamento colonoscópico da lesão.
ou astenia. Não havia histórico familiar Em A e B observa-se a lesão tratada com a
relevante ou comorbidades prévias, colocação de um hemoclip interrompendo o
incluindo tabagismo ou etilismo. Referia sangramento.
abordagem cirúrgica exclusivamente
ortopédica. Ao exame apresentava-se estável DISCUSSÃO
hemodinamicamente, consciente e Lesao de Dieulafoy se diferencia de
orientada em tempo e espaço, discretamente típicas úlceras pépticas na medida em que a
hipocorada, sem alterações relevantes em lesão mucosa não é circundada por
aparelhos cardiovascular, respiratório ou infiltração celular, e o vaso arterial
abdominal. No exame proctológico não submucoso não apresenta nenhuma
foram observadas lesões orificiais, massas alteração aneurismática, inflamatória ou
ou nodulações palpáveis; ao toque havia aterosclerótica associada6.
sangue vivo em dedo de luva. Realizada A apresentação clínica inclui
anuscopia que evidenciou presença de sangramento maciço, indolor e recorrente na
coágulos com sinais de sangramento forma de melena ou hematoque-
recente, sem identificação de lesões. zia/enterorragia, associado ou não a
Laboratoriais: Hb 11,2 Htc 34, discreta hematêmese e hipotensão. Ao passo em que
leucocitose sem desvio à esquerda e o acometimento duodenal geralmente cursa
parâmetros normais de coagulação. com hematêmese, no quadro jejunal, por
Submetida à colonoscopia que exemplo, é comum exteriorização sob a
evidenciou sangramento ativo, tipo jato, forma de melena7. Em uma revisão
advindo de vaso em mucosa retal, sem sistemática a apresentação mais comum
ulceração local, com aspecto sugestivo de para a afecção retal foi sangramento súbito
lesão de Dieulafoy (Figura 1). Identificados e maciço vermelho-vivo pelo reto e
ainda sinais de doença diverticular à hematoquezia8.
esquerda, de leve intensidade, sem indícios A apresentação clínica depende da
de sangramento ativo ou recente. Procedeu- duração e local do sangramento, diâmetro
se à terapia endoscópica com hemoclip do vaso afetado e estado geral do paciente.
(Figura 2). Estabilidade hemodinâmica, nesse momen-
Paciente manteve seu status to, é considerado critério fundamental para
hemodinâmico inalterado e parâmetros estabelecimento do diagnóstico e definição
hematimétricos sem variações significativas da modalidade terapêutica a ser adotada9.
durante toda a internação hospitalar. No Anteriormente, o diagnóstico de tal
momento da alta, encaminhada para afecção era raramente realizado antes da
seguimento clínico a nível ambulatorial. ressecção cirúrgica ou autópsia, uma vez
que dependia estritamente de avaliação
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

histológica. O avanço da abordagem menos o tecido local com bom controle de

endoscópica permitiu tanto diagnóstico sangramento8,11. Tanto a ligadura elástica
quanto abordagem precoce e minimamente como o hemoclip se mostraram estatis-
invasiva1. Os critérios que selam o ticamente eficazes no controle da
diagnóstico via endoscopia incluem: hemorragia11,12.
sangramento arterial através de uma fina Nos casos em que as lesões não são
camada mucosa ou mesmo mucosa dentro passíveis de tratamento endoscópico, como
da normalidade; visualização de um vaso naqueles em que o vaso não pode ser
protuberante com ou sem sangramento visualizado dado seu pequeno calibre ou
ativo no interior de uma faixa mucosa devido ao sangramento gastrointestinal
afilada ou mesmo inalterada; e/ou presença maciço, é possível recorrer à angiografia e
de coágulo recém formado, firmemente embolização. Isso se torna viável sobretudo
aderido, em contato íntimo com fino defeito graças aos recentes avanços e maior
da mucosa ou mesmo mucosa de aparência disponibilidade da radiointervenção, que
normal10. constitui uma excelente opção com altas
Dessa forma, o diagnóstico pode ser taxas de sucesso terapêutico (89% a 98%)6.
difícil de ser estabelecido dado o caráter Em cerca de 5% dos casos, quando o
intermitente do sangramento, a aparência controle do sangramento não foi possível
normal da mucosa que circunda a lesão, sua pelos demais métodos, opta-se pela
pequena dimensão e sua localização. A lesão ressecção cirúrgica. O tipo de procedimento,
tende a ser assintomática até ocorrer erosão nesse caso, depende prioritariamente do
mucosa que expõe o vaso a ponto de gerar sítio acometido e do status hemodinâmico
extravasamento sanguíneo. A própria artéria do paciente13.
eleva a mucosa que a recobre, deixando-a
vulnerável e predispondo a sangramento1. CONCLUSÃO
Inicialmente o tratamento cirúrgico Apesar de rara, a lesão de Dieulafoy
era o único vigente, com uma taxa de representa um diagnóstico de relevância
mortalidade que alcançava 80% dos casos. considerando-se a expressividade do
Com o desenvolvimento da tecnologia e das sangramento que pode acarretar e seu
técnicas de endoscopia terapêutica, foi impacto na morbimortalidade dos pacientes
instituído, em 1990, por Goldenberg e cols. por ela acometidos. O status hemodinâmico
a proposta de terapia endoscópica para do paciente e a localização da lesão são
realização de hemostasia primária, obtendo fatores determinantes na definição tanto da
uma redução drástica na taxa de abordagem diagnóstica quanto na escolha
mortalidade, acometendo apenas 8% dos da modalidade terapêutica. Em geral, o
casos, e, atualmente, a taxa de sucesso para tratamento de escolha tende a ser
tratamento endoscópico de tais lesões endoscópico ou arteriográfico. O tratamento
alcançam 100% com baixa taxa de cirúrgico se torna uma opção frente aos
ressangramento8. casos de falência de demais terapias,
Os procedimentos endoscópicos se quando se configura intratabilidade clínica,
dividem em três categoriais: terapia com ou naqueles pacientes em condição de
injeção regional (solução com epinefrina ou instabilidade hemodinâmica.
escleroterapia), terapia térmica (eletrocoagu-
lação, coagulação por plasma de argônio, REFERÊNCIAS
coagulação por sonda térmica) e terapia
mecânica (ligaduras e clipes hemostá- 1. Rodriguez CT, Bittle JSH, Kwarcinski
ticos)11. TJ, Juarez S, Hinshelwood JR.
A escolha da modalidade terapêutica Dieulafoy lesions and gastrointestinal
a ser adotada depende da experiência do bleeding. Proc (Bayl Univ Med Cent).
profissional, da disponibilidade de materiais 2020;33(4):633-4. doi:
e da localização da lesão. A terapia 10.1080/08998280.2020.1778405.
endoscópica combinada é sempre preferível 2. Tursi A. Rectal Dieulafoy lesion. Clin
à terapia única, resultando em uma menor Res Hepatol Gastroenterol.
taxa de ressangramento11. Na decisão por 2017;41(1):1-2.
monoterapia, a terapia mecânica é o método doi: 10.1016/[Link].2015.06.006.
de escolha para uma hemostasia 3. Inayat F, Amjad W, Hussain Q,
permanente, pois, aparentemente, agride Hurairah A. Dieulafoy's lesion of the
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

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4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223069
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RUPTURA ESPLÊNICA ATRAUMÁTICA ASSOCIADA À COVID-19: RELATO DE

CASO
ATRAUMATIC SPLENIC RUPTURE ASSOCIATED WITH COVID-19: CASE REPORT

Ian Ribeiro Rocha¹; Luigi Rodrigues Brianez1; Rodrigo Fonseca Caetano1; Ubirajara Lupoli Barbosa2;
Wagner Almeida Silva3; Fernando Vicentini3.

RESUMO
Introdução: casos de COVID-19 (doença infecciosa causada pelo Coronavírus e diagnosticado em 2019)
podem apresentar-se de formas inespecíficas e incomuns, sendo a ruptura esplênica atraumática um
diagnóstico diferencial incluso nesses pacientes. Relato do caso: paciente com diagnóstico de COVID-19,
internada em enfermaria, evoluindo com choque hemorrágico por ruptura esplênica atraumática.
Discussão: ruptura atraumática do baço é uma situação rara, que pode ocorrer, entre outros motivos,
devido doenças infecciosas, sendo potencialmente grave com risco elevado de óbito. Há evidências que
sugerem que a COVID-19 causa impacto direto no baço, causando trombose microvascular e necrose. A
lesão esplênica faz parte do diagnóstico diferencial em pacientes infectados pelo SARS-CoV-2 (sigla em
inglês para Síndrome Respiratória Aguda Grave causada pelo Coronavírus 2) que evoluem com dor
abdominal e alterações hemodinâmicas.
Palavras-chave: Ruptura Esplênica. Infecções por Coronavirus. Ruptura Espontânea.

ABSTRACT
Introduction: COVID-19 (infeccious disease caused by the Coronavirus and diagnosed in 2019) cases may
present in nonspecific and unusual forms, with atraumatic splenic rupture being a differential diagnosis
included in these patients. Case report: patient diagnosed with COVID-19, admitted to the infirmary,
evolving with hemorrhagic shock due to atraumatic splenic rupture. Discussion: Atraumatic rupture of
the spleen is a rare situation, which can occur, among other reasons, due to infectious diseases, being
potentially serious with a high risk of death. There is evidence to suggest that COVID-19 directly impacts
the spleen, causing microvascular thrombosis and necrosis. Splenic injury is part of the differential
diagnosis in patients infected with SARS-CoV-2 (Severe Acute Respiratora Syndrome Caused by
Coronavirus 2) who develop abdominal pain and hemodynamic changes.
Keywords: Splenic Rupture. Rupture, Spontaneous. Coronavirus Infections.

INTRODUÇÃO forte associação entre níveis elevados

A COVID-19 é uma doença infecciosa de dímero-D e mau prognóstico, surgiram
causada pelo SARS-CoV-2, sendo os preocupações sobre complicações
principais sintomas febre, fadiga e tosse trombóticas em pacientes com COVID-19.
seca, podendo evoluir para dispneia ou, em Os resultados de um relatório recente
casos mais graves, para Síndrome sugerem que o SARS-CoV-2 facilita a
Respiratória Aguda Grave (SRAG)1. endotelite, o que poderia explicar o
Uma análise feita nas variadas comprometimento da função
publicações e estudos obtidos por meio das microcirculatória sistêmica em diferentes
bases de pesquisas, confirmou que o leitos vasculares3.
COVID-19 pode cursar com quadros Este relato versa sobre o caso de uma
assintomáticos e também com paciente em tratamento de COVID-19 que
manifestações atípicas como anosmia, evoluiu com choque hipovolêmico grave por
conjuntivite, manifestações cutâneas, ruptura esplênica atraumática.
alterações renais e dor abdominal2.
Clínicos em todo o mundo enfrentam RELATO DO CASO
esta nova doença pulmonar infecciosa grave Paciente feminina, 64 anos, com
sem terapias comprovadas. Com base em antecedente de hipertensão arterial
relatórios recentes que demonstraram uma sistêmica, hipotireoidismo, transtorno de
_________________________________________________________________
1Hospital AMECOR, Cirurgia Geral - Cuiabá - MT - Brasil
2Hospital AMECOR, Medicina Intensiva - Cuiabá - MT - Brasil
3Hospital Santa Casa de Misericórdia de Cuiabá, Cirurgia Geral - Cuiabá - MT - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3069

1
Rocha et al.
Ruptura esplênica atraumática associada à COVID-19: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

ansiedade, em uso de Candesartana

8mg/dia, Levotiroxina 37,5mcg/dia,
Sertralina 50mg/dia, Nortriptilina 20mg/dia
e Estradiol 1mg/dia para terapia de
reposição hormonal, em tratamento
domiciliar de COVID-19 com sintomas
gripais há aproximadamente 12 dias,
evoluiu com dispneia moderada e piora da
astenia e mal-estar, com necessidade de
internação hospitalar em enfermaria para
oxigenioterapia e antibioticoterapia. Após
internação iniciou Moxifloxacino
400mg/dia, anticoagulação com
Enoxaparina em dose plena, corticoterapia
com Dexametasona 10mg/dia além de 2
doses de Tocilizumab 162mg no dia seguinte Figura 1. Tomografia de abdome com contraste
à internação. - corte axial. Líquido livre intra abdominal. Na
Após 04 dias de internação, já com fase tardia foi visualizado focos hipertensos
melhora clínica, evoluiu de forma súbita acompanhando a cápsula esplênica sugerindo
sangramento ativo.
com mal-estar intenso, cefaleia, tontura e
letargia. Ao exame físico apresentava-se com
palidez (+3/+4), sudorese, extremidades
frias, cianose periférica, TEC (tempo de
enchimento capilar) >3s, taquicardia,
taquipneia, hipotensão e queda da
saturação de oxigênio. Ausculta pulmonar
com estertores finos em bases, ausculta
cardíaca com bulhas hipofonéticas, abdome
flácido, porém doloroso difusamente à
palpação profunda.
Após melhora hemodinâmica com
reposição de cristaloide, realizou-se
angiotomografia de tórax, tomografia de
abdome e crânio, seguindo para unidade de
terapia intensiva.
Tomografia de crânio sem alterações
Figura 2. Tomografia de abdome com contraste
significativas. Angiotomografia de tórax - corte coronal. Líquido livre intra abdominal. Na
negativa para tromboembolismo pulmonar, fase tardia foi visualizado focos hipertensos
mostrando pequeno pneumotórax à direita e acompanhando a cápsula esplênica sugerindo
opacidades em vidro fosco, permeados por sangramento ativo.
espessamento septal, focos de
consolidações, estrias e bandas Laparatomia exploradora identificou
parenquimatosas esparsos no parênquima grande quantidade de sangue livre
pulmonar bilateral, com extensão estimada (aproximadamente 2000ml) e coágulos na
em 50%. Tomografia de abdome evidenciou cavidade peritoneal, sendo a maior
moderada quantidade de líquido livre no quantidade periesplênico, e múltiplas
abdome superior, com extensão para pelve, lacerações na cápsula esplênica com
notadamente em situação periesplênica, sangramento ativo. Realizou-se
com aspecto lamelado e hiperdenso, esplenectomia total convencional, limpeza e
favorecendo a hipótese de rotura esplênica drenagem (Dreno de Blake) da cavidade
espontânea. Observou-se ainda alguns focos peritoneal. Demais órgãos e estruturas sem
hiperdensos acompanhando a cápsula alterações. Enviado produto de
esplênica visualizado na fase tardia, que esplenectomia para exame
pode estar relacionado a sangramento ativo anatomopatológico (Figura 3).
(Figuras 1 e 2).

2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3069
Rocha et al.
Ruptura esplênica atraumática associada à COVID-19: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

não traumática do baço de etiologia

desconhecida'4.
A ruptura esplênica atraumática é
mais comum em pacientes com
Mononucleose (EBV), podendo ocorrer
também em outras doenças infecciosas,
como citomegalovirose, SIDA (Síndrome da
Imunodeficiência Humana), dengue e
malária, principalmente em fases agudas5-8.
Doenças infecciosas podem induzir aumento
da tensão intraesplênica causada por
hiperplasia celular e oclusão vascular.
Semelhante a esses vírus, o SARS-CoV-2
pode afetar o baço e causar uma ruptura
Figura 3. Produto de esplenectomia total.
Relatório anatomopatológico evidenciou tecido atraumática13. Vários relatos de casos de
esplênico com ectasia vasculares e hemorragia. ruptura esplênica espontânea em pacientes
com SARS-CoV-2, bem como doença
Após procedimento cirúrgico paciente tromboembólica esplênica, surgiram no
permaneceu em unidade de terapia último ano12.
intensiva por 15 dias, com boa evolução Exames de autópsia demonstraram
clínica, sem novos sangramentos intra- danos na microcirculação em pacientes com
abdominais e sem queda de hemoglobina. COVID-19, e estudos recentes sugerem que
Seguiu tratamento em leito de enfermaria. anormalidades hemostáticas, incluindo
O estudo anatomopatológico do produto de coagulação intravascular disseminada
esplenectomia teve como achado tecido (CID), ocorrem nesses pacientes. Essas
esplênico com ectasias vasculares e alterações hemostáticas indicam algumas
hemorragia. formas de coagulopatia que podem
predispor a eventos trombóticos, embora a
DISCUSSÃO causa seja incerta. Se as alterações
Muitos casos de apresentações hemostáticas são um efeito específico do
incomuns de COVID-19 foram relatados, SARS-CoV-2 ou se são uma consequência de
representando um desafio diagnóstico uma tempestade de citocinas que precipita o
quando utilizamos apenas os sinais e início da síndrome da resposta inflamatória
sintomas clínicos iniciais. Uma dessas sistêmica (SIRS), como observada em outras
apresentações envolve dor abdominal doenças virais, não é completamente
secundária ao hemoperitônio12. compreendido14.
A ruptura esplênica é uma condição Acredita-se que o aumento da pressão
potencialmente fatal e a maioria dos casos é intra-abdominal ou contração excessiva do
secundária a trauma. Múltiplas doenças diafragma durante quadros de tosse intensa,
subjacentes também foram associadas à vômitos ou evacuação levem ao aumento na
ruptura esplênica, incluindo condições pressão do baço causando ruptura
hematológicas, neoplásicas, inflamatórias e esplênica. No entanto, Patel et al. acreditou
infecciosas. Ruptura esplênica atraumática que isto foi principalmente o resultado de
é um evento raro, por isso, muitas vezes não um hematoma subcapsular progressivo que
é considerada no diagnóstico diferencial de posteriormente rompeu a cápsula e causou
dor abdominal, e os resultados podem ser hemoperitônio5,6.
catastróficos. Os primeiros casos relatados Há evidências emergentes que
de ruptura esplênica atraumática foram por sugerem que Covid-19 tem um impacto
Rokitansky (1861) e Atkinson (1874). direto no baço e nódulos linfáticos,
Weidemann (1927) definiu pela primeira vez induzindo graves danos aos tecidos,
'ruptura esplênica espontânea' como incluindo depleção do folículo linfoide,
'ruptura resultante de um incidente sem atrofia do nódulo esplênico, hiperplasia de
força externa'. Knoblish (1966) distingue histiocítico e redução de linfócitos. Além
'ruptura não traumática de um baço disso, COVID-19 pode induzir trombose
patológico’ da extremamente rara 'ruptura microvascular e necrose, afetando o baço9,11.
De acordo com o relato e os artigos
relacionados, a infecção pelo SARS-CoV-2
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3069
Rocha et al.
Ruptura esplênica atraumática associada à COVID-19: relato de caso
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pode ser outra causa infecciosa de ruptura 9. Feng Z, Diao B, Wang R, Wang
esplênica espontânea e deve fazer parte do G, C Wang, Tan Y, et al. The Novel
diagnóstico diferencial em pacientes com Severe Acute Respiratory Syndrome
COVID-19 que evoluem com dor abdominal Coronavirus 2 (SARS-CoV-2) Directly
e, por vezes, alterações hemodinâmicas. Decimates Human Spleens and Lymph
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Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3069
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223100
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RETALHO LATÍSSIMO DO DORSO REVERSO PARA COBERTURA DE FERIDA

PROFUNDA NA COLUNA LOMBAR: RELATO DE CASO
LATISSIMUS DORSI FLAP FOR RECONSTRUCTION OF A DEEP WOUND IN THE LOWER BACK: A
CASE REPORT

João Euzébio Encarnação Ferreira¹; Dimas André Milcheski1; Rolf Gemperli1; Daniel Ettinger Sereno1;
Daniel de Almeida Rocha Valente1.

RESUMO
Introdução: O retalho do músculo latíssimo do dorso tem diversas aplicações em cirurgia reconstrutiva.
Mais frequentemente, ele é baseado em seu pedículo principal, para cobertura de defeitos torácicos, porém,
devido a suas características anatômicas, ele pode também ser usado para cobertura de diferentes
segmentos corporais, incluindo a linha média posterior. Relato do caso: Relatamos o caso de uma paciente
de 78 anos, do sexo feminino que apresentava uma ferida na coluna lombar após complicação de uma
neurocirurgia. Após diversas abordagens cirúrgicas sem sucesso, foi realizado um retalho do músculo
latíssimo do dorso reverso para cobertura da ferida. Conclusão: O retalho grande dorsal é extremamente
versátil e sua variação pediculada nas perfurantes das artérias intercostais pode ser aplicada na
reconstrução dos defeitos da linha média com segurança.
Palavras-chave: Procedimentos Cirúrgicos Reconstrutivos. Retalho Miocutâneo. Deiscência da Ferida
Operatória.

ABSTRACT
Introduction: The latissimus dorsi muscle flap has several applications in reconstructive surgery. Most
often, it is based on its main pedicle to cover thoracic defects, however, due to its anatomical features, it
can also be used to cover different body segments, including the posterior midline. Case report: We report
the case of a 78-year-old female patient who presented with a wound in her lumbar spine after a
neurosurgery complication. After several unsuccessful surgical approaches, a latissimus dorsi muscle flap
was performed to cover the wound. Conclusion: The latissimus dorsi flap is extremely versatile and its
pedicled variation in the perforators of the intercostal arteries can be applied in the reconstruction of
midline defects with safety.
Keywords: Surgical Wound Dehiscence. Reconstructive Surgical Procedures. Myocutaneous Flap.

INTRODUÇÃO apresenta diversos usos. Ele pode tanto ser

O retalho do músculo latíssimo do rotacionado sobre suas perfurantes para
dorso em cirurgia reconstrutiva foi descrito cobrir defeitos laterais quanto rodado em
pela primeira vez por Tansini em 19061 e “folha de livro” em direção a linha média2.
desde então obteve popularidade devido a Dessa forma, sua aplicação é extremamente
sua versatilidade e confiabilidade. Sua diversa. Na linha média, ele pode ser usado
aplicação mais comum é como retalho para cobrir defeitos causados por
pediculado em seu pedículo principal, a complicação pós-neurocirurgia3,4, ressecção
artéria toracodorsal, para defeitos na região tumoral, trauma e inclusive para defeitos
superior do tronco2. Ele também pode ser congênitos como mielomeningocele5.
utilizado como retalho livre nas mais Existem também relatos de seu uso na
diversas áreas, como na reconstrução de reconstrução de hérnia diafragmática
cabeça e pescoço, extremidades e couro congênita6,7.
cabeludo. Sua utilização como retalho O objetivo do estudo é apresentar um caso
reverso, baseada no fluxo de seus pedículos de uso de retalho latíssimo do dorso reverso
secundários - perfurantes lombares e para reconstrução de defeito lombar e fazer
intercostais - no entanto, é menos comum uma revisão de literatura com foco nas
na prática diária. características anatômicas e clínicas do
Apesar de pouco frequente, devido à retalho.
área de seu ventre muscular e de suas
características anatômicas, o retalho reverso
_________________________________________________________________
1Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo, Cirurgia Plástica - São Paulo - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3100

1
Ferreira et al.
Retalho latíssimo do dorso reverso para cobertura de ferida profunda na coluna lombar: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

MATERIAIS E MÉTODOS da mesma. Após 4 semanas, a ferida não

Análise retrospectiva de caso apresentava uma evolução satisfatória,
atendido no Hospital das Clínicas da mantendo saída de secreção serosa e
Faculdade de Medicina da Universidade de cicatrização insuficiente. Novamente foi
São Paulo. Foi realizado levantamento de levada ao centro cirúrgico para
prontuário, exames complementares e debridamento, totalizando três
análise dos registros fotográficos durante o procedimentos em um período de 45 dias.
período de internação. O tempo de Neste último debridamento, não foi possível
seguimento foi de 1 mês após a realização da visualizar a presença de fístula liquórica,
cirurgia. O relato de caso foi analisado e porém a ferida tinha aspecto sugestivo de
aprovado pelo comitê de ética do Hospital infecção e apresentava considerável espaço
das Clínicas e está inscrito sob o número morto. Duas semanas após o terceiro
CAAE: 47229021.6.0000.0068. debridamento, notava-se persistência de
saída de secreção serohemática pela ferida e
RELATO DO CASO déficit na cicatrização. Foi então solicitada
Paciente feminina, com 78 anos, avaliação da equipe de Cirurgia Plástica.
hipertensa, apresentava quadro arrastado Na primeira abordagem da equipe de
de dor lombar com irradiação para membros Cirurgia Plástica, notou-se a presença de
inferiores quando iniciou seguimento com grande espaço morto sobre a coluna lombar,
equipe de neurocirurgia do HC-FMUSP. Foi com hematoma retido e tecidos
diagnosticada com estenose do canal desvitalizados em moderada quantidade,
vertebral lombar de origem degenerativa e foi sem sinais de fístula liquórica (Figura 1). Por
submetida a laminectomia de L3-L4 e L5 em se tratar de uma ferida com longo tempo de
2017. Após curto período de melhora dos evolução e com processo infeccioso, foi
sintomas, evoluiu com o mesmo padrão optado primeiramente por preparo do leito
álgico, porém de maior e progressiva com debridamento e terapia por pressão
intensidade, impedindo-a de ficar em negativa (TPN).
ortostase por mais de 5 minutos.
Após nova avaliação, verificou-se que
com a retirada dos elementos posteriores do
canal vertebral, a paciente passou a
apresentar instabilidade e hiperlordose,
sendo indicada reabordagem cirúrgica. Em
fevereiro de 2020, foi então realizada
Artrodese de L4-L5. A paciente apresentou
uma boa evolução pós-operatória durante a
internação, tendo alta hospitalar após 5 dias
de evolução.
No retorno ambulatorial 20 dias após
a artrodese, observava-se saída de secreção
serosa pela ferida operatória, além de relatos
de calafrios e febre. A paciente não tinha
déficits neurológicos ou rigidez nucal. Foram
introduzidos antibióticos e a paciente foi
submetida a um primeiro debridamento pela
equipe da neurocirurgia. Durante o
procedimento, notou-se a presença de
tecidos desvitalizados, secreção purulenta e
extravasamento de líquor à manobra de
Valsalva. Foi realizada lavagem exaustiva e
fechamento primário
Após 2 semanas, devido a Figura 1. Hematoma retido e tecidos
manutenção da saída de líquor pela ferida, desvitalizados em moderada quantidade, sem
um segundo debridamento foi indicado. sinais de fístula liquórica.
Havia persistência da fístula liquórica,
sendo então realizado avanço da Após 5 dias de TPN, a ferida
musculatura paraespinhal para cobertura apresentava um bom aspecto, com tecido de
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3100
Ferreira et al.
Retalho latíssimo do dorso reverso para cobertura de ferida profunda na coluna lombar: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

granulação, sem sinais de infecção e com

resolução da fístula liquórica (Figura 2).
Notava-se dermatite de contato intensa
devido ao filme plástico nos 5 dias da TPN.
Por se tratar de uma ferida aberta, podendo
acarretar em ainda mais riscos para a
paciente e agravar sua situação frágil caso
continuasse aberta, foi optado pelo
fechamento mesmo na presença de
dermatite.

Figura 3. Retalho em "folha de livro". O ponto de

pivô, baseado na perfurante mais superior, foi o
10º EIC.

Figura 2. Após 5 dias de TPN, a ferida

apresentava um bom aspecto, com tecido de
granulação, sem sinais de infecção e com
resolução da fístula liquórica.
Figura 4. O ventre muscular foi dobrado sobre si
mesmo para preencher o espaço morto sobre a
Foi então realizado o retalho grande coluna lombar.
dorsal reverso, pediculado nas perfurantes
das artérias intercostais. Uma incisão foi
feita do ponto superior da incisão prévia em
direção ao pedículo da artéria toracodorsal.
A face superficial do músculo foi identificada
e seus limites expostos por meio de
dissecção subfascial cranialmente e
caudalmente. A dissecção continuou até
próximo a inserção umeral do músculo,
sendo realizada desinserção e ligadura do
pedículo principal e secção do seu nervo
motor. Em seguida foi realizado
descolamento da face profunda em direção à
linha média, até identificação de perfurantes
das artérias intercostais.
O ponto de pivô, baseado na
perfurante mais superior, foi o 10º EIC
(Figura 3). O ventre muscular foi dobrado
sobre si mesmo para preencher o espaço
morto sobre a coluna lombar (Figura 4).
Drenos de sucção foram colocados na área
doadora e profundamente na região da Figura 5. Aspecto final, após fechamento
ferida. Foi realizado fechamento primário na primário de área sobre o defeito e fechamento
área doadora do retalho e foram feitos primário da área doadora. Nota-se a dermatite de
pontos de adesão na área doadora para contato intensa.
prevenir a formação de seroma (Figura 5).

3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3100
Ferreira et al.
Retalho latíssimo do dorso reverso para cobertura de ferida profunda na coluna lombar: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

No décimo dia pós-operatório, a insuficiência vascular retalho deve ser

paciente apresentou um episódio de levado em conta.
broncoaspiração, com consequente No caso relatado, o defeito se
pneumonia aspirativa, o que implicou em encontrava a nível de L4, o que possibilitou
necessidade de intubação orotraqueal e uso a preservação de perfurantes altas, ao nível
de drogas vasoativas por tempo prolongado. do 10º espaço intercostal, conferindo
Após 20 dias de intubação, a paciente segurança quanto a viabilidade do retalho.
apresentou piora da sepse de foco pulmonar, Entretanto, nesta paciente o desafio não era
evoluindo a óbito. Devido ao uso de de cobertura cutânea, mas sim relacionado
vasoconstritores e ao quadro clínico da ao grande espaço morto causado pelos
paciente, a ferida operatória apresentou debridamentos prévios e consequente perda
necrose da borda do retalho de pele da área de substância, bem como exposição do canal
doadora. medular. Ao preencher uma cavidade com
tecido muscular bem vascularizado, ele é
DISCUSSÃO capaz de levar nutrientes, células de defesa
O músculo latíssimo do dorso é um e antibiótico até a ferida3, além de, nesse
músculo tipo V na classificação de Mathes & caso, cobrir a exposição óssea, proteger
Nahai, podendo ser utilizado como retalho estruturas nervosas delicadas e material de
tanto baseado em seu pedículo principal síntese.
como em seus pedículos secundários8. Na
forma reversa, seu arco de rotação se CONCLUSÃO
estende desde o pescoço até a região sacral9, Apesar do desfecho clínico
o que lhe confere grande utilidade nas desfavorável desta paciente, o retalho
reconstruções da linha média posterior. grande dorsal é extremamente versátil e sua
Normalmente, outras opções de variação pediculada nas perfurantes das
retalho são possíveis para a reconstrução artérias intercostais pode ser aplicada na
dessa região. A maioria deles, no entanto, reconstrução dos defeitos da linha média
são melhores para a cobertura de defeitos com segurança. O retalho do músculo
cutâneos do que para situações em que se latíssimo do dorso constitui um opção viável
requer preenchimento ou retalho volumoso. e deve ser sempre considerado na cobertura
Retalhos ao acaso ou baseados em dos defeitos da linha média posterior do
perfurantes, como o retalho fasciocutaneo tronco.
perfurante da artéria lombar10 ou glútea não
podem ser mobilizados adequadamente para REFERÊNCIAS
preencher o espaço morto, limitando as
opções de reconstrução em casos como o 1. Maxwell GP. Iginio Tansini and the
apresentado. Nas adjacências, o retalho Origin of the Latissimus Dorsi
muscular de escolha para conseguir esse Musculocutaneous Flap. 1979.
efeito de preenchimento, é o do músculo 2. Winter R, Steinböck M, Leinich W,
grande dorsal. Reischies FMJ, Feigl G, Sljivich M, et
Em estudos anatômicos conduzidos por al. The reverse latissimus dorsi flap :
Winter2 e Watanabe11, o retalho muscular do An anatomical study and retrospective
grande dorsal demonstrou apresentar uma analysis of its clinical application. J
rica vascularização além de seu pedículo Plast Reconstr Aesthetic Surg
dominante. Em 30 músculos dissecados, [Internet]. 2019;72(7):1084–90.
foram encontradas uma média de 10,9 doi: 10.1016/[Link].2019.03.010.
perfurantes, sendo 62% dessas localizadas 3. Fontaine S De, Gaede F, Berthe J. The
no 9º, 10º e 11º espaços intercostais. Para reverse turnover latissimus dorsi flap
retalhos reversos, o ponto de pivô mais for closure of midline lumbar defects. J
seguro e consistente, portanto, se localiza no Plast Reconstr Aesthet Surg.
9º espaço intercostal. No entanto, se for 2008;61(8):917-24.
necessário tecido do retalho para cobertura doi: 10.1016/[Link].2007.05.005.
de um defeito sacral mais distal, o ponto de 4. Söyüncü Y, Bigat Z, Söyüncü I, Özkan
pivô pode se localizar até abaixo da 12ª Ö. Omentum and reverse turnover
costela. Neste caso, a possibilidade de um latissimus dorsi musculocutaneous
menor número de perfurantes e o risco de flap for the treatment of cerebrospinal
fluid fistula. Acta Orthop Traumatol
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Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3100
Ferreira et al.
Retalho latíssimo do dorso reverso para cobertura de ferida profunda na coluna lombar: relato de caso
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Turc. 2015;49(5):571–5. Acta Orthop Recebido em: 14 Junho 2021

Traumatol Turc. 2015;49(5):571-5. Aceito para publicação: 17 Junho 2022
doi: 10.3944/AOTT.2015.13.0157. Conflito de interesses: Não.
5. Zakaria Y, Hasan EA. Reversed Fonte de financiamento: Nenhuma.
turnover latissimus dorsi muscle flap
for closure of large myelomeningocele Endereço para Correspondência:
defects. Br J Plast Surg. João Euzébio Encarnação Ferreira
2010;63(9):1513–8. E-mail: joao.f@[Link]
doi: 10.1016/[Link].2009.08.001.
6. Bianchi A, Doig C, Cohen S. The
Reverse Latissimus Dorsi Flap for
Congenital Diaphragmatic Hernia
Repair. J Pediatr Surg.
1983;18(5):560–3.
doi: 10.1016/s0022-3468(83)80359-5.
7. Barbosa R, Rodrigues J, Correia-Pinto
J, Ferreira A, Cardoso A, Reis J. Repair
of a Large Congenital Diaphragmatic
Defect With a Reverse Latissimus Dorsi
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2008;28(2):85-8.
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8. Mathes SJ, Nahai F. Classification of
the Vascular Anatomy of Muscles:
Experimental and Clinical Correlation.
Plast Reconstr Surg. 1981;67(2):177-
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9. Bostwick J, Scheflan M, Nahai F,
Jurkiewicz MJ. The “reverse”
latissimus dorsi muscle and
musculocutaneous flap: Anatomical
and clinical considerations. Vol. 65,
Plastic and Reconstructive Surgery.
1980. p. 395–9.
10. Kato H, Hasegawa M, Takada T, Torii
S. The lumbar artery perforator based
island flap: Anatomical study and case
reports. Br J Plast Surg.
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doi: 10.1054/bjps.1999.3120.
11. Watanabe K, Kiyokawa K, Rikimaru H.
Anatomical study of latissimus dorsi
musculocutaneous flap vascular
distribution. Br J Plast Surg.
2010;63(7):1091–8.
doi: 10.1016/[Link].2009.05.042.

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Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3100
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223117
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TUMOR AXILAR DE ORIGEM NEURAL: UM ACHADO INCOMUM

AXILLARY TUMOUR OF NEURAL ORIGIN: AN UNUSUAL FINDING

Welington Lombardi¹; Luciana Borges Lombardi 1; Flávia Vicentin Silva1; Narhima Ahdlie Bou Abbas1;
Amanda Tobal Verro1; Giulia Lia Duarte Nascimento1; Luana Albaricci Carreon Fernandes1.

RESUMO
Introdução: Os Schwannomas consistem em tumores benignos do tecido mole, provenientes das
células de Schwann do tecido nervoso periférico e são frequentes em pacientes do sexo masculino entre
20 e 50 anos de idade. Tendem a ser solitários com crescimento lento e não agressivos, produzindo, por
vezes, grandes massas. Seu aparecimento na região mamária e/ou axilar é muito raro, sendo
constatados apenas 37 casos de Schwannomas em mama e axila nas bases de dados Lilacs, Pubmed e
Medline. A maioria dos tumores mamários são constituídos por tecido de origem epitelial, sendo 95%
dos casos divididos entre carcinomas, cistos e fibroadenomas. Relato do caso: Neste relato,
descrevemos uma paciente de 53 anos, sexo feminino, relatando nódulo com sensação de queimação
em axila direita e irradiação para mama direita. A mamografia e a ultrassonografia mamária mostravam
a presença de nódulo em axila direita, de difícil diferenciação com linfadenomegalia axilar. Conclusão:
A punção aspirativa com agulha fina (PAAF) foi inconclusiva e a core-biopsy mostrou proliferação
mesenquimal fusocelular com características celulares benignas padrão nervoso, do tipo
Neurilenoma/Schwannoma. Optou-se, a princípio, por conduta expectante porém, após seis meses,
observou-se aumento do nódulo e da sintomatologia clínica, sendo indicada a exérese completa da lesão.
Palavras-chave: Células de Schwann. Axila. Neurilema.

ABSTRACT
Introduction: Schwannomas consist of benign soft tissue tumors from Schwann cells in peripheral
nervous tissue. They are often found in male patients between 20 and 50 years of age. They tend to be
solitaries with slow growth and not aggressive, sometimes producing large masses. Its appearance in
the mammary and / or axillary region is very rare. Analyzing the Lilacs, Pubmed and Medline databases,
it was found only 37 cases of Schwannomas in breasts and axillas. Most breast tumors consist of
epithelial origin tissue, with 95% of cases divided between carcinomas, cysts and fibroadenomas. Case
report: In this report, we describe a 53-year-old female patient with a nodule and burning in the right
axilla with irradiation to the right breast, without signs of inflammation. Mammography and breast
ultrasound showed the presence of a nodule in the right axilla, which is difficult to differentiate with
axillary lymphadenomegaly. Conclusion: Fine needle aspiration puncture (FNAB) was inconclusive and
core biopsy showed fusocellular mesenchymal proliferation with benign nervous pattern cell features,
such as Neurilenoma / Schwannoma. At first, we opted for an expectant approach, however, after six
months, there was an increase in the nodule and clinical symptoms, and complete excision of the lesion
was indicated.
Keywords: Axilla. Neurilemma. Schwann Cells.

INTRODUÇÃO uma pequena porcentagem apenas

Os Schwannomas, também associada a síndromes genéticas, como a
conhecidos como Neurilenomas, foram Neurofibromatose Tipo 1 (Neurofibroma e
descritos pela primeira vez em 1908 por Schwannoma maligno)4.
Verocay e constituem tumores benignos, A maioria dos tumores mamários são
originados da camada mais externa dos de origem epitelial e representam 95% dos
nervos periféricos1-3. casos, os quais são distribuídos entre
Tendem a ser solitários com carcinomas, cistos benignos e
crescimento lento e não invasivo podendo fibroadenomas. Contudo, o Neurilenoma
gerar grandes massas. São mais frequentes mamário e/ou axilar são pouco comuns,
no sexo masculino, entre 20 e 50 anos de sendo majoritariamente solitários, bem
idade e, na grande maioria, esporádicos com definidos, de crescimento lento, não

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1Universidade de Araraquara, Faculdade de Medicina - Araraquara - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3117

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Lombardi et al.
Tumor axilar de origem neural: um achado incomum
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invasivos e com menos de 5cm, podendo imagem ovalada em região axilar direita,
ainda apresentar-se como massas palpáveis. heterogênea, com centro anecoico, avascular
Apresentam dificuldade diagnóstica por sua ao estudo Doppler, medindo 3,4 x 2,1cm,
raridade, tornando importante sua inconclusivo para linfonodo com centro
diferenciação de lipomas, necrótico. A mamografia mostrou assimetria
linfadenomegalias, edema axilar entre focal na mama direita em quadrante supero
outras massas primariamente axilares2,4,5. lateral com calcificações esparsas de aspecto
Os sintomas são inespecíficos e os benigno, bilateralmente, com linfonodos
déficits neurológicos podem, ou não, possuir axilares de aspecto habitual, BIRADS 4
manifestações clínicas tardias. Portanto, a (Figura 1). A linfadenopatia axilar direita
ausência de sintomas não é um critério de vista na ultrassonografia não possuía
exclusão diagnóstica. A avaliação da sua correspondência ao exame mamográfico.
localização, compressão e acometimento de
estruturas periféricas pode ser melhor
visualizada pela ressonância nuclear
magnética (RNM), na qual apresentam-se
como massas encapsuladas bem
delimitadas e ligadas ao tecido neural1,2,7.
Histologicamente, o Schwannoma
benigno consiste em células do tipo Antoni
A, com núcleos paliçados e, tipo Antoni B, de
arranjo frouxo, além de coloração positiva e
uniforme pela proteína S-100 na análise
imunohistoquímica4. Figura 1. Mamografia mostrando assimetria
O tratamento de consenso é a excisão focal em quadrante súpero-lateral da mama
cirúrgica com preservação do tronco nervoso direita, com calcificações esparsas e vasculares
respeitando alguns critérios como: tamanho, de aspecto benigno e linfonodos axilares de
aspecto habitual (BIRADS 4).
localização tumoral, acesso cirúrgico,
velocidade de crescimento e avaliação clínica
dos sintomas. A ocorrência de malignidade é
Sendo assim, foi realizado PAAF do
extremamente rara e a recorrência local
nódulo, o qual mostrou um esfregaço com
encontra-se diretamente relacionada com
agrupamentos de células aplásicas
ressecções incompletas2,7,8.
maduras, inconclusivo. Solicitado core-
biopsy da axila direita, constatou-se uma
RELATO DO CASO
proliferação mesenquimal fusocelular com
Paciente, sexo feminino, 53 anos,
características celulares benignas padrão
G3P3N3A0, laqueada, procurou o
nervoso do tipo Neurilenoma/Schwannoma.
Ambulatório de Mastologia relatando nódulo
Optou-se, neste momento, por conduta
em região axilar direita há 6 meses. Relatava
conservadora e seguimento expectante.
crescimento progressivo, com sensação de
Após 6 meses, a paciente relatou
queimação local e irradiação para a mama
aumento do nódulo axilar e da sua
direita. Apresentava história pregressa de
sintomatologia, sendo confirmado por
cirurgia mamária à direita, há 15 anos,
avaliação ultrassonográfica, a qual mostrou
devido à neoplasia benigna. Informava,
nódulo regular medindo 3,8 x 2,9cm. Em
ainda, ser histerectomizada há 16 anos por
conjunto com a paciente, decidiu-se por
neoplasia benigna de colo uterino. Possuía
intervenção cirúrgica, sendo realizado
antecedentes pessoais de artrite reumatoide,
setorectomia da axila direita. No
fibromialgia, depressão e fazia uso de
intraoperatório, encontrou-se tumor em
sertralina, paracetamol e dipirona. Ao exame
continuidade de estrutura nervosa axilar,
físico, observou-se mamas de volume
espessado, próximo de estruturas
normal, presença de nódulo em axila direita,
vasculares nobres, em localização de difícil
endurecido, indolor, fixo em plano profundo,
acesso.
com aproximadamente 3cm e presença de
Realizou-se dissecção cuidadosa das
cicatriz cirúrgica prévia na união dos
estruturas e ligadura do nervo acometido
quadrantes laterais (UQL) da mama direita
para exérese total do tumor (Figura 2). Não
com processo fibrótico cicatricial. O exame
houve intercorrências e a paciente ficou
de ultrassonografia mamária mostrou uma
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Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3117
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Tumor axilar de origem neural: um achado incomum
___________________________________________________________________________________Relato de caso

satisfeita com o excelente resultado estético

(Figura 3). O material foi enviado para exame
anatomopatológico, com resultado definitivo
de Schwannoma axilar (Figura 4).

Figura 4. Anatomopatológico evidenciando lesão

tipo Schwannoma, mostrando, respectivamente:
hialinização perivascular; áreas Antoni A (mais
celular) (A) e Antoni B (área mais frouxa) (B);
células de núcleos alongados (C).

DISCUSSÃO
Os Schwannomas são tumores
benignos oriundos das células de Schwann.
Podem ocorrer em qualquer local do corpo,
contudo, cerca de 65%, localizam-se na
região da cabeça e pescoço e menos de 5%
desses tumores são localizados na axila.
Epidemiologicamente, possui pico de
incidência entre 30 e 50 anos, não havendo
predominância entre raças3,8.
Em geral, esses tumores apresentam-
se como nódulos únicos e pequenos,
medindo entre 1,5 a 3cm de diâmetro, sendo
rara a presença de tumores grandes, bem
como de nódulos múltiplos. Na grande
maioria das vezes, possuem crescimento
lento, não invasivo e não malignizam-se3,4,7.
Majoritariamente são assintomáticos
clinicamente, contudo, podem apresentar
Figura 2. Ferida operatória de setorectomia de dor e alterações neurológicas como
axila direita, mostrando estrutura nodular (A), monoparesia, fraqueza e parestesia do
tumor em continuidade de estrutura nervosa, membro, causadas pelo crescimento
espessa, englobando a mesma (B), dissecção tumoral e compressão de estruturas a
cuidadosa das estruturas com ligadura do nervo depender do local de sua apresentação9,10.
acometido (C) e Schwannoma axilar totalmente No caso relatado, a paciente referiu
excisado (D). sensação de queimação axilar irradiando
para a mama direita e, ao exame físico,
constatou-se a presença de nódulo axilar. A
ultrassonografia mamária mostrou, em
topografia axilar direita, uma imagem
medindo 3,4 x 2,1cm, inconclusivo para
linfonodo com centro necrótico. A
mamografia, por sua vez, não contribuiu
para o diagnóstico, já que mostrou
linfonodos axilares de aspecto habitual.
Apesar da literatura indicar a RNM como
exame de escolha na avaliação dos
Schwannomas, os quais são vistos como
lesões fusiformes bem definidos e
homogêneos, em nosso caso, a
ultrassonografia mamária, menos onerosa,
Figura 3. Marcação para realização da cirurgia também revelou uma lesão nodular e bem
(A) e pós-operatório imediato com dreno de
definida.
Portovac (B).
Em geral, o diagnóstico é tardio,
sendo comum que ele aconteça após anos do
seu aparecimento. Outros exames, como

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Tumor axilar de origem neural: um achado incomum
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PET-CT, têm sido utilizados para diferenciar No caso relatado, optou-se por
Schwannomas de metástases linfonodais, exérese total da lesão, não sendo possível a
porém ainda apresentam muitas preservação do tronco nervoso, devido a sua
dificuldades8. localização próxima e justaposta a grandes
Para confirmação diagnóstica, vasos axilares. Como a malignização desses
realiza-se biópsia da lesão por PAAF ou core- tumores é rara, o seu prognóstico se torna
biopsy. Segundo a literatura, a core biopsy favorável e com baixo índice de recidivas
possui maior acurácia, pois ao exame de após exérese total5,11.
PAAF, pode-se haver confusão pela O principal diagnóstico diferencial
similaridade citológica entre células são os tumores benignos da mama e da
mesenquimais da neoplasia e as células axila, especialmente os fibroadenomas,
lisas e fibromatosas6. fibroadenolipomas e os tumores filódes.
No caso em questão, foi feita Entre os tumores malignos, deve-se
primeiramente a PAAF da região axilar diferenciar dos carcinomas medulares da
direita, revelando agrupamentos de células mama. Além disso, a localização profunda
aplásicas maduras, não corroborando para do Schwannoma, em alguns casos, pode
o diagnóstico definitivo. Já a core-biopsy originar um problema diagnóstico com
evidenciou proliferação mesenquimal, outras lesões parietais retromamárias11.
fusocelular, com características benignas de
padrão nervoso (tipo neurilenoma), REFERÊNCIAS
confirmando o diagnóstico de Schwannoma.
O estudo anatomopatológico após a exérese 1. Vergara-Amador E, Andrade
cirúrgica total da lesão, evidenciou duas RJC. Schwannoma do plexo braquial
áreas distintas: uma de células Antoni tipo de localização atípica em região
A, contendo corpos de Verocay e outra de axilar. Medicas UIS. 2015;28(1):143-6.
células Antoni tipo B, formada por células 2. Casey P, Stephens M, Kirby RM. A rare
fusiformes em uma matriz muciosa3,7,11. cystic breast lump - schwannoma of
A microscopia eletrônica costuma the breast. Breast J. 2012;18(5):491-2.
mostrar depósitos da membrana basal doi: 10.1111/j.1524-
envolvendo células únicas e fibras 4741.2012.01283.x.
colágenas. Uma vez que a lesão desloca o 3. Kumar PA, Islary B, Ramachandra R,
nervo de origem à medida que cresce, a Naik T. Axillary Nerve Schwannoma: A
coloração de prata ou imuno-histoquímica Rare Case Report. Asian J Neurosurg
para proteínas de neurofilamentos 2017;12(4):787-9.
demonstram que os axônios são, em grande doi: 10.4103/1793-5482.181147.
parte, excluídos do tumor, embora possam 4. Majbar A, Hrora A, Jahid A, Ahallat M,
ficar aprisionados pela cápsula. Lesões Raiss M. Perineal schwannoma. BMC
malignas do tipo Schwannoma são Research Notes. 2016;9:304.
histologicamente caracterizadas por doi: 10.1186/s13104-016-2108-1.
expansões peri e intraneurais, com 5. Tatar IG, Yilmaz KB, Arikok A, Bayar B,
herniações para o lúmem dos vasos1,2. Akinci M, Balas S, et al. Cystic
O tratamento depende da localização schwannoma of the axillary region:
do tumor, natureza, idade do paciente e da imaging findings of a rare disease. Case
presença ou não de comorbidades do report. Med Ultrason. 2015;17(1):126-
paciente. O método de eleição é a ressecção 8. doi:
cirúrgica por incisão direta, periareolar ou 10.11152/[Link].
submamária, dependendo do local afetado, 6. Tan QT, Chuwa EWL, Chew SH, Hong
devendo-se poupar o tronco nervoso a fim de GS. Schwannoma: an unexpected
evitar perdas neurológicas. O critério de diagnosis from a breast lump. Journal
indicação cirúrgica se baseia na presença de of Surgical Case Reports,
dor ou disfunção neurológica, crescimento 2014(9):rju085.
rápido tumoral ou suspeita de malignidade. doi: 10.1093/jscr/rju085.
Vale ressaltar as possíveis complicações 7. Aref H, Abizeid GA. Axillary
pós-operatórias relatadas na literatura, a schwannoma, preoperative diagnosis
saber: déficit neurológico do plexo braquial, on a tru-cut biopsy: Case report and
seromas e hematomas3,7,9. literature review. J Surg Case Rep.
2018;52(1):80-1.
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3117
Lombardi et al.
Tumor axilar de origem neural: um achado incomum
___________________________________________________________________________________Relato de caso

8. Fujii T, Yajima R, Morita H, Yamaguchi Recebido em: 30 Junho 2021

S, Tsutsumi S, Asao T, et al. FDG- Aceito para publicação: 17 Junho 2022
PET/CT of schwannomas arising in the Conflito de interesses: Não.
brachial plexus mimicking lymph node Fonte de financiamento: Nenhuma.
metastasis: report of two cases. World
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doi: 10.1186/1477-7819-12-309. Flávia Vicentin Silva
9. Braun S, Dietrich T, Richter M, Flade E-mail: flavia_fvs@[Link]
A. and Uhlmann, D. Giant
schwannoma of the axilla: a case
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diagnostiqué sur une microbiopsie
mammaire. Tunis Med.
2015;93(7):479-80.

5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3117
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223221
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

ABSCESSO HEPÁTICO PIOGÊNICO SECUNDÁRIO A PERFURAÇÃO GÁSTRICA

POR CORPO ESTRANHO
PYOGENIC LIVER ABSCESS SECONDARY TO GASTRIC PERFORATION BY A FOREIGN BODY

Francisco Costa Beber Lemanski¹; Daniel Delatorre Kamijo2; Gabriela Kohl Hammacher1; Bruna
Zanatta de-Freitas1; Eduardo Cattapan Piovesan1; Paulo Moacir Mesquita1,2.

RESUMO
Introdução Abscesso hepático secundário a perfuração gástrica por ingestão de corpo estranho é um
trauma raro e de difícil diagnóstico, com poucos casos descritos na literatura. Relato do caso: Paciente de
60 anos procura emergência com dor epigástrica há 15 dias, náuseas, vômitos biliosos e inapetência.
Exames de imagem evidenciaram dois abscessos hepáticos em lobo esquerdo do fígado e espessamento do
corpo e antro gástrico. Realizada Endoscopia Digestiva Alta diagnóstico e terapêutica que identificou a
presença de corpo estranho - palito de dentes - transfixado em antro gástrico. Conclusão: Casos como este
são raros na literatura e são relevantes por se tratar de um diagnóstico diferencial raro de abdome agudo.
O tratamento de abscessos hepáticos piogênicos inclui drenagem e antibioticoterapia.
Palavras-chave: Abscesso Hepático Piogênico. Abdome Agudo. Endoscopia Gastrointestinal. Dor
Abdominal.

ABSTRACT
Introduction: Hepatic abscess secondary gastric perforation by a foreign body is a rare trauma and a
challenging diagnosis, with only a few cases reported in the literature. Case report: Case report: 60-year-
old patient seeks emergency care due to epigastric pain for 15 days with nausea, bilious vomit, and
inappetence. Imaging exams showed two abscesses in the left hepatic lobe and thickening of the gastric
body and antrum. Upper endoscopy requested identified a foreign body - tooth stick - embedded in the
gastric antrum. Conclusion: Case reports like this one are rare in medical literature and are relevant
because it is an unusual differential diagnosis of acute abdomen. Pyogenic liver abscess treatment includes
drainage and antibiotic therapy.
Keywords: Liver Abscess, Pyogenic. Abdomen, Acute. Endoscopy, Gastrointestinal. Abdominal Pain.

INTRODUÇÃO apresentamos um caso de abscesso hepático

A ingestão de corpos estranhos é uma secundário à perfuração gástrica por corpo
queixa corriqueira em pronto-atendimentos. estranho (palito de dentes) diagnosticada
A grande maioria percorre o trato por Endoscopia Digestiva Alta e Tomografia
gastrointestinal e é eliminada normalmente, Computadorizada. Um trauma raro e
sem traumas. Contudo, a consequente inespecífico, com poucos casos descritos na
perfuração do trato gastrointestinal pelo literatura mundial, relevante por se tratar de
objeto é um desfecho incomum e bastante um diagnóstico diferencial de abdome
grave. Além disso, a formação de abscesso agudo2,3.
hepático secundário à perfuração gástrica
por ingestão de corpo estranho é uma RELATO DO CASO
complicação rara, de difícil diagnóstico e Paciente do sexo feminino, 60 anos,
potencialmente fatal desses acidentes. A procura a emergência por queixa de dor
maioria dos casos semelhantes descritos na abdominal em região epigástrica de forte
literatura envolvem a perfuração gástrica intensidade, evoluindo há 15 dias e
por ossos de animais, mais frequentemente associada a piora gradual dos sintomas. A
de peixes, sendo o trauma por palito de dor era acompanhada de náuseas, vômitos
dentes ainda menos relatado1,2. biliosos e inapetência. Referiu fezes com
Devido à inespecificidade do quadro, raias de sangue em pequena quantidade no
o diagnóstico é sugerido na presença de uma início do quadro e episódio de febre (38ºC)
história clínica compatível e exames de após 7 dias do início da dor. Ao exame físico,
imagem indicativos. Dessa forma, estava anictérica, com sinais vitais estáveis,
_________________________________________________________________
1Universidade de Passo Fundo, Faculdade de Medicina - Passo Fundo - RS - Brasil
2Hospital São Vicente de Paulo, Serviço de Cirurgia Geral - Passo Fundo - RS - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3221

1
Lemanski et al.
Abscesso hepático piogênico secundário a perfuração gástrica por corpo estranho
___________________________________________________________________________________Relato de caso

tinha abdome plano, ruídos hidroaéreos

presentes e dor difusa à palpação superficial
e profunda, de pior intensidade na região
epigástrica e no hipocôndrio direito. Sinal de
Murphy e Blumberg eram negativos.
Exame ecográfico (US) revelou área
heterogênea sólido-cística adjacente ao lobo
hepático esquerdo, com alguns debris em
seu interior, inespecífica, medindo
3,6x1,4cm. Devido à suspeita de abscesso
peri-hepático, foi solicitada Tomografia
Computadorizada (TC), a qual evidenciou
espessamento difuso da parede do corpo e
do antro gástrico e linfonodos proeminentes
na pequena curvatura. No lobo hepático Figura 2. Imagem obtida por Endoscopia
esquerdo, foram observadas lesões Digestiva Alta do corpo estranho - palito de
expansivas de características predominan- dentes - transfixado em antro gástrico durante
temente císticas. Eram imagens hipodensas, sua remoção.
com realce periférico e septal ao contraste,
sugestivas de abscessos hepáticos - um Durante o procedimento foi realizada
medindo 4,5 x 1,7cm e outro 3,4 x 2,5cm a retirada do corpo estranho sem
(Figura 1). Havia pequena quantidade de intercorrências. Em um segundo tempo, foi
líquido livre em escavação pélvica. Ausência realizada drenagem percutânea dos
de dilatação das vias biliares intra ou extra- abscessos hepáticos com colocação de dreno
hepáticas. de Blake, sem necessidade de cirurgia
laparoscópica, e envio do material coletado
para estudo de cultura bacteriológica.
O resultado do antibiograma da
cultura bacteriana evidenciou Escherichia
coli resistente a Ciprofloxacina. Tendo isso
em vista, foi realizada a troca da
antibioticoterapia prescrita anteriormente
para Ceftriaxona 1g EV de 12/12h (sensível).
Após 6 dias da drenagem foi realizada nova
TC que evidenciou abscesso intra-hepático
nos segmentos IVB e III, medindo cerca de
3,8x3,3cm, com realce periférico ao
contraste, gás central e notado dreno no seu
interior. Ausência de linfonodomegalias ou
líquido livre no abdome.
Figura 1. Tomografia Computadorizada (TC) Após onze dias de internação a
evidenciando imagens hipodensas no lobo
paciente, com boa evolução clínica e sem
hepático esquerdo, com realce periférico ao
contraste, pericapsulares e sugestivas de queixas, teve alta hospitalar com uso de
abscesso, um medindo 4,5x1,7cm e outro Cefuroxima 250mg VO de 12/12h por 28
3,4x2,5cm. dias e retorno ambulatorial com US
abdominal de controle. Paciente retorna ao
Após o resultado e diagnóstico de ambulatório de cirurgia para acompanha-
abscesso hepático, foi iniciado antibiotico- mento após 30 dias trazendo novo US, que
terapia empírica com Ciprofloxacina EV comprovou que o abscesso estava completa-
400mg de 12/12h e Metronidazol EV 500mg mente resolvido após 30 dias de alta. Na
de 8/8h. consulta em questão, foi solicitada nova
Encaminhada para realizar EDA, a qual não evidenciou nenhuma lesão,
Endoscopia Digestiva Alta (EDA) que à exceção de gastrite antral moderada.
identificou a presença de corpo estranho - Este estudo foi registrado e aprovado
palito de dentes - transfixado em antro no Comitê de Ética em Pesquisa sob o nº
gástrico (Figura 2). 5.100.721.

2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3221
Lemanski et al.
Abscesso hepático piogênico secundário a perfuração gástrica por corpo estranho
___________________________________________________________________________________Relato de caso

DISCUSSÃO pêutica foi solicitada na vigência das

A ingestão de corpo estranho é um alterações identificadas na TC abdominal.
acidente relativamente comum na O tratamento de abscessos hepáticos
população pediátrica, mas não é uma queixa piogênicos inclui drenagem e antibiotico-
frequente em adultos previamente hígidos. terapia. A drenagem do abscesso compõe a
Em 97% dos casos de ingestão de corpo parte mais importante do tratamento, pois
estranho por adultos eles ocorrem de além de terapêutica permite o diagnóstico
maneira acidental e, em aproximadamente microbiológico do abscesso. Ela pode ser
90% das vezes, o objeto realiza o trajeto do realizada de maneira percutânea, cirúrgica
trato gastrointestinal sem danos4,5,6. ou por colangiopancreatografia retrógrada
Contudo, na vigência de sintomas, quadros endoscópica. A drenagem cirúrgica (aberta
obstrutivos são mais frequentes, devido a ou laparoscópica) do abscesso, por ser mais
oclusão do trato gastrointestinal pelo corpo invasiva, deve ser limitada a casos em que
estranho. As perfurações são vistas em há um processo patológico subjacente que
menos de 1% dos casos, ocorrendo justifique o manejo cirúrgico. Abscessos
principalmente no intestino delgado e únicos, de até 5cm podem ser tratados com
grosso4,7. drenagem percutânea tanto com colocação
Predominam na literatura casos de cateter quanto por aspiração11-13. Já para
semelhantes de perfuração gástrica por abscessos únicos maiores que 5cm está
ingestão acidental de ossos de animais indicada a drenagem percutânea,
(peixes e galinha), sendo o trauma por palito preferencialmente realizada com colocação
de dentes ainda mais incomum1-3. de cateter14. Abscessos piogênicos múltiplos
Abscessos hepáticos piogênicos causados possuem a terapêutica baseada na avaliação
por corpo estranho são raros e, quando multidisciplinar da equipe, bem como do
ocorrem, geralmente são decorrentes de número, tamanho e localização dos
perfuração intestinal. As principais causas abscessos. Para eles, pode ser realizada a
de abscessos piogênicos no fígado são drenagem percutânea ou cirúrgica12. No
infecções biliares e piemia8. Casos de caso relatado, foi optado pela drenagem
abscessos hepáticos por perfuração gástrica percutânea dos abscessos da paciente
são escassos na literatura. Devido a devido à sua localização, por ser o método
proximidade anatômica com o estômago, o menos invasivo e pela experiência da equipe.
local de maior acometimento nesse tipo de Ademais, antibioticoterapia empírica deve
trauma é o lobo hepático esquerdo1. Grande ser administrada a todos os pacientes, cujo
parte dos pacientes apresentam sintomas espectro deve cobrir bactérias anaeróbicas,
inespecíficos, como febre e dor abdominal, bacilos gram-negativos e Streptococcus.
mas podem cursar com náuseas, vômitos e Uma vez sabido o resultado da cultura
perda de peso. Também é possível encontrar bacteriológica após a drenagem do abscesso,
elevação das bilirrubinas e enzimas modifica-se o tratamento para uma
hepáticas. antibioticoterapia específica aos microrga-
Para o diagnóstico, uma história nismos presentes e sensíveis no abscesso.
prévia de ingestão acidental seria de grande
valia, contudo, devido ao caráter tardio da CONCLUSÃO
sintomatologia do quadro, geralmente os Abscessos piogênicos do fígado são
pacientes não são capazes de recordar-se do incomuns, ainda mais raros como
ocorrido7,9. Dessa forma, a combinação de complicação de perfuração gástrica, além de
exames de imagem, como US e TC, são estarem associados a significativa
fundamentais na abordagem diagnóstica. No morbidade, mortalidade e consumo dos
caso descrito, foi solicitado US como exame recursos de saúde. Por esse motivo, relatos
inicial devido à inespecificidade da queixa de casos cirúrgicos raros e seu manejo
abdominal somada à ausência de história diagnóstico e terapêutico específico são
prévia de ingestão de corpo estranho e relevantes, pois alertam médicos
facilidade na realização do exame. Contudo, emergencistas e especialistas a terem em
a TC apresenta uma sensibilidade maior que mente este diagnóstico diferencial na
90%, quando comparada ao US, na detecção abordagem ao paciente com abdome agudo
de abscessos piogênicos no fígado, sendo, ou com histórico de ingestão de corpo
portanto, o exame de imagem realizado na estranho. Tudo isso a fim de realizar uma
sequência10. A EDA diagnóstico e tera- detecção precoce das complicações e definir
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3221
Lemanski et al.
Abscesso hepático piogênico secundário a perfuração gástrica por corpo estranho
___________________________________________________________________________________Relato de caso

uma conduta adequada para um bom the gastrointestinal tract: report of a

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2015;6(2):51-4. doi: 10.1002/cld.487. Fonte de financiamento: Nenhuma.
9. Kanazawa S, Ishigaki K, Miyake T,
Ishida A, Tabuchi A, Tanemoto K, et al. Endereço para Correspondência:
A granulomatous liver abscess which Francisco Costa Beber Lemanski
developed after a toothpick penetrated E-mail: franlemanski@[Link]
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3221
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223241
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

CARCINOMA NEUROENDÓCRINO DE PEQUENAS CÉLULAS POUCO DIFERENCIADO

EM COLÉDOCO DISTAL: UM RELATO DE CASO
SMALL-CELL TYPE, POORLY DIFFERENTIATED NEUROENDOCRINE CARCINOMA OF THE DISTAL
COMMON BILE DUCT: A CASE REPORT

Francisco Costa Beber Lemanski¹; Daniel Navarini1,2; Nathalia Beck Corrêa1; Gabriela Kohl Hammacher1;
Pietra Bravo Araújo1; Paulo Roberto Reichert1,2.

RESUMO
Introdução: Tumor neuroendócrino (TNE) é uma neoplasia rara que pode surgir em diversos tecidos.
Sua origem na via biliar extra-hepática é ainda mais incomum, com poucos casos na literatura. Este
relato visa descrever um paciente com carcinoma neuroendócrino de pequenas células em colédoco
distal, descrição ainda inexistente na literatura brasileira. Relato do caso: Paciente de 81 anos procura
atendimento por icterícia difusa, prurido generalizado, colúria e acolia. Tomografia computadorizada
evidenciou formação tecidual no terço distal do colédoco. Havia dilatação das vias biliares intra e extra-
hepáticas, com dilatação a montante do colédoco acima da lesão. Diante da suspeita de lesão neoplásica,
paciente foi submetido à duodenopancreatectomia e linfadenectomia retroperitoneal.
Anatomopatológico e exame imuno-histoquímico posteriormente revelaram carcinoma neuroendócrino
de pequenas células pouco diferenciado de alto grau removido com margens livres, mas com invasão
linfovascular e perineural. Atualmente, paciente encontra-se em bom estado geral e foi submetido a 4
ciclos de quimioterapia adjuvante à ressecção cirúrgica. Conclusão: Poucos casos semelhantes são
descritos na literatura mundial e nenhum na literatura brasileira, ratificando seu relato.
Palavras-chave: Carcinoma Neuroendócrino. Neoplasias dos Ductos Biliares. Ductos Biliares. Icterícia.
Pancreaticoduodenectomia.

ABSTRACT
Introduction: A neuroendocrine tumor (NET) is a rare tumor that can grow in different tissues. Its origin
in the extrahepatic biliary tract is even more uncommon, with only a few cases in the literature. This
report aims to describe a patient with small cell neuroendocrine carcinoma in the distal bile duct. Case
report: An 81-year-old patient seeks care due to diffuse jaundice, generalized pruritus, choluria, and
acholia. Computed tomography revealed a tissue formation in the distal third of the common bile duct.
There was dilatation of both intra and extrahepatic bile ducts, with dilatation upstream of the common
bile duct above the lesion. Due to the suspicion of a neoplastic lesion, the patient underwent
pancreaticoduodenectomy with retroperitoneal lymphadenectomy. Anatomopathological and
immunohistochemical examination later revealed high-grade poorly differentiated small cell
neuroendocrine carcinoma removed with free margins, but with lymphovascular and perineural
invasion. Currently, the patient is in good general condition and has undergone 4 cycles of
chemotherapy adjuvant to surgical resection. Conclusion: Only a few similar cases have been described
in the world literature and, so far, none in the Brazilian literature, rectifying this report.
Keywords: Carcinoma, Neuroendocrine. Bile Duct Neoplasms. Bile Ducts, Extrahepatic. Jaundice.
Pancreaticoduodenectomy.

INTRODUÇÃO no pâncreas1. Além disso, NNE originadas

Neoplasias Neuroendócrinas (NNE) da via biliar extra-hepática são ainda mais
são patologias que englobam os Tumores raras, com poucos casos descritos na
Neuroendócrinos (TNE), bem diferenciados, literatura. Seus sinais e sintomas decorrem
e os Carcinomas Neuroendócrinos (CNE), da obstrução do fluxo biliar no paciente,
pouco diferenciados. São neoplasias raras causando hiperbilirrubinemia e,
que podem surgir em diversos tecidos, sendo consequentemente, icterícia. Este relato visa
mais frequentes no trato gastrointestinal e descrever um caso raro de CNE de pequenas

_________________________________________________________________
1Universidade de Passo Fundo, Faculdade de Medicina - Passo Fundo - RS - Brasil
2Hospital São Vicente de Paulo, Departamento de Cirurgia do Aparelho Digestivo - Passo Fundo - RS - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3241

1
Lemanski et al.
Carcinoma neuroendócrino de pequenas células pouco diferenciado em colédoco distal: um relato de
caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

células de colédoco distal, descrição ainda paciente foi submetido à cirurgia de Whipple
inexistente na literatura brasileira. com linfadenectomia D2 retroperitoneal
(Figura 2).
RELATO DO CASO
Paciente do sexo masculino, 81 anos,
branco, não tabagista nem etilista, procura
atendimento por icterícia difusa há 2
semanas. A icterícia era acompanhada de
prurido generalizado, principalmente em
região dorsal, colúria e acolia. Sem alteração
de frequência evacuatória. Ao exame físico
apresentava mucosas hidratadas e ictéricas
(+++/4+), abdome plano, levemente
distendido, depressível e indolor a palpação.
Exames laboratoriais demonstraram
níveis elevados de bilirrubina total
(12,72mg/dL); bilirrubina direta de
6,59mg/dL e indireta de 6,13mg/dL;
transaminase oxalacética (TGO) de
128U/mL; transaminase pirúvica (TGP) de
286U/mL; fosfatase alcalina de 425U/L. Foi
realizada Tomografia Computadorizada de Figura 2. Peça cirúrgica ressecada, evidenciando
abdome total que identificou formação a lesão neoplásica em colédoco distal.
tecidual hipervascular com realce ao
contraste comprometendo o terço distal do O procedimento foi realizado sem
colédoco, de 2cm de extensão e 1cm de intercorrências. Anatomopatológico e exame
diâmetro latero-lateral. Havia dilatação das imuno-histoquímico posteriormente
vias biliares intra e extra-hepáticas, com revelaram carcinoma neuroendócrino de
dilatação a montante do colédoco acima da pequenas células pouco diferenciado de alto
lesão. Vesícula biliar estava distendida e grau removido com margens livres, mas com
com conteúdo homogêneo em seu interior invasão linfovascular e perineural (Figuras 3
(Figura 1). e 4). O exame imuno-histoquímico teve
resultado positivo para os anticorpos
Cromogranina A, Sinaptofisina, CD56 e Ki-
67 (90%) - concluindo o diagnóstico.
Paciente encontra-se em bom estado
geral e foi submetido a 4 ciclos de
quimioterapia adjuvante (Carboplatina +
Etoposide + Filgrastim) à ressecção cirúrgica

Figura 1. Tomografia Computadorizada

evidenciando formação tecidual com realce ao
contraste comprometendo o terço distal do
colédoco, de 1cm de diâmetro latero-lateral.
Presença de dilatação a montante do colédoco
acima da lesão. Vesícula biliar distendida e com
conteúdo homogêneo em seu interior.

Diante da suspeita de lesão Figura 3. Lâmina histológica da lesão tumoral

neoplásica em terço distal do colédoco, em via biliar (HE. Aumento 50x).

2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3241
Lemanski et al.
Carcinoma neuroendócrino de pequenas células pouco diferenciado em colédoco distal: um relato de
caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

38 localizados no colédoco e, desses, 15 no

colédoco distal, como nosso paciente. O
sintoma mais comum encontrado por eles
para TNVBE foi icterícia (60,3%), seguido de
dor abdominal (43,6%) e prurido (19,2%). A
média de idade encontrada ao diagnóstico
foi de 47,04 anos (±17,62) e os casos foram
mais frequentes em mulheres (1,6 mulher
para cada homem)6. A segunda revisão foi
publicada por Z. Liu em 2018, a qual
restringiu sua busca apenas aos casos de
TNE no colédoco, acrescentando 8 casos aos
38 já revisados7. Até 2021, havia menos de
200 casos reportados de todos TNVBE no
Figura 4. Exame imuno-histoquímico realizado mundo inteiro8.
em peça de colédoco distal, positivo para os Os sintomas decorrentes de TNE
anticorpos Cromogranina A, Sinaptofisina, CD56 geralmente são sintomas de obstrução biliar
e Ki-67 (90%) - concluindo carcinoma - como foi o caso de nosso paciente. Icterícia,
neuroendócrino de pequenas células pouco
cólica biliar, prurido e perda de peso são as
diferenciado, de alto grau (G3).
queixas mais frequentes, sendo que a
sintomatologia está relacionada com a
DISCUSSÃO
localização do tumor e, consequentemente,
Carcinoma neuroendócrino é uma
da obstrução. Apesar dos exames de imagem
neoplasia maligna pouco diferenciada de
sugerirem tumor de vias biliares, geralmente
alto grau derivada das células
o diagnóstico de TNE é realizado apenas no
neuroendócrinas. Ele pode ser dividido em
pós-operatório, por meio de análise
CNE de pequenas células e de grandes
histopatológica e imunohistoquímica, visto
células. Acredita-se que os TNE se originam
que a principal hipótese diagnóstica em
das células enterocromafins (também
casos característicos geralmente é de
conhecidas como células de Kulchitsky) e,
colangiocarcinoma, devido à sua maior
como as vias biliares não possuem esse tipo
prevalência2.
de célula, sua localização neste sítio
A Organização Mundial da Saúde
anatômico torna-se incomum. A etiologia
(OMS) classifica as neoplasias
dos tumores neuroendócrinos é incerta,
neuroendócrinas de acordo com o grau de
porém, acredita-se que uma inflamação
diferenciação celular. TNE bem
crônica dos ductos biliares seja a causa base
diferenciados, também chamados de
da metaplasia.
tumores carcinoides, apresentam pouca ou
Grande parte dos tumores de via
nenhuma atipia celular e são considerados
biliar são adenocarcinomas, sendo raro
tumores benignos, desde que não
outros tipos histológicos. TNE das vias
apresentem invasão angiovascular, sejam
biliares contabilizam aproximadamente 0,2-
≤1cm e tenham menos de 2 mitoses/10HPF.
2% dos TNE do trato gastrointestinal2. A
Já os CNE são tumores pouco diferenciados
localização mais frequente nas vias biliares
com uma alta taxa de malignidade; são
extra-hepáticas desses tumores, a partir dos
compostos na microscopia de células
poucos casos descritos na literatura, é no
atípicas com necrose e invasão
ducto biliar comum (58%), seguido do ducto
angiovascular . A classificação em graus (1-
9
perihilar (28%), ducto cístico (11%) e ducto
3) é definida com base no número de mitoses
hepático comum (3%)3,4.
presentes1.
O primeiro caso de tumor
Felizmente, os TNVBE tem
neuroendócrino na via biliar extra-hepática
crescimento lento e a ressecção cirúrgica
(TNVBE) foi documento em 1959, por A. J.
total do tumor com linfadenectomia tem
Davies5. Desde então, duas grandes revisões
potencial curativo, sendo a base do
sistemáticas de casos semelhantes foram
tratamento para os TNE de vias biliares.
realizadas, sendo a primeira por
Para tal, três abordagens cirúrgicas podem
Michalopoulos et al. em 2014, a qual
ser realizadas a depender da localização do
analisou 78 casos de TNVBE, sendo apenas
tumor. Para tumores localizados no terço
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3241
Lemanski et al.
Carcinoma neuroendócrino de pequenas células pouco diferenciado em colédoco distal: um relato de
caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

distal do colédoco, a Papavramidis ST, Kanellos I.

duodenopancreatectomia é a cirurgia Neuroendocrine tumors of extrahepatic
preconizada; colangiojejunostomia para biliary tract. Pathol Oncol Res.
tumores localizados no terço médio da via 2014;20(4):765-75.
biliar comum; e hepatectomia para doi: 10.1007/s12253-014-9808-4.
metástases ou invasão hepática7. A 7. Liu Z, Zhang DY, Lu Z, Zhang P, Sun
linfadenectomia justifica-se pois um terço WL, Ma X, Wu H, Wu BQ, Zhou S.
dos pacientes com TNE de vias biliares Neuroendocrine tumor of the common
apresenta metástase linfonodal ao bile duct: a case report and review of
diagnóstico; contudo, o número mínimo de the literature. Onco Targets Ther.
linfonodos a serem ressecados ainda é 2018;11:2295-2301.
incerto10,11. doi: 10.2147/OTT.S162934.
Tendo isso em vista, ainda não há um 8. Fernández-Ferreira R, Medina-
consenso sobre a obrigatoriedade ou não da Ceballos E, Soberanis-Piña PD, et al.
terapia quimioterápica adjuvante nesses Neuroendocrine Tumor of the Common
casos. Contudo, Cisplatina e Etoposide são Bile Duct: Case Report. Case Rep
benéficos e frequentemente utilizados após a Oncol. 2021;14(3):1785-91.
cirurgia em TNE pouco diferenciados, devido doi:10.1159/000519662.
ao caráter agressivo do tumor7,11. Por fim, 9. Bosman F, WHO Classification of
poucos casos semelhantes são descritos na Tumor of the Digestive System, IARC
literatura mundial e, ao nosso Press, Lyon, 2010.
conhecimento, nenhum na literatura 10. Abe T, Nirei A, Suzuki N, Todate Y,
brasileira, ratificando seu relato Azami A, Waragai M, et al.
Neuroendocrine tumor of the
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doi: 10.1002/cncr.11105. Recebido em: 01 Dezembro 2021
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(Argentaffinomata): Hunterian Lecture Conflito de interesses: Não.
delivered at the Royal College of Fonte de financiamento: Nenhuma.
Surgeons of England on 3rd March
1959. Ann R Coll Surg Engl. Endereço para Correspondência:
1959;25(5):277-97. Francisco Costa Beber Lemanski
6. Michalopoulos N, Papavramidis TS, E-mail: franlemanski@[Link]
Karayannopoulou G, Pliakos I,
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3241
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223250
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

LAPAROSCOPIC-ASSISTED TRANSGASTRIC ERCP IN PATIENT WITH ONE

ANASTOMOSIS GASTRIC BYPASS: A CASE REPORT
CPRE TRANSGÁSTRICA ASSISTIDA POR LAPAROSCOPIA EM PACIENTE COM BYPASS GÁSTRICO
DE ANASTOMOSE ÚNICA: RELATO DE CASO

Rita Gonçalves Pereira¹; Sara Patrocínio1; Sofia Reis1; Catarina Santos1; Lígia Santos1; Hélder Além1.

RESUMO
Introdução: A alta incidência de colelitíase e coledocolitíase está associada à rápida perda de peso
alcançada pela cirurgia bariátrica. No entanto, o acesso à árvore biliar pode ser muito desafiador para
cirurgiões e endoscopistas após um bypass gástrico. Relato do caso: Uma paciente de 66 anos de idade,
com história de bypass gástrico de anastomose única, recorreu ao serviço de urgência com
coledocolitíase. Devido à anatomia gastrointestinal distorcida, o acesso convencional à árvore biliar não
foi possível. A paciente foi submetida a colangiopancreatografia endoscópica retrógrada (CPRE)
transgástrica assistida por laparoscopia, na qual um endoscópio é introduzido no estômago excluído por
via laparoscópica. A cirurgia é descrita passo a passo a seguir. Nenhuma complicação foi registrada.
Conclusão: Este procedimento está a tornar-se mais comum devido ao aumento do número de cirurgias
bariátricas. Este caso mostrou que a técnica descrita é simples, segura e viável, mesmo em hospitais
secundários, com o benefício adicional de permitir tratamento endoscópico e colecistectomia ao mesmo
tempo.
Palavras-chave: Colangiopancreatografia Retrógrada Endoscópica. Laparoscopia; Coledocolitíase.
Derivação Gástrica.

ABSTRACT
Introduction: A high incidence of cholelithiasis and choledocholithiasis is associated with the fast
weight loss achieved by bariatric surgery. However, access to the biliary tree may be very challenging for
surgeons and endoscopists after a gastric bypass. Case report: A 66-year-old patient with previous
laparoscopic one anastomosis gastric bypass (OAGB) presented to the emergency unit with
choledocholithiasis. Due to distorted gastrointestinal anatomy, conventional access to the biliary tree
was not possible. The patient was submitted to laparoscopic-assisted transgastric endoscopic retrograde
cholangiopancreatography (LAERCP), in which an endoscope is introduced across the excluded stomach
through a laparoscopic access. The surgery is described step-by-step below. No complications were
recorded. Conclusion: This procedure is becoming more common due to the increase in number of
bariatric surgeries. This case has shown that the technique described is simple, safe, and feasible, even
in a secondary hospital, with the added benefit of allowing endoscopic treatment and cholecystectomy
at the same time.
Keywords: Cholangiopancreatography, Endoscopic Retrograde. Laparoscopy. Choledocholithiasis.
Gastric Bypass.

INTRODUCTION the incisura angularis toward the angle of

Bariatric surgery reduces His and an antecolic gastrojejunostomy
comorbidities and provides sustained weight anastomosis of 3 to 6cm wide about 200cm
loss, being nowadays considered the most from the Treitz’s ligament2. However, these
effective treatment for morbid obesity. Many procedures are not free from complications.
types of procedures have been described, Due to fast weight loss and long fasting,
such as Roux-en-Y gastric bypass (RYGB), patients who have undergone bariatric
sleeve gastrectomy (SG) or one anastomosis procedures are in a greater risk of developing
gastric bypass (OAGB)1. The OAGB is a cholelithiasis and choledocholithiasis1,3,4. In
variant of RYGB and appears to be an easier fact, 33% of the patients may develop
and efficient weight loss reducing surgery, gallstones and up to 15% will require
being increasingly performed worldwide. cholecystectomy for gallstones-related
OAGB has the distinctive feature of a complaints .1
tubular pouch of stomach confection from
_________________________________________________________________
1Centro Hospitalar Barreiro Montijo, Serviço de Cirurgia Geral - Barreiro - Setúbal - Portugal

1
Pereira et al.
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Treatment of choledocholithiasis in endoscopists. Under general anesthesia

these patients is an issue since transoral pneumoperitoneum was established to a
endoscopic retrograde cholangio- pressure of 12mmHg through open
pancreatography (ERCP) is not possible in technique with a 12mm port in the
result of the upper gastrointestinal tract supraumbilical area. Three additional
anatomy distortion3. Therefore, other trocars were placed under direct vision: a 5
methods must be used to access the biliary mm port in right flank, a 12mm port in left
tree, such as laparoscopic-assisted flank and a 15mm port in epigastrium. After
transgastric endoscopic retrograde adhesiolysis the gastric remnant was
cholangiopancreatography (LAERCP) 5. We identified. Two prolene sutures were passed
present the case of a 66-year-old woman, through the abdominal wall and anchored in
previously treated in a bariatric center for the antrum of the excluded stomach
morbid obesity with laparoscopic OAGB, (Figures 1 and 2).
who presented to our emergency unit with
choledocholithiasis. The patient was
successfully treated with a LAERCP
performed for the first time at this secondary
hospital.

CASE REPORT
A 66-year-old woman presented to the
emergency unit with a 24-hour epigastric
and right upper quadrant pain. The patient
had laparoscopic OAGB performed 3 years
before in another hospital and no other
significant past medical history. Physical
examination on admission revealed
epigastric and right hypochondrium
tenderness without rebound or guarding.
Laboratory evaluation showed increased
bilirubin and hepatic enzymes. A CT scan
was performed, which revealed intra- and
extrahepatic biliary dilatation, a 10mm
Figure 1. Transparietal prolene sutures to
common bile duct with 4mm lithiasis in his anchor the excluded stomach
distal portion. Despite the patient’s
indication for LAERCP, surgery was not
performed due to a peak of the coronavirus
(COVID-19) pandemic. The patient was
treated conservatively, with favorable
clinical and analytical evolution, and was
discharged. Two months later, the patient
presented again to the emergency
department, with similar clinical and
laboratory presentation. Abdominal
ultrasound was performed and revealed a
very distended gallbladder, multiple
cholelithiasis but no parietal thickening,
and cystic, intra-, and extrahepatic biliary
ducts dilatation.

TREATMENT
Considering the diagnosis of
choledocholithiasis and symptomatic
recurrence, the patient was submitted to
LAERCP and laparoscopic cholecystectomy Figure 2. The two anchor prolene sutures placed
with a multidisciplinary team consisting of at the antrum of the gastric remnant
general surgeons and gastrointestinal
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3250
Pereira et al.
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Gastrotomy was created with anterior abdominal wall (Figure 5). Strings
advanced laparoscopic bipolar energy device were fixed with Kocher forceps outside the
between the sutures (Figure 3) and the abdomen. A side-viewing endoscope was
15mm trocar was introduced into the then inserted through the 15mm trocar. The
excluded stomach through the gastrotomy excluded stomach and the duodenum were
(Figure 4). evaluated, the papilla was identified and
successfully cannulated. The initial
diagnosis of choledocolithiasis was
confirmed by cholangiography of the biliary
tree. Biliary sphincterotomy was performed
and the stones were removed from the
common bile duct with a balloon catheter
(Figure 6).

Figure 3. Gastrotomy

Figure 5. Lifting the stomach to the abdominal

wall.

Post-procedure cholangiography had

no filling defects. After the ERCP, the 15mm
port was removed, and the gastrotomy was
closed with endostapler. The triangle of
Calot was dissected, and the laparoscopic
cholecystectomy was completed
successfully. Postoperative period was
uneventful, and the patient was discharged
on the third after surgery.

Figure 4. Insertion of the 15-mm trocar into the

excluded stomach through the gastrotomy.

To maintain the position of

intragastric trocar the pneumoperitoneum
was reduced to 7-8mmHg, the sutures were Figure 6. Endoscopic view of the papilla (A),
lifted against the abdominal wall and the biliary sphincterotomy (B) balloon catheter
gastric remnant was approximated to the extracting the stones (C) and the biliary stones
(D).
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3250
Pereira et al.
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

OUTCOME AND FOLLOW-UP gastrostomy creation that required several

The patient had normal lab values weeks of maturation before its use4. Ceppa
and no biliary symptoms at 1-month and 6- et al. reported in 2007 a laparoscopic
month follow-up. Histopathological technique with immediate stapled or
examination of the gallbladder showed sutured intraoperative closure of the
chronic calculous cholecystitis. gastrotomy11.
In this patient, a similar technique to
DISCUSSION the one described by Facchiano et al. was
The association between an extreme used14, in which a lift of the stomach with
weight loss from gastric bypass and the two transparietal stitches is made while the
increased risk of developing biliary disorders endoscope is introduced through a trocar
is well established4-7. However, prophylactic within the gastric remnant. This way, the
cholecystectomy is still controversial1,3,5. maturation of a gastrostomy is not
Some authors reported an increased risk of necessary, allowing the immediate use of the
postoperative complications due to technical endoscope15. Furthermore, the use of an
surgery issues, such as surrounding visceral intragastric trocar reduces the abdominal
fat and sub-optimal placement of the ports cavity contamination resulting from the
and a significantly longer operative time stomach opening and allows the use of non-
when cholecystectomy is performed sterile endoscopic equipment14. Some
simultaneously 3,6,8 . Only patients with variations to this technique have previously
biliary symptoms in the past or at time of been described: the number and placement
bariatric surgery should be submitted to of trocars can vary according to the anatomy
cholecystectomy9,10. and previous interventions of the patient,
In addition to anatomical changes the lifting of the stomach to proper
from bariatric surgery, there are also retraction and exposure can be provided
physiological changes that contribute to with 2 or 4 anchor sutures, the gastrotomy
gallstones formation in these patients: closure can be done by suture or stapler
hypersaturation of cholesterol in the bile, and, a gastrostomy feeding tube can be left
gallbladder hypomotility and stasis, and in patients with oesophageal stenoses15.
precipitation of cholesterol crystals Several other techniques have been
promoted by increased gallbladder secretion developed to achieve the biliary tree.
of mucin and calcium1,5. Ursodeoxycholic Balloon-assisted enteroscopy ERCP (BAE-
acid (UDCA) is a bile acid used to ERCP) is the one with the lowest success
prophylactically reduce the formation of rate when compared to LAERCP and
gallstones. It decreases bile saturation, endoscopic ultrasound-directed transgastric
increases bile acid concentration, decreases ERCP (EDGE). Unlike LAERCP, BAE-ERCP
cholesterol and mucin concentration, and and EDGE require an endoscopic reference
increases gallbladder emptying1. In fact, center. LAERCP can be performed by any
some studies reported a reduced incidence endoscopist used to performing ERCP and in
of gallstone formation from 30 to 2%. addition, if the patient is indicated for
However, there is a poor compliance of the cholecystectomy, this should be the chosen
patients for this treatment11. In the technique as it allows both procedures
presented case, the patient did not perform performed at the same time3.
prophylactic cholecystectomy concomitantly After bariatric surgery the maximum
with OAGB and did not get prophylaxis with weight loss is reached in the first year.
UDCA to prevent biliary disease either. Although most of symptomatic gallstone
After gastric bypass procedure the complications occurs at the mean interval
treatment of choledocholithiasis or 12.6 ± 4.3 months after surgery1,5 our
cholangitis requires new approaches to patient developed symptoms only 3 years
reach the biliary tract. In 1998, Baron and after surgery. This discrepancy is probably
Vickers12 described for the first time the related to our patient’s weight loss rate,
introducing of an endoscope through a moreover it is difficult to compare data with
gastrostomy bypassing the loss of normal other studies, as most were performed in
gastrointestinal anatomy. In 2002, Peters patients after RYGB or SG and we describe
and Gagne described the first laparoscopic a patient who underwent OAGB. However,
gastrostomy specifically created for ERCP13. even there is a longer interval between
However, this technique was based on a bariatric surgery and the need for
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3250
Pereira et al.
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

management of biliary complications, doi: 10.1007/s00464-019-07323-7.

LAERCP is still an effective approach6. 2. Aleman R, Lo Menzo E, Szomstein S,
Rosenthal RJ. Efficiency and risks of
CONCLUSION one-anastomosis gastric bypass. Ann
More and more patients have altered Transl Med. 2020;8(Suppl 1):S7.
gastrointestinal anatomy given the current doi:10.21037/atm.2020.02.03.
popularity of bariatric surgery to address the 3. Mazzeo C, Badessi G, Pallio S, Viscosi
obesity epidemic. F, Cucinotta E. Laparoscopic assisted
Several factors must be considered in ERCP in patient with Roux-en-Y gastric
the treatment of choledocholithiasis in these bypass. A case report. Int J Surg Case
patients. Effective treatment can be Rep. 2021;81:105837.
challenging and depends on the clinical doi: 10.1016/[Link].2021.105837.
status of the patient and the surgeon and 4. Habenicht Yancey K, McCormack LK,
endoscopist’s skills. McNatt SS, Powell MS, Fernandez AZ,
LAERCP is a feasible and secure Westcott CJ. Laparoscopic-Assisted
procedure even when performed in smaller Transgastric ERCP: A Single-
hospitals that do not have the same Institution Experience. J Obes.
technology or expertise as specialized 2018;2018:8275965.
bariatric centers. doi:10.1155/2018/8275965.
LAERCP should be considered the 5. Gonzalez-Urquijo M, Baca-Arzaga AA,
preferred approach if the patient is indicated Flores-Villalba E, Rodarte-Shade M.
to undergo cholecystectomy, performing Laparoscopy-assisted transgastric
endoscopic and surgical treatment at the endoscopic retrograde
same time. This technique reduces the total cholangiopancreatography for
costs, avoids additional treatments, and choledocholithiasis after Roux-en-Y
decreases postoperative complication rates. gastric bypass: A case report. Ann Med
Surg (Lond). 2019;44:46-50.
PATIENT’S PERSPECTIVE doi: 10.1016/[Link].2019.06.008.
Unfortunately, due to the covid 6. Banerjee N, Parepally M, Byrne TK,
pandemic, I did not perform the surgery for Pullatt RC, Coté GA, Elmunzer BJ.
the first time I went to the hospital, which Systematic review of transgastric ERCP
made the pain return and I had to be in Roux-en-Y gastric bypass patients.
hospitalized again. However, when the Surg Obes Relat Dis. 2017;13(7):1236-
surgery occurred, everything was fine. This 1242.
approach allowed me to quickly return to my doi: 10.1016/[Link].2017.02.005.
home and to my usual life. Nowadays I don't 7. Weinsier RL, Wilson LJ, Lee J.
have any complaints. I live my life normally, Medically safe rate of weight loss for
I eat a little bit of everything, the surgery the treatment of obesity: a guideline
went well, and I couldn't be more satisfied. based on risk of gallstone formation,
Am. J. Med. 1995;98:115-7. doi:
ACKNOWLEDGEMENTS 10.1016/S0002-9343(99)80394-5.
We would like to thank Dr. Artur Gião 8. Angrisani L, Lorenzo M, De Palma G,
Antunes (Gastroenterology, Centro Sivero L, Catanzano C, Tesauro B, et al.
Hospitalar Barreiro Montijo, Portugal) and Laparoscopic cholecystectomy in obese
Dr. Ricardo Freire (Gastroenterology, Centro patients compared with nonobese
Hospitalar de Setúbal, Portugal) for patients. Surg Laparosc Endosc.
performing the transgastric ERCP and 1995;5(3):197-201.
respective endoscopic treatment. 9. Altieri MS, Yang J, Nie L, Docimo S,
Talamini M, Pryor AD. Incidence of
REFERENCES cholecystectomy after bariatric
surgery. Surg Obes Relat Dis.
1. Talha A, Abdelbaki T, Farouk A, 2018;14(7):992-996.
Hasouna E, Azzam E, Shehata G. doi: 10.1016/[Link].2018.03.028.
Cholelithiasis after bariatric surgery, 10. Portenier DD, Grant JP, Blackwood
incidence, and prophylaxis: HS, Pryor A, McMahon RL, DeMaria E.
randomized controlled trial. Surg Expectant management of the
Endosc. 2020;34(12):5331-5337. asymptomatic gallbladder at Roux-en-
5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3250
Pereira et al.
Laparoscopic-assisted transgastric ERCP in patient with one anastomosis gastric bypass: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Y gastric bypass. Surg Obes Relat Dis. Received in: 14 December 2021
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6
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3250
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223262
_______________________________________________________________________________________Relato de caso
TRANSLESIONAL EXTRAPERITONIAL PACKING FOR DAMAGE CONTROL OF
MASSIVE BLEEDING IN SEVERE POLYTRAUMATIZED PATIENTS
TAMPONAMENTO TRANSLESIONAL EXTRAPERITONEAL PARA CONTROLE DE DANOS DE
SANGRAMENTO MACIÇO EM PACIENTES POLITRAUMATIZADOS GRAVES

Gustavo Rodrigues Alves Castro, TCBC-PR¹; Lucas Mansano Sarquis1; Camila Roginski Guetter2;
Angelo Erzinger Alves1; Iwan Augusto Collaço, TCBC-PR1; Matheus Schimidt Evangelista1; José Marcos
Lavrador Filho3; Christiano Saliba Uliana3.

ABSTRACT
Introduction: The present article aims to describe a case series of patients with open pelvic
fracture who underwent translesional packing at a single trauma center. Case report: This study
included only patients with traumatic open pelvic fractures and associated injuries in the
perineum, all of which underwent treatment with an external pelvic fixator and translesional
extraperitoneal packing. Four patients were identified with an open pelvis fracture associated with
hemodynamic instability and in whom translesional tamponade was performed. Translesional
tamponade was performed according to the location of the wound or bone exposure. Two cases
through right pararectal injury and two cases through vaginal laceration. The compresses were
placed in sufficient numbers to occupy the volume of the lesion area. Conclusion: We conclude
that translesional tamponade through perineal wounds is a complementary measure that can be
used in the treatment of hemodynamic instability in patients with open pelvic ring fractures that
remain unstable.
Keywords: Hip Fractures. Hemorrhage. Multiple Trauma.

RESUMO
Introdução: O presente artigo tem como objetivo descrever uma série de casos de pacientes com
fratura pélvica exposta que foram submetidos a tamponamento translesional em um único centro
de trauma. Relato do caso: Este estudo incluiu apenas pacientes com fratura pélvica exposta
traumática e lesões associadas no períneo, todos submetidos a tratamento com fixador pélvico
externo e tamponamento translesional extraperitoneal. Quatro pacientes apresentavam fratura
aberta da pelve associada à instabilidade hemodinâmica e nos quais o tamponamento
translesional foi realizado. O tamponamento translesional foi realizado de acordo com a localização
da ferida ou exposição óssea, sendo dois casos através de lesão pararretal direita e dois casos
através de laceração vaginal. As compressas foram colocadas em número suficiente para ocupar
o volume da área da lesão. Conclusão: Concluímos que o tamponamento translesional através de
feridas perineais é uma medida complementar que pode ser utilizada no tratamento da
instabilidade hemodinâmica em pacientes com fratura exposta do anel pélvico que permanecem
instáveis.
Palavras-chave: Fraturas do Quadril. Hemorragia. Traumatismo Múltiplo.

INTRODUCTION bleeding are pelvic stabilization (orthopedic

Pelvic fractures represent 2 to 8% of external fixation or pelvic binding),
all types of traumatic fractures and are angioembolization, and intra or
observed in 25% of polytraumatized extraperitoneal packing. Extraperitoneal
patients1. They carry high potential of pelvic packing associated with external
bleeding and high mortality rates, with can
be as high as 60%2 in cases of unstable fixator helps control venous bleeding, by
fractures and hemodynamic instability3. The further decreasing the pelvic volume.
techniques most used to control pelvic Although the most common source of
_________________________________________________________________
1Hospital do Trabalhador, Serviço de Cirurgia Geral e Trauma - Curitiba - PR - Brasil
2Johns Hopkins Bloomberg School of Public Health, - - Baltimore - Maryland - Estados Unidos
3Hospital do Trabalhador, Serviço de Ortopedia e Trauma - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3262

1
Castro et al.
Translesional extraperitonial packing for damage control of massive bleeding in severe polytraumatized
patients
___________________________________________________________________________________Relato de caso
3. Operating room
bleeding in pelvic fractures is venous, a. Exploratory laparotomy: for
arteriography and embolization can be hemodynamically stable
useful to control bleeding from arterial patients was performed if
sources. indication of
Translesional packing, despite not pneumoperitoneum in CT
being previously described in the literature, scan, suspected hollow viscera
is an alternative for cases of unstable pelvic injury or leakage of contrast in
fractures that present continuous bleeding solid organs in CT scan and
after initial measures. It is also an option for need of packing. For
patients that are unable to undergo hemodynamically unstable
arteriography, due to clinical conditions or patients was performed when
FAST exam was positive.
limited access. The present article aims to b. Pelvis external fixator.
describe a case series of patients with open c. In patients with no indication
pelvic fracture who underwent translesional for laparotomy, extraperitoneal
packing at a single trauma center. packing was performed
through an infra-umbilical
CASE REPORT incision with dissection of the
This study included four patients muscular planes to the
with traumatic open pelvic fractures and preperitoneal space. After that,
associated injuries, all of which underwent the retroubic space was
treatment with an external pelvic fixator and identified and packed with
translesional packing. surgical pads.
Variables included in the study were d. In patients with indication for
patient demographics, trauma mechanism, exploratory laparotomy, intra-
hemodynamic status at admission abdominal injuries were
(according to the Advanced Trauma Life initially identified and treated.
Support (ATLS) Hypovolemic Shock Afterwards, the pelvis and
Classification), imaging exams at admission, peritoneal cavity were packed
massive transfusion protocol triggering or (intraperitoneal packing).
not, associated injuries and mortality. Before closing the peritoneal
Regarding pelvic trauma, patients cavity or making the
were classified according to the Young peritoneostomy, the retropubic
Burgess Classification4. space was dissected for
Sequence in patient management: extraperitoneal packaging.
1. Initial evaluation and assessment of e. Translesional packing was
hemodynamic status indicated for patients who,
2. Complementary diagnostic tests: after the measures described
a. Patients who achieved above, persisted with
hemodynamic stabilization hemodynamic instability and
after initial resuscitation were with signs of active bleeding
referred for computed from cutaneous and mucosal
tomography and pelvic lacerations caused by an open
radiography. fracture of the pelvis. The
b. Unstable patients were procedure was performed after
submitted to Focused identifying the laceration areas
Abdominal Sonography and careful soft tissue
Trauma (FAST), chest and dissection. The objective was
pelvis radiography. FAST was to introduce enough surgical
performed on those patients pads to occupy the lesion area
with the main objective of and promote temporary
identifying intra-abdominal hemostasis. The pads were
hemorrhage that would lead to placed according to the
a complementary treatment location of each wound
with laparotomy and (paravaginal, pararectal or
intraperitoneal packing. gluteal region).
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3262
Castro et al.
Translesional extraperitonial packing for damage control of massive bleeding in severe polytraumatized
patients
___________________________________________________________________________________Relato de caso

As for the Young Burgess A review of extraperitoneal and

Classification: two patients had trauma by a translesional packing was performed within
combined mechanism and two patients with average of 40 hours. All of them underwent
type 3 anteroposterior compression. A definitive treatment, including protective
transient hemodynamic response was colostomy, cystostomy, colporrhaphy,
achieved in two patients, who were referred cystorrhaphy and urethral reinsertion. Two
to computed tomography for evaluation of patients died, both less than 24 hours after
associated injuries. The remaining patients hospital admission. Regarding mid-term
underwent FAST, chest and pelvis x-rays complications, there were two cases of
and were promptly referred to the operating surgical site infection and one case of
room. urinary fistula (all these complications
Translesional tamponade was occurred between the 10º and the 15º days
performed according to the location of the after the first surgical intervention).
wound or bone exposure. Two cases through The results described in the
right pararectal injury and two cases paragraphs above are shown in Table 1.
through vaginal laceration. The compresses
were placed in sufficient numbers to occupy DISCUSSION
the volume of the lesion area. (Figures 1 and Bleeding from fractures of the pelvis
2). can originate from different sources: arterial,
venous or the large volume of spongy bone
tissue present in the affected region1,2.
Approximately 89% of traumatic bleeds are
of venous origin and can be contained with
pelvic fracture stabilization and
extraperitoneal packing5.
The extraperitoneal packing
technique consists of indirect tamponade
without seeking compression of specific
blood vessels. In polytrauma care centers
where full-time instant interventional
radiology is not available, tamponade is an
appropriate alternative as a relatively simple
treatment for hemodynamic instability6.
Figure 1. Compresses placed in the lesion area. Intraperitoneal tamponade does not
show great effectiveness in controlling pelvic
bleeding. However, this technique is used as
an additional measure for patients who
would have undergone exploratory
laparotomy in the same way that it was
performed in this study7. In our study, four
patients underwent intraperitoneal packing
associated with the other measures already
described for the control of hemostasis. In
two cases there was control of the bleeding,
probably due to the joint action of the
hemostatic measures. Studies have shown
that severely unstable fractures and
persistent hemodynamic instability were
associated with arterial injuries in 58.7% to
67.9% of cases3. Therefore, patients with
this type of lesion could benefit from
angioembolization.
Figure 2. Compresses placed in the lesion area. Angioembolization, however, requires
the existence of an adequate environment
and a highly trained team8. A multicenter
study with hemodynamically unstable
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3262
Castro et al.
Translesional extraperitonial packing for damage control of massive bleeding in severe polytraumatized
patients
___________________________________________________________________________________Relato de caso

patients showed that only 14.7% of pelvic the final outcome. Prospective randomized
angiographies were performed within the studies are needed to confirm or rule out the
first 90 minutes of the patient's arrival at the effectiveness of this technique.
hospital9. In our institution, we do not have
interventional radiology available to perform CONCLUSION
angioembolization and for this reason, we We conclude, therefore, that
direct our treatment resources to stabilize translesional tamponade through perineal
the pelvis with an external fixator associated wounds is a complementary measure that
with forms of tamponade. can be used in the treatment of
Among the strategies for the
treatment of pelvic fractures in the presence hemodynamic instability in patients with
of hemodynamic instability, until now, there open pelvic ring fractures that remain
has been no description of translesional unstable despite the usual treatments
pelvic tamponade. The persistence of performed.
hemodynamic instability, despite the
measures already established in the REFERENCES
literature, as a pelvic external fixator
associated with extraperitoneal packing, 1. Burkhardt M, Kristen A, Culemann U,
generates stress and doubts among Koehler D, Histing T, Holstein JH, et al.
surgeons during the surgical procedure. The Pelvic fracture in multiple trauma: are
determining factors for considering we still up-to-date with massive fluid
translesional tamponade are: absence of resuscitation? Injury. 2014;45 Suppl
hemodynamic stability after established 3:S70-5.
measures and limited availability to perform doi: 10.1016/[Link].2014.08.021.
an endovascular approach. The sum of these 2. Dyer GS, Vrahas MS. Review of the
factors implies the need to perform pathophysiology and acute
immediate procedures to contain the focus management of haemorrhage in pelvic
of bleeding, with translesional tamponade fracture. Injury. 2006;37(7):602-13.
an alternative. As demonstrated in the cases doi: 10.1016/[Link].2005.09.007.
above, translesional tamponade was used to 3. Eastridge BJ, Starr A, Minei JP,
control bleeding in patients who had O'Keefe GE, Scalea TM. The
unstable pelvic ring fractures associated importance of fracture pattern in
with extensive injury to adjacent soft tissues guiding therapeutic decision-making in
and/or organs. This management was patients with hemorrhagic shock and
performed due to the important pelvic ring disruptions. J Trauma.
hemodynamic instability that these patients 2002;53(3):446-50; discussion 450-1.
presented even after measures such as doi: 10.1097/00005373-200209000-
external fixation of the pelvis and intra 00009.
and/or extraperitoneal packing were 4. Young JW, Burgess AR, Brumback RJ,
employed. Bleeding from the fracture site Poka A. Pelvic fractures: value of plain
contributes to hemodynamic instability and radiography in early assessment and
in this scenario, translesional tamponade management. Radiology.
may be another tool in bleeding control. Due 1986;160:445-51. doi:
to the proximity to the focus of the fracture, 10.1148/radiology.160.2.3726125.
the packing of the cutaneous wound with 5. Huittinen VM, Slatis P. Postmortem
surgical compresses may result in restraint angiography and dissection of the
of bone bleeding, at least momentarily. hypogastric artery in pelvic fractures.
Although the death rate in the Surgery. 1973;73(3):454-62.
present study is 50%, it is estimated that in 6. Li Q, Dong J, Yang Y, Wang G, Wang Y,
the other cases, translesional tamponade Liu P, et al. Retroperitoneal packing or
may have contributed to therapeutic angioembolization for haemorrhage
success. It is worth mentioning that the control of pelvic fractures--Quasi-
patients who survived were those who randomized clinical trial of 56
presented transient hemodynamic stability haemodynamically unstable patients
after initial care and were able to undergo with Injury Severity Score >/=33.
tomography. This may have interfered with
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3262
Castro et al.
Translesional extraperitonial packing for damage control of massive bleeding in severe polytraumatized
patients
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Injury. 2016;47(2):395-401. doi: J Radiol. 2012;81(5):897-904. doi:

10.1016/[Link].2015.10.008. 10.1016/[Link].2011.02.049.
7. Boffard, K. Definitive Surgical Trauma 9. Verbeek DO, Sugrue M, Balogh Z, Cass
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of arterial embolization in controlling 10.1007/s00268-008-9591-z.
pelvic fracture haemorrhage: a
systematic review of the literature. Eur

Table 1. Data of patients.

Immobiliza- Young
Classifica-
tion at Burgess Massive Associated
Gender Age tion of Exams Initial approach Re-Approach Death
hospital Classifi- Transfusion injuries
hemorrage
admission cation

Case Male 33 Yes APC3 Class III Tomography; Yes Pelvis external fixator Extraperitoneal Yes, after 48h. No

1 Pelvis X-Ray + Intraperitoneal, rectal injury; Colostomy anda

extraperitoneal and Urethral injury. Cystostomy

translesional packing

Case Male 42 No CM Class III FAST Yes Pelvis external fixator Extraperitoneal After 24h, Death in less than

2 Pelvis X-Ray + Intraperitoneal, rectal injury hemostasis review 24h from hospital

Chest X-Ray extraperitoneal and only admission

translesional packing

Case Female 21 No CM Class III Tomography; Yes Pelvis external fixator Vaginal Yes, after 48h. No

3 Pelvis X-Ray + Intraperitoneal, laceration; Colporrhaphy,

extraperitoneal and Bladder rupture; Bladder Suture and

translesional packing urethral injury Urethral reinsertion

and disinsertion.

Case Female 49 Yes APC3 Class IV FAST Yes Pelvis external fixator Vaginal After 24h, Death in less than

4 Pelvis X-Ray + Intraperitoneal, laceration hemostasis review 24h from hospital

Chest X-Ray extraperitoneal and only admission

translesional packing

Received in: 28 December 2021

Accept for publication: 02 July 2022
Conflict of interest: No.
Funding source: None.

Mailing address:
Gustavo Rodrigues Alves Castro
E-mail: [Link]@[Link]

5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3262
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223266
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

SUPRA-ILIAC HERNIA FOLLOWING PELVIC RING FRACTURE FIXATION: A CASE

REPORT
HÉRNIA SUPRA-ILÍACA APÓS FIXAÇÃO DE FRATURA PÉLVICA: UM RELATO DE CASO

Alice Pimentel¹; Rómulo Silva2; Daniela Lira1; Ana Moreira1; Sofia Dias Silva2; Ana Costa1; Joana
Noronha1.

ABSTRACT
Introduction: Supra-iliac hernias are extremely rare and usually follow trauma to the lateral pelvis (direct
or iatrogenic). Proper anamnesis, physical examination and CT scan are paramount to the diagnosis. Case
report: A supra-iliac hernia that followed an orthopedic approach to perform internal fixation of an
acetabular and pelvic ring fracture. The patient underwent an open sublay-preperitoneal hernia repair with
a polypropylene mesh. Discussion: Correction of post-operative lateral wall hernias is highly challenging
and scarcely documented in literature. Conclusion: Preoperative planning and a secure mesh fixation are
key elements in these injuries, while additional studies are needed to provide appropriate management
guidelines.
Keywords: Fracture Fixation. Hernia. Pelvic Bones.

RESUMO
Introdução: As hérnias supra-ilíacas são raras e geralmente ocorrem após trauma lateral da pelve (direto
ou iatrogénico). Uma história clinica adequada, exame físico e a tomografia computadorizada são essenciais
para o diagnóstico. Relato do caso: Hérnia supra-ilíaca após abordagem ortopédica para fixação interna de
fratura do anel pélvico. O doente foi submetido a correção de hérmia com prótese pré-peritoneal. Discussão:
A correção de hérnias de parede lateral é um desafio, com poucos casos descritos na literatura. Conclusão:
O planeamento pré-operatório e a fixação da rede são elementos-chave no tratamento desta patologia.
Palavras-chave: Fixação de Fratura. Hérnia. Ossos Pélvicos.

INTRODUCTION CASE REPORT

Supra-iliac hernias, which are We report a case of a 45-year-old man
usually secondary to orthopedic procedures who underwent a modified Stoppa approach
or trauma, are extremely rare, with just a for a pelvic ring fracture after a motor vehicle
few cases reported in the literature1-8. Most accident. He presented to our outpatient
of the reports of these types of injuries follow clinic 1 year later with a large incisional
iliac crest bone graft harvesting3,9,10, but hernia on the right flank.
reports following pelvic fracture fixation are On physical examination, he had a
lacking. scar along the right iliac crest and a
Diagnosis is based on anamnesis, 10x15cm bulge that was reducible but
physical examination, and CT scan, which incoercible (Figure 1). There was no sign of
confirms the diagnosis and helps the complications such as incarceration.
preoperative planning2,4,7,8. Surgical CT scan confirmed the presence of a
approaches for soft tissue hernias following right supra-iliac hernia containing fat and
orthopedic bony procedures are known for several small bowel loops, with a neck of 67
being challenging1,11. Due to the high rate of x 58 mm just above the right iliac crest,
incarceration and strangulation, they ought without evidence of bowel obstruction
to be corrected promptly2-8. (Figures 2 and 3).
We present a case of supra-iliac Open surgical intervention revealed a
hernia following a modified Stoppa approach 9x3cm defect on the anterior abdominal wall
to treat an acetabular and pelvic ring muscles just above their insertion on
fracture. the anterior superior iliac spine and iliac
crest, with a remaining 1cm layer of muscle
attached to the bone (Figure 4).
_________________________________________________________________
1Centro Hospitalar do Baixo Vouga, General Surgery - Aveiro - Portugal
2Unidade Local de Saúde do Alto Minho (ULSAM), Orthopedics and Traumatology - Viana do Castelo - Portugal

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3266

1
Pimentel et al.
Supra-iliac hernia following pelvic ring fracture fixation: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Figure 1. Incisional right supra-iliac hernia.

Figure 4. Hernia defect on the anterior

abdominal wall muscles: A – External oblique; B
– Internal oblique; C – Transverse abdominis.

The hernia sac was dissected but not

opened and its content was reduced. We
performed an open sublay-preperitoneal
hernia repair with a 15x15cm polypropylene
mesh. The mesh was attached to the
surrounding abdominal fascia and iliac crest
periosteum on all its borders with
Figure 2. CT scan confirmed the presence of a interrupted absorbable sutures. The several
right supra-iliac hernia containing fat and layers of muscle and fascia were then
several small bowel loops. Axial cut.
sutured separately with interrupted number
1 absorbable sutures, closing the muscle
defect, and restoring the integrity of the
abdominal muscle wall (Figure 5). A
subcutaneous drain was placed to prevent
seroma formation.

Figure 3. CT scan confirmed the presence of a

right supra-iliac hernia containing fat and
several small bowel loops. Coronal cut.
Figure 5. Closure of the several layers of muscle
and fascia above the polypropylene mesh.

2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3266
Pimentel et al.
Supra-iliac hernia following pelvic ring fracture fixation: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

The patient was discharged after 2 Controversy exists regarding the

days using an abdominal binder. No applicability of laparoscopy in these types of
recurrence was verified at the 8 weeks lesions since the currently available
follow-up. evidence concerning the complication rates
of laparoscopic versus open surgical repair
DISCUSSION is highly heterogeneous, and additional
The origin of the Modified Stoppa RCTs are needed to provide further
approach for acetabular and pelvic ring evidence2,5,7,15,16.
fracture comes from 1989, when Stoppa
described an approach to repair inguinal CONCLUSION
hernias12 which allowed access to the true The authors present a rare case of a
pelvis. Since then, the approach has been post orthopedic pelvic trauma surgery
modified to treat orthopedic pelvic injuries, hernia with a positive outcome. Literature
with the particularity of sparing the middle review supports CT scan and open surgery
window, thus avoiding the inguinal canal, as major factors in these injuries,
external iliac vessels and the femoral underlining the importance of secure mesh
nerve13. bony fixation to avoid recurrence. The
Although rare, ilioinguinal scarcity of reported cases results in the
approaches to the pelvis are associated with absence of larger clinical studies with the
risk of post-operative hernias1,3-8,13. Lateral subsequent lack of a standardized
abdominal wall hernias are more frequent in approach.
females2,4,6, can take years to develop2,4-7
and their content may vary (from omentum REFERENCES
to small or large bowel) 2.
Lateral hernias originate in a region 1. Tsunetoshi Y, Usui A, Inukai K,
defined cranially by the costal margin, Yamada M, Kawamoto M, Kayata H, et
caudally by the inguinal region, medially by al. Novel laparoscopic methods for
the lateral margin of the rectal sheath and inguinal hernia post pelvic fracture: A
laterally by the lumbar region. They are case report. Int J Surg Case Rep.
classified by the European Hernia Society 2020;67:173-177. doi:
according to their zone (L1 – subcostal; L2 – 10.1016/[Link].2020.01.048.
flank; L3 – iliac; L4 – lumbar) and size (W1 – 2. Muriel ME, Peralta MR, Arias M, Pioli I,
<4cm; W2 – 4-10cm; W3 – ≥10cm) 14. Our Carmignani CP. Bone mesh fixation for
case seems to classify L2/L3 W2 incisional the treatment of suprailiac hernia.
hernia. Report of two cases. Cir Cir.
On physical examination, patients 2020;88(Suppl 2):99-102. doi:
present with a discomfort bulky mass with 10.24875/CIRU.19001499.
bowl-like auscultation sounds15. CT scan 3. Do MV, Richardson WS. Lumbar
plays an important role in the confirmation incisional hernia repair after iliac crest
of the diagnosis and preoperative planning2- bone graft. Ochsner J. 012;12:80-1.
7. 4. Ravindra I, Avinash B. Hernia through
These hernias can be challenging to an iliac crest bone graft site: a case
treat, even if a fracture is treated report. IJSS Case Rep Rev. 2016;2:12-
conservatively1,11. Regarding the surgical 3.
technique, once the post-operative scar 5. Vagholkar J, Budhkar A, Gulati J.
tissue is identified and dissected, the hernia Lumbar incisional hernia repair
content is reduced, and the prosthetic mesh following iliac bone graft harvest. J
is adjusted to the defect and fixed to the Case Rep. 2014;4:379-82. doi:
bony landmarks. It is paramount to obtain a 10.17659/01.2014.0096.
tensionless construct and a reliable wall 6. Prabhu R, Kumar N, Shenoy R. Iliac
reinforcement to avoid migration issues and crest bone graft donor site hernia: not
reduce the chance of recurrence2. It has so uncommon. BMJ Case Rep.
been postulated that a 2cm safe interval 2013;2013:bcr2013010386. doi:
between the mesh and the defect’s edges, 10.1136/bcr-2013-010386.
with bone fixation and drainage is important 7. Aissat A, Mesbahi A, Habarek M,
to the surgical outcome2,7,15. Bendjaballah M, Taieb M, Nait Slima-
ne N, et al. Right lumbar incisional
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3266
Pimentel et al.
Supra-iliac hernia following pelvic ring fracture fixation: a case report
___________________________________________________________________________________Relato de caso

hernia repair after iliac crest bone

graft: a case report and literature
review. Int J Surg Res. 2017;6:25-8. Received in: 02 January 2022
doi: [Link].20170602.01. Accepted for publication: 02 June 2022
8. Fontaine V, Villeneuve P, Belzile E, Conflict of interest: No.
Laflamme M. Hernia through an iliac Funding source: None.
crest bone graft harvest site: two cases
treated differently. J Clin Case Rep. Mailing Address:
2016;6. doi: 10.4172/2165- Alice Pimentel
7920.1000798. E-mail: malicep@[Link]
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4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3266
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223270
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

SEMINOMA INTRA-ABDOMINAL RELACIONADO À CRIPTORQUIDIA: UM RELATO

DE CASO
INTRA-ABDOMINAL SEMINOMA RELATED TO CRYPTORCHYDY: A CASE REPORT

Ludmila Oliveira Kato¹; Julia de Sousa Oliveira1; Lorrana Andrade Silva1; Mariana Melo Martins1;
Franco Fernandes Neto2; Edson Antonacci Júnior2.

RESUMO
Introdução: O seminoma é um tipo de tumor de células germinativas (TCG). Tais neoplasias são
responsáveis por menos de 1% dos cânceres que acometem o sexo masculino. O criptorquidismo
aumenta de 10 a 40 vezes o risco de seminoma, enquanto história pessoal de TCG aumenta o risco de
novo tumor primário em cerca de 10 vezes. Relato do caso: J.F.S., 54 anos, queixava-se de lombalgia
frequente. Possui história prévia de criptorquidismo esquerdo. Ao exame físico, havia grande massa
indolor na região infraumbilical. A ressonância mostrou uma massa pélvica heterogênea sem plano de
clivagem com as alças intestinais. A conduta foi uma laparotomia exploratória, ressecando toda a massa
e alguns linfonodos, além de envio da peça para estudo anatomopatológico e imuno-histoquímico. Após
a confirmação do seminoma, o paciente foi estadiado e direcionado à quimioterapia. Conclusão: O caso
de seminoma intra-abdominal associado à criptorquidia relatado neste estudo mostrou-se relevante em
reafirmar aspectos clínicos, imagéticos, anatomopatoçógicos e imuno-histoquímicos típicos desse tipo
de neoplasia de células germinativas. Por outro lado, o diagnóstico tardio e a extensão da massa
abdominal trouxeram informações relevantes para a abordagem cirúrgica do tumor, além do
estadiamento e tratamento adjuvante.
Palavras-chave: Criptorquidismo. Neoplasias Embrionárias de Células Germinativas. Seminoma.

ABSTRACT
Introduction: Seminoma is a type of germ cell tumor (GCT). Such neoplasms are responsible for less
than 1% of neoplasms that affect males. Cryptorchidism increases the risk of seminoma by 10 to 40
times, while personal history of GCT increases the risk of a new primary tumor by about 10 times. Case
report: J.F.S., 54 years old, complained of frequent low back pain. Has previous history of left
cryptorchidism. On physical examination, there was a large painless mass in the infraumbilical region.
The resonance showed a heterogeneous pelvic mass without a cleavage plane with the intestinal loops.
The conduct was an exploratory laparotomy, resecting the entire mass and some lymph nodes, in
addition to sending the piece for anatomopathological and histochemical study. After confirmation of
the seminoma, the patient was staged and directed to chemotherapy. Conclusion: The case of intra-
abdominal seminoma associated with cryptorchidism reported in this study proved to be relevant in
reaffirming clinical, imaging, anatomopathological and immunohistochemical aspects typical of this type
of germ cell neoplasia. On the other hand, the late diagnosis and the extension of the abdominal mass
brought relevant information for the surgical approach of the tumor, in addition to the staging and
adjuvant treatment.
Keywords: Cryptorchidism. Neoplasms, Germ Cell and Embryonal. Seminoma.

INTRODUÇÃO O prognóstico do seminoma está

Os tumores de células germinativas relacionado com várias características
testiculares são responsáveis por menos de tumorais e com a extensão da doença,
1% das neoplasias que acometem o sexo levando em consideração o envolvimento de
masculino. O seminoma é um tipo de câncer sítios viscerais primários e metastáticos3. Se
de células germinativas que acomete os descoberto em estágios iniciais, a sobrevida
testículos e, em menor frequência, o chega a 95%4-6.
mediastino e o retroperitônio1,2. O pico de A etiologia do seminoma é, em geral,
incidência ocorre entre 15 e 34 anos idade, multifatorial, incluindo fatores de risco
sendo cerca de cinco vezes mais comum em como criptorquidia, que aumenta de 10 a 40
brancos do que em afro-americanos2. vezes o risco, e a exposição a agentes
_________________________________________________________________
1Centro Universitário de Patos de Minas - UNIPAM - Patos de Minas - MG - Brasil
2Hospital Imaculada Conceição - Patos de Minas - MG - Brasil

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Kato et al.
Seminoma intra-abdominal relacionado à criptorquidia: um relato de caso
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químicos, como organoclorados, bifenilos e Pesquisa (CEP) do Centro Universitário de

policlorados, cloretos de polivinila, ftalatos, Patos de Minas, pelo número do parecer:
maconha e tabaco. Além disso, infecções e 5.039.264 e Certificado de Apresentação de
predisposição genética são fatores Apreciação Ética (CAAE)
importantes, bem como história pessoal de 52039721.0.0000.5549.
tumor de células germinativas, o que
aumenta o risco de novo tumor primário em RELATO DO CASO
cerca de 10 vezes5,6. J.F.S, 54 anos, sexo masculino,
Portanto, tendo em vista as trabalha como motorista/operador de
particularidades de tal neoplasia, torna-se guindaste, apresentava queixa frequente de
relevante para a comunidade científica lombalgia há vários anos, sem melhora com
apresentar novos casos e correlacionar com analgésicos. Diante desse quadro, procurou
os dados existentes na literatura. Por assim um médico ortopedista e foi realizada uma
ser, o objetivo do presente estudo é relatar Ressonância Magnética (RM) no dia
um caso de seminoma relacionado à 13/03/2020. A partir desse exame, foi
criptorquidia. diagnosticado uma massa pélvica
heterogênea, medindo 156 x 135 x 111mm,
METODOLOGIA comprimindo a bexiga, como mostram as
O presente estudo trata-se de um Figuras 1 e 2. A Figura 3 mostra ausência de
relato de caso realizado por meio de análise plano de clivagem com as alças intestinais.
descritiva e transversal. As informações nele
contidas foram obtidas por meio de revisão
do prontuário, de entrevista com o paciente
e de registro fotográfico dos métodos
diagnósticos e do procedimento cirúrgico.
Antes de utilizar tais informações para
confeccionar o estudo, foi solicitada a Figura 1. RM em plano transverso mostrando
permissão do paciente por meio do Termo de massa pélvica com realce heterogêneo.
Consentimento Livre e Esclarecido (TCLE).
Esse termo foi assinado pelo participante e
explanado pelos autores do projeto em
linguagem clara e objetiva.
A história do paciente foi relatada em
ordem cronológica para facilitar a
compreensão clínica e o desfecho cirúrgico.
Para minimizar o risco de identificação, e, Figura 2. RM em plano sagital demonstrando
por consequência, exposição do paciente, compressão vesical devido à massa pélvica.
seu nome foi preservado, utilizando-se das
letras J.F.S para referir-se a ele.
Para discutir os dados contidos no
caso foi realizada uma revisão de literatura
nas bases de dados PubMed, Biblioteca
Virtual de Saúde (BVS) e Google Acadêmico.
Os descritores utilizados foram “Seminoma”
e “Seminoma e Criptorquidia”. Os filtros
utilizados foram pesquisas a partir de 2015
em língua inglesa e portuguesa. Figura 3. RM em plano coronal mostrando
Os artigos foram selecionados a partir ausência de plano de clivagem com alças
de leitura crítica dos títulos, dos resumos e, intestinais.
por fim, dos artigos completos selecionados
após as etapas anteriores. Forame excluídos Ao ser encaminhado para a cirurgia
os artigos sem relação com o tema proposto geral, foi realizada a análise clínica do
e incluídos aqueles de informações paciente. A lombalgia da qual se queixava
estatísticas relevantes e relação com o caso era de provável origem osteodegenerativa em
exposto. razão dos achados da RM. Quanto à história
Ademais, o presente artigo foi pregressa, relatou possuir criptorquidia
submetido e aprovado pelo Comitê de Ética
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3270
Kato et al.
Seminoma intra-abdominal relacionado à criptorquidia: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

esquerda não tratada. Na história familiar Associado a isso, foi implantado um

não havia dados clinicamente relevantes. Na dreno tubular de Portovak em fossa ilíaca
revisão de sistemas, negou sintomas direita (FID) atuando na drenagem pélvica.
gastrointestinais e sintomas urinários. Por Finalizado o procedimento, foi feita a revisão
fim, ao ser questionado sobre hábitos de da hemostasia, a sonda nasogástrica (SNG)
vida, negou tabagismo e etilismo. Ao exame foi posicionada e o fechamento por planos foi
físico foi observado aumento do abdome na consolidado. Não houve nenhuma
região infraumbilical e uma grande massa intercorrência.
palpável e indolor nessa região. A Figura 4 ilustra a pelve após a
Diante desse quadro, foram cogitadas ressecção completa da massa, sendo
as hipóteses de Tumor Estromal possível ver os Vasos Ilíacos (VI), o Ureter
Gastrointestinal (GIST) e de Seminoma. A Direito e o Ureter Esquerdo demarcados com
conduta indicada foi cirurgia com envio da o pequeno círculo branco preenchido, a
peça para análise patológica. Devido à Bexiga (BE), o Reto médio suturado (R), o
pandemia da COVID-19 a propedêutica não Sacro (S), o Cólon Esquerdo (CE) e a sutura
pôde ser realizada de imediato, pois os realizada na serosa da BE, apontada pela
decretos municipais não permitiam a seta branca.
realização de cirurgias eletivas.
Entretanto, com o retorno dos
procedimentos agendados, no dia
04/11/2020 o paciente foi internado para
consolidação do tratamento. Foram
realizados os exames pré-operatórios, que
estavam dentro dos parâmetros normais, e o
risco cirúrgico de acordo com a classificação
da American Society of Anesthesiologists
(ASA) era II.
Foi realizada raquianestesia com
Quincke 25G, em L3/L4, resultando em
bloqueio efetivo, sem intercorrências.
Posteriormente, foi procedida anestesia Figura 4. Pelve após a ressecção completa da
geral balanceada e intubação orotraqueal massa.
com tubo de 8mm, mantendo o paciente em
ventilação mecânica, também sem Em relação à evolução do paciente no
intercorrências. Por fim, foi feita a passagem pós-operatório, após 24 horas da cirurgia ele
da Sonda Vesical de Demora (SVD). encontrava-se em bom estado geral, corado,
A partir de então, foi dado início à hidratado, acianótico, anictérico, sem dor ou
laparotomia exploratória, que localizou uma febre, frequência cardíaca (FC) 80bpm,
massa pélvica aderida ao sigmoide e ao frequência respiratória (FR) 16irpm Pressão
ureter esquerdo. Dessa forma, foi realizada Arterial (PA) 120/80mmHg. A diurese estava
a liberação da massa com hemostasia dos presente via SVD e a SNG encontrava-se
vasos, identificação e preservação do ureter sem drenagem.
direito, identificação, dissecção e liberação O dreno em FID encontrava-se com
do ureter esquerdo. O tumor também estava pouca secreção serohemorrágica, a
aderido à parede da bexiga, sendo a colostomia mostrava-se com bom aspecto e
liberação realizada com leve lesão da serosa, bem perfundida e a ferida operatória com
que posteriormente foi suturada. bom aspecto. A conduta nesse momento foi
Além disso, por estar atada ao a retirada da SVD e da SNG, além de liberar
sigmoide e à porção distal do reto, a massa a ingestão de água via oral. O paciente
foi retirada com parte destes segmentos recebeu alta em 4 dias, sem intercorrências
intestinais, além de linfonodos pélvicos. Foi e foi mantida a bolsa de colostomia de
realizada rafia em dois planos no reto médio Hartmann. Além disso, iniciou a
e, em seguida, foi implantada uma bolsa de quimioterapia no dia 08/02/2021.
colostomia de Hartmann em cólon esquerdo, A peça anatômica retirada está
posteriormente posicionada em flanco ilustrada ao lado de uma régua de 30cm na
esquerdo. Figura 5.

3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3270
Kato et al.
Seminoma intra-abdominal relacionado à criptorquidia: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

0 Tabela 1. Painel de anticorpos do estudo

imuno-histoquímico.
Antígeno Anticorpo (clone) Resultado
PLAP (NB10) NB10 Positivo
SALL4 6E3 Positivo
GATA3 L50-823 Negativo
GLYPICAN-3 GC33 Negativo
AE1AE3 AE1/AE3/PCK26 Negativo
CD30 Ber-H2 Negativo

Figura 5. Massa pélvica após a ressecção. DISCUSSÃO

O paciente deste relato possuía um
A massa irregular com pequenas histórico de criptorquidia não tratada,
projeções nodulares foi enviada para provável etiologia do tumor, pois tal fator
realização de exame anatomo-patológico, que aumenta de 10 a 40 vezes o risco de
que, à macroscopia, apontou volume de 17,0 desenvolvimento de um seminoma. Além
x 16,0 x 11,0cm em seus maiores eixos. O disso, 10% dos pacientes com testículo não
segmento sigmoideano apresentou 14,0cm descido irão apresentar alguma neoplasia de
de comprimento e, em sua porção central, células germinativas. O testículo que não
observou-se contiguidade macroscópica de saiu da cavidade abdominal desenvolve
sua parede com a lesão, de forma intima, seminoma, aquele em que foi realizada
chegando a ser subjacente à mucosa. Foram orquidopexia gera tumores germinativos não
encontrados dois linfonos na massa e um seminomatosos5.
linfonodo aderido ao omento. Classicamente o seminoma é assintomático,
À microscopia, foi encontrada podendo haver a presença de uma massa
neoplasia pouco diferenciada constituída de sólida indolor que acaba sendo achado
células com citoplasma de limites incidental de exames de imagem. Os
imprecisos, núcleos grandes, irregulares e pacientes podem queixar-se, ainda que em
pleomórficos, por vezes com nucléolo minoria, de uma dor, raramente aguda, no
evidente. Mitoses e mitonecroses são quadrante inferior do abdômen, na área
notadas. Havia invasão da parede intestinal perineal ou escroto. Os sintomas podem
até a submucosa, poupando a mucosa. Os mimetizar apendicite aguda e quadros
recortes cirúrgicos sigmoideanos distal e urinários2,6.
proximal foram efetuados em áreas não O diagnóstico de seminoma ocorre, em
lesionais. média, entre 35–39 anos. No caso deste
Os linfonodos avaliados estavam relato, o paciente foi diagnosticado com 54
infiltrados pela neoplasia. O nódulo de anos, muito tardiamente em comparação
pequeno omento trata-se de nódulo com os dados obtidos na literatura. Isso
fibrohialino denso centrando tecido adiposo pode ter ocorrido em razão da apresentação
ortoplásico, não correspondendo a clínica clássica apresentada pelo paciente,
linfonodo. Junto aos fragmentos linfonodais, ou seja, assintomático com diagnóstico
observou-se porção de provável ducto incidental por exame de imagem6.
deferente ortoplásico, isento de infiltrados O melhor método de imagem para
neoplásicos. concluir o diagnóstico é a ressonância
Tais resultados apontaram para a magnética (RM), conforme ocorreu nesse
necessidade de avaliação por exame imuno- caso, o exame evidencia uma massa pélvica
histoquímico, visando diferenciação entre ou retroperitoneal, bem delimitada,
Linfoma de Grandes Células I, Carcinoma homogênea e sem evidências óbvias de
Pouco Diferenciado I, Seminoma ou outra necrose ou calcificação2. Em fases mais
neoplasia pouco diferenciada. O estudo avançadas, os seminomas podem tornar-se
imuno-histoquímico foi realizado e o painel heterogêneos com uma aparência
de anticorpos testado está descrito na parcialmente cística .
9
Tabela 1. A expressão de SALL4 e PLAP nas Em relação ao diagnóstico através da
células neoplásicas favorecem o diagnóstico imuno-histoquímica, a proteína 4 do tipo sal
de Seminoma. (SALL4) é expressa em 100% dos casos e a

4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3270
Kato et al.
Seminoma intra-abdominal relacionado à criptorquidia: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

fosfatase alcalina placentária (PLAP) é Arq Bras Cir Dig. 2015;28(4):296-7.

expressa em cerca de 86-95% dos casos5. doi: 10.1590/S0102-
Outros achados equivalem à citoqueratina 6720201500030021.
AE1/AE3 que varia de 20-36%, mas 3. Casadei C, et al. Reclassification of
geralmente é negativa e o marcador tumoral good-risk seminoma: prognostic
CD30 que é caracteristicamente negativo no factors, novel biomarkers
seminoma9. O caso relatado correspondeu a andimplications for clinical
tais padrões imuno-histoquímicos. management. Future Oncol.
A base para o tratamento da patologia 2019;15(12):1347-52.
é a orquiectomia radical, indicada para doi: 10.2217/fon-2018-0850.
todas as fases da doença. Já a quimioterapia 4. Crocetti S, et al. Seminoma
ou radioterapia adjuvante depende do Retroperitoneal Relapse 23 Years After
estadiamento de cada paciente7,8. Surgery. Oncol Ther. 2021;9(1):239-
Quanto ao estadiamento, ele é 45.
dividido em três fases, sendo que na fase I o doi: 10.1007/s40487-021-00141-9.
tumor é formado exclusivamente por 5. Lamichhane A, Mukkamalla KR.
componente histológico de seminoma, não Seminoma. [Updated 2021 Sep 18]. In:
há acometimento de linfonodos nem StatPearls [Internet]. Treasure Island
elevação de marcadores tumorais. Nesse (FL): StatPearls Publishing, 2021.
caso, em média 85% dos pacientes estarão 6. Marko J, et al. Testicular Seminoma
curados após a orquiectomia. Já para os and Its Mimics: From the Radiologic
pacientes classificados clinicamente na fase Pathology Archives. Radiographics.
II da doença, a terapêutica vai além da 2017;37(4):1085-98.
orquiectomia, sendo recomendado a doi: 10.1148/rg.2017160164.
radioterapia com ou sem quimioterapia à 7. Murez T, et al. French ccAFU
base de cisplatina1,5,7. guidelines - update 2020–2022:
Por fim, para os pacientes na fase III, testicular germ cell tumors. Prog Urol.
a quimioterapia é recomendada e provou-se 2020;30(12S):S280-S313. doi:
mais eficaz que a radioterapia5,7. De acordo 10.1016/S1166-7087(20)30754-5.
com Pierorazio e Biles8, após três ciclos de 8. Pierorazio P, Biles M. Indications for
quimioterapia, a sobrevivência global de 5 surgery in disseminated seminoma.
anos é de 91%. O paciente deste relato se Urol Clin North Am. 2019;46(3):399-
enquadrou em estadiamento III, sendo 407. doi: 10.1016/[Link].2019.04.005.
recomendado início da quimioterapia logo 9. Sadiq Q, Khan FA. Germ Cell
após a recuperação cirúrgica. Seminoma. [Updated 2021 Aug 11]. In:
StatPearls [Internet]. Treasure Island
CONCLUSÃO (FL): StatPearls Publishing, 2021.
O caso de seminoma intra-abdominal
associado à criptorquidia relatado neste
estudo mostrou-se relevante em reafirmar Recebido em: 11 Janeiro 2022
aspectos clínicos, imagéticos, Aceito para publicação: 02 Junho 2022
anatomopatoçógicos e imuno-histoquímicos Conflito de interesses: Não.
típicos desse tipo de neoplasia de células Fonte de financiamento: Nenhuma.
germinativas. Por outro lado, o diagnóstico
tardio e a extensão da massa abdominal Endereço para Correspondência:
trouxeram informações relevantes para a Ludmila Oliveira Kato
abordagem cirúrgica do tumor, além do E-mail: ludmilakato@[Link]
estadiamento e tratamento adjuvante.

REFERÊNCIAS

1. Alsyouf M, Daneshmand S. Clinical

stage II seminoma: management
options. World J Urol. 2022;40(2):343-
8. doi: 10.1007/s00345-021-03854-8.
2. Carlotto JRM, et al. Intra-abdominal
seminoma testis in adult: case report.
5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3270
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223281
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

HERNIAÇÃO DE RIM ESQUERDO EM ADULTO POR DEFEITO DE BOCHDALEK:

CORREÇÃO VIDEOLAPAROSCÓPICA

LEFT KIDNEY HERNIATION IN ADULT BY DEFECT OF BOCHDALEK: VIDEOLAPAROSCOPIC

CORRECTION

Bruno Henrique Nunes Hirata¹; Lucas Moreto Betini1; Marcos Henrique de Andrade Zanoni1; Pedro
Chiaramelli1, TCBC-SP; Caio Nasser Mancini1; Henrique Cunha Mateus1, TCBC-SP.

RESUMO
Introdução: A Hérnia de Bochdalek é considerada uma doença congênita resultante da falha do
fechamento da membrana pleuroperitoneal no período intrauterino, promovendo uma falha de formação
do forame diafragmático posterolateral. A incidência em adultos corresponde a apenas 0,17% a 6% dos
casos, com predominância do lado esquerdo. Relato do caso: O presente trabalho visa compartilhar
um raro caso de uma Hérnia de Bochdalek em adulto, com herniação de rim esquerdo e baço acessório
para tórax e seu tratamento cirúrgico por meio da videolaparoscopia. Seu diagnóstico foi realizado pela
tomografia computadorizada. O paciente recebeu alta no quarto dia pósoperatório. Em suma, a Hérnia
de Bochdalek é formada a partir de uma má formação do segmento posterolateral do diafragma. Ela
deve ser corrigida independentemente da presença de sintomas por meio da cirurgia. Uma avaliação
pré-operatória adequada do tamanho da falha é fundamental para o manejo correto da Hérnia de 2021
Bochdalek. Conclusão: Por isso, a tomografia computadorizada e a ressonância nuclear magnética são
ferramentas úteis no diagnóstico. Embora no passado as abordagens pela toracotomia e laparotomia
fossem as mais usuais, há um aumento constante das cirurgias realizadas por laparoscopia, com os
benefícios associados bem estabelecidos para o doente.
Palavras-chave: Cirurgia Geral. Hérnias Diafragmáticas Congênitas. Laparoscopia. Hérnia

ABSTRACT
Introduction: Bochdaleks hernia is considered a congenital disease resulting from the failure of the
pleuroperitoneal membrane to close during the intrauterine period, promoting a failure in the formation
of the posterolateral diaphragmatic foramen. The incidence in adults corresponds to only 0.17% to 6%
of cases, predominantly on the left side. Case report: The present work aims to share a rare case of a
Bochdaleks Hernia in an adult, with herniation of the left kidney and accessory spleen to the thorax and
its surgical treatment by means of videolaparoscopy. Its diagnosis was made by computed tomography.
The patient was discharged on the fourth postoperative day. In short, Bochdaleks hernia is formed from
a malformation of the posterolateral segment of the diaphragm. It must be corrected regardless of the
presence of symptoms through surgery. An adequate preoperative assessment of the size of the defect is
critical for the correct management of Bochdaleks hernia. Conclusion: Therefore, computed tomography
and magnetic resonance imaging are useful diagnostic tools. Although in the past the thoracotomy and
laparotomy approaches were the most common, there is a steady increase in surgeries performed by
laparoscopy, with the associated benefits well established for the patient.
Keywords: Hernias, Diaphragmatic, Congenital. Hernia. General Surgery. Laparoscopy.

INTRODUÇÃO 85% são do tipo Bochdalek2. As HDCs

possuem uma incidência de um a cada 2500
A Hérnia de Bochdalek é considerada
nascidos e são rotineiramente
uma doença congênita resultante da falha
diagnosticadas entre o período neonatal e a
do fechamento da membrana pleuro-
idade pré-escolar, quando o paciente
peritoneal no período intrauterino,
apresenta sintomas decorrentes de uma
promovendo uma falha de formação do
compressão do conteúdo herniado com o
forame diafragmático posterolateral1. Este
pulmão ipsilateral, encarceramento
defeito acarreta na protrusão
intestinal ou disfunção orgânica3. A mani-
transdiafragmática do conteúdo abdominal
festação dos sintomas e sua morbidade são
para a cavidade torácica, configurando-se,
proporcionais ao tamanho da hérnia
então, em uma hérnia diafragmática
transdiafragmática da víscera ou do omento.
congênita (HDC)1. Entre as HDCs, cerca de
As maiores Hérnias de Bochdalek, que
_________________________________________________________________
1Hospital de Misericórdia da Santa Casa de São Paulo, Cirurgia - São Paulo - SP - Brasil

1
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

normalmente se apresentam de forma 3). Foi dissecado o colo desse orifício e

sintomática logo após o nascimento, 80% reduzido o seu conteúdo herniário: baço
dos casos são do lado esquerdo e os acessório e rim com gordura pe-rirrenal
pacientes podem ter complicações graves, (Figura 4). Durante a liberação desse
geralmente causadas por hipoplasia pulmo- conteúdo, foi aberta a pleura parietal com
nar. Ademais, estruturas retroperitoneais formação de enfisema pré-peritoneal
também podem passar pela falha, como O fechamento da falha diafragmática
gordura retroperitoneal ou rim2. Pequenas foi feito através de uma sutura contínua com
hérnias de Bochdalek podem permanecer fio barbado (Figura 5) sendo que, ao final da
assintomáticas e serem descobertas inci- linha de sutura, foi solicitada a expansão
dentalmente em exames de imagem4. A pulmonar esquerda com manobra de
incidência em adultos corresponde a apenas Valsalva (realizada pelo anestesista). Optou-
0,17% a 6% dos casos, com predominância se pela drenagem pleural desse lado com
do lado esquerdo1,4. Nestes, os sintomas dreno de “pigtail”.
podem se desenvolver tardiamente: dados da
literatura descrevem intercorrências
cardiovasculares, respirató-rios e quadros
obstrutivos abdominais em adultos e
idosos2,4. O presente trabalho visa
compartilhar um raro caso de uma Hérnia
de Bochdalek em adulto, com herniação de
rim esquerdo e baço acessório para tórax e
seu tratamento cirúrgico.

RELATO DO CASO
Trata-se de um paciente do sexo
masculino, de 41 anos, que realizou uma
tomografia computadorizada de tórax na
investigação diagnóstica de uma síndrome
gripal (Figuras 1 e 2). Esse exame mostrou
uma volumosa hérnia diafragmática pos-
teromedial esquerda, com insinuação intra-
torácica de dois pequenos baços acessórios
e do rim e adrenal esquerdos, além de Figura 1. TC do tórax em anteroposterior
gordura peritoneal e retroperitoneal. Não evidenciando o conteúdo herniário.
havia sinais de sofrimento vascular. Notou-
se atelectasia restritiva do parênquima da
base pulmonar esquerda. Não havia ne-
nhum sintoma relacionado a hérnia apesar
da espirometria mostrar capacidade vital
forçada expiratória (CVF) de 2,94 (reduzida,
pois a faixa de normalidade é entre 3,67 a
5,45), sugerindo restrição moderada. Pelo
risco de complicações associadas a essa
doença, foi indicada correção videolapa-
roscópica da falha diafragmática.
Com o paciente sob anestesia geral e
posicionado em decúbito dorsal horizontal
com os ombros estendidos, através de uma
pequena incisão mediana supra-umbilical,
realizou-se o pneumoperitônio aberto. Não
havia nenhuma particularidade na ins-
Figura 2. TC de perfil do tórax evidenciando o
peção da cavidade abdominal. Com o auxílio
conteúdo herniário.
de um bisturi harmônico foi realizada a
liberação do ângulo esplênico do cólon e do
baço com a visualização de um orifício
posterior na cúpula diafragmática (Figura
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

operatório quando o paciente teve alta

hospitalar.

DISCUSSÃO
Do ponto de vista embriológico, o
diafragma começa a se desenvolver durante
a 4ª semana de gestação. No segmento
inferior da cavidade pericárdica, forma-se o
centro tendíneo do diafragma, a partir do
septo transverso, o qual delimita as
cavidades torácica e abdominal. As mem-
branas pleuroperitoneais na porção lateral
Figura 3. Visualização do orifício na parede da parede crescem ventralmente e se
posterior da cúpula diafragmática. fundem com o mesentério dorsal do esôfago
e com o septo transverso, ocluindo o canal
pericardioperitoneal. Esta fusão ocorre nos
estágios finais e é anatomicamente vulne-
rável. Forma-se a Hérnia de Bochdalek no
trígono lombocostal, que é a junção entre os
grupos musculares lombares e costais,
localizado na região posterolateral do
diafragma. O fechamento completo ocorre no
lado direito antes do lado esquerdo1,5.
Mullins et al. pesquisaram a inci-
dência da Hérnia de Bochdalek por meio de
13.138 tomografias computadorizadas em
adultos. Nesta pesquisa, a presença desta
Figura 4. Conteúdo herniário: baço acessório e doença foi constatada em apenas 0,17% dos
rim com gordura perirrenal.
indivíduos, no qual 63% predominavam o
defeito no lado direito e 77% dos pacientes
eram mulheres6. Esse fato nos mostra que
há uma diferença demográfica entre
indivíduos assintomáticos e sintomá-ticos,
sendo estes predominantemente Hérnia de
Bochdalek no lado esquerdo. Essa diferença
de sintomatologia pode ser explicada pelo
fato do lobo caudado do fígado comprimir o
canal pleuroperitoneal, evitando uma
possível herniação5,7,8. Ge-ralmente,
encontram-se no saco herniário desta
doença congênita cólon (63%), estômago
Figura 5. O fechamento da falha diafragmática (40%), omento (39%) e intestino delgado
foi feito através de uma sutura contínua com fio (28%). É incomum encontrar a cauda do
barbado. pâncreas, o baço e o rim9.
Deve-se ressaltar a grande dificul-
dade diagnóstica da Hérnia de Bochdalek,
O paciente foi encaminhado para devido à sua inespecificidade clínica e à sua
unidade de terapia intensiva (UTI) após o raridade. Seus sintomas são variados, vagos
procedimento e obteve alta da UTI no dia e inespecíficos, que podem incluir sinais
seguinte. No segundo dia pós-operatório, torácicos e abdominais2. Thomas et al.
paciente não relatava dor e aceitava bem a relataram que 86% dos adultos são
dieta. O débito do dreno de tórax no 1º dia sintomáticos, com dor abdominal (62%) e
pós-operatório foi de 500mL, de 1000mL no sintomas pulmonares (40%) sendo os mais
segundo dia e menor que 100mL no 3º dia comuns. Sinais de abdome agudo obstru-
(sempre de aspecto sero-hemático). Esse tivo foram observados em 36% dos casos.
dreno foi retirado no quarto dia de pós- Outros sintomas (9%) englobam fadiga,

3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

doença do refluxo gastroesofágico, insu-

ficiência cardíaca, icterícia e hipertensão9. O tratamento consiste na redução do
Dessa forma, exames de imagem são con-teúdo herniado para a cavidade
extremamente importantes para confirmar abdominal e correção da falha diafragmática
seu diagnóstico. Entretanto, a radiografia Em uma revisão sistemática, Ramspott et al.
anteroposterior e laterolateral de tórax pode observaram que a realização da sutura
não determinar a Hérnia de Bochdalek, pois, diafragmática foi a preferida (45% dos
além da dificuldade atrelada à delimitação casos), seguida pelo uso de tela (43%) e pelo
do saco herniário, seu achado normal não o uso de ambos (16%). Notou-se que a
exclui a existência da doença1,9. A sutura com fio não absorvível e o uso de tela
tomografia computadorizada (TC) é uma não absorvível estão associados à menor
modalidade de diagnóstico rápido e que pode taxa de complicação e à menor taxa de
ser utilizado para melhor carac-terização e recidivas. Entretanto, como se trata de uma
confirmação da HDC10. Os achados típicos doença rara, não existem estudos que
na TC são a presença de gordura ou tecido comprovem que uma técnica é superior à
mole sobre a porção posterolateral do outra.
diafragma, evidenciando uma massa Tanto a toracoscopia, quanto a
contínua, que atravessa a falha laparoscopia estão descritos na literatura no
diafragmática. Ademais, é possível realizar o tratamento da Hérnia de Bochdalek (Tabela
diagnóstico da Hérnia de Bochdalek por 1). Machado et al. mostraram que o emprego
meio da ressonância nuclear magnética, a da cirurgia minimamente invasiva está
qual também revela a herniação e a associada a menor morbidade (9%),
irregularidade anatômica do diafragma com nenhuma mortalidade e menor tempo de
precisão11. internação hospitalar (Tabela 2). Entre as
A correção cirúrgica do defeito é a morbidades, o pneumotórax é caracterizado
terapia recomendada em todos os pacientes como uma potencial complicação durante o
com Hérnia de Bochdalek, indepen- reparo da hérnia diafragmática12.
dentemente da presença de sintomas7.

Tabela 1. Escolha do tratamento cirúrgico.

Laparotomia Toracotomia Laparoscopia Toracoscopia Combinada (TA)

Brown et al
53 (38%) 45 (32%) 17 (12%) 4 (3%) 22 (16%)
(2010)

Tokumoto et al
- - - 1 (100%) -
(2010)

Gedik et al
10 (83,3%) 1 (8,3%) - - 1 (8,3%)
(2011)

Machado et al
74 (40.27%) 50 (27.7%) 23 (12.5%) 9 (4.89%) 27 (14.6%)
(2016)

Saroj et al
- - 4 (100%) - -
(2016)

Lirici et al
- - 1 (100%) - -
(2020)

Wadhwa et al
- - 6 (100%) - -
(2005)

Heaton et al
3 (75%) 1 (25%) - - -
(1991)

4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
 Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Tabela 2. Tempo de internação hospitalar (em dias)

Laparotomia Toracotomia Laparoscopia Toracoscopia Combinada (TA)

Brown et al
10 (n=24) 20 (n=16) 4 (n=11) 5 (n=4) 13 (n=11)
(2010)

Tokumoto et al
- - - 5 (n=1) -
(2010)

Gedik et al
12 (n=10) 12 (n=1) - - 27 (n=1)
(2011)

Machado et al
NI NI 4 (n=15) NI NI
(2016)

Saroj et al
- - 4 (n=4) - -
(2016)

Lirici et al (2020) - - 8 (n=1) - -

Wadhwa et al
- - 2,3 (n=6) - -
(2005)

Heaton et al
10 (n=1) 10 (n=1) - - -
(1991)

CONCLUSÃO management. Hernia. 2011;15(1):23-

A Hérnia de Bochdalek é formada a 30. doi: 10.1007/s10029-010-0699-3.
partir de uma má formação do segmento 2. Lirici MM, Bongarzoni V, Paolantonio
posterolateral do diafragma. Ela deve ser P, Leggeri T, Pirillo SP, Romeo V.
corrigida independentemente da presença Minimally invasive management of rare
de sintomas por meio da cirurgia. É giant Bochdalek hernia in adults.
pertinente que os médicos estejam cientes Minim Invasive Ther Allied Technol.
dessa entidade, particularmente em 2020;29(5):304-309. doi:
pacientes que apresentam sintomas 10.1080/13645706.2019.1641523.
abdominais e torácicos combinados. Uma 3. Hamid K.S, Rai SS, Rodriguez JA.
avaliação pré-operatória adequada do Symptomatic Bochdalek Hernia in an
tamanho da falha é fundamental para o Adult. JSLS. 2010;14(2):279-81. doi:
manejo correto da Hérnia de Bochdalek. Por 10.4293/108680810X127852891447
isso, a tomografia computadorizada e a 19.
ressonância nuclear magnética são 4. Gale ME. Bochdalek hernia: prevalence
ferramentas úteis no diagnóstico. Embora and CT characteristics. Radiology.
no passado as abordagens pela toracotomia 1985;156(2):449-52. doi:
e laparotomia fossem as mais usuais, há um 10.1148/radiology.156.2.4011909.
aumento constante das cirurgias realizadas 5. Machado NO. Laparoscopic Repair of
por laparoscopia, com os benefícios Bochdalek Diaphragmatic Hernia in
associados bem estabelecidos para o doente. Adults. N Am J Med Sci. 2016;8(2):65-
74. doi: 10.4103/1947-2714.177292.
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presentation, and surgical 7. Gedik E, Tuncer MC, Onat S, Avci À,
Tacyildiz I, Bac B. A review of Morgagni

5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
Hirata et al.
Herniação de rim esquerdo em adulto por defeito de Bochdalek: Correção videolaparoscópica
___________________________________________________________________________________Relato de caso

and Bochdalek hernias in adults. Folia Recebido em: 19 Janeiro 2022

Morphol (Warsz). 2011;70(1):5-12. Aceito para publicação: 31 Maio 2022
8. Wadhwa A, Surendra JBK, Sharma A, Conflito de interesses: Não.
Khullar R, Soni V, Baijal M, Chowbey
Fonte de financiamento: Nenhuma.
PK. Laparoscopic Repair of
Diaphragmatic Hernias: Experience of
Six Cases. Asian J Surg. Endereço para Correspondência:
2005;28(2):145-50. doi: Bruno Henrique Nunes Hirata
10.1016/S1015-9584(09)60281-5. E-mail: [Link]@[Link]
9. Thomas S, Kapur B. Adult Bochdalek
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and results of treatment. Jpn J Surg.
1991;21(1):114-9.
doi: 10.1007/BF02470876.
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11. Sugimura A, Kikuchi J, Satoh M, et al.
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elderly patient diagnosed by magnetic
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12. Thoman DS, Hui T, Phillips EH.
Laparoscopic diaphragmatic hernia
repair. Surg Endosc. 2002;16(9):1345-
9.
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Thoracoscopic-assisted repair of a
bochdalek hernia in an adult: a case
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Hernia. 2022;26(1):47-59.
doi: 10.1007/s10029-021-02445-1.

6
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3281
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223283
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

APRESENTAÇÃO E TRATAMENTO DE LESÃO DE DIEULAFOY EM RETO: RELATO

DE CASO
PRESENTATION AND TREATMENT OF RECTAL DIEULAFOY: CASE REPORT

Régis Rodrigues Balliana¹; Laura da Cunha Moreira de Abreu2; Leonardo Claudio Orlando1; Marcelo
Engracia Garcia1.

RESUMO
Introdução: A lesão de Dieulafoy consiste na erosão do epitélio causada por um vaso submucoso anormal
que originalmente ocorre em topografia gástrica, embora possa acometer sítios extra gástricos como reto.
Apresenta sintomatologia variada a depender do local acometido, podendo culminar em sangramento
gastrointestinal maciço e altas taxas de mortalidade. Estabilidade hemodinâmica, nesse momento, é
critério fundamental para estabelecimento do diagnóstico e definição da modalidade terapêutica a ser
adotada. Em geral, o tratamento envolve terapia endoscópica, mas em casos específicos pode requerer
angioembolização ou abordagem cirúrgica. Relato do caso: O presente estudo objetiva relatar, por revisão
de prontuário, o quadro clínico de uma paciente acometida por Lesão de Dieulafoy de reto com boa
resposta a tratamento clínico endoscópico. Conclusão: Embora rara, a lesão de Dieulafoy representa
diagnóstico de relevância considerando-se a expressividade do sangramento que pode acarretar e seu
impacto na morbimortalidade do paciente por ela acometido.
Palavras-chave: Reto. Hemorragia Gastrointestinal. Colonoscopia.

ABSTRACT
Introduction: Dieulafoys disease is defined as an epithelial erosion due to an abnormal submucosal
vessel that originary occurs in gastric topography, although it may also affect extragastric sites such as
rectum. It presents a variety of symptoms depending on the affected site, which may culminate in massive
gastrointestinal bleeding and high mortality rates. Hemodynamic stability, at this time, is fundamental for
establishing the diagnosis and defining the therapeutic modality to be adopted. Treatment usually involves
endoscopic therapy, but in specific cases it may require angioembolization or surgical approach. Case
report: The present study aims to report, through a review of medical records, the evolution of a patient
with Dieulafoys rectum disease with a satisfactory response to clinical endoscopic treatment. Conclusion:
Although rare, Dieulafoys lesion represents a relevant diagnosis considering the expressiveness of the
bleeding that it can cause and its impact on the morbidity and mortality of the patient affected by it.
Keywords: Rectum. Gastrointestinal Hemorrhage. Colonoscopy.

INTRODUÇÃO representa um desafio no que concerne ao

Lesão de Dieulafoy consiste na erosão rápido e maciço extravasamento sanguíneo
do epitélio causada por um vaso submucoso e altas taxas de mortalidade, que podem
anormal, proeminente e tortuoso, sem lesões atingir até 80% em pacientes com
ou ulcerações mucosas associadas. sangramento gastrointestinal1 .
Originalmente, ocorre em topografia A depender do local acometido, a
gástrica, sobretudo a nível proximal de sintomatologia pode variar desde
pequena curvatura (mais de 70% dos hematêmese, hematoquezia, melena,
casos)1,2, entretanto existem relatos prévios hemoptise ou até mesmo instabilidade
de acometimento em sítios extra gástricos3. hemodinâmica5. O sangramento tende a ser
Dentre eles, ressaltamos manifestações intermitente e apresenta altas taxas de
duodenais (15%), jejunais (1%) e retais recorrência, ainda que haja cessação
(menos de 2%)2,4. espontânea. Observou-se predileção pelo
Estima-se que lesões de Dieulafoy são sexo masculino, mas até o presente
responsáveis por cerca de 1 a 2% de todos momento não houve relato de diferença na
os casos de hemorragia digestiva e até 6% apresentação da doença na vasta faixa etária
dos casos de hemorragia digestiva alta de acometida.
etiologia não varicosa. Tal achado
_________________________________________________________________
1Universidade de Ribeirão Preto, Cirurgia Geral - Ribeirão Preto - SP - Brasil
2Sociedade Portuguesa de Beneficência Hospital Imaculada Conceição de Ribeirão Preto, Área Cirúrgica Básica -

Ribeirão Preto - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
1
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Apesar de não haver um consenso

quanto à abordagem padrão, a terapia
endoscópica tem demonstrado grande
impacto no diagnóstico e manejo da doença.
Recentemente, a embolização transarterial
por radio intervenção tem alcançado seu
espaço graças a segurança e efetividade do
procedimento1.
Figura 1. Achados da colonoscopia da paciente.
Abaixo apresentamos um relato de
Em A e B observa-se ponto de sangramento sem
caso de Lesão de Dieulafoy diagnosticada lesões ou ulcerações mucosas associadas,
durante colonoscopia, com boa resposta ao achado típico de lesão de Dieulafoy.
tratamento clínico endoscópico.

RELATO DO CASO
Paciente caucasiana, 71 anos,
deficiente visual, admitida com quadro de
enterorragia há 2 dias. Negava queixas
álgicas, náuseas, vômitos ou episódios
prévios semelhantes. Referia hábito
intestinal previamente constipado, com
evacuações a cada 3 dias. Negava lipotimia Figura 2. Tratamento colonoscópico da lesão.
ou astenia. Não havia histórico familiar Em A e B observa-se a lesão tratada com a
relevante ou comorbidades prévias, colocação de um hemoclip interrompendo o
incluindo tabagismo ou etilismo. Referia sangramento.
abordagem cirúrgica exclusivamente
ortopédica. Ao exame apresentava-se estável DISCUSSÃO
hemodinamicamente, consciente e Lesao de Dieulafoy se diferencia de
orientada em tempo e espaço, discretamente típicas úlceras pépticas na medida em que a
hipocorada, sem alterações relevantes em lesão mucosa não é circundada por
aparelhos cardiovascular, respiratório ou infiltração celular, e o vaso arterial
abdominal. No exame proctológico não submucoso não apresenta nenhuma
foram observadas lesões orificiais, massas alteração aneurismática, inflamatória ou
ou nodulações palpáveis; ao toque havia aterosclerótica associada6.
sangue vivo em dedo de luva. Realizada A apresentação clínica inclui
anuscopia que evidenciou presença de sangramento maciço, indolor e recorrente na
coágulos com sinais de sangramento forma de melena ou hematoque-
recente, sem identificação de lesões. zia/enterorragia, associado ou não a
Laboratoriais: Hb 11,2 Htc 34, discreta hematêmese e hipotensão. Ao passo em que
leucocitose sem desvio à esquerda e o acometimento duodenal geralmente cursa
parâmetros normais de coagulação. com hematêmese, no quadro jejunal, por
Submetida à colonoscopia que exemplo, é comum exteriorização sob a
evidenciou sangramento ativo, tipo jato, forma de melena7. Em uma revisão
advindo de vaso em mucosa retal, sem sistemática a apresentação mais comum
ulceração local, com aspecto sugestivo de para a afecção retal foi sangramento súbito
lesão de Dieulafoy (Figura 1). Identificados e maciço vermelho-vivo pelo reto e
ainda sinais de doença diverticular à hematoquezia8.
esquerda, de leve intensidade, sem indícios A apresentação clínica depende da
de sangramento ativo ou recente. Procedeu- duração e local do sangramento, diâmetro
se à terapia endoscópica com hemoclip do vaso afetado e estado geral do paciente.
(Figura 2). Estabilidade hemodinâmica, nesse momen-
Paciente manteve seu status to, é considerado critério fundamental para
hemodinâmico inalterado e parâmetros estabelecimento do diagnóstico e definição
hematimétricos sem variações significativas da modalidade terapêutica a ser adotada9.
durante toda a internação hospitalar. No Anteriormente, o diagnóstico de tal
momento da alta, encaminhada para afecção era raramente realizado antes da
seguimento clínico a nível ambulatorial. ressecção cirúrgica ou autópsia, uma vez
que dependia estritamente de avaliação
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

histológica. O avanço da abordagem menos o tecido local com bom controle de

endoscópica permitiu tanto diagnóstico sangramento8,11. Tanto a ligadura elástica
quanto abordagem precoce e minimamente como o hemoclip se mostraram estatis-
invasiva1. Os critérios que selam o ticamente eficazes no controle da
diagnóstico via endoscopia incluem: hemorragia11,12.
sangramento arterial através de uma fina Nos casos em que as lesões não são
camada mucosa ou mesmo mucosa dentro passíveis de tratamento endoscópico, como
da normalidade; visualização de um vaso naqueles em que o vaso não pode ser
protuberante com ou sem sangramento visualizado dado seu pequeno calibre ou
ativo no interior de uma faixa mucosa devido ao sangramento gastrointestinal
afilada ou mesmo inalterada; e/ou presença maciço, é possível recorrer à angiografia e
de coágulo recém formado, firmemente embolização. Isso se torna viável sobretudo
aderido, em contato íntimo com fino defeito graças aos recentes avanços e maior
da mucosa ou mesmo mucosa de aparência disponibilidade da radiointervenção, que
normal10. constitui uma excelente opção com altas
Dessa forma, o diagnóstico pode ser taxas de sucesso terapêutico (89% a 98%)6.
difícil de ser estabelecido dado o caráter Em cerca de 5% dos casos, quando o
intermitente do sangramento, a aparência controle do sangramento não foi possível
normal da mucosa que circunda a lesão, sua pelos demais métodos, opta-se pela
pequena dimensão e sua localização. A lesão ressecção cirúrgica. O tipo de procedimento,
tende a ser assintomática até ocorrer erosão nesse caso, depende prioritariamente do
mucosa que expõe o vaso a ponto de gerar sítio acometido e do status hemodinâmico
extravasamento sanguíneo. A própria artéria do paciente13.
eleva a mucosa que a recobre, deixando-a
vulnerável e predispondo a sangramento1. CONCLUSÃO
Inicialmente o tratamento cirúrgico Apesar de rara, a lesão de Dieulafoy
era o único vigente, com uma taxa de representa um diagnóstico de relevância
mortalidade que alcançava 80% dos casos. considerando-se a expressividade do
Com o desenvolvimento da tecnologia e das sangramento que pode acarretar e seu
técnicas de endoscopia terapêutica, foi impacto na morbimortalidade dos pacientes
instituído, em 1990, por Goldenberg e cols. por ela acometidos. O status hemodinâmico
a proposta de terapia endoscópica para do paciente e a localização da lesão são
realização de hemostasia primária, obtendo fatores determinantes na definição tanto da
uma redução drástica na taxa de abordagem diagnóstica quanto na escolha
mortalidade, acometendo apenas 8% dos da modalidade terapêutica. Em geral, o
casos, e, atualmente, a taxa de sucesso para tratamento de escolha tende a ser
tratamento endoscópico de tais lesões endoscópico ou arteriográfico. O tratamento
alcançam 100% com baixa taxa de cirúrgico se torna uma opção frente aos
ressangramento8. casos de falência de demais terapias,
Os procedimentos endoscópicos se quando se configura intratabilidade clínica,
dividem em três categoriais: terapia com ou naqueles pacientes em condição de
injeção regional (solução com epinefrina ou instabilidade hemodinâmica.
escleroterapia), terapia térmica (eletrocoagu-
lação, coagulação por plasma de argônio, REFERÊNCIAS
coagulação por sonda térmica) e terapia
mecânica (ligaduras e clipes hemostá- 1. Rodriguez CT, Bittle JSH, Kwarcinski
ticos)11. TJ, Juarez S, Hinshelwood JR.
A escolha da modalidade terapêutica Dieulafoy lesions and gastrointestinal
a ser adotada depende da experiência do bleeding. Proc (Bayl Univ Med Cent).
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e da localização da lesão. A terapia 10.1080/08998280.2020.1778405.
endoscópica combinada é sempre preferível 2. Tursi A. Rectal Dieulafoy lesion. Clin
à terapia única, resultando em uma menor Res Hepatol Gastroenterol.
taxa de ressangramento11. Na decisão por 2017;41(1):1-2.
monoterapia, a terapia mecânica é o método doi: 10.1016/[Link].2015.06.006.
de escolha para uma hemostasia 3. Inayat F, Amjad W, Hussain Q,
permanente, pois, aparentemente, agride Hurairah A. Dieulafoy's lesion of the
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3283
Balliana et al.
Apresentação e tratamento de lesão de Dieulafoy em reto: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

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_______________________________________________________________________________________Relato de caso

TUMOR MÜLLERIANO MISTO MALIGNO DE COLO UTERINO: UM RARO ACHADO

MALIGNANT MIXED MÜLLERIAN TUMOR OF THE UTERINE CERVIX: A RARE FINDING

Welington Lombardi¹; Luciana Borges Lombardi1; Flávia Vicentin Silva1; Jéssica Aparecida
Marcinkevicius1; Juliana Von Zuben Moreira1; Gabriela Gonçalves1; Mariana Fonseca Sonetti1; Luna
Macedo de Oliveira Campos1; Manoela Afonso Pastori1.

RESUMO
Introdução: O Tumor Mülleriano Misto Maligno ou carcinossarcoma uterino é uma neoplasia rara,
porém, muito agressiva, de prognóstico sombrio e que afeta, em sua maioria, pacientes na pós-
menopausa a partir da sexta década de vida. São originários do mesoderma mülleriano e apresentam
componentes epitelial e glandular malignos. Dentre as manifestações clínicas, o sangramento pós-
menopausa e a presença de massa uterina projetando-se pela abertura cervical externa são as mais
comuns, mas também pode apresentar dor pélvica, dispareunia e até perda de peso. O diagnóstico é
de difícil realização, sendo necessária a correlação entre história clínica, exame físico ginecológico,
exames complementares de imagem, exame anatomopatológico e imunoistoquímica. Relato do caso:
Relatamos o caso de uma paciente de 56 anos que apresentava, como queixa principal, sangramento
uterino pós-menopausa, de caráter progressivo e contínuo, associado à fraqueza e dor em cólica de
leve intensidade. O resultado da histeroscopia mostrou uma neoplasia maligna padrão bifásico do tipo
carcinossarcoma e o exame anátomo-patológico definitivo da histerectomia total com
salpingooferectomia bilateral e linfadenectomia pélvica e periaórtica, em conjunto com a
imunoistoquímica confirmou o diagnóstico de carcinossarcoma com componente heterólogo de
condrossarcoma (Tumor Mülleriano Misto Maligno), com estadiamento pT3a pN1 pMx. Após sete
meses do tratamento cirúrgico, a paciente encontra-se em seguimento clínico sem sinais de recidiva
da doença.
Palavras-chave: Hemorragia Uterina. Carcinossarcoma. Neoplasias Uterinas.

ABSTRACT
Introduction: The Malignant Mixed Müllerian Tumor or uterine carcinosarcoma is a rare neoplasm,
however, very aggressive, with a poor prognosis and that mostly affects postmenopausal patients from
the sixth decade of life onwards. They originate from the Müllerian mesoderm and have malignant
epithelial and glandular components. Among the clinical manifestations, postmenopausal bleeding
and the presence of a uterine mass projecting through the external cervical opening are the most
common, but it can also present with pelvic pain, dyspareunia and even weight loss. The diagnosis is
difficult to perform, requiring a correlation between clinical history, gynecological physical examination,
complementary imaging tests, anatomopathological examination and immunohistochemistry. Case
report: We report the case of a 56-year-old female patient who presented, as her main complaint,
progressive and continuous postmenopausal uterine bleeding, associated with weakness and mild
cramping pain. The result of the hysteroscopy showed a malignant neoplasm biphasic pattern of the
carcinosarcoma type and the definitive anatomopathological examination of the total hysterectomy
with bilateral salpingoopherectomy and pelvic and periaortic lymphadenectomy, together with the
immunohistochemistry confirmed the diagnosis of carcinosarcoma with a heterologous component of
chondrosarcoma (Müllerian Tumor Malignant Mixed), staging pT3a pN1 pMx. After seven months of
surgical treatment, the patient is in clinical follow-up with no signs of disease recurrence.
Keywords: Carcinosarcoma. Uterine Neoplasms. Uterine Hemorrhage.

INTRODUÇÃO O Tumor Mülleriano Misto Maligno

O termo carcinossarcoma foi usado (TMMM) ou carcinossarcoma uterino (CSU)
pela primeira vez por Virchow em 1864 para possui incidência em torno de 8,2 casos em
descrever tumores com elementos 01 milhão de mulheres ao ano. É uma
carcinomatosos e sarcomatosos, represen- neoplasia rara, agressiva, com pobre
tando menos de 5% de todas as neoplasias prognóstico e que se caracteriza
uterinas1. histologicamente por apresentar compo-
_________________________________________________________________
1Universidade de Araraquara - UNIARA, Departamento de Ginecologia e Obstetrícia - Araraquara - SP - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314

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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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nentes estromais e epiteliais originados do atribuído à raridade dessa neoplasia, ao

mesoderma mülleriano. Corresponde a 48% tamanho pequeno da amostra de casos, à
dos sarcomas, sendo os principais tipos: o heterogeneidade do tumor e variações na
carcinossarcoma, o leiomiossarcoma, o metodologia que limitam a análise
sarcoma do estroma endometrial e o comparativa6.
sarcoma indiferenciado2. Vários fatores de risco para o seu
As características morfológicas e a desenvolvimento foram documentados,
biologia desses tumores são idênticas, incluindo obesidade, idade avançada,
independentemente do local de origem no exposição a estrogênios exógenos, exposição
trato feminino3. Macroscopicamente, o CSU à radiação, quimioterapia prévia e a
é apresentado como uma grande massa presença de infecções sexualmente
polipóide, de consistência suave, que transmissíveis. A idade média de
envolve o endométrio e o miométrio; sendo aparecimento desses tumores é de 65 anos,
que, muitas vezes, apresenta bolsões de sendo mais frequentemente em mulheres da
necrose e hemorragia. Microscopicamente, a raça negra4. Outros fatores de risco incluem
característica fundamental é a combinação nuliparidade, uso de tamoxifeno e história
das alterações carcinomatosas e de radioterapia pélvica7. Um caso de
sarcomatosas, resultando em alterações mutação foi relatado associando o gene do
bifásicas características1. câncer de cólon hereditário não polipoide
Os carcinossarcomas surgem (HNPCC) com o carcinossarcoma3. Já o uso
principalmente no corpo do útero, com de contraceptivo oral é considerado fator de
menos frequência nos ovários e, proteção para essa doença2.
excepcionalmente, no colo do útero4. Essas A apresentação clínica do CSU é
neoplasias podem ser subdivididas semelhante à do adenocarcinoma
conforme o componente estromal, em endometrial, geralmente manifesta-se com
homólogas e heterólogas2. A porção sangramento pós-menopausa ou massas
sarcomatosa, classificada como homóloga, uterinas que, em muitos casos, projetam-se
abrange elementos mesenquimais através da abertura cervical externa. Os
compostos por tecidos normalmente sintomas podem incluir ascite, plastrão
encontrados no útero (diferenciação omental e carcinomatose peritoneal1,5.
intrínseca), podendo incluir o sarcoma do Outros sintomas frequentes são: dor pélvica,
estroma endometrial, o sarcoma dispareunia, perda de peso e sintomas
indiferenciado, o fibrossarcoma ou associados ao efeito obstrutivo do tumor, no
leiomiossarcoma e, até mesmo, uma mistura trato gastrointestinal ou urinário4.
desses. Já o subtipo heterólogo é formado Devido à natureza agressiva dos
por tecidos não ginecológicos e inclui carcinossarcomas, mais de 10% dos
componentes sarcomatosos que, pacientes apresentarão doença metastática
geralmente, não são encontrados no útero no momento do diagnóstico e até 60% terão
em sua forma benigna (diferenciação doença extrauterina5. Mesmo com poucos
extrínseca), como por exemplo, estudos, o mau prognóstico da doença é um
rabdomiossarcoma e condrossarcoma e, achado comum e o fator prognóstico mais
mais raramente, osteossarcoma e importante é a extensão do tumor fora do
lipossarcoma5. útero8.
O componente epitelial maligno O estadiamento é cirúrgico e
(carcinomatoso) é geralmente de origem patológico, orientado pela Internacional
glandular, contudo, componentes não Federation of Gynecologists and
glandulares, como células escamosas ou Obstetricians (FIGO) que, em 2009,
carcinomas indiferenciados também podem incorporou o CSU ao grupo dos carcinomas
ocorrer. O componente glandular de endométrio9.
geralmente corresponde ao carcinoma Embora os sarcomas uterinos
endometrial do tipo endometrioide e, em tenham, em geral, um comportamento
casos mais raros, ao chamado carcinoma agressivo, a sua baixa incidência e
tipo 2 com morfologia celular serosa ou diversidade quanto ao comportamento
clara5. Estudos tentaram avaliar as clínico e histológico, contribuem para que
diferenças da expressão proteica entre os não haja um consenso sobre o seu
dois componentes, no entanto, os resultados tratamento10. O primeiro passo seria a
foram inconclusivos. Talvez isso seja laparotomia exploradora, com citologia
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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peritoneal, histerectomia total, anexectomia Verificou-se, também, invasão

bilateral, linfadenectomia pélvica e para- angiolinfática ampla e áreas de necrose
aórtica e omentectomia parcial; sendo a tumoral, sendo estadiado como pT3a pN1
ressecção cirúrgica a única terapêutica, com pMx.
efeito curativo, comprovado nesta O estudo imuno-histoquímico (IMH)
patologia .
11 demonstrou tratar-se de uma neoplasia
O papel da radioterapia e maligna bifásica uterina de alto grau, com
quimioterapia adjuvantes ainda não está componentes de carcinoma e sarcoma. No
bem definido11. A radioterapia pélvica pós- caso, o componente sarcomatoso com
operatória tem demonstrado uma redução células fusiformes não demonstrou
da recorrência local, com vantagem na diferenciação heteróloga, caracterizando-se
qualidade de vida, mas sem melhoria da por inúmeras figuras de mitose e, o
sobrevivência global. A quimioterapia componente epitelial obtido foi
adjuvante ainda não revelou o seu efeito na predominantemente representado por
cura destes tumores, sendo atualmente carcinoma seroso (de alto grau), sendo
mais utilizada em situações de doença assim, classificado como um
localmente avançada, metástases a carcinossarcoma com componente
distância ou recorrências11. heterólogo de condrossarcoma (Tumor
Este trabalho foi submetido ao Mülleriano Misto Maligno). O resultado
Comitê de Ética e Pesquisa da Universidade também revelou marcadores positivos para
de Araraquara – UNIARA, sendo aprovado receptores de estrógeno, receptores de
sob o registro CAAE: progesterona, vimentina, citoceratina,
44557621.1.0000.5383. produtos do gene supressor tumoral p16
(INK4) e produtos do gene supressor tumoral
RELATO DO CASO TP53 (Figura 1).
Paciente de 56 anos, do sexo
feminino, procurou auxílio médico devido à
queixa de sangramento pós-menopausa de
caráter progressivo e contínuo há 1 ano,
associado à fraqueza e dor tipo cólica de leve
intensidade em hipogástrio. Na história
ginecológica, negava uso de medicamentos, Figura 1. Os cortes histológicos revelam
G2P2N2A0, menopausa há 10 anos sem uso fragmentos de útero acometidos por neoplasia
de reposição hormonal. maligna bifásica de alto grau com componentes
Ao exame especular, apresentava de carcinoma (A) e de sarcoma, com de inúmeras
figuras de mitoses e necrose (B). IMH com
mucosa trófica, ausência de lesões visíveis e
presença de marcadores positivos para
colo epitelizado com sangramento citoceratina (C). O conjunto desses achados é
exteriorizando pelo orifício externo. No toque indicativo de carcinossarcoma (Tumor
vaginal, apresentava útero em Mülleriano Misto Maligno).
anteversoflexão, com volume e contornos
preservados e anexos livres. DISCUSSÃO
A ultrassonografia pélvica Os CSUs são neoplasias raras,
demonstrou um endométrio irregular, altamente agressivas e com prognóstico
medindo 50,4mm, heterogêneo e com áreas sombrio. Acometem geralmente pacientes
císticas. Mediante a clínica apresentada, em idade avançada e, frequentemente,
realizou histeroscopia do endométrio cujo apresentam-se em estágios avançados no
resultado mostrou neoplasia maligna momento do diagnóstico12. De acordo com
padrão bifásico do tipo carcinossarcoma. Ogata DC et al.2, os carcinossarcomas são
A paciente, então, foi submetida à mais observados em mulheres climatéricas,
histerectomia total abdominal com com média de 58 anos de idade,
salpingooforectomia bilateral e evidenciando dor e sangramento vaginal
linfadenectomia pélvica e para-aórtica. A como as apresentações clínicas mais
análise anátomo-patológica completa da comumente encontradas, condizendo com o
lesão revelou um tumor de 9,6 x 8,5 x 5,4cm, caso descrito.
invadindo mais da metade da espessura da A etiologia do carcinossarcoma não é
parede miometrial, com infiltração direta do consensual, existindo dois principais
colo uterino, bem como das tubas uterinas.
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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modelos teóricos para explicar sua origem. (epitelial e mesenquimatoso)11. Caso o

O primeiro modelo refere-se à Teoria exame de biópsia não seja conclusivo, o
Monoclonal (Teoria da Colisão), que sugere a diagnóstico deve ser realizado através da
colisão entre dois tumores de diferentes IMH, sendo esta fundamental em 95% dos
componentes dando origem ao casos14.
carcinossarcoma. Já o segundo, diz respeito Ademais, os receptores de estrógeno e
à Teoria Policlonal, que compreende a Teoria progesterona foram reportados em variados
da Combinação e Teoria da Conversão, graus, nos carcinomas endometriais. Nos
sendo a última a mais apoiada. Na Teoria da carcinomas endocervicais, esses receptores
Combinação, uma célula estaminal tumoral são negativos e, classicamente, são
é diferenciada em componente epitelial, utilizados para diferenciar essas duas
sofre estimulação pela proteína transforming lesões14. A IMH do fragmento da lesão
growth factor beta (TNF-β) no componente retirada da paciente demonstrou
mesenquimatoso, que se funde com o positividade para esses receptores,
componente epitelial, originando o corroborando a origem endometrial. Além
carcinoma. Na Teoria da Conversão, o disso, o resultado também apresentou
componente epitelial sofre uma marcadores positivos para vimentina,
diferenciação metaplásica, da qual surge o produtos do gene supressor tumoral p16
componente mesenquimatoso13. (INK4) e produtos do gene supressor tumoral
Atualmente, o carcinossarcoma tem TP53. As técnicas de IMH ajudam a
sido considerado como um carcinoma caracterizar esses tumores porque as células
metaplásico, isto é, um carcinoma de tumorais costumam apresentar inclusões
endométrio tipo II com áreas de metaplasia coradas positivas para vimentina,
sarcomatosa. Alguns dados relevantes dão citoqueratina, mioglobina ou antígeno de
suporte a essa mudança: do ponto de vista membrana epitelial. A IMH revela que os
clínico, é mais comum após a menopausa e marcadores de células epiteliais e vimentina
mais frequente em nulíparas e obesas, são mais difusos e intensos em componentes
semelhante ao que ocorre no câncer de carcinomatosos e sarcomatosos,
endométrio; quanto à disseminação e respectivamente, embora a coexpressão dos
metástases, existe um comprometimento dois tipos de marcadores possam estar
ganglionar importante entre 14 a 38% e presentes15.
disseminação peritoneal semelhante ao O tratamento do CSU consiste,
câncer de endométrio, sendo, portanto, inicialmente, na histerectomia total
diferente dos leiomiossarcomas, nos quais o abdominal com amostragem linfonodal
comprometimento ganglionar é mais raro (3 pélvica, podendo ou não ser realizada a
a 9%) e as metástases que predominam são salpingooforectomia bilateral9. Essa foi a
as hematogênicas; aumento do antígeno conduta indicada para a paciente em
carcinogênico 125, como ocorre mais questão.
frequentemente no câncer de endométrio O tratamento adjuvante pode incluir
tipo II; os componentes sarcomatosos quimioterapia e radioterapia, mas não existe
demonstram positividade para citoqueratina consenso sobre as indicações ou esquemas
na IMH, sugerindo origem epitelial e preferenciais. A maioria dos protocolos foi
parecem responder melhor à quimioterapia baseada nas linhas de orientação existentes
do que os sarcomas10. para o carcinoma do endométrio de alto
A presença de metástases é um grau, no entanto, em comparação com
importante fator prognóstico ocorrendo em outros carcinomas do endométrio de alto
cerca de 70% dos pacientes. O risco, esse tipo tem um comportamento mais
carcinossarcoma de útero metastatiza mais agressivo e com uma elevada taxa de
frequentemente para o pulmão (49%), recidiva7. Por isso, cada tipo específico de
peritônio (44%), gânglios linfáticos pélvicos sarcoma necessita de um tratamento
ou para-aórticos (35%), glândula supra individualizado de acordo com seu
renal ou osso (19%)13. comportamento clínico e histológico, não
Para o diagnóstico definitivo dos sendo definida uma conduta única para
TMMMs, é fundamental o estudo da peça todos os tipos10. Existem poucas evidências
operatória uma vez que, na curetagem, em relação ao agente quimioterápico de
frequentemente, não se obtém uma amostra escolha nestes pacientes e, com relação ao
adequada de ambos os componentes tratamento radioterápico, parece que a
4
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Tumor Mülleriano Misto Maligno de colo uterino: um raro achado
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braquiterapia pode ser útil para reduzir as 8. Malca TM, et al. Factores pronósticos
recorrências vaginais15. para sobrevida en pacientes con
O prognóstico do CSU é muito ruim, carcinosarcoma uterino. Rev Per
a sobrevida de 05 anos varia de 60 a 75% Ginecol Obstet. 2013;59(2): 19-24.
nos casos nos quais o tumor encontra-se 9. Chaves JOA, et al. Relato de Caso:
confinado ao útero, 40 a 60% nos estágios Carcinossarcoma uterino em paciente
iniciais (I e II) e 15 a 30% nos estágios com achado sugestivo de Leiomioma à
tardios da doença, com uma sobrevida histeroscopia. Rev Pat Tocantins.
média de 02 anos9. Contudo, apesar da alta 2014;1(2):2-7.
recorrência do TMMM, a paciente descrita 10. Schunemann Jr ES, et al. Novos
não realizou tratamento adjuvante após a conceitos e revisão atualizada sobre
cirurgia e, atualmente, encontra-se em sarcomas uterinos. FEMINA.
seguimento ambulatorial sem sinais de 2012;40(3):149-54.
recidiva da doença, após 07 meses da 11. Castro MG, et al. Tumor mulleriano
cirurgia. misto maligno uterino com
metastização mamária: caso clínico.
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2007;1(3):149-53.
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10.18597/rcog.40. ginecológica. Micron. 2014;17(18):11-
2. Ogata, DC, et al. Carcinossarcoma 4.
Uterino: Relato de um Caso com 14. Bassetto CC, et al. Carcinossarcoma de
Invasão da Bexiga, Mimetizando colo uterino - A dificuldade em se
Mullerianose com Transformação estabelecer o diagnóstico. Relatos
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3. Vargas-Hernández V.M. et al. reporte de un caso. Rev Venez Oncol.
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4. Garzón-Olivares, C. D. et al.
Carcinosarcoma del cuello uterino:
reporte de caso y revisión de la Recebido em: 03 Março 2022
literatura. Rev Colomb Obstet Ginecol. Aceito para publicação: 24 Julho 2022
2018;69:208-217. doi: Conflito de interesses: Não.
10.18597/rcog.3096. Fonte de financiamento: Nenhuma.
5. Denschlag D, Ulrich UA. Uterine
Carcinossarcomas – Diagnosis and Endereço para Correspondência:
Management. Oncol Res Treat. Flávia Vicentin Silva
2018;41:675-9. doi: E-mail: flavia_fvs@[Link]
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Carcinosarcomas (Malignant Mixed
Müllerian Tumours): A Review with
Special Emphasis on the Controversies
in Management. Obstet Gynecol Int.
2011;2011:470795. doi:
10.1155/2011/470795.
7. Luz R, et al. Carcinossarcoma Uterino:
Características Clinico Patológicas e
Fatores de Prognóstico. Acta Med Port.
2016;29(10):621-8. doi:
10.20344/amp.7078.
5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3314
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223322
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ISQUEMIA MESENTÉRICA AGUDA COMO COMPLICAÇÃO TROMBOEMBÓLICA DA

COVID-19: RELATO DE TRÊS CASOS
ACUTE MESENTERIC ISCHEMIA AS A THROMBOEMBOLIC COMPLICATION OF COVID-19: THREE
CASES REPORT

André Thá Nassif¹; Tulio Rucinski1; Vitoria Gomes Rota2; Ana Luiza Rocha1; Beatriz Carolina
Bodanese3; Felipe Bernardi Wolker4; Alesandra Bassani1.

RESUMO
Introdução: A Isquemia Mesentérica Aguda (IMA) é uma emergência abdominal grave relacionada ao estado
de hipercoagulabilidade causada pela COVID-19 com alta taxa de mortalidade. Presume-se que pode
ocorrer como uma característica da apresentação inicial ou uma complicação tardia do COVID-19. Relato
do caso: Foi realizada a análise descritiva de 3 casos de pacientes diagnosticados com COVID-19 e IMA na
evolução do quadro, com diferentes abordagens diagnósticas e terapêuticas. Conclusão: A elevada
morbimortalidade decorrente da IMA justifica a necessidade de alta suspeição em pacientes que apresentam
dor abdominal aguda associada ao quadro de COVID-19. A angio TC deve ser realizada prontamente para
que a abordagem terapêutica seja a melhor possível.
Palavras-chave: COVID-19. Isquemia Mesentérica. Abdome Agudo. Tromboembolia.

ABSTRACT
Introduction: Acute mesenteric ischemia (AMI) is a severe abdominal emergency related to the state of
hypercoagulability caused by COVID-19, with high mortality rate. Presumably, it may occur as a feature of
the initial presentation or a late complication of COVID-19. Case report: Descriptive analysis of 3 cases of
patients with COVID-19 and AMI was performed on the evolution of the condition, with different diagnostic
and therapeutic approaches. Conclusion: The high morbidity and mortality resulting from AMI justifies the
need for high suspicion in patients with acute abdominal pain affected by COVID-19. Angio-CT should be
performed as soon as possíble in order to have the best therapeutic approach.
Keywords: COVID-19. Mesenteric Ischemia. Abdomen, Acute. Thromboembolism.

INTRODUÇÃO Isquemia Mesentérica Aguda (IMA) foi

A COVID-19 originou uma pandemia relatada como complicação tromboembólica
impactante na história da humanidade. A em pacientes com COVID-196,7. A IMA é uma
doença que se iniciou em Wuhan, China, em emergência abdominal rara, definida como
dezembro de 2019, é causada pelo vírus interrupção abrupta no suprimento
SARS-CoV2 pertencente a um grupo de sanguíneo mesentérico, levando a um
beta-coronavírus1. Em dezembro de 2021, quadro de abdômen agudo isquêmico,
atingiu mais de 5,2 milhões de mortes causada principalmente por trombo ou
confirmadas em todo o planeta, sendo mais êmbolo, e está associada a altas taxas de
de 615 mil delas no Brasil2,3. mortalidade, podendo chegar entre 60% a
Os eventos pró-trombóticos do SARS- 80%8. Presume-se que pode ocorrer como
CoV2 parecem estar relacionados à proteína uma característica da apresentação inicial
S (Proteína Spike) da estrutura viral, que ou uma complicação tardia do COVID-199.
leva à ativação sustentada do complemento, O presente estudo visa descrever e
elevação da angiotensina II, assim como a analisar 3 casos de pacientes com o exame
infecção viral está associada à elevação de de Reação de Transcriptase Reversa seguida
uma série de proteínas pró-trombóticas, de Reação em Cadeia da Polimerase (RT-
proporcionando estado de PCR) positivo para SARS-CoV2 e que
hipercoagulabilidade4,5. evoluíram com quadro de IMA, bem como
Além de trombose venosa profunda contribuir como base para o diagnóstico
(TVP) e tromboembolismo pulmonar (TEP), a precoce e manejo futuro de casos similares.
_________________________________________________________________
1Hospital Santa Casa de Misericórdia de Curitiba, Cirurgia Geral - Curitiba - PR - Brasil
2Faculdades Pequeno Principe, Medicina - Curitiba - PR - Brasil
3Universidade Positivo, Medicina - Curitiba - PR - Brasil
4Hospital Universitário Cajuru, Cirurgia Geral - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322

1
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Estudo realizado no Hospital Santa Paciente B, sexo feminino, 56 anos,

Casa de Misericórdia de Curitiba, número do sem comorbidades conhecidas, admitida
Comitê de Ética: 52083721.5.0000.0020. com queixa de dor abdominal em
hipocôndrio direito, sem irradiação, com
RELATO DO CASO evolução de 1 dia. Apesar da ausência de
Paciente A, sexo masculino, 54 anos, sintomas respiratórios, foi realizado o RT-
diabético tipo 2, com quadro de Síndrome PCR para COVID-19 como padrão de
Respiratória Aguda Grave por COVID-19 – admissão hospitalar, com resultado positivo.
diagnosticado através do teste RT-PCR Exame físico abdominal com dor à palpação
realizado 2 semanas antes do atendimento – superficial difusa, sem sinais de peritonite.
com dor abdominal difusa de forte Foi realizada TAC de tórax, abdome e pelve
intensidade, com 4 dias de evolução, com contraste endovenoso, a qual
associada a náuseas e hiporexia. No exame apresentou sinais torácicos sugestivos de
físico abdominal apresentava abdome infecção por COVID-19, e não apresentou
globoso, com dor intensa à palpação difusa, sinais abdominais que justificassem o
sem sinal de peritonite. Foi realizada quadro. A mesma foi revisada durante a
Tomografia Axial Computadorizada (TAC) de realização desse estudo, e concluiu-se que
tórax, abdome e pelve sem contraste apresentava sinais sugestivos de falhas de
endovenoso, onde foram identificados enchimento em ramos da Artéria
achados pulmonares sugestivos de COVID- Mesentérica Superior. Após piora clínica
19, sem alterações abdominais e pélvicas. O importante, foi realizada Angiotomografia
mesmo exame foi revisado posteriormente e computadorizada (AngioTC) de abdome e
não apresentava sinais que pudessem pelve, a qual evidenciou sofrimento de alças
sugerir IMA. A laparotomia exploratória foi intestinais e área sugestiva de trombo em
indicada em virtude da alta suspeição território de artéria mesentérica superior, o
clínica de IMA frente à dor abdominal que acarretou na indicação de laparotomia.
intensa, que evidenciou a presença de Durante a inspeção abdominal foi
isquemia grave em íleo distal. Optou-se por identificado segmento de intestino delgado
enterectomia do segmento isquêmico (Figura com sinais de sofrimento. Foi optado por
1), com enteroanastomose em segundo enterectomia e controle de danos em
tempo e anticoagulação em dose plena desde primeiro tempo e enteroanastomose em
o primeiro pós-operatório. Apesar de ter segundo tempo. A paciente evoluiu para
apresentado boa evolução do quadro choque séptico refratário e óbito duas
abdominal, o paciente evoluiu com semanas após o procedimento.
tromboembolismo pulmonar no sétimo dia Paciente C, sexo masculino, 65 anos,
de pós-operatório, indo a óbito. hipertenso, diabético e ex- tabagista, com
quadro gripal com duas semanas de
evolução e RT-PCR positiva para COVID-19,
apresentou-se com quadro de dor abdominal
periumbilical intensa e com piora
progressiva. Ao exame clínico, apresentava-
se afebril, taquipneico, abdome doloroso à
palpação difusa, sem sinais de irritação
peritoneal. Foi solicitada AngioTC que
demonstrou trombose multiarterial com
estenose crítica de tronco celíaco (Figura 2),
oclusão de artéria esplênica (com alteração
perfusional difusa do baço), artéria
pancreatoduodenal superior, artéria
hepática comum e perda de fluxo distal da
artéria mesentérica superior. Após
discussão clínica pela equipe de cirurgia
geral e vascular, concluiu-se que paciente
não possuía indicações de realizar
Figura 1. Enterectomia de segmento de íleo abordagem cirúrgica. No dia seguinte
isquêmico. evoluiu para instabilidade hemodinâmica
refratária e óbito.
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

segmentos inviáveis quando necessário, seja

por meio de tratamento clínico, cirúrgico,
endovascular ou da combinação destes11. Os
pacientes A e B foram submetidos a
laparotomia exploratória, que muitas vezes
acaba sendo diagnóstica na IMA,
principalmente em casos nos quais os
sintomas são inespecíficos e os exames de
imagem não elucidam o diagnóstico12,13.
Frequentemente, por conta do diagnóstico
retardado, o cirurgião se depara com sinais
de isquemia extensa, sem possibilidade de
proposta curativa, levando a um pior
prognóstico. Para pacientes com
Figura 2. Imagem de Angiotomografia com flecha apresentação aguda, alta probabilidade de
demonstrando o trombo arterial. obstrução arterial e suspeita de intestino
necrosado, a laparotomia de urgência para
DISCUSSÃO revascularização intestinal, quando
Embora seja comum que os pacientes realizada por cirurgião experiente, parece
com COVID-19 apresentem sintomas ser a melhor opção. A mortalidade nesses
gastrointestinais, a dor abdominal é pouco casos é de cerca de 70%11. Os pacientes A e
frequente. Conforme revisão sistemática de B poderiam ter se beneficiado com a
18000 casos, os sintomas gastrointestinais realização precoce da AngioTC, tendo em
mais frequentes na COVID-19 são a diarreia vista que a abordagem cirúrgica foi possível
(11% - 12%), náusea e vômito (6,3%), e em ambos os casos. O paciente A teve a
somente 2% apresentam dor abdominal7. indicação da laparotomia exploratória por
Na IMA, porém, a dor abdominal é o conta do quadro clínico característico. Em
sintoma mais típico, geralmente é intensa, relação ao paciente C, mesmo com o
abrupta, desproporcional ao exame físico, diagnóstico apontado por meio da AngioTC,
que se apresenta sem sinais de irritação a extensão da trombose, o quadro avançado
peritoneal, porém com a evolução do quadro e o acometimento de múltiplos vasos
clínico e da isquemia o abdome passa a ficar inviabilizou a abordagem cirúrgica.
distendido e com sinais de irritação Nos casos com diagnóstico precoce,
peritoneal. Os exames laboratoriais quando a AngioTC é feita inicialmente, é
costumam ser inespecíficos, assim como o possível a realização de abordagem
exame clínico. Exames normais não excluem endovascular – através trombólise ou de
o diagnóstico, assim como a TAC sem angioplastia com colocação de stents – em
contraste pode não apresentar alterações no pacientes selecionados (quadro com até 8
início do quadro. O diagnóstico de IMA não horas de evolução, estabilidade
é fácil, a clínica e exames inespecíficos hemodinâmica e que não apresentam sinais
acabam retardando o diagnóstico, portanto, de necrose intestinal) 13,14. Porém os
ele deve ser baseado na exclusão de outras materiais para a abordagem endovascular
causas e no auxílio de exames de imagem. 11 nem sempre estão disponiveis.
O exame de imagem mais utilizado para o A alta prevalência de sintomas
diagnóstico é a AngioTC, por ser um exame gastrointestinais durante a infecção pelo
relativamente rápido e de baixo custo, e por COVID-19, concomitante à alta mortalidade
apresentar sensibilidade de até 92% e da IMA (60-80%)8 e a incidência aumentada
especificidade de 64%10-12. Através dela, é de IMA em pacientes com COVID-19 (em
possível obter a origem da obstrução, a torno de 1.9 a 3.8%, maior que na população
provável etiologia, a extensão da lesão e o geral)4, justificam a necessidade de
acometimento intestinal, possibilitando suspeição diagnóstica precoce associada à
avaliar as opções de tratamento. Como realização de AngioTC já no início do quadro
desvantagem, não está amplamente clínico, para que seja definida a abordagem8.
disponível nos serviços públicos do Brasil12. Tanto nos casos B e C quanto em outros
O tratamento da isquemia estudos4,15, a IMA não esteve entre as
mesentérica é obtido com o restabelecimento hipóteses diagnósticas iniciais em pacientes
do fluxo sanguíneo e com a ressecção dos com COVID-19, consequentemente a
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

AngioTC não foi realizada inicialmente, Res. 2020;220:1-13. doi:

retardando o diagnóstico. Em contraste, em 10.1016/[Link].2020.04.007.
um estudo publicado em Omã8, houve 6. Parry AH, Wani AH, Yaseen M. Acute
suspeita de IMA logo no início e a AngioTC Mesenteric Ischemia in Severe
foi realizada prontamente, o que levou a Coronavirus-19 (COVID-19): Possible
melhor manejo com tratamento cirúrgico Mechanisms and Diagnostic Pathway.
precoce e maior sobrevida. Acad Radiol. 2020;27(8):1190. doi:
10.1016/[Link].2020.05.016.
CONCLUSÃO 7. Silva FAF, Brito BB, Santos MLC,
A IMA é uma emergência abdominal Marques HS, Silva Júnior RT, Carvalho
com elevada mortalidade e apresenta LS, et al. COVID-19 gastrointestinal
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abdominal aguda, recomendamos que se 8. Al Mahruqi G, Stephen E, Abdelhedy I,
tenha alto grau de suspeição diagnóstica de Al Wahaibi K. Our early experience
IMA e que a AngioTC de abdome seja with mesenteric ischemia in COVID-19
realizada prontamente, para que seja positive patients. Ann Vasc Surg.
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4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
Nassif et al.
Isquemia mesentérica aguda como complicação tromboembólica da COVID-19: Relato de três casos
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Mar 14;9:833464. doi: Recebido em: 08 Março 2022

10.3389/fsurg.2022.833464. Aceito para publicação: 21 Junho 2022
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Acute Mesenteric Ischemia in the Fonte de financiamento: Nenhuma.
Setting of COVID-19 Infection. Cureus.
2021;13(3):e14174. doi: Endereço para Correspondência:
10.7759/cureus.14174. André Thá Nassif
E-mail: andrethanassif@[Link]

5
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3322
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223347
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IDIOPATHIC SCLEROSING ENCAPSULATING PERITONITIS: A RARE CAUSE OF

INTESTINAL OBSTRUCTION
PERITONITE ESCLEROSANTE ENCAPSULANTE IDIOPÁTICA: UMA CAUSA RARA DE OBSTRUÇÃO
INTESTINAL

Antonio Angelo Rocha1,2; Antonio Angelo Rocha-Filho1; Ana Gabriela Clemente da Silva2; Natália
Guimarães de Moraes Schenka1; Talita Cristine Souza Lima2; Cássia Caroline Emílio2.

ABSTRACT
Introduction: Sclerosing encapsulating peritonitis (SEP) is rare and chronic inflammatory process
which encases, by a fibrocollagenous membrane, totally or partially, the small intestines, often resulting
in bowel obstruction due to the adhesion of intestinal loops to each other. It can be both primary, or
idiopathic (also known as "abdominal cocoon"), and secondary, in which a subjacent etiology for the
inflammation distributed in this serous membrane can be defined. Clinically, the majority of the affected
individuals present acute, subacute, or chronic episodes of small bowel obstruction, weight loss, nausea,
vomiting, anorexia, and malnutrition. A correct preoperative diagnosis is profoundly difficult and lacks
specificity, therefore demanding a high index of clinical suspicion and remaining as a challenge for most
physicians, who either never come across this entity or neglect its identification even when conducting
an affected patient. Case report: We report here a 68-year-old male who complained of long standing
colicky abdominal pain, with significant weight loss and presented intestinal obstruction. Abdomen CT
scan showed clumping of small intestinal loops, with a thin capsule around it. Exploratory laparotomy
revealed primary SEP, confirmed by histopathological analysis.
Keywords: Intestinal Obstruction. Peritoneal Fibrosis. Peritonitis.

RESUMO
Introdução: A peritonite esclerosante encapsulante (PEE) é um processo inflamatório crônico e raro que
envolve, por uma membrana fibrocolágena, total ou parcialmente, o intestino delgado, frequentemente
resultando em obstrução intestinal devido à adesão das alças intestinais umas às outras. Pode ser
primária, ou idiopática (também conhecida como "abdominal cocoon"), e secundária, na qual uma
etiologia subjacente para a inflamação distribuída por essa membrana serosa pode ser definida.
Clinicamente, a maioria dos indivíduos afetados apresentam episódios agudos, subagudos ou crônicos
de obstrução intestinal, perda de peso, náuseas, vômitos, anorexia e desnutrição. Um diagnóstico pré-
operatório correto é profundamente difícil e possui pouca especificidade, portanto demandando um alto
índice de suspeição clínica e permanecendo como um desafio para a maioria dos médicos, que ou nunca
encontraram essa entidade ou negligenciam sua identificação ao conduzirem um paciente acometido.
Relato do caso: Relatamos aqui o caso de um paciente do sexo masculino, de 68 anos de idade, que se
queixava de dor abdominal cólica prolongada, com importante perda de peso e apresentava obstrução
intestinal. Tomografia computadorizada de abdome mostrou um agregado de alças de intestino delgado,
com uma delgada membrana em seu entorno. A laparotomia exploratória revelou PEE primária,
confirmada pela análise histopatológica.
Palavras-chave: Obstrução Intestinal. Peritonite. Fibrose Peritoneal.

INTRODUCTION secondary, in which a subjacent etiology for

Sclerosing encapsulating peritonitis the inflammation distributed in this serous
(SEP) is rare and chronic inflammatory membrane can be defined1-5. It was first
process which encases, by a described in the medical literature in 1907
fibrocollagenous membrane, totally or by Owtschinnikow8 as “peritonitis chronica
partially, the small intestines, often fibrosa incapsulata”.
resulting in bowel obstruction due to the The diagnosis of SEP is clinical,
adhesion of intestinal loops to each other1-6. usually characterized as recurrent acute,
SEP can be both primary, or idiopathic (also subacute, or chronic episodes of bowel
known as “abdominal cocoon”)7 and obstruction9, and confirmed by radiological
_________________________________________________________________
1Pontifícia Universidade Católica de Minas Gerais, Medicina - Poços de Caldas - MG - Brasil
2Hospital Santa Casa de Poços de Caldas, Cirurgia Geral - Poços de Caldas - MG - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347

1
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
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and/or histopathological findings or In the exploratory laparotomy, a

laparotomy 2,10,11 . citrine liquid was identified, the small bowel
We report here a 68-year-old male loops were surrounded by a thick, dense,
who complained of long standing colicky and whitish visceral peritoneum, of fibrotic
abdominal pain, with significant weight loss aspect, with an intense area of adherence
and presented intestinal obstruction. between them; visceral and parietal
Abdomen CT scan showed clumping of small peritoneum layers presenting the same
intestinal loops, with a thin capsule around aspect throughout the abdominal cavity,
it. Exploratory laparotomy revealed primary including the retroperitoneal fascia, not
SEP, confirmed by histopathological allowing visualization of arterial and venous
analysis. vessels of the retroperitoneum (Figures 2
and 3).
CASE REPORT
A 68-year-old male patient was
admitted to the Emergency Department with
epigastric pain, nausea and vomiting with
progressive worsening for 6 months,
associated with significant weight loss
(approximately 20kg). He denied any history
of previous abdominal surgery. He had also
been hospitalized 6 months ago with similar,
but less severe, condition, and complained
of similar crises for about 2 years.
Abdominal CT scan showed distension of
small bowel loops, notably in the jejunum,
with homogeneous thickening and free fluid
in the left flank and iliac fossa without
evidence of obstructive factors (Figure 1).
The patient remained under clinical follow-
up and conservative treatment.

Figure 1. Abdominal CT scan showing

distension of small bowel loops, with
homogeneous peritoneal thickening.

During hospitalization, he evolved

with worsening of the abdominal pain
associated with abdominal distension,
nausea and uncontrollable vomiting and
absence of elimination of feces and flatuses.
Nasogastric decompression was performed Figures 2 and 3. Diffuse peritoneal thickening
with drainage of secretion of enteric aspect with encapsulation of the intestinal loops.
in great volume.
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Excision of the fibrotic membrane and continuous ambulatory peritoneal dialysis

adhesiolysis were performed, followed by (the most common cause), tuberculosis,
peritoneal biopsy, mesenteric lymph node systemic erythematosus lupus, sarcoidosis,
excision and collection of peritoneal fluid familial Mediterranean fever, liver cirrhosis,
specimen for oncotic cytology. beta-adrenergic blocking agents.
Histopathology of the peritoneum The terms SEP and abdominal cocoon
showed fibrotic thickening and reactive are interchangeably referred to as peritoneal
vascular proliferation, with inflammatory encapsulation syndrome. Such terminology,
lymphoplasmacytic infiltration and absence however, define three different clinical
of granulomas or neoplasms in the entities with distinct pathogenesis:
peritoneal fluid (Figure 4). peritoneal encapsulation, SEP, and
abdominal cocoon. Briefly, the first consists
of the congenital presence of an accessory
peritoneal membrane, typically
asymptomatic, and with no relation to any
inflammatory process. SEP is derived from
peritoneal inflammation and characterized
by total or partial encasement of loops of
small bowel by a thick fibrocollagenous
membrane, with various possible etiologies
for its occurrence. Abdominal cocoon
represents the primary form of SEP1,4,13-15.
Primary SEP has been
characteristically identified in young females
from tropical and subtropical countries,
although case reports of adult individuals
Figure 4. Peritoneum biopsy, H&E stain, from temperate zones have also been
showing an important fibroconnective tissue described. To the present day, many
proliferation associated with focal dilated vessels hypotheses have been proposed to explain
and mild peri-vascular lymphoid infiltration. its etiology, such as retrograde
Rare dystrophic calcifications are also seen.
menstruation with a superimposed viral
Foreign body granulomas or giant cells are not
seen. infection, retrograde peritonitis via the
fallopian tubes, and cell-mediated
The patient presented successful immunological tissue damage secondary to
postoperative evolution and is undergoing gynecological infection. The fact that males,
ambulatorial follow-up for 10 months, with premenopausal females and children can
partial reduction of the abdominal pain. also be affected, however, reduces support to
these theories1,14.
DISCUSSION The secondary form of SEP occurs
SEP is a rare clinical entity which more frequently than abdominal cocoon,
consists of a fibrocollagenous membrane with triggers for the peritonitis acting either
encasing the small intestine, often resulting locally or systemically. The most common
in bowel obstruction1-6. It is defined by the cause of secondary SEP is peritoneal
International Society of Peritoneal Dialysis dialysis. Due to the inflammatory process,
as “a syndrome continuously, intermittently, the ultrafiltration capacity of the peritoneal
or repeatedly presenting with symptoms of surface decreases and, therefore, the risk of
intestinal obstruction caused by adhesions bowel obstruction becomes elevated, mainly
of a diffusely thickened peritoneum”12. SEP in patients submitted to prolonged
can be both primary or idiopathic (also peritoneal dialysis1.
known as “abdominal cocoon”)7 and Our patient presents the abdominal
secondary, in which a subjacent etiology for cocoon syndrome (the primary form of SEP),
the inflammation distributed in this serous as all the reported pathogenic factors of
membrane can be defined1-5. Causes for secondary SEP have been excluded.
secondary SEP can trigger the inflammatory Clinically, the majority of the affected
process in the peritoneal membrane either individuals present acute, subacute, or
as a local or a systemic factor and include: chronic episodes of small bowel obstruction,
weight loss, nausea, vomiting, anorexia, and
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

malnutrition1,16, having our patient conservative treatment for as long as

presented all the symptoms mentioned here. possible consists of the best option for
A correct preoperative diagnosis is patients with mild abdominal symptoms1,6.
profoundly difficult and lacks specificity, In these patients, nasogastric
therefore demanding a high index of clinical decompression, bowel rest and nutritional
suspicion and remaining as a challenge for support (either enteral or parenteral) are the
most physicians, who either never come most recommended treatment
across this entity or neglect its identification options1,3,4,13,14,20. Preoperative nutritional
even when conducting an affected support have been shown to prevent
patient1,12,17. A great number of cases is postoperative complications, with
diagnosed intraoperatively, due to a statistically significant difference . For
13

laparotomic or laparoscopic surgery for those presenting bowel obstruction, surgical

intestinal obstruction13. treatment is mandatory for the excision of
Besides the clinical history of the fibrous membrane and the adhesiolysis,
recurrent abdominal pain, the abdominal CT despite the procedure for SEP possibly being
scan can reveal loops of small bowel encased time-consuming, demanding and
in a thick membrane, small bowel tethering hazardous5,20.
and peritoneal thickening1,18. Similarly, our The prognosis of patients affected by
patient presented distension of loops of SEP depends on the underlying cause and
small bowel with diffuse peritoneal the precise indication, at the right time, for
thickening. surgical treatment. In patients with
In such condition, as in our patient, secondary SEP due to peritoneal dialysis,
the histopathological examination of the the transition to hemodialysis as renal
peritoneum reveals a thickened replacement therapy is necessary5.
fibrocollagenous tissue with or without In conclusion, SEP is a rare condition
lymphocytic and plasma cell infiltration, of unknown pathogenesis characterized by
presence of dilated lymphatic vessels and the encasement of small bowel loops by a
absence of granulomas or neoplasms1,11,18. thickened visceral peritoneum layer. The
Such findings demonstrate the preoperative diagnosis of the disease is
unquestionable role of cytokines and usually difficult, being, for that reason,
fibroblasts in the peritoneal fibrosis and essential a great deal of diagnostical
neoangiogenesis. Mesothelial denudation suspicion, based on the patient’s clinical
and dystrophic calcification may also be history and the radiological findings.
encountered1,5,11. In spite of not being Surgical approach remains recommended
pathognomonic of SEP, this non-specific for patients who evolve with clinical
presentation, in other words, the presence of worsening and/or bowel obstruction.
a thickened fibrocollagenous membrane,
supports the diagnosis when associated with REFERENCES
surgical findings1,11. Both macro- and
microscopic pathological findings name this 1. Akbulut S. Accurate definition and
entity: “sclerosing”, referring to the management of idiopathic sclerosing
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tissue1,11,14. 3. Candido PCM, Werner AF, Pereira IMF,
To the present day, there is no Matos BA, Pfeilsticker RM, Silva Filho
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an optimal therapeutic intervention1,19. The encapsulante: relato de caso. Radiol.
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4
Relatos Casos Cir. 2022;8(3):e3347
Rocha et al.
Idiopathic sclerosing encapsulating peritonitis: a rare cause of intestinal obstruction
___________________________________________________________________________________Relato de caso

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DOI: 10.30928/2527-2039e-20223251
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

LINFADENECTOMIA ROBÓTICA DE RESGATE EM CÂNCER DE PRÓSTATA

MICROMETASTÁTICO
ROBOTIC SALVAGE LYMPHADENECTOMY IN PATIENTS WITH MICROMETASTATIC PROSTATE
CANCER

Tiberio Moreno Junior¹; Jessica Inojosa Aguiar1; Lucas Henrique Lins1; Lucas Pacheco Gonsioroski1;
Diego Amaral Castro1.

RESUMO
Introdução: O câncer de próstata (CaP) é o segundo tumor mais comum em homens em todo o
mundo, com letalidade relacionada diretamente ao seu estadiamento. De forma geral, os tumores
localizados possuem maior chance de cura, porém, os tumores com características como PSA elevado
(>20.0ng/dl) e escores de Gleason agressivos (8-10), apresentam elevada probabilidade de recidiva
após o tratamento inicial. Nesses casos, está indicada prostatectomia radical com linfadenectomia
extensa. A partir desta técnica, as recorrências do câncer de próstata podem ocorrer em uma parcela
desses pacientes, sendo estes submetidos a radioterapia isolada ou associada a bloqueio hormonal.
Assim, a linfadenectomia de resgate por via robótica, surgiu como um alternativa ao tratamento de
pacientes com recidiva linfonodal de câncer de próstata. Relato do caso: O presente trabalho relata o
caso de um paciente masculino, 66 anos, com PSA alterado (24ng/ml), próstata endurecida ao toque,
e, Gleason 8 (4+4) após a biópsia. Este paciente foi submetido à prostatectomia radical robótica, com
estadiamento cirúrgico mostrando margens positivas à esquerda, e vesículas seminais invadidas.
Assim, fora prosseguido com radioterapia pélvica. Após seguimento ambulatorial, constatou-se
elevações progressivas do PSA (até 0.50). PET PSMA mostrou linfonodo positivo único sacral. Desse
modo, realizou-se uma linfadenectomia robótica de resgate, seguida por bloqueio hormonal.
Conclusão: Alternativas ao esquema padrão do tratamento do câncer de próstata recidivado
oligometastático têm surgido na literatura médica com a realização de linfadenectomia de resgate
associada com radioterapia e bloqueio hormonal com resultados iniciais promissores.
Palavras-chave: Neoplasias da Próstata. Metástase Linfática. Emissão de Pósitrons. Tomografia
Computadorizada. Procedimentos Cirúrgicos Robóticos. Prostatectomia.

ABSTRACT
Introduction: Prostate cancer (PCa) is the second most common tumor in men worldwide, with
lethality directly related to its staging. In general, localized tumors have a higher chance of cure, but
tumors with characteristics such as high PSA (>20.0ng/dl) and aggressive Gleason scores (8-10), have
a high probability of recurrence after initial treatment. In these cases, radical prostatectomy with
extensive lymphadenectomy is indicated. With this technique, recurrences of prostate cancer may
occur in a portion of these patients, who are then submitted to radiotherapy alone or associated with
hormone blockade. Thus, robotic salvage lymphadenectomy has emerged as an alternative treatment
for patients with lymph node recurrence of prostate cancer. Case report: This paper reports the case
of a 66-year-old male patient with an altered PSA (24ng/ml), hardened prostate on touch, and, Gleason
8 (4+4) after biopsy. This patient underwent robotic radical prostatectomy, with surgical staging
showing positive margins on the left, and invaded seminal vesicles. He was then followed up with pelvic
radiotherapy. After outpatient follow-up, progressive elevations of PSA (up to 0.50) had been noted.
PET PSMA showed a single positive sacral lymph node. Therefore, a rescue robotic lymphadenectomy
was performed, followed by hormone blockade. Conclusion: Alternatives to the standard treatment
regimen for oligometastatic recurrent prostate cancer have emerged in the medical literature with the
performance of salvage lymphadenectomy associated with radiotherapy and hormonal blockade with
promising initial results.
Keywords: Prostatic Neoplasms. Lymphatic Metastasis. Positron Emission. Computed Tomography.
Robotic Surgical Procedures. Prostatectomy.

_________________________________________________________________
1Hospital Universitário Oswaldo Cruz, HUOC, CEOM - Recife - PE - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3251

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Moreno-Junior et al.
Linfadenectomia robótica de resgate em câncer de próstata micrometastático
___________________________________________________________________________________Relato de caso

INTRODUÇÃO METODOLOGIA PROPOSTA:

Com 1,3 milhões novos casos e Foi realizado um estudo
359.000 mortes em 2018, o câncer de retrospectivo, descritivo e observacional. A
próstata é a segunda neoplasia maligna pesquisa relata os dados obtidos através da
mais comum, sendo a 2ª causa de coleta do prontuário de um paciente que
mortalidade por câncer em homens em todo realizou uma prostatectomia radical
o mundo1. De etiologia ainda desconhecida, robótica com linfadenectomia pélvica,
o câncer prostático possui fatores de riscos seguida por uma linfadenectomia de resgate
bem estabelecidos, como idade avançada, por via robótica no Hospital Esperança
etnia afrodescendente, fatores genéticos Recife.
(mutações ligadas ao gene BRCA2), e
história familiar de parentes de primeiro RELATO DO CASO
grau, o que aumenta o risco de duas a três Paciente com 66 anos, assintomático,
vezes a predisposição de desenvolver câncer procurou o serviço para avaliação
de próstata2. prostática. PSA 24ng/dl, e o toque retal
Embora a prostatectomia radical seja demonstrava próstata endurecida.
o tratamento de primeira linha para o câncer Ressonância Magnética Multiparamétrica
de próstata com excelentes resultados no mostrou próstata pesando 60g, e lesão
controle dessa neoplasia, cerca de 35% dos PIRADS 5 em base esquerda, cápsula
pacientes ainda apresentam recorrência íntegra e vesículas seminais sem lesões. Foi
bioquímica, podendo evoluir para submetido à biópsia que evidenciou
progressão clínica da doença, e aumento do Adenocarcinoma Prostático, Gleason 8 (4+4)
risco de metástases e mortalidade. Ademais, em 90% dos fragmentos.
esses pacientes costumam ser submetidos a Cintilografia óssea e raio-x de tórax
uma maior carga terapêutica, as quais normais. O paciente foi submetido à
incluem o uso de radioterapia, e bloqueio prostatectomia radical (PR) robótica com
hormonal3,4. linfadenectomia pélvica. Em anatomo-
Assim, esses tratamentos patológico, evidenciou adenocarcinoma
representam as principais modalidades na gleason 8 (4+4) em todos os fragmentos,
abordagem à recidiva tumoral linfonodal do micromargem positiva à esquerda, vesículas
CaP. Porém, nos últimos anos, devido ao seminais invadidas pelo tumor e linfonodos
advento de novas modalidades de imagem pélvicos negativos (T3+N0+M0). Psa’s de
com alta sensibilidade em casos de seguimento pós-operatório mostraram duas
recorrência bioquímica, o uso da LNR tem elevações consecutivas com 3 e 6 meses,
sido cogitada em casos com diagnósticos de sendo então submetido à radioterapia
micrometástases linfonodais como opção pélvica.
terapêutica5. Com isso, PSA zerou, e após 18
Diante disso, este relato de caso tem meses, voltou a elevar, chegando em 0.50.
por objetivo descrever a realização de Pet-psma evidenciou linfonodo único pré-
linfadenectomia de resgate realizado por via sacral positivo, sem lesões de outros tecidos
robótica em paciente que havia sido (Figuras 1 e 2) Tratava-se então de tumor
submetido previamente à prostatectomia micrometastático mínimo, com metástase
radical robótica com linfadenectomia pélvica única linfonodal. Discutido o caso com o
em tumor de alto risco, e que evoluiu com paciente, optamos pela RELNRP robótica,
recidiva bioquímica, tendo sido submetido à realizada sem complicações ou
radioterapia pélvica adjuvante, mas que intercorrências, demonstrando tumor
voltou a apresentar elevação do PSA após metastático presente em 1 linfonodo pré-
esse tratamento. sacral e os outros linfonodos presentes na
O objetivo do trabalho é apresentar o peça operatória, livres de tumor. Atualmente
relato de um paciente com câncer de o paciente está em acompanhamento
próstata oligometastático submetido à oncológico e recebendo tratamento
linfadenectomia de resgate por via robótica. adjuvante com goserelina trimestral.
Este trabalho foi aprovado pelo Comitê de
Ética e Pesquisa da instituição Fundação
Universidade de Pernambuco, sob o
número: 5.312.307.

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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3251
Moreno-Junior et al.
Linfadenectomia robótica de resgate em câncer de próstata micrometastático
___________________________________________________________________________________Relato de caso

em casos com diagnósticos de

micrometástases linfonodais . 5

De acordo com Suardi et al., estudos

mostram que a utilização do bloqueio
hormonal não representa um tratamento
com potencial curativo, além de ser pouco
efetivo nos casos de resistência à castração
química, cabendo assim, considerar outras
formas terapêuticas em casos de não
resposta ao tratamento com radioterapia
isolada, como o uso da LNR4.
Figura 1. PET-CT PSMA evidenciando linfonodo
pré-sacral afetado.
Além disso, em seu estudo com 59
pacientes com recidiva linfonodal, e
submetidos à linfadenectomia de resgate,
Suardi et al. mostra em seus resultados que
40% dos pacientes, observados à longo
prazo, permaneceram sem recorrência
clínica do tumor, o que pode ter sido
causado por um efeito citorredutor por conta
da remoção linfonodal, com consequente
redução da progressão e da mortalidade.
Assim, a utilização da LNR pode ser pautada
também no retardo, ou até mesmo no não
emprego, da terapia com bloqueio hormonal,
resultando em melhores condições na
qualidade de vida desses pacientes4.
Já Montorsi et al. mostra que mais
estudos reportam o uso da LNR após o
tratamento primário como opção
terapêutica, associada a resultados
oncológicos aceitáveis em pacientes com
Figura 2. PET-CT PSMA evidenciando linfonodo recorrência linfonodal em exames PET/CT,
pré-sacral afetado. além de prolongar a sobrevida em pacientes
sem recorrência clínica e retardar o uso de
terapias sistêmicas. Em seu estudo com
DISCUSSÃO avaliação retrospectiva de 16 pacientes com
A prostatectomia radical representa a recorrência linfonodal submetidos à LNR por
1º linha no tratamento dos pacientes com via robótica, evidenciou-se que esse
câncer de próstata, porém mesmo com a procedimento é viável e possui baixa taxa de
melhoria no diagnóstico e avanço das mortalidade, porém apresenta impasses
técnicas cirúrgicas para o tratamento do quando considerado sua curva de
câncer de próstata localizado, ainda assim, aprendizado. Ademais, fora observado que
será de até 35% dos casos desenvolver um pouco mais de 30% dos pacientes
recorrência bioquímica ao longo dos anos2. submetidos à LNR por via robótica
Dessa forma, quando há recorrência apresentaram recidiva bioquímica após 40
dessa neoplasia após a abordagem primária dias da cirurgia, o que está de acordo com
o tratamento pode variar de acordo com seu outros estudos que avaliaram a mesma
padrão de localização e disseminação. Nos técnica. Associado a isso, 50% dos pacientes
casos de recidiva linfonodal rotineiramente submetidos à LNR receberam terapia com
está indicado o tratamento adjunto com bloqueio hormonal6.
radioterapia externa, associado ou não com Em nosso caso, o PET-PSMA
o bloqueio hormonal5. Porém, nos últimos demonstrou presença de recidiva linfonodal
anos, devido ao advento de novas única em linfonodo pré-sacral, sendo,
modalidades de imagem com alta portanto, uma ocasião para a utilização da
sensibilidade em casos de recorrência linfadenectomia de resgate, e este trabalho
bioquímica, o uso da LNR tem sido proposta visa demonstrar que esta cirurgia é factível
e o resultado inicial patológico foi favorável,
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Moreno-Junior et al.
Linfadenectomia robótica de resgate em câncer de próstata micrometastático
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mas não totalmente curativo, pois houve a Recebido em: 15 Dezembro 2021
necessidade de introdução do bloqueio Aceito para publicação: 29 Novembro 2022
hormonal. Conflito de interesses: Não.
Fonte de financiamento: Nenhuma.
CONCLUSÃO:
O tratamento padrão do câncer de Endereço para Correspondência:
próstata recidivado oligometastático ainda Tiberio Moreno Junior
ocorre através da radioterapia associada E-mail: tiberiojr@[Link]
com o bloqueio hormonal, porém
alternativas ao esquema padrão têm surgido
na literatura médica com a realização de
linfadenectomia de resgate associada com
radioterapia e bloqueio hormonal com
resultados iniciais promissores.

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salvage lymph node dissection for
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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3251
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223269
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ESÔFAGO NEGRO: RELATO DE CASO

BLACK ESOPHAGUS: CASE REPORT

Marco Antônio de Souza Borges Tavares¹; Tauanne Fernanda dos Santos 2; Maria Borges Tavares2;
Jessica Caroline Pereira Rosa Felix3; Camila Borges Siqueira Campos2; Magali Silva Sanches Machado1.

RESUMO
Introdução: Esôfago negro é uma patologia rara com alta taxa de óbito. O diagnóstico é incidental. As
complicações vão desde alterações no estado nutricional até estenose esofágica. Não existem protocolos de
manejo. Relato do caso: Paciente masculino, 56 anos, sem comorbidades, portador de esôfago negro
confirmado. Submetido a tratamento, evoluindo com estenose esofagiana, que está sendo manejada com
dilatação esofágica seriada. Conclusão: São discutidas a apresentação incomum do caso em paciente sem
comorbidades; sua gravidade, desafios de terapêutica e complicações.
Palavras-chave: Doenças do Esôfago. Esôfago. Estenose Esofágica.

ABSTRACT
Introduction: Black esophagus is a rare condition with a high death rate. Diagnosis is incidental.
Complications range from changes in nutritional status to esophageal stenosis. There are no management
protocols. Case report: Male, 56-year-old patient, without comorbidities, with confirmed black esophagus.
Undergoing treatment, evolving with esophageal stenosis, which is being managed with serial esophageal
dilation. Conclusion: The unusual presentation of the case in a patient without comorbidities is discussed;
its severity, therapeutic challenges and complications.
Keywords: Esophagus. Esophageal Diseases. Esophageal Stenosis.

INTRODUÇÃO Não há terapia específica para o

A necrose esofágica aguda, também esôfago negro. No entanto, base da terapia
conhecida como esôfago negro é uma consiste na correção das condições
patologia rara, sendo trazida pela primeira precipitantes e nos cuidados de suporte. A
vez na literatura em 1967, por Brenan em ressuscitação sistêmica com fluidoterapia
uma necropsia, e posteriormente descrita intravenosa é recomendada, mesmo em
em 1990 por Goldenberg em uma pacientes hemodinamicamente estáveis, a
Endoscopia Digestiva Alta1. fim de otimizar a perfusão vascular e
A incidência parece ser mais de minimizar os danos secundários à
quatro vezes maior em homens em isquemia1. Outra medida importante é a
comparação com mulheres, e os pacientes administração de terapia antiácido para
têm uma idade média de 68 anos no proteger a mucosa esofágica do refluxo ácido
momento do diagnóstico e associada a agressivo, importante fator implicado na
presença de comorbidades (mais comum patogênese. A colocação endoscópica de um
sendo cardiovasculares)2. Tende a ocorrer no stent metálico coberto autoexpansível é uma
terço distal do esôfago, que é relativamente estratégia eficaz para alcançar a
hipovascular em comparação com outros hemostasia .5

segmentos esofágicos3. Tem-se como objetivo apresentar o

O diagnóstico é feito relato de caso de um paciente com esôfago
endoscopicamente em um ambiente clínico negro, em tratamento no hospital de serviço
apropriado, observando-se uma mucosa dos autores. Este trabalho foi aprovado pelo
esofágica difusamente negra, afetando Comitê de Ética e Pesquisa da mesma
preferencialmente a porção distal do órgão, instituição sob o número: 5.262.194/CAAE:
embora cada segmento possa estar 53938421.0.0000.0021.
envolvido separadamente ou a aparência
possa ser bastante panesofágica4.
_________________________________________________________________
1Hospital Universitário Maria Aparecida Pedrossian, Cirurgia Geral - Campo Grande - MS - Brasil
2Universidade para o Desenvolvimento do Estado e da Região do Pantanal, Medicina - Campo Grande - MS - Brasil
3Hospital Santa Casa de Campo Grande, Cirurgia Geral - Campo Grande - MS - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3269

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Tavares et al.
Esôfago Negro: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

RELATO DO CASO
Paciente masculino, 56 anos, sem
comorbidades, etilista de longa data, nega
tabagismo e uso de medicamentos de
maneira contínua, encaminhado
ambulatorialmente com queixa de dor
abdominal tipo cólica de moderada
intensidade com início há 8 dias, associado
a febre, náuseas, vômitos e diarreia,
evoluindo para parada de eliminação de
flatos e fezes há 1 dia. Após endoscopia
Figura 2. Tomografia computadorizada de tórax,
digestiva alta, obteve-se o diagnóstico de com contraste, apontando estenose esofagiana.
esôfago negro (Figura 1), sendo realizada a
internação hospitalar. DISCUSSÃO
A prevalência do esôfago negro é de
0,2% em séries de autópsias e 0,01 a 0,28%
em exames endoscópicos6. Considerando a
baixa frequência e alta taxa de mortalidade
(cerca de 32%), os estudos ainda são
escassos.
Sua fisiopatologia ainda não foi
descrita. No entanto, a isquemia vascular
tende a ser a causa mais frequente,
considerando o risco cardiovascular e a
angiopatia fatores de risco para tal mazela,
seguidos do refluxo gastresofágico e das
iatrogenias como uso indiscriminado de
anti-inflamatórios7. Existe ainda, a hipótese
conhecida como “dois golpes”, na qual há
um evento inicial (estado vascular de baixo
fluxo), que predispõe a mucosa esofágica a
uma lesão tópica grave (devido ao refluxo de
ácido e pepsina). A obstrução da saída
Figura 1. Fotografias capturadas durante
gástrica leva a um acúmulo de líquido no
endoscopia digestiva alta apontando esôfago
negro estômago, o que pode promover refluxo
esofágico, resultando em lesão direta com
Após uso de omeprazol em dose plena necrose3. Em apoio a essa hipótese está a
durante 11 dias, recebeu alta nosocomial. observação de que a redução temporária do
Retornou ao hospital 4 meses após a alta fluxo sanguíneo esofágico pode resultar em
com queixas de dor abdominal em andar extensa necrose esofágica, que se resolve
superior associado a náuseas, vômitos e rapidamente quando o fluxo é restaurado8.
aceitação de dieta líquida, apenas. Foi Com isso, tal doença é caracterizada pelo
solicitada nova endoscopia digestiva alta, na aparecimento de uma parede esofágica de
qual, constatou-se estenose esofágica coloração enegrecida secundária a necrose
importante (Figura 2). A conduta de escolha circunferencial.
foi: dilatações esofágicas seriadas (com Aproximadamente 70% dos pacientes
intervalos de 15 dias). Foram realizadas 3 com esôfago negro apresentam sangramento
dilatações com balão, sem intercorrências, gastrointestinal superior com hematêmese e
atingindo uma circunferência esofagiana de melena. Os sintomas podem se desenvolver
13,5mm após processo de fibrose. Paciente rapidamente após um evento inicial ou em
encontra-se em bom estado geral, cessou o até 18 horas1. Outras queixas
etilismo, aceitando dieta pastosa, negando gastrointestinais incluem disfagia, dor
as queixas da admissão. Segue em epigástrica e dor torácica. Alguns pacientes
programação de novas endoscopias visando apresentam distúrbio subjacente e sinais de
como meta uma circunferência esofagiana sepse, incluindo taquicardia e hipotensão6.
de 21mm após o processo cicatricial. Quanto aos exames laboratoriais não

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Esôfago Negro: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

foram encontradas alterações específicas e evitar a ingesta oral, no entanto, o momento

quando apresentam variações, geralmente ideal para retornar a ingesta não está
são devidos à doença subjacente como claro11. Sendo indicada nutrição parenteral
acidose láctica, hipoalbuminemia, anemia, após 24 horas em pacientes em mau estado
insuficiência renal e hiperglicemia3. nutricional. Sondas nasogástricas são
O diagnostico é feito através de contraindicadas, visto que, o traumatismo
endoscopia digestiva alta sendo por seu uso pode agravar o caso13, a menos
documentada a coloração preta, que não seja possível a nutrição
circunferencial, com o tecido hemorrágico parenteral14. Quanto ao uso de
friável subjacente e transição acentuada antimicrobianos ou antifúngicos, os relatos
para mucosa de aparência normal na junção não deixam claro sua eficácia, por isso, o uso
gastresofágica2. Normalmente está presente deve ser avaliado de acordo com o quadro
no terço distal do esôfago. E em caso de clínico do paciente, sendo preconizado em
progressão da doença pode-se encontrar a pacientes que apresentam sepse. Por fim,
presença de exsudatos brancos, espessos, caso a hemostasia não seja alcançada, a
que podem ser desalojados facilmente, colocação endoscópica de um stent revestido
apresentando tecido de granulação rosa4. de metal autoexpansível tem apresentado
No entanto, apesar da aparência sucesso5.
típica da necrose esofágica, é necessária a
biópsia para excluir outras etiologias e REFERÊNCIAS
confirmar o diagnóstico. Ao estudo
histológico, é encontrado necrose grave da 1. Ramírez-Quintero JD, Bernal-Sierra E,
mucosa e submucosa esofágicas, Gómez-Rueda NV. Necrosis esofágica
juntamente com inflamação e destruição aguda, esófago negro: reporte de un
parcial das fibras musculares adjacentes. caso. Iatreia. 2016;29(4):493-7.
Em alguns casos, foram relatados a doi: 10.17533/[Link].v29n4a11.
presença de vasos sanguíneos trombosados 2. Laredo V, Navarro M, Alfaro E,
ou ocluídos9. Cañamares P, Abad D, Hijos G, et al.
O diagnóstico diferencial pode ser Black oesophagus (acute oesophageal
feito com outras patologias que escurecem a necrosis). Gastroenterol Hepatol.
mucosa esofágica, dentre elas temos a 2020;43(4):201-2. doi:
melanose esofágica, pseudomelanose, 10.1016/[Link].2019.10.005.
melanoma pigmentado primário do esôfago, 3. Mishkin DS, Gelrud D. Acute
acantose nigricans, póduo de carvão, esophageal necrosis (black esophagus).
ingestão de agentes corrosivos e esofagite UpToDate. 2021. Dec 2021. Disponível
pseudomembranosa10. em:[Link]
O prognostico está relacionado com a nts/acute-esophageal-necrosis-black-
idade e é dependente das comorbidades esophagus?search=Necrose%20esofági
apresentadas pelo paciente. Dentre as ca%20aguda&source=search_result&s
alterações, as que indicam maiores taxas de electedTitle=1~4&usage_type=default&
mortalidade são: taquicardia, queda de display_rank=1.
hemoglobina e baixas taxas de albumina11. 4. Gurvits GE, Robilotti JG. Isolated
As complicações podem ser diversas, desde proximal black esophagus: etiology
uma repercussão nutricional devido a and the role of tissue biopsy.
dificuldade de ingesta alimentar até Gastrointest Endosc. 2010;71(3):658.
complicações como presença de abscessos e doi: 10.1016/[Link].2009.07.021.
estenose esofágica12. 5. Messner Z, Gschwantler M, Resch H,
No tangente ao manejo, os estudos Bodlaj G. Use of the Ella Danis stent in
encontrados são limitados, o que dificulta a severe esophageal bleeding caused by
orientação e padronização do mesmo. Com acute necrotizing esophagitis.
isso, a conduta é normalmente baseada na Endoscopy. 2014;46 Suppl 1
experiência clínica, sendo inicialmente UCTN:E225-6.
realizada a expansão de volume com fluidos doi: 10.1055/s-0034-1365384.
e o tratamento das doenças de base8. Além 6. Singh D, Singh R, Laya AS. Acute
disso, alguns relatos sugerem o uso de esophageal necrosis: a case series of
inibidores da bomba de prótons, em busca five patients presenting with "Black
da redução da lesão. Indicam também,
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Esôfago Negro: relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

esophagus". Indian J Gastroenterol. Recebido em: 10 Janeiro 2022

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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3269
Tavares et al.
Esôfago Negro: relato de caso
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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3269
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223338
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ESOFAGECTOMIA TOTAL POR ESTENOSE ESOFÁGICA PÓS PARACOCCIDIOIDO-

MICOSE RESIDUAL: RELATO DE CASO
TOTAL ESOPHAGECTOMY FOR ESOPHAGEAL STENOSIS AFTER RESIDUAL PARACOCCIDIOIDO-
MYCOSIS: A CASE REPORT

Maitê Mateus¹; Larissa Machado e Silva Gomide2; Carolina Costenaro Brandes1; Julianna Storace de
Carvalho Arouca1; Carlos Humberto Guilman-Tanizawa2; Katiane Bortolini Zenatti3; Vinícius Basso
Preti2; Adonis Nasr1.

RESUMO
Introdução: A Paracoccidioidomicose (PCM), doença endêmica na América do Sul e de maior incidência
no Brasil, é uma micose sistêmica causada pelo fungo Paracoccidioides spp. Apresenta-se nas formas
aguda/subaguda (juvenil), crônica (do adulto) e residual (sequelas). As duas últimas, podem causar
sintomatologia gastrointestinal e acometimento esofágico. Relato do caso: Este trabalho relata o raro
acometimento esofágico pela doença, evolução para forma sequelar com estenose esofágica e a
necessidade de esofagectomia para manutenção de via alimentar e nutrição. Ao nosso conhecimento, é o
primeiro relato de necessidade de intervenção cirúrgica por forma residual de PCM esofágica e alerta para
esse diagnóstico diferencial. Conclusão: É indispensável que o estudo da doença seja valorizado e que o
acometimento esofágico seja considerado para que haja o correto diagnóstico e tratamento precoce,
prevenindo o desenvolvimento de sequelas graves com necessidade de medidas invasivas de alta
morbidade.
Palavras-chave: Paracoccidioidomicose. Estenose Esofágica. Esofagectomia.

ABSTRACT
Introduction: The paracoccidioidomycosis (PCM) is an endemic disease in South America and has the
highest incidence in Brazil, is a systemic mycosis caused by the Paracoccidioides spp, wich is a fungus. It
presents in acute/subacute (juvenile), chronic (adult) and residual (sequelae) forms. The last two can
cause gastrointestinal symptoms and esophageal involvement. Case report: This paper reports a rare
esophageal involvement by the disease, which evolved to a cicatricial form with esophageal stenosis and
need for esophagectomy to maintain the nutrition route. To the best of our knowledge, it is the first report
that presented the need for surgical intervention due to the residual form of esophageal PCM and alerts
to this differential diagnosis. Conclusion: It is essential that the study of the disease is valued and that
esophageal involvement is considered so that there is a correct diagnosis and early treatment, preventing
the development of serious sequelae requiring invasive high morbidity measures.
Keywords: Paracoccidioidomycosis. Esophageal Stenosis. Esophagectomy.

INTRODUÇÃO milhão de habitantes, sendo a doença

A Paracoccidioidomicose ou infecciosa predominantemente crônica com
Blastomicose Sul-Americana é uma micose a maior mortalidade entre as micoses
sistêmica causada pelo fungo sistêmicas.
Paracoccidioides brasiliensis e A infecção ocorre a partir da inalação
Paracoccidioides lutzii e pode acometer de conídios provenientes do solo
qualquer órgão ou sistema. contaminado com o fungo, fazendo que
Esta doença é encontrada em países profissionais de atividades agrícolas
sul americanos, principalmente no Brasil constituam profissão de risco para adquirir
(80%), mas não é uma doença de notificação a doença, assim como tabagistas e etilistas.
compulsória. Há, portanto, apenas uma Indivíduos infectados que evoluem para
estimativa de sua incidência, em torno de doença apresentam resposta imune Th-1
0,71 a 3,70 casos por 100 mil habitantes e deficiente, sendo as formas mais graves com
uma taxa de mortalidade de 1,45 caso por o predomínio de resposta tipo Th-2 e Th-9.

_________________________________________________________________
1Hospital de Clinicas da Universidade Federal do Paraná, Cirurgia Geral - Curitiba - PR - Brasil
2Hospital de Clinicas da Universidade Federal do Paraná, Cirurgia do Aparelho Digestivo - Curitiba - PR - Brasil
3Hospital de Clinicas da Universidade Federal do Paraná, Patologia - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3338

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Mateus et al.
Esofagectomia total por estenose esofágica pós paracoccidioidomicose residual: relato de caso
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O diagnóstico dessa afecção é Na EDA, evidenciada lesão

realizado por meio de testes sorológicos, estenosante retilínea de 4cm de extensão em
entretanto, o padrão ouro é a detecção de esôfago distal, a 33cm da arcada dentária
Paracoccidioides spp em líquidos, raspados, superior (ADS), que impediu a progressão do
citológicos ou biópsia de órgãos acometidos. aparelho (Figura 2). Notou-se também pelo
Dentro das formas apresentadas, essa exame friabilidade da mucosa e presença de
doença pode possuir uma vasta tecido de granulação. A biópsia revelou o
sintomatologia, podendo acometer inclusive diagnóstico demonstrando mucosa
o trato gastrointestinal. Nesse aspecto, este esofágica com inflamação crônica
trabalho objetiva alertar sobre o granulomatosa com estruturas fúngicas
acometimento esofágico pela PCM, bem condizentes com PCM (Figuras 3 e 4).
como suas manifestações clínicas, meios
diagnósticos e tratamento de complicações
da forma sequelar, sendo este o primeiro
relato de caso, ao nosso conhecimento, com
necessidade de intervenção cirúrgica para
manejo de forma residual de PCM esofágica.

RELATO DO CASO
Mulher de 53 anos, branca, nascida
no interior do Paraná e residente em
Curitiba-PR, Brasil, foi encaminhada
eletivamente para o serviço de cirurgia do
aparelho digestivo (CAD) de um hospital de
referência por queixa de disfagia progressiva
há dois anos. Tabagista, ex-etilista e
emagrecida (40 kg em aproximadamente um
ano), iniciou-se investigação por suspeita de Figura 2. Endoscopia digestiva alta evidenciando
câncer esofágico com seriografia, endoscopia aos 33 cm da arcada dentária superior a
digestiva alta (EDA) e biópsia. A seriografia presença de estreitamento luz e subestenose
mostrou esôfago com estreitamento esofágica, impedindo a progressão do aparelho.
progressivo em sua porção distal, a cerca de
6 cm da cárdia, com lentificação da
passagem e acúmulo do contraste (Figura 1).

Figura 3. Histopatologia com hematoxilina-

eosina mostrando inflamação granulomatosa
Figura 1. Seriografia mostrando esôfago de não necrotizante com células gigantes.
topografia normal, com estreitamento
progressivo em sua porção distal, onde se
observa lentificação da passagem e acúmulo do
contraste.

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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3338
Mateus et al.
Esofagectomia total por estenose esofágica pós paracoccidioidomicose residual: relato de caso
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de CAD, sem evidência de recidiva da

disfagia ou da infecção fúngica.

DISCUSSÃO
A forma aguda/subaguda (menos de
10%) da paracoccidioidomicose predomina
em crianças e adultos jovens. Essa doença
tem evolução e disseminação rápidas, cursa
com linfadenomegalia, hepato-
esplenomegalia, manifestações digestivas,
lesões cutâneo-mucosas, envolvimento
osteoarticular e raro comprometimento
pulmonar1,2. A forma crônica compõe a
maioria dos casos, acometendo mais
homens que mulheres em proporção de
Figura 4. Histopatologia com coloração pela 22:12. Essa forma instala-se de forma mais
prata de Grocott- Gomori evidenciando arrastada, com comprometimento pulmonar
estruturas fúngicas (leveduras) esféricas com em 90% dos casos, além do acometimento de
múltiplos brotamentos em base estreita, mucosa das vias aerodigestivas superiores,
morfologicamente compatíveis com glândulas adrenais, sistema nervoso central,
Paracoccidioides brasiliensis.
pele e ossos1,2. As formas residuais da
doença acontecem devido a resposta
Optou-se, então, por tratamento
inflamatória granulomatosa crônica e
clínico com Sulfametoxazol + Trimetoprima
fibrosante, que culmina com sequelas
e Itraconazol. Foi submetida a sete sessões
anatômicas e funcionais de vários órgãos,
de dilatações endoscópicas da estenose
provocando uma variedade de sintomas,
esofágica com balão e vela de Savary-
dentre eles os gastrointestinais2.
Gilliard, sem melhora sustentada da
A PCM pode acometer todos os
disfagia. Alocada prótese endoscópica, a
segmentos do trato digestivo, determinando
qual foi retirada após um mês devido a
sintomas em mais de 50% dos pacientes,
múltiplas erosões no esôfago e ulceração
tais como: sialorréia, disfagia, halitose,
gástrica por pressão da extremidade distal
pirose, alterações de hábitos intestinais,
da prótese. Sem via alimentar efetiva, foi
náuseas, regurgitações, soluços, massa, dor
necessária jejunostomia para otimização do
e distensão abdominais. O acometimento
aporte nutricional.
esofágico é raro e compõe o cenário das
Em virtude do insucesso no
formas crônica e residual da doença. Seu
tratamento da disfagia e da piora do estado
diagnóstico é feito por meio de EDA e
nutricional, a despeito do tratamento clínico
biópsia, que mostra normalmente o
e das dilatações esofágicas, após ausência
envolvimento dos terços médio e distal do
de fungos em nova biópsia esofágica
esôfago, apresentando erosões, úlceras,
passados dois anos de uso anti-fúngicos, foi
lesões exofíticas ou infiltrativas, causando
optado por esofagectomia total trans-hiatal
disfagia e odinofagia1. Pode evouluir com
com reconstrução por tubolização gástrica e
lesões estenóticas que cursam com piora
anastomose esôfago-gástrica cervical. A
após o tratamento com Itraconazol,
cirurgia aconteceu sem intercorrências,
Sulfametoxazol + Trimetoprima ou
porém no 5º dia pós operatório (DPO)
Anfotericina B, por aumentar a cicatrização
evoluiu com fístula de baixo débito da
e fibrose2,3.
anastomose cervical esôfago-gástrica, sendo
PCM esofágica está associada a lesões
realizado tratamento conservador com
simultâneas do trato respiratório como
sucesso e recebendo alta hospitalar após o
fístulas traqueo ou broncoesofágicas.
53º DPO. Após um mês, a paciente evoluiu
Porém, lesões esofágicas sem associação
com estenose de 3mm da anastomose
com lesões de outros órgãos também devem
esôfago-gástrica a 20cm da ADS, sendo
ser consideradas, pois há forma orgânica
necessárias múltipas dilatações
isolada sem critérios capazes de direcionar o
endoscópicas subsequentes. Atualmente,
diagnóstico para alguma das formas
quatro anos após a cirurgia, segue em
clínicas, tornando imprescindível a
acompanhamento ambulatorial no serviço
avaliação por EDA e histopatologia para
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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3338
Mateus et al.
Esofagectomia total por estenose esofágica pós paracoccidioidomicose residual: relato de caso
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elucidação diagnóstica, para assim 4. Brunaldi MO, et al. Short Report: Co-
conseguir implementar o tratamento correto Infection with Paracoccidioidomycosis
e tentar de impedir a evolução para a forma and Human Immunodeficiency Virus:
residual, em que só é possível o manejo de Report of a Case with Esophageal
sequelas1. Involvement. Am J Trop Med Hyg.
2010;82(6):1099-101.
CONCLUSÃO doi: 10.4269/ajtmh.2010.09-0751.
O Brasil é o país com o maior número
de casos de PCM, uma doença de
manifestações clínicas variáveis, sendo o
trato digestivo uma das fontes de queixas
dos pacientes acometidos. Apesar do vasto
acometimento gastrointestinal, o
comprometimento esofágico é raramente
descrito na literatura, mas, quando
presente, acarreta sintomatologia
importante e pode levar a complicações e
sequelas graves, como incapacidade
alimentar e desnutrição, fazendo-se
necessárias medidas cirúrgicas invasivas
como a esofagectomia para manutenção da
via alimentar e aporte nutricional. Sendo
assim, é indispensável que o estudo da
doença seja valorizado e que o acometimento
esofágico seja considerado para que haja o
correto diagnóstico e tratamento precoces,
prevenindo o desenvolvimento de sequelas
graves com necessidade de medidas
invasivas e desencadeadoras de alta
morbidade.

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doi: 10.5123/S1679- Aceito para publicação: 03 Setembro 2022
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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3338
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223339
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ESTENOSE ESOFÁGICA SECUNDÁRIA A INCLUSÃO HERPÉTICA

ESOPHAGEAL STENOSIS SECONDARY TO HERPETIC INCLUSION

Valdemir José Alegre Salles1; Gustavo Seiji Yamuti2; Isabela Simões de Araujo Alegre Salles3; Gabriela
Teles Cortez1; Isabele Teles Cortez4; Vitória Coutinho Ribeiro3.

RESUMO
Introdução: A esofagite por herpes simplex é comumente identificada em pacientes com imunodepressão
induzida por medicações ou secundária à manifestação de alguma doença. A esofagite causada pelo vírus
Herpes Simplex é extremamente rara. Relato do caso: Relatamos o caso de um idoso do sexo masculino
que apresentou disfagia, odinofagia e dor epigástrica. Os exames de investigação demonstraram uma
estenose do esôfago distal. A biópsia local evidenciou uma inclusão herpética. O paciente foi submetido ao
tratamento com aciclovir® e a dilatação endoscópica com boa evolução clínica. Conclusão: A estenose do
esôfago consequente à esofagite pelo vírus herpes simples não é relatado na literatura médica com
frequência. Os autores recomendam que esta doença seja considerada como um dos diagnósticos
diferenciais na avaliação de idosos imunocomprometidos que apresentam sintomas disfágicos.
Palavras-chave: Esofagite. Herpes Simples. Estenose Esofágica. Endoscopia Gastrointestinal.

ABSTRACT
Introduction: Herpes simplex esophagitis is commonly identified in patients with immunosuppression
induced by medications or secondary to the manifestation of some disease. Esophagitis caused by the
Herpes Simplex Virus is extremely rare. Case report: We report the case of an male elderly who presented
dysphagia, odynophagia and epigastric pain. The investigation tests demonstrated a stenosis of the distal
esophagus. Local biopsy evidenced a herpetic inclusion. The patient it was subjected to treatment with
acyclovir® and endoscopic dilation with good clinical outcome. Conclusion: Esophageal stenosis due to
herpes simplex virus esophagitis is not frequently reported in the medical literature. The authors
recommend that this disease be considered as one of the differential diagnoses in the evaluation of
immunocompromised elderly people who present dysphagic symptoms.
Keywords: Endoscopy, Gastrointestinal. Esophageal Stenosis. Herpes Simplex. Esophagitis.

INTRODUÇÃO transmitido principalmente por contato oral-

A etiologia infecciosa é a terceira oral e comumente causa a doença orolabial.
causa de esofagite, sendo precedida da O vírus tipo 1 também apresenta
doença do refluxo gastroesofágico e da manifestações menos frequentes, como a
esofagite eosinofílica. Pode ser causada por ceratite, a esofagite e a encefalite, tendo
bactérias, vírus, fungos ou protozoários1. apresentado um recente aumento na
Em relação ao vírus Herpes simplex, a sua infecção genital. O Herpes simplex tipo 2
prevalência atinge um percentual elevado da está mais frequentemente associado a
população adulta, com pouca ou nenhuma transmissão sexual, causando o herpes
manifestação clínica, permanecendo muitas genital. A excreção viral sintomática e
vezes latente e não patogênico. A infecção assintomática é comum tanto para no tipo 1
primária ou reativação do vírus pode causar quanto para o tipo 2, assim os indivíduos
doença clinicamente significativa, sendo a infectados podem estar assintomáticos,
infecção por Herpes simplex mais comum na porém são capazes de transmitir esses vírus,
população adulta2,3. A infecção é crônica e condição que contribui para a grande
caracterizada por reativações periódicas no prevalência global da infecção4.
local da infecção. O Herpes simplex tipo 1 é

_________________________________________________________________
1Universidade de Taubaté, Departamento de Medicina - Taubaté - SP - Brasil
2Hospital Regional do Vale do Paraíba, Serviço de Endoscopia Digestiva - Taubaté - SP - Brasil
3Centro Universitário de Volta Redonda (UNIFOA), Departamento de Medicina - Volta Redonda - RJ - Brasil
4Faculdade de Medicina de Itajúba, Departamento de Medicina - Itajúba - MG - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3339

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Salles et al.
Estenose esofágica secundária a inclusão herpética
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RELATO DO CASO Aciclovir® injetável, na dosagem de 5mg/kg

Paciente masculino, com 82 anos, de peso de 8/8 horas e por 7 dias, associado
admitido no ambulatório de Cirurgia Geral ao suporte nutricional enteral e a secções
do Hospital Regional do Vale do Paraíba - quinzenais de dilatação endoscópica, com
Taubaté, com queixa de disfagia progressiva restituição da luz esofágica, a partir do sexto
há quatro meses, com tolerância atual para procedimento. No acompanhamento
alimentos pastosos, associa ao quadro ambulatorial, o paciente mantem-se com
odinofagia, emagrecimento e a presença de boa evolução clínica, restituindo a ingesta
regurgitação frequente. Como histórico alimentar oral, com reganho do peso e da
relevante, refere que há seis meses foi sua condição geral prévia ao evento
diagnosticado com Síndrome de Fournier obstrutivo.
com extenso acometimento perineal e
escrotal, tendo realizado debridamento local
e colostomia derivativa. A investigação
diagnóstica foi iniciada pela realização de
um esofagograma, que evidenciou a
presença de estenose concêntrica
acometendo a porção torácica média e
inferior do esôfago (Figura 1).

Figura 2. Visão endoscópica da estenose

esofágica.

DISCUSSÃO
O diagnóstico de esofagite viral é
baseado na história clínica, características
endoscópicas e histopatológicas. As causas
mais frequentes de esofagite infecciosa são
decorrentes da candidíase, do
citomegalovírus e do vírus Herpes simplex
tipo 1. O vírus Herpes simplex é considerado
Figura 1. Esofagograma demonstrando a como um invasor oportunista do esôfago em
estenose do esôfago torácico médio-distal. pacientes imunocomprometidos, nos
gravemente enfermos ou mesmo durante a
Foi submetido à Endoscopia Digestiva reativação viral5. Neste relato de caso, o
Alta que confirmou a estenose de esôfago, paciente apresenta no seu histórico o Herpes
localizada a cerca de 40cm da arcada zoster com acometimento facial e ocular há
dentária superior, com um diâmetro cinco anos. Pacientes com maior risco para
aproximado de 0,8cm, sendo intransponível o desenvolvimento da esofagite incluem
a passagem do aparelho endoscópico (Figura aqueles com a Síndrome da
2), realizadas biópsias e passagem de sonda Imunodeficiência Adquirida, portadores de
naso-enteral, para dinamizar o suporte doença maligna, queimaduras,
nutricional. O resultado do exame transplantados e em terapia
anatomopatológico foi conclusivo para a imunossupressora6. O acometimento
presença de inclusão herpética na mucosa esofágico tem uma incidência que varia de
esofagiana com intenso processo 0,5 a 2%, manifestando-se frequentemente
inflamatório local. como febre, dor torácica retro-esternal,
Com o diagnóstico de esofagite disfagia e odinofagia1.
herpética estenosante o paciente recebeu o O vírus Herpes simplex é uma causa
tratamento especifico medicamentoso com de esofagite erosiva grave frequentemente
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Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3339
Salles et al.
Estenose esofágica secundária a inclusão herpética
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associada à reativação do vírus, quando da tipo II são pequenas e apresentam-se com

supressão imunológica7. Embora a infecção elevação das margens e em tipo III, como
por herpes seja comum mesmo em úlceras confluentes e múltiplas9. As
indivíduos imunocompetentes, a esofagite ulcerações são frequentes e numerosas,
por Herpes simplex é rara. A esofagite superficiais ou profundas e muitas vezes
herpética devido ao vírus do tipo 1, é mais arranjadas de forma linear e contendo
comum do que tipo 28. Algumas exsudatos esbranquiçados. As biópsias
comorbidades ou fatores predisponentes são mostram células gigantes multinucleadas
descritos em muitos estudos em relação a com padrão nuclear dando a aparência de
esta entidade na população vidro fosco10-12.
imunocompetente, como o consumo de A dilatação endoscópica do esôfago é
álcool, esofagite eosinofílica, desnutrição ou considerada o tratamento de escolha inicial
ao uso frequente de corticosteroides1. No para o alívio da disfagia na estenose benigna
processo do desenvolvimento da doença há e como uma ponte para outros
maior probabilidade de ocorrer na presença procedimentos em estenoses malignas
de doença esofágica pré-existente, pois o (colocação de prótese ou implantação de
vírus tem maior capacidade de infectar gastrostomia endoscópica percutânea).
tecido traumatizado; embora haja casos em Porém, pode apresentar complicações como
que não há danos identificados na perfuração, sangramento e aspiração
integridade da mucosa9. pulmonar13. Perfuração esofágico é a
O exame histopatológico com complicação mais temida, tendo relatado em
coloração imuno-histoquímica específica 0,1-2,6% dos casos, com mortalidade de até
(IHQ) ou reação em cadeia da polimerase 20%14,15 .
(PCR) do ácido desoxirribonucleico (DNA)
utilizando tecidos de biópsia são necessários CONCLUSÃO
para o diagnóstico definitivo de esofagite por Os autores concluem e recomendam
Herpes simplex. No entanto, como a que esta doença seja considerada como um
avaliação diagnóstica baseada em tecido diagnóstico diferencial na avaliação de
leva vários dias para obter um resultado, idosos imunocomprometidos ou não, que
pacientes imunocomprometidos e em apresentem sintomas disfágicos de evolução
condições gerais ruins que requerem clínica mais prolongada. A estenose do
tratamento rápido geralmente são esôfago consequente à esofagite pelo vírus
submetidos a tratamento empírico antes do Herpes simplex não é frequente e o seu relato
diagnóstico histológico10. A terapia antiviral, deve contribuir com a literatura médica.
incluindo Aciclovir®, Famciclovir® e
Valaciclovir®, é usada para o tratamento de REFERÊNCIAS
pacientes imunocomprometidos. Embora 1. Hoversten P, Kamboj AK, Katzka DA.
estes pacientes devam ser tratados com Infectious of the esophagus: An update
Aciclovir® ou Valaciclovir®, há menos on risk factors, diagnosis, and
evidências de que essa estratégia deva ser management. Dis Esophagus.
seguida em pacientes imunocompetentes. 2018;31(12).
Nesse grupo de pacientes, a infecção doi: 10.1093/dote/doy094.
geralmente é autolimitada, com resolução 2. Ahuja NK, Clarke JO. Evaluation and
dos sintomas nas primeiras duas management of infectious esophagitis
semanas11. No entanto, séries de casos in immunocompromised and
sugeriram que, em pacientes immunocompetent individuals. Curr
imunocompetentes, o uso de Aciclovir® pode Treat Options Gastroenterol.
levar a uma resposta sintomática mais 2016;14(1):28-38.
rápida7,9. doi: 10.1007/s11938-016-0082-2.
Os achados endoscópicos revelam 3. Quera R, Sassaki LY, Nuñez P,
erosões ou úlceras, frequentemente Contreras L, Bay C, Flores L. Herpetic
envolvendo o terço inferior do esôfago com Esophagitis and Eosinophilic
extenso envolvimento esofágico, incluindo Esophagitis: A Potential Association
mucosa inflamada, muitas vezes friável com Challenging differential diagnosis,
alterações hemorrágicas ocasionais. São Unusual or unexpected effect of
classificadas em lesões do tipo I as pequenas treatment, Rare coexistence of disease
e ulceradas sem margens elevadas, as do
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3339
Salles et al.
Estenose esofágica secundária a inclusão herpética
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doi:10.1097/MD.0000000000015845 Recebido em: 30 Março 2022
9. Aceito para publicação: 29 Novembro 2022
11. Wang H, Kuo C, Lin W, Hsu C, Ho Y, Conflito de interesses: Não.
Lin C, et al. Clinical Characteristics Fonte de financiamento: Nenhuma.
and Manifestation of Herpes
Esophagitis: One Single-center Endereço para Correspondência:
Experience in Taiwan. Medicine Valdemir José Alegre Salles
(Baltimore). 2016;95(14):e3187. doi: E-mail: vjasia@[Link]
10.1097/MD.0000000000003187.
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3339
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223342
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

HEMOTÓRAX PARANEOPLÁSICO METASTÁTICO DE SCHWANNOMA MALIGNO:

UM RELATO DE CASO
METASTATIC PARANEOPLASTIC HEMOTHORAX FROM MALIGNANT SCHWANNOMA: A CASE
REPORT

Matheus Henrique Gonzatti¹; Vinicius Basso Preti2; Giórgia Souza Franco1; Gabriela Baby Litvinski1;
Danny Warszawiak3.

RESUMO
Introdução: O sarcoma é uma neoplasia mesenquimal que pode cursar com metástase, principalmente
pulmonar. Uma minoria dos casos metastáticos pode sangrar e causar hemotórax, principalmente o
angiosarcoma ou, menos provável, o tumor maligno da bainha do nervo periférico (TMBNP). Relato do
caso: Homem, 63 anos, portador de TMBNP da coxa tratado com cirurgia e adjuvância com quimioterapia
e radioterapia. Quatro meses após o tratamento da recidiva, apresentou dor ventilatório dependente e
síncope, com evidência de metástases e derrame pleural volumoso à direita na tomografia. À
videotoracoscopia foi diagnosticado hemotórax maciço e duas metástases pulmonares rotas, ativamente
sangrantes que foram ressecadas. Após alta, iniciou pazopanibe, mas evoluiu com quadro de caquexia
neoplásica e óbito. Conclusão: O hemotórax maciço por metástases de sarcomas é raro, mas em pacientes
oncológicos com dispneia aguda ou dor pleurítica deve ser diagnóstico diferencial para a correta conduta.
Palavras-chave: Sarcoma. Hemotórax. Metástase Neoplásica.

ABSTRACT
Introduction: Sarcoma is a mesenchymal neoplasm that can metastasize, mainly pulmonary. A minority
of these metastatic cases can bleed and cause hemothorax, mainly angiosarcoma, or less likely, malignant
peripheral nerve sheath tumor (MPNST), the subject of this article. Case report: Male, 63 years old, with
MPNST of the thigh treated with surgery and adjuvant chemotherapy and radiotherapy. Four months
after the treatment of the recurrence, he presented ventilatory-dependent pain and syncope, with a
diagnosis of metastases and a large right pleural effusion on the tomography. Videothoracoscopy
diagnosed massive hemothorax and two ruptured, bleeding lung metastases, which were resected. After
discharge, he started pazopanibe, but evolved with neoplastic cachexia and death. Conclusion: Massive
hemothorax due to sarcoma metastases is rare, but in cancer patients with acute or pleuritic dyspnea it
should be a differential diagnosis for the correct management.
Keywords: Sarcoma. Hemothorax. Neoplasm Metastasis.

INTRODUÇÃO do nervo periférico (TMBNP), também

O sarcoma é uma neoplasia de origem denominado Schwannoma maligno.
mesenquimal, subdividida em sarcoma O hemotórax maciço é incomum na
ósseo primário e sarcoma de partes moles1, oncologia. É decorrente da efusão de pelo
sendo que este corresponde a apenas 0,7% menos 1000ml de líquido no espaço pleural
de todas as neoplasias malignas2. associado a um hematócrito de no mínimo
A metástase mais comum do sarcoma 50% do sérico5. Iatrogênica, coagulopatias e
é a pulmonar e a manifestação clínica pode processos infecciosos são outras causas6,
ser: dor torácica, tosse e dispneia3. Apenas sendo a paraneoplásica a mais rara.
uma minoria das lesões provocam O objetivo do trabalho é apresentar
sangramento capaz de gerar hemotórax, um caso sobre uma apresentação clínica
sendo o angiosarcoma o principal devido à rara, de um portador de TMBNP, que
sua origem no endotélio vascular4, ou de apresentou uma hemotórax maciço cuja
forma mais rara, o tumor maligno da bainha intervenção cirúrgica solucionou o

_________________________________________________________________
1Universidade Positivo, Escola de Medicina - Curitiba - PR - Brasil
2Hospital Erasto Gaertner, Serviço de Cirurgia Oncológica - Curitiba - PR - Brasil
3Hospital Erasto Gaertner, Serviço de Radiologia - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3342

1
Gonzatti et al.
Hemotórax paraneoplásico metastático de Schwannoma maligno: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

hemotórax, proporcionou alta hospitalar e Submetido à videotoracoscopia pela

possibilitou cuidados paliativos por uma suspeita de coágulos, sendo evidenciado
equipe especialista na área. Metástase hemotórax maciço (1.200ml
pulmonar de TMBNP também foi descrita aproximadamente) e duas metástases
por Bai7 em 2021, entretanto não houve sangrantes (Figura 2), uma no segmento
hemotórax associado7. basal posterior com sangramento originado
O trabalho foi aprovado pelo Comitê na pleura visceral e outra no segmento
de Ética em Pesquisa do Hospital Erasto medial do lobo médio, rota: ambas
Gaertner, em 16 de fevereiro de 2022, sob ressecadas.
parecer número 5.246.129.

RELATO DO CASO
Homem de 63 anos, com quadro de
aumento de volume no terço proximal da
coxa esquerda, submetido à ressecção
compartimental. O anatomopatológico
evidenciou TMBNP, grau 3, com alto grau de
anaplasia, com embolia angio-linfática e
margens cirúrgicas livres. Foram
administrados cinco ciclos de quimioterapia
adjuvante com ifosfamida e doxorrubicina e
em seguida, radioterapia adjuvante (66Gy).
Após oito meses, a ressonância evidenciou
recidiva local com envolvimento da cabeça
do fêmur. O exame de PET-CT descartou
metástase à distância. Foi submetido à
exérese da recidiva com ressecção do ísquio
e terço proximal do fêmur e radioterapia
intraoperatória com reconstrução com
retalho do músculo reto abdominal.
Quatro meses após a cirurgia,
apresentou dor ventilatório dependente à
direita e síncope. Realizado uma tomografia
que demonstrou múltiplas metástases
(Figura 1) e derrame pleural moderado à
direita com líquido que poderia ser devido a
componente hemorrágico.

Figura 2. Acima: segmento medial do lobo médio

com metástase rota. Abaixo: segmento basal
posterior. Ambas rotas. Fonte: os autores, 2022.

A hemoglobina no pós operatório era

de 9,1g/dL, sem necessitar de transfusão
sanguínea. Recebeu alta após quatro dias.
Exame anatomopatológico confirmou
metástase do TMBNP. Iniciou terapia com
pazopanibe e cuidados suportivos.
Nos meses seguintes houve
progressão da doença e o paciente evolui a
óbito.

DISCUSSÃO
Figura 1. É possível visualizar o nódulo O TMBNP se origina na bainha de
pulmonar e o derrame pleural com densidades mielina e nas células de Schwann, com
diferentes, sugerindo hemotórax. Fonte: os freqüência de 0,001% na população, o que
autores, 2022. representa 1% das neoplasias malignas e
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3342
Gonzatti et al.
Hemotórax paraneoplásico metastático de Schwannoma maligno: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

10% dos sarcomas8. Metade dos casos são toracotomia exploradora5. No hemotórax
relacionados a neurofibromatose tipo 1 e os paraneoplásico descrito por Bibo18 (2020), a
outros 50% são de etiologia desconhecida8,9. toracoscopia foi realizada para remover os
A sobrevida de pacientes com TMBNP varia coágulos presentes, já que não havia
de 33% em dois anos a 12% em cinco anos10. sangramento ativo18. No procedimento,
Além da agressividade, o tumor pode causar nenhum sinal macroscópico foi conclusivo
metástases em até 60% dos casos9, sendo o ao hemotórax, sendo somente esclarecido
pulmão um dos principais focos, podendo com o resultado do anatomopatológico de
ocasionar dispneia, dor torácica e choque pleura, com lesões metastáticas de
nos casos de hemotórax maciço11. Em adenocarcinoma pulmonar17.
restritas ocasiões a crise dispneica pode
decorrer de um pneumotórax agudo CONCLUSÃO
paraneoplásico, tendo os angiosarcomas e A ocorrência de hemotórax maciço
sarcomas osteogênicos como diagnósticos por sangramento de metástases pulmonares
diferenciais12. de sarcomas é rara. Entretanto, em
A própria quimioterapia pode pacientes oncológicos com história de
predispor ao pneumotórax, como relatado dispneia ou dor pleurítica agudas, o
pelo estudo do Japanese Musculoskeletal hemotórax deve ser um dos diagnósticos
Oncology Group (JMOG) com 32 portadores diferencias, mesmo se o tumor primário não
de sarcomas de partes moles metastáticos for um angiosarcoma. Isso possibilita que
refratários à quimioterapia inicial e tratados ocorra uma intervenção precoce, o que
com pazopanibe, cujo manejo e as condições poderá refletir em um melhor prognóstico e
são semelhantes às do paciente supracitado. sobrevida ao paciente.
Dentre eles, 9,4% desenvolveram
pneumotórax após a terapêutica12. AGRADECIMENTOS
Ademais, algumas lesões pulmonares Agradecemos ao Hospital Erasto
podem sangrar e causar hemotórax, sendo Gaertner em Curitiba-PR por permitir a
mais frequente nos angiossarcomas13,3 e publicação deste caso clínico, e também a
inesperado nos TMBNP metastáticos. todo corpo clínico que forneceu assistência
Também há relatos de outras etiologias, ao paciente, por manejarem o caso de forma
como metástase torácica de sábia.
hepatocarcinoma11, e situações incomuns
de hemotórax decorrentes de tumores
pulmonares primários, como o tumor REFERÊNCIAS
sarcomatoide de células escamosas do tipo
pseudoepitelioma14, além de tumores de 1. Skubitz KM, D’adamo DR. Sarcoma.
células germinativas e tumor Mayo Clinic Proceedings.
neuroectodérmico primitivo15. 2007;82(11):1409-32. doi:
No caso optou-se por realizar 10.4065/82.11.1409.
videotoracoscopia devido às imagens da 2. Filho, RJG. Tumores ósseos e
tomografia sugestivas de hemorragia e sarcomas dos tecidos moles. Einstein.
coágulos, situação em que a simples 2008;6(Supl 1):S102-S19.
drenagem de tórax não seria efetiva. A 3. Shimabukuro I, et al. Primary
conduta da segmentectomia foi baseada no pulmonary angiosarcoma presenting
achado de metástases com sangramento with hemoptysis and ground-glass
ativo5. Em pacientes com doenças opacity: A case report and literature
multifocais, como o do caso, é preferível o review. Tohoku Journal of
tratamento paliativo16. Apenas as duas Experimental Medicine.
lesões sangrantes foram ressecadas. 2015;237(4):273-8.
Em derrames pleurais malignos 4. Sedhai YR, Basnyat S, Golamari R,
recorrentes, um cateter pleural pode ser Koirala A, Yuan M. Primary pleural
posicionado, porém seu uso é mal definido angiosarcoma: Case report and
para o hemotórax15. Outras intervenções ao literature review. SAGE Open Med
hemotórax incluem: embolização arterial Case Rep.
como utilizado por Suoh17 (2021) em um 2020;8:2050313X20904595.
hemotórax por ruptura de metástase de doi:10.1177/2050313X20904595.
hepatocarcinoma17; toracoscopia e
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3342
Gonzatti et al.
Hemotórax paraneoplásico metastático de Schwannoma maligno: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

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e203. doi:
10.1016/[Link].2018.03.050. Recebido em: 01 Abril 2022
15. Morgan CK, Bashoura L, Aceito para publicação: 04 Outubro 2022
Balachandran D, Faiz S. Spontaneous Conflito de interesses: Não.
Hemothorax. Ann Am Thorac Soc. Fonte de financiamento: Nenhuma.
2015;12(10):1578-82. doi:
10.1513/AnnalsATS.201505-305CC. Endereço para Correspondência:
16. Gan S, Bannon PG. Spontaneous Matheus Henrique Gonzatti
malignant haemothorax: pulmonary E-mail: matheusgonzatti10@[Link]
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3342
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LINFADENITE MESENTÉRICA POR COVID-19 SIMULANDO APENDICITE AGUDA:

RELATO DE CASO
COVID-19 MESENTERIC LYMPHADENITIS SIMULATING ACUTE APPENDICITIS: CASE REPORT

Raisa Lima Pinheiro Lopes¹; Régis Ponte Conrado2; Paulo Henrique Silva Nunes2; Alexandra Mano
Almeida1; Annya Costa Araújo de Macedo Goes1; Marcelo Leite Vieira Costa3.

RESUMO
Introdução: A síndrome inflamatória multissistêmica grave associada ao SARS-CoV-2 em crianças
(MIS-C) é uma condição semelhante a outras síndromes hiperinflamatórias, como a síndrome do
choque tóxico e a doença de Kawasaki. Sintomas gastrointestinais, como dor abdominal intensa,
foram relatados como os mais comuns, podendo assemelhar-se ao abdome agudo, tornando-se, assim,
um desafio diagnóstico e terapêutico. A maioria dos pacientes de MIS-C com abdome agudo tiveram
diagnósticos não cirúrgicos, principalmente linfadenite mesentérica, seguido de ileocolite, líquido
abdominal livre, ascite, apendicolitos, íleo paralítico e peritonite séptica. Além de emergências
cirúrgicas, como apendicite aguda e íleo obstrutivo. Relato do caso: Paciente masculino, 14 anos,
com sintomas de febre alta, calafrios, mialgia intensa, cefaleia, hiporexia, diarreia e vômitos. Evoluiu
com sintomas abdominais exuberantes sugestivos de apendicite aguda, com dor abdominal localizada
em fossa ilíaca direita, sinal de blumberg presente, taquidispnéia e insuficiência respiratória.
Tomografias de tórax e abdome mostraram padrão em vidro fosco difuso e descartaram abdome agudo
cirúrgico, recebendo a hipótese diagnóstica de linfadenite mesentérica após visualização de linfonodos
aumentados de número e tamanho no mesentério e isolados na cadeia ilíaca externa direita. Paciente
apresentou piora rápida e progressiva do quadro multissistêmico evoluindo com insuficiência de
múltiplos órgãos e óbito. Após o óbito, foi confirmada infecção pelo coronavírus. Conclusão:
Linfadenite mesentérica deve ser considerada no diagnóstico diferencial de pacientes que apresentam
sintomas abdominais como abdome agudo, associados ao Coronavírus, principalmente naqueles com
MIS-C. O tratamento deve ser individualizado, diferenciando-os em patologias cirúrgicas ou manejos
clínicos
Palavras-chave: Abdome Agudo. COVID-19. Insuficiência de Múltiplos Órgãos. Apendicite.
Linfadenite Mesentérica.

ABSTRACT
Introduction: Severe multisystem inflammatory syndrome associated with SARS-CoV-2 in children
(MIS-C) is a condition similar to other hyperinflammatory syndromes such as toxic shock syndrome
and Kawasaki disease. Gastrointestinal symptoms, such as severe abdominal pain, have been
reported as the most common, and may resemble the acute abdomen, thus becoming a diagnostic
and therapeutic challenge. Most MIS-C patients with acute abdomen had non-surgical diagnoses,
mainly mesenteric lymphadenitis, followed by ileocolitis, free abdominal fluid, ascites, appendicoliths,
paralytic ileus, and septic peritonitis. In addition to surgical emergencies such as acute appendicitis
and obstructive ileus. Case report: Male patient, 14 years old, with symptoms of high fever, chills,
severe myalgia, headache, hyporexia, diarrhea and vomiting. He evolved with exuberant abdominal
symptoms suggestive of acute appendicitis, with abdominal pain located in the right iliac fossa and
Blumberg's sign, tachydyspnea and respiratory failure. Chest and abdomen CT scans showed a diffuse
ground-glass pattern and ruled out acute surgical abdomen, receiving the diagnostic hypothesis of
mesenteric lymphadenitis after visualization of lymph nodes increased in number and size in the
mesentery and isolated in the right external iliac chain. The patient presented a rapid and progressive
worsening of the multisystem condition, evolving to multiple organ failure and death. After death,
infection with the coronavirus was confirmed. Conclusion: Mesenteric lymphadenitis should be
considered in the differential diagnosis of patients who have abdominal symptoms such as acute
abdomen, associated with Coronavirus, especially in those with MIS-C. The treatment must be
individualized, differentiating them into surgical pathologies or clinical management.
Keywords: Abdomen, Acute. COVID-19. Multiple Organ Failure. Appendicitis. Mesenteric
Lymphadenitis.

_________________________________________________________________
1Hospital Universitário Walter Cantídio (HUWC-UFC), Cirurgia Geral - Fortaleza - CE - Brasil
2Universidade Federal do Ceará (UFC), Faculdade de Medicina - Fortaleza - CE - Brasil
3Hospital Universitário Walter Cantídio (HUWC-UFC), Cirurgia Oncológica - Fortaleza - CE - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3358

1
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223358
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

INTRODUÇÃO Transferido para hospital de referência no

A síndrome multissistêmica dia 03/05/2020 já instável com
inflamatória pediátrica temporariamente insuficiência respiratória. Foi avaliado pela
associada à infecção por SARS-CoV-2 ou cirurgia geral e clínica médica, sendo
simplesmente síndrome inflamatória decidido vaga de UTI urgente e, devido ao
multissistêmica (MIS-C) compreende um estado crítico e suspeita de Covid-19,
estado hiper-inflamatório com realizou-se coleta de swab nasal.
características semelhantes à síndrome do Tomografias de tórax e abdome mostraram
choque tóxico e uma forma atípica da padrão de infiltrado em vidro fosco difuso
doença de Kawasaki (DK) sobrepostas1-3. (Figura 1), derrames pleurais bilaterais,
Sintomas gastrointestinais, como dor derrame pericárdico e sinais de congestão
abdominal intensa, foram relatados como os venosa e linfática, além de descartarem
mais comuns4 , podendo assemelhar-se ao abdome agudo cirúrgico, recebendo a
abdome agudo, tornando-se, assim, um hipótese diagnóstica de linfadenite
desafio diagnóstico e terapêutico. Esses mesentérica após visualização de linfonodos
achados foram observados tanto em aumentados de número e tamanho,
crianças com teste positivo para COVID em esparsos no mesentério e isolados na cadeia
atividade, como em episódios prévios ilíaca externa direita, com dimensões de até
sugerindo que essa síndrome inflamatória 3,0cm x 2,0cm, de caráter inflamatório
não é mediada apenas por invasão direta do (Figura 2).
vírus, mas coincide com o desenvolvimento
de respostas imunes adquiridas ao SARS-
CoV-25.
Uma revisão de 385 casos relatou que
76,4% dos pacientes de MIS-C com abdome
agudo tiveram diagnósticos não cirúrgicos,
principalmente adenite mesentérica
(31,9%), seguido de ileocolite, líquido
abdominal livre, ascite, apendicolitos, íleo
paralítico e peritonite séptica. As
emergências cirúrgicas, como apendicite
aguda e íleo obstrutivo, ocorreram em 23%
dos casos analisados6.
O presente trabalho traz um caso de
síndrome inflamatória multissistêmica
associada a COVID-19, sendo o diagnóstico Figura 1. Tomografia dos pulmões com padrão
de linfadenite mesentérica aguda (LAM) de infiltrado em vidro fosco difuso.
sobreposto ao quadro abdominal agudo.

RELATO DO CASO
Paciente masculino, 14 anos, abre
caso no dia 27/04/2020, com sintomas de
febre alta, calafrios, mialgia intensa,
cefaleia, hiporexia, diarreia e vômitos,
procurando atendimento médico no dia
02/05, já em piora clínica e queda
importante do estado geral. Paciente
realizou a investigação para dengue com
hemogramas seriados, e evoluiu com
sintomas abdominais exuberantes
sugestivos de apendicite aguda, com dor
abdominal localizada em fossa ilíaca direita Figura 2. Tomografia de pelve: Linfadenite na
e sinal de blumberg presente, além do início cadeia ilíaca externa direita.
de quadro respiratório com taquidispnéia.
_________________________________________________________________
1Hospital Universitário Walter Cantídio (HUWC-UFC), Cirurgia Geral - Fortaleza - CE - Brasil
2Universidade Federal do Ceará (UFC), Faculdade de Medicina - Fortaleza - CE - Brasil
3Hospital Universitário Walter Cantídio (HUWC-UFC), Cirurgia Oncológica - Fortaleza - CE - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3358

2
Lopes et al.
Linfadenite mesentérica por COVID-19 simulando apendicite aguda: Relato de Caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Paciente apresentou piora rápida e pelo menos 2 órgãos e tempo de exposição

progressiva do quadro multissistêmico em ao coronavírus limítrofe em 4 semanas5,8.
UTI, em uso de ventilação mecânica e drogas Segundo Feldstein et al., entre os
vasoativas em altas doses, evoluindo com múltiplos exames realizados em pacientes
insuficiência de múltiplos órgãos e óbito no acometidos por MIS-C, pelo menos quatro
dia 05/05/2020. Após o óbito, foi estavam alterados, principalmente proteína
confirmado infecção pelo coronavírus em C reativa (PCR) aumentada, discreta
RT-PCR para COVID-19. plaquetopenia, linfopenia, neutrofilia,
ferritina aumentada, hipoalbuminemia e
DISCUSSÃO disfunção miocárdica; além de demonstrar
A MIS-C, teoricamente, pode ser que 80% dos pacientes necessitam de
causada por: efeitos diretos do vírus SARS- cuidados intensivos, 20% de ventilação
CoV-2; desregulação imune após a infecção mecânica e 4% receberam oxigenação por
pelo SARS-CoV-2; ou combinação dos dois membrana extracorpórea (ECMO)9.
mecanismos1,5. Níveis elevados de IL-6 e A inflamação gastrointestinal é uma
demais marcadores pró-inflamatórios das principais manifestações da MIS-C e
sugerem uma tempestade de citocinas como geralmente causa sintomas tão exuberantes
etiologia mais aceita, porém ainda temos e graves que se apresentam como abdome
diversas lacunas de conhecimento sobre o agudo, não sendo infrequente a realização
assunto. de intervenções cirúrgicas que
Em uma revisão sistemática e posteriormente se mostraram
metanálise com 992 crianças diagnosticadas desnecessárias. Tal proeminência dos
com MIS-C, a febre foi o sintoma mais sintomas gastrointestinais é uma das
frequente (em 95% dos casos), seguido por principais características que distingue a
alterações gastrointestinais (78%), MIS-C da doença de Kawasaki e da síndrome
cardiovasculares (75,5%), respiratórias do choque tóxico. Ainda não foi esclarecido,
(55,3%) e neurológicas (30,6%), enquanto nos casos de abdome agudo cirúrgico em
19,6% dos pacientes tiveram lesão renal vigência de MISC, se a mesma é causa direta
aguda. Dos 992 pacientes, 225 (22,7%) ou apenas mimetizador. Na maioria dos
apresentaram manifestações semelhantes à casos, exames histológicos apontaram para
DK, com rash em 59% e conjuntivite em 52% inflamação linfocítica intensa do intestino e
desses pacientes. Nessa mesma revisão parede dos vasos, levando a linfadenite
sistemática, 47% dos pacientes mesentérica ou inflamação e edema do íleo
apresentaram troponina ou peptídeo terminal e/ou cólon ascendente (ileíte
natriurético significativamente elevado terminal/ileocolite)1,6,8.
indicando lesão miocárdica e 1,4% Segundo a revisão de Rouva G. et al,
desenvolveram arritmia7. fica clara a difícil distinção entre os casos de
Dentre os fatores epidemiológicos abdome agudo em crianças com MIS-C e
descritos, há uma tendência em faixas COVID-19 entre patologias cirúrgicas
etárias pediátricas acima de 8-10 anos e leve verdadeiras de casos com manifestações
predileção pelo sexo masculino. gastrointestinais não cirúrgicas, tornando-
Comorbidades como imunodeficiências e se importante a complementação com
entidades pulmonares prévias, como asma e exames de imagens abdominais, entre eles a
hiperreatividade brônquica, são relevantes. ultrassonografia (USG), que chega a
Além disso, tem-se a obesidade como fator apresentar valores de sensibilidade de 100%
prognóstico pior para o paciente em questão, e especificidade 83,3% no diagnóstico
que estava acima do percentil 85 para sexo diferencial de abdome agudo. Além disso,
e idade3. pode-se lançar mão da tomografia
De acordo com a OMS, a definição de computadorizada (TC), com indicação
critérios para MIS-C inclui apresentação precisa em casos duvidosos que necessitem
clínica, marcadores inflamatórios elevados, maior elucidação diagnóstica, como o relato
evidência de infecção ou contato com em questão, evitando, assim, uma
pacientes com COVID-19 e exclusão de abordagem cirúrgica sem benefício para o
outras causas microbianas óbvias de paciente6.
inflamação e infecção. Já pela Centers for Embora a linfadenite mesentérica
Disease Control and Prevention (CDC), seja frequentemente uma condição
soma-se o envolvimento multissistêmico de autolimitada que afeta crianças e adultos
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3358
Lopes et al.
Linfadenite mesentérica por COVID-19 simulando apendicite aguda: Relato de Caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

jovens, é o diagnóstico alternativo mais 7. Sood M, Sharma S, Sood I, Sharma K,

frequente de apendicite aguda e Kaushik A. Emerging Evidence on
intussuscepção intestinal. A dor abdominal Multisystem Inflammatory Syndrome
nesta condição geralmente desaparece em 2- in Children Associated with SARS-
3 semanas e os cuidados envolvem suporte CoV-2 Infection: a Systematic Review
com hidratação, alívio da dor e anti- with Meta-analysis. SN Compr Clin
inflamatórios10. A hipótese de LAM deve ser Med. 2021;3(1):38-47.
considerada no diagnóstico diferencial de doi: 10.1007/s42399-020- 00690-6.
pacientes que apresentam sintomas 8. Hoste L, Van Paemel R, Haerynck F.
abdominais como abdome agudo, Multisystem inflammatory syndrome
associados ao Coronavírus, principalmente in children related to COVID-19: a
naqueles com MIS-C, e o tratamento deve systematic review. Eur J Pediatr.
ser individualizado, diferenciando-os em 2021;180(7):2019-34.
patologias cirúrgicas ou manejos clínicos. doi: 10.1007/s00431-021-03993-5.
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3. Kabeerdoss J, Pilania RK, Karkhele R,
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e288. doi: 10.1016/S1473- Aceito para publicação: 03 Setembro 2022
3099(20)30651-4. Conflito de interesses: Não.
6. Rouva G, Vergadi E, Galanakis E. Fonte de financiamento: Nenhuma.
Acute abdomen in multisystem
inflammatory syndrome in children: A Endereço para Correspondência:
systematic review. Acta Paediatr. Raisa Lima Pinheiro Lopes
2022;111(3):467-72. E-mail: raisallopes7@[Link]
doi: 10.1111/apa.16178.
4
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3358
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223362
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

TRANSPLANTE HEPÁTICO EM PACIENTE PEDIÁTRICO COM SITUS AMBIGUUS:

UM RELATO DE CASO
LIVER TRANSPLANTATION IN A PEDIATRIC PATIENT WITH SITUS AMBIGUUS: A CASE REPORT

Gabrielle Ruthes Fragoso¹; José Sampaio Neto1,2; Camila Moraes Marques1; Rhayane Duarte Rabelo1;
Bruna Markowicz Amorim de-Souza1; Elisangela de Mattos e Silva1,2.

RESUMO
Introdução: A síndrome heterotáxica esquerda ou com poliesplenia é uma condição rara caracterizada
por arranjo anormal dos órgãos torácicos e abdominais, e pode estar relacionada à atresia de vias biliares,
indicação mais comum de transplante hepático na criança. Existem poucos relatos na literatura de
transplantes hepáticos em pacientes com atresia de vias biliares associada a Situs inversus ou ambiguus,
porém estas condições associadas tornam o procedimento ainda mais desafiador. Relato do caso:
Paciente feminina com icterícia obstrutiva de início após cinco semanas de vida, colúria e acolia,
confirmado mais tarde com atresia de vias biliares, sem indicação de cirurgia de Kasai. Após indicado o
transplante hepático, os exames de imagem que mostraram Isomerismo esquerdo, configurando um caso
de maior desafio técnico cirúrgico. O transplante hepático foi realizado com doador vivo, recebendo o
segmento hepático lateral esquerdo, implantado em sua posição anatômica habitual. O pós-operatório
ocorreu sem intercorrências relacionadas às particularidades anatômicas associadas a esta malformação.
Conclusão: Pacientes com situs ambiguus (SA) representam um desafio extra para o transplante hepático,
tornando o procedimento cirúrgico mais complexo. A dissecção e hepatectomia requer atenção especial
devido a orientação em espelho das estruturas e da anatomia vascular. O transplante hepático é possível
nestes casos, porém é de extrema importância o estudo detalhado da anatomia, notadamente da anatomia
vascular, previamente ao procedimento.

Palavras-chave: Transplante. Transplante de Fígado. Isomerismo. Ductos Biliares. Relatos de Casos.

ABSTRACT
Introduction: Left heterotaxy syndrome with polysplenia is a rare condition characterized by an abnormal
arrangement of the thoracic and abdominal organs and can be related to biliary duct atresia, the most
common indication of liver transplantation in children. These patients have technical and anatomical
particularities for liver transplantation, making the surgical procedure challenging. There are few1 reports
in the literature of liver transplants in patients with biliary tract atresia associated with Situs Inversus or
ambiguous. Case report: Female patient with obstructive jaundice after five weeks of life, choluria, and
acolia, was diagnosed with biliary duct atresia, without indication of Kasai surgery. After indication of liver
transplantation, she underwent imaging tests that showed left Isomerism, constituting a case with an
extra surgical technical challenge. Liver transplantation was performed with a living donor, receiving the
left lateral hepatic segment that was implanted in its usual anatomical position. The postoperative period
occurred without complications regarding the anatomical peculiarities associated with this malformation.
Conclusion: Patients with situs ambiguous (AS) present challenges for liver transplantation, making the
surgical procedure even more complex. Dissection and hepatectomy require special attention due to the
virtual mirror structures and vascular anatomy. Liver transplantation is possible in these cases, but it is
extremely important to plan and study in detail the anatomy, especially the vascular anatomy, prior to the
procedure.

Keywords: Liver Transplantation. Isomerism. Heterotaxy Syndrome. Case Reports. Cholestasis,

Extrahepatic.

INTRODUÇÃO esquerda ou com poliesplenia o arranjo

A síndrome heterotáxica ou situs anormal dos órgãos torácicos e abdominais
ambiguus (SA) é definida como um arranjo está associado à presença de múltiplos
anormal de órgãos e vasos associado a baços, sendo uma condição complexa e rara,
dismorfismos. Na síndrome heterotáxica
_________________________________________________________________
1Faculdades Pequeno Príncipe - Curitiba - PR - Brasil
2Hospital Pequeno Príncipe - Curitiba - PR - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3362

1
Fragoso et al.
Transplante hepático em paciente pediátrico com situs ambiguus: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

que acomete 1 a cada 10.000 nascidos

vivos1.
A atresia de vias biliares caracteriza-
se pela presença de ductos biliares
hepáticos e/ou comuns obliterados por
tecido fibroso com etiologia não
completamente conhecida, e representa a
principal indicação de transplante hepático
na população pediátrica1.
O objetivo deste trabalho é relatar um
caso de transplante hepático em criança
com atresia de vias biliares associada a situs
ambiguus, bem como seus desafios técnicos Figura 1B. Angiotomografia de abdome,
e particularidades cirúrgicas. O trabalho foi mostrando fígado deslocado para a esquerda (a),
aprovado pelo comitê de ética do hospital poliesplenia à direita (b) e estômago rodado (c).
sob o registro: 5.204.913.

RELATO DO CASO
Paciente feminina, com icterícia
obstrutiva após cinco semanas de vida,
colúria e acolia, foi submetida a biópsia
hepática aos 2 meses, que confirmou o
diagnóstico de atresia de vias biliares. Pelos
achados anatomopatológicos de colangite
moderada e fibrose portal grau 3, não foi
indicada cirurgia de Kasai naquele momento
e a paciente foi encaminhada ao serviço de
Transplante Hepático aos 7 meses e 15 dias, Figura 1C. Angiotomografia mostrando artéria
pesando aproximadamente 7Kg. Após hepática e veia porta.
exames de imagem para triagem e preparo
cirúrgico, a paciente foi diagnosticada com A paciente foi submetida a
isomerismo esquerdo, que não havia sido transplante hepático com doador vivo,
suspeitado no US realizado no momento do recebendo o segmento lateral esquerdo,
início do quadro. implantado em sua posição anatômica
A angiotomografia mostrou habitual. A dissecção cirúrgica do fígado e
heterotaxia esquerda, com poliesplenia, vascularização foi dificultada pela imagem
veias hepáticas pérvias drenando em espelho e particularidades vasculares,
diretamente no átrio D, tronco arterial porém ocorreu sem intercorrências (Figura
visceral comum dando origem a artéria 2).
hepática e aos ramos jejunais, agenesia da
cauda do pâncreas e má-rotação intestinal
(Figuras 1A, 1B, 1C).

Figura 2. Detalhes da anatomia do paciente com

Situs inversus. 1: Fígado em quadrante superior
Figura 1A. RX com sonda nasogástrica esquerdo; 2: Ligamento redondo; 3: Estômago
mostrando inversão gástrica. em posição espelhada.

2
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3362
Fragoso et al.
Transplante hepático em paciente pediátrico com situs ambiguus: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

O explante pesou 370 gramas e o correção cirúrgica2. A síndrome heterotáxica

implante pesou 245 gramas. As pode estar associada com poliesplenia ou
anastomoses vasculares foram realizadas com asplenia1.
sem necessidade de interposição de enxertos Os casos de situs inversus tem a
e permitiram bom posicionamento do prevalência de 1,1 a cada 10.000 nascidos
segmento lateral esquerdo do doador em vivos, de acordo com o National Birth
posição anatômica na criança (Figura 3). Defects Prevalence Study. Nesses casos,
foram mais comuns mães com menos de 20
anos de idade, de etnias não-branca, e com
parto prematuro3. No caso aqui descrito,
tratava-se de paciente do sexo feminino, sem
malformação cardíaca associada, mãe
branca e com 32 anos de idade.
Dos pacientes com Situs inversus e
atresia biliar, 25% terão outras alterações
anatômicas além da rotação dos órgãos4. No
presente caso, a síndrome mostrou-se com
clínica de heterotaxia com isomerismo
esquerdo, poliesplenia, má-rotação
intestinal e atresia de vias biliares. A
investigação inicial permitiu o diagnóstico
Figura 3. Aspecto final após transplante. A- de atresia de vias biliares, porém o
Segmento lateral esquerdo transplantado; B- diagnóstico de Situs ambiguus só foi
Área cruenta do enxerto; C- Alça biliar/ estabelecido durante a realização dos
anastomose biliodigestiva. exames pré-operatórios do transplante
hepático, uma vez que o fígado não era
A cirurgia foi bem sucedida e seguiu totalmente invertido, mas sim deslocado
os protocolos da instituição. No 5º dia de para hipocôndrio esquerdo. O planejamento
pós-operatório a paciente apresentou através de estudos de imagem em um
sangramento de varizes esofágicas paciente com SA é de extrema importância,
préexistentes, de difícil controle com especialmente para a prevenção de possíveis
medidas clínicas, necessitando endoscopia dificuldades técnicas relacionadas aos
digestiva alta no 8º dia de transplante, que procedimentos.
resultou em perfuração intestinal durante o A dificuldade técnica mais importante
exame. Foi submetida emergencialmente à do transplante hepático de adultos com
rafia da perfuração, e evoluiu sem outras situs ambiguus é a incompatibilidade entre
intercorrências cirúrgicas. Ainda no pós- o enxerto e o sítio de implantação no
operatório, em exame de rotina, conforme quadrante superior esquerdo. Entretanto,
protocolo institucional, apresentou na maioria dos casos, mesmo enxertos
resultado positivo para CMV grandes podem ser acomodados no sítio de
(citomegalovírus), que foi tratado por 14 dias transplante, com alterações leves do mesmo,
com ganciclovir e evoluindo com carga viral sendo realizada a redução do enxerto, com
inferior ao limite mínimo de quantificação ou sem fechamento abdominal tardio. Já
(300 cópias/mL). Após alta hospitalar, a nas crianças, esta não é a maior
paciente segue em acompanhamento preocupação, já que o enxerto representa,
ambulatorial sem outras intercorrências até na maioria das vezes, o segmento lateral
o momento, com dezesseis meses de follow esquerdo do doador e já ocuparia o
up. epigástrio e o quadrante superior esquerdo
do receptor.
DISCUSSÃO Especial atenção deve ser dada à
Os casos de Situs inversus (SI) dissecção cirúrgica do sítio receptor, devido
geralmente estão associados com às alterações anatômicas decorrentes da
polimalformações, principalmente apresentação em espelho, notadamente:
malformações cardíacas e abdominais, risco de paralisia no nervo frênico, a posição
podendo ser completo ou incompleto, e com da veia porta em relação ao duodeno, origem
ou sem inversão cardíaca associada. Muitas da artéria hepática, ausência de veia cava
das malformações abdominais necessitam inferior e drenagem venosa do fígado5.
3
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3362
Fragoso et al.
Transplante hepático em paciente pediátrico com situs ambiguus: um relato de caso
___________________________________________________________________________________Relato de caso

Variações anatômicas, especialmente 2. Chinya A, Naranje K, Mandelia A. Situs

vasculares, aumentam as dificuldades inversus abdominalis, polysplenia,
técnicas e o risco de mortalidade. Em complex jejunal atresia and
transplantes de doadores vivos, é necessário malrotation in a neonate: A rare
cuidado adicional, pois o enxerto de doador association. Int J Surg Case Rep.
vivo apresenta vasos mais curtos na maioria 2019;56:93-5.
dos casos e a possibilidade de enxertos doi: 10.1016/[Link].2019.02.016.
vasculares é limitada. 3. Huss-Bawab J, Szymanski LJ. Situs
Matsubara K et al. relataram 4 casos Inversus Totalis. Acad Forensic Pathol.
de pacientes pediátricos com atresia de vias 2018;8(4):957-63.
biliares e SI submetidos a transplante doi: 10.1177/1925362118821495.
hepático com sucesso, reforçando a 4. Edgerton CA, Gross M, Kasi N, Hewitt
importância da especial atenção aos W, Edmondson S, Rohan VS, et al.
detalhes anatômicos a possíveis “Mirror, Mirror on the Wall”… Pediatric
modificações técnicas necessárias. Dois liver transplantation in the case of
casos submetidos a transplante com doador situs inversus totalis with a disrupted
vivo, necessitaram interposição de enxerto inferior vena cava. Pediatr Transplant.
venoso (veia mesentérica inferior e veia 2018;22(5):e13218.
ovariana) para anastomose da veia porta6. doi: 10.1111/petr.13218.
Takeda et al. relataram 6 casos de 5. Takeda M, Sakamoto S, Uchida H,
transplante hepático em pacientes com Yoshimura S, Shimizu S, Hirata Y, et
atresia de vias biliares associada a Situs al. Technical Considerations in Liver
inversus e concluíram que receptores com Transplantation for Biliary Atresia
veia porta pré- duodenal estão expostos a With Situs Inversus. Liver Transpl.
um risco maior de complicações vasculares 2019;25(9):1333-41.
e requerem enxertos vasculares em alguns doi: 10.1002/lt.25484.
casos5. No caso relatado neste artigo, não 6. Matsubara K, Fujimoto Y, Kamei H,
foram necessários enxertos vasculares e não Ogawa K, Kasahara M, Ueda M, et al.
houveram complicações pós-operatórias Living donor liver transplantation for
relacionadas diretamente a anatomia ou biliary atresia complicated by situs
técnica operatória. inversus: Technical highlights. Liver
Transpl. 2005;11(11):1444-7.
CONCLUSÃO doi: 10.1002/lt.20584.
Pacientes com Situs ambiguus ou
Situs inversus associado a atresia de vias
biliares representam desafios técnicos e
anatômicos adicionais para o transplante de
fígado. A dissecção e hepatectomia requer
atenção especial devido a imagem em
espelho das estruturas e preocupação com a
anatomia vascular.
O transplante hepático é possível
nestes casos, porém é de extrema
importância o planejamento e estudo
detalhado da anatomia, notadamente da
anatomia vascular, previamente ao
procedimento cirúrgico.

REFERÊNCIAS Recebido em: 03 maio 2022

Aceito para publicação: 12 Setembro 2022
1. Allarakia J, Felemban T, Khayyat W, Conflito de interesses: Não.
Alawi A, Mirza A, Alkhazal B, et al. Fonte de financiamento: Nenhuma.
Biliary atresia with an unusual
abdominal orientation: A case report. Endereço para Correspondência:
Int J Surg Case Rep. 2019;55:152-5. Elisangela de Mattos e Silva
doi: 10.1016/[Link].2019.01.028. E-mail: elismattos@[Link]

4
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3362
DOI: 10.30928/2527-2039e-20223383
_______________________________________________________________________________________Relato de caso

ALÇA ARTERIAL SUBCLÁVIO-AXILAR PARA HEMODIÁLISE

ARTERIAL LOOP SUBCLAVIAN-AXILLARY FOR HEMODIALYSIS

Esdras Marques Lins¹; Allan Lemos Maia1; André Rogério Kobayashi1; Fernanda Appolonio Rocha1;
Simone Cristina Soares Brandão2; Paulo Fernandes Saad3; Juliana Campos de Andrade Lima Silveira4;
Zaira Ranniere Ferreira de-Menezes4; Wesley Araújo1.

RESUMO
Introdução: Os pacientes portadores de doença renal crônica (DRC) têm apresentado aumento da
sobrevida, ao longo dos anos, com evolução da terapia de substituição renal. Diante disso, a falência de
acesso vascular é cada vez mais comum. Portanto, a alça arterial pode ser alternativa para estes
pacientes. Relato do caso: Este relato apresenta o caso de um paciente DRC em HD que apresentou
falência de acesso venoso para hemodiálise (HD). Foi optado por confecção de alça arterial com prótese
de PTFE axilar. Evoluiu bem por 1 ano e 5 meses, realizando HD por esse acesso, até apresentar
trombose de enxerto. Foi submetido a uma trombectomia, porém apresentou precocemente nova
trombose da alça. Paciente evoluiu com agravamento do quadro clínico necessitando de doses altas de
droga vasoativa, o que impossibilitou novo procedimento. Optado na ocasião por paliação exclusiva até
o óbito por impossibilidade de ser submetido à qualquer tipo de diálise renal. A alça arterial apresentou-
se como um1 procedimento seguro, que possibilita sobrevida maior que um ano e que talvez possa ser
realizado mais precocemente em pacientes com grande dificuldade de acesso venoso. Este caso é o
primeiro relatado na literatura brasileira.
Palavras-chave: Diálise Renal. Fístula Artério-Arterial. Implante de Prótese Vascular. Fístula
Arteriovenosa.

ABSTRACT
Introduction: Patients with chronic renal insufficiency (CRI) have shown increased survival over the
years, with evolution of renal replacement therapy. Therefore, vascular access failure has became
increasingly common. Therefore, the arterial loop may be an alternative for these patients. Case report:
This report presents the case of a patient with CRI who presented venous access failure for hemodialysis
(HD). It was decided to make an arterial loop with an axillary PTFE prosthesis. He progressed well for 1
year and 5 months, performing HD through this access, until he presented graft thrombosis. He was
submitted to thrombectomy, but he presented early new loop thrombosis. The patient evolved with
worsening of the clinical picture, requiring high doses of vasoactive drug, which made a new procedure
impossible. At the time, he opted for exclusive palliation until death due to the impossibility of undergoing
HD. The arterial loop was presented as a safe procedure, which allows for survival greater than one year,
and which perhaps could be performed earlier in patients with great difficulty in venous access.
Keywords: Renal Dialysis, Arterio-Arterial Fistula, Blood Vessel Prosthesis Implantation, Arteriovenous
Fistula.

INTRODUÇÃO hemodiálise (HD) têm aumentado ao longo

Os pacientes portadores de doença dos anos, situação preocupante, pois sua
renal crônica (DRC) têm apresentado presença está relacionada com uma série de
aumento da sobrevida, ao longo dos anos, complicações e impossibilitam, em algumas
com evolução da terapia de substituição vezes, a confecção futura de uma fístula
renal. Em decorrência disso, alguns arteriovenosa (FAV) que é o acesso vascular
pacientes têm encontrado grande entrave no ideal1.
aumento ainda maior da longevidade: a Diante da maior sobrevida do
falência de acesso vascular. O número de paciente com DRC e da dificuldade para
pacientes que utilizam cateter para confecção da FAV diante da falência de
_________________________________________________________________
1Universidade Federal de Pernambuco, Cirurgia Vascular do HC/EBSERHUFPE - Recife - PE - Brasil
2Universidade Federal de Pernambuco, Área Acadêmica de Medicina Clínica CCM, UFPE - Recife - PE - Brasil
3Universidade Federal do Vale do São Francisco, Cirurgia Vascular do Hospital Universitário de Petrolina - Petrolina

- PE - Brasil
4Universidade Federal de Pernambuco, Nefrologia do HC/EBSERHUFPE - Recife - PE - Brasil

Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3383

1
Lins et al.
Alça Arterial Subclávio-axilar para hemodiálise
___________________________________________________________________________________Relato de caso

acesso vascular cada vez mais comum, é necessitando de droga vasoativa. Sem
necessário pensar em alternativas para possibilidade de HD foi tentada diálise
estes pacientes. Esse relato descreve um peritoneal que não foi efetiva, vindo a falecer
caso de um paciente em falência de acesso em 11/02/22.
vascular, que foi submetido à confecção de
uma alça arterial com prótese de PTFE, um
novo tipo de acesso para HD. Mesmo já
tendo sido descrita na literatura
internacional, não há relatos na literatura
científica brasileira do uso desta técnica
apesar de que pacientes já foram
submetidos a ela na cidade de Petrolina e
Recife no estado de Pernambuco2,3.

RELATO DO CASO
Paciente, sexo masculino, 36 anos,
com história de meningomielocele,
submetido a correção cirúrgica na infância.
Em decorrência da doença, apresentava
paraplegia e bexiga neurogênica. Evoluiu
para perda de função renal, sendo
necessária diálise peritoneal (DP) em 2009.
Entrou em HD em 2012 devido à
impossibilidade de DP. Foi submetido a
múltiplos acessos vasculares (cateter e Figura 1. Alça arterial. Angiografia
intraoperatória.
fístulas) entre 2013 e 2016.
Em 2018, já foi encaminhado para
priorização para transplante renal por
DISCUSSÃO
apresentar oclusão de tronco venoso
Dados do censo brasileiro de diálise
braquiocefálico esquerdo e estenose em veia
dão conta que o número de pacientes em HD
subclávia direita, porém, a cirurgia foi
e em uso de cateteres centrais têm
contraindicada pois o paciente apresentava
aumentado ao longo dos anos. Em
oclusão de veia cava inferior. Após ser
consequência, a falência de acesso vascular
submetido a vários implantes de cateteres
se torna mais comum e é necessário pensar
em posição não caval ou transhepático, o
em alternativas para esses pacientes1.
paciente já não apresentava sítios
A aplicação de cateteres
vasculares que permitissem uma HD efetiva.
translombares e trans-hepáticos tem sido
Em agosto de 2020, diante da
alternativa importante, porém o risco de
inexistência de acesso arteriovenoso e da
infecção e a patência por longo prazo são um
impossibilidade do transplante renal, e com
empecilhos para uso destes dispositivos
a caracterização foi decidido pela confecção
como acesso definitivo. Poucos estudos
de alça arterial subclávio- axilar com prótese
avaliaram o uso de pontes diretas para o
de PTFE (em região peitoral esquerda,
átrio direito como uma medida extrema nos
supramamilar).
casos de falência vascular, porém apresenta
Paciente passou a apresentar HD
complicações potencialmente graves como
efetiva, apresentando características
falência cardíaca por aumento da pré-carga
especiais: fluxo de diálise 200mL por minuto
e relacionadas à cirurgia, como
e quatro sessões semanais). Em janeiro de
mediastinite2,3.
2022, paciente apresentou primeira oclusão
Diante da baixa durabilidade dos
da alça arterial, sendo submetido à
cateteres e do alto risco cirúrgico das pontes
trombectomia. Após 15 dias desta cirurgia,
para o átrio, as alças arteriais podem se
apresentou nova oclusão e foi submetido à
tornar alternativas úteis nos casos de
confecção de uma nova alça arterial
falência de acesso vascular. Existem alguns
subclávio-axilar com prótese de PTFE à
relatos de casos e poucas séries de casos,
esquerda, porém houve nova oclusão da
realizados fora do Brasil que mostram
prótese após 15 dias da nova cirurgia.
patência maior da alça arterial e taxas de
Paciente evoluiu em estado grave na UTI,
2
Relatos Casos Cir. 2022;8(4):e3383
Lins et al.
Alça Arterial Subclávio-axilar para hemodiálise
___________________________________________________________________________________Relato de caso

infecção menores que os cateteres e pontes occlusion, a new approach. Ann Vasc
para o átrio. Nestas séries a artéria axilar foi Surg. 2009 Jul;23(4):465-8.
a mais utilizada, com melhores resultados doi: 10.1016/[Link].2009.01.001.
que artéria braquial e artéria femoral. A 4. Stephenson MA, Norris JM, Mistry H,
trombose do enxerto ocorreu de 20-42% dos Valenti D. Axillary-axillary interarterial
enxertos, porém foi bem tolerada na maioria chest loop graft for successful early
dos pacientes que utilizaram a prótese hemodialysis access. J Vasc Access.
axilar, devido a rica rede de circulação 2013 Nov;14(3):291-4.
colateral para o membro superior. No caso doi: 10.5301/jva.5000121.
estudado, na ocasião da trombose da alça 5. Mohamed IH, Bagul A, Doughman T,
arterial só aconteceu após cerca de 1 ano e Nicholson ML. Axillary-axillary loop
meio da cirurgia, período de uso bem graft for hemodialysis access. J Vasc
superior à média de tempo de uso da ponte Access. 2011;12(3):262-3.
atrial e do cateter trans-hepático3. doi: 10.5301/JVA.2011.6215.
As principais limitações para uso da 6. Fareed A, Zaid N, Alkhateep YM.
alça arterial são: fluxo de diálise baixo e Axillary artery loop interposition graft
impossibilidade de administração de drogas (AALG) as unusual access for
na prótese da alça. A média de fluxo hemodialysis. Int Surg J.
alcançada é de 165mL/min. No caso 2017;4(12):3853-7. doi:
apresentado, o paciente precisou realizar 4 10.18203/2349- 2902.isj20175154.
turnos de diálise por semana para atingir
diálise efetiva. O fluxo arterial para as
extremidades são naturalmente de alta
resistência o que explica a impossibilidade
de hemodiálise com alto fluxo4-6.
A baixa morbidade e boa efetividade
pode tornar a alça arterial alternativa em
pacientes sem sítios venosos para novas
fístulas e em falência de sítios vasculares
usuais de cateteres de longa permanência.
Deve ser realizada preferencialmente em
pacientes que tenham fácil acesso a serviço
especializado, tendo em vista a relevante
possibilidade de necessidade de cirurgia de
urgência para trombectomia.

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DOI: 10.30928/2527-2039e-20223419
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INFRAHYOID MYOCUTANEOUS FLAP IN HEAD AND NECK DEFECTS: A SINGLE

INSTITUTION EXPERIENCE
RETALHO MIOCUTÂNEO INFRA-HIÓIDEO EM DEFEITOS DE CABEÇA E PESCOÇO: EXPERIÊNCIA
DE UMA ÚNICA INSTITUIÇÃO

Marianne Yumi Nakai¹; Lucas Ribeiro Tenório1; Antonio Augusto Tupinambá Bertelli1; Júlio Patrocínio
Moraes1; Marlos Cortez Sampaio1; Juliana Maria de Almeida Vital1; Marcelo Benedito Menezes1; Antonio
José Gonçalves1.

ABSTRACT
Introduction: The infrahyoid flap is a pedicled flap with a simple harvesting technique. It may be an
alternative for free flaps in elderly or patients with multiple comorbidities. This article evaluates 15
patients submitted to reconstruction of head and neck defects. Case report: Case series of patients
submitted to infrahyoid flap reconstruction in a referral center. We evaluate surgical and functional
outcomes associated with reconstruction with infrahyoid flap from November of 2013 to May of 2017.
Conclusion: Infrahyoid flap is a thin and flexible flap with low rates of complications and does not require
another surgical team. The majority of the patients had complete functional rehabilitation.
Keywords: Reconstructive Surgical Procedures. Myocutaneous Flap. Surgical Flaps. Head and Neck
Neoplasms.

RESUMO
Introdução: O retalho infra-hióideo é um retalho pediculado com uma técnica relativamente simples de
confecção. Pode ser uma alternativa para retalhos livres em idosos ou pacientes com múltiplas
comorbidades. Este artigo avalia 15 pacientes submetidos à reconstrução de defeitos de cabeça e pescoço.
Relato do caso: Série de casos de pacientes submetidos à reconstrução com retalho infra-hióideo em um
centro de referência. Avaliamos os resultados cirúrgicos e funcionais associados à reconstrução com
retalho infra-hióideo de novembro de 2013 a maio de 2017. Conclusão: O retalho infra-hióideo é um
retalho fino e flexível com baixas taxas de complicações e não requer outra equipe cirúrgica. A maioria
dos pacientes teve reabilitação funcional completa.
Palavras-chave: Retalhos Cirúrgicos. Retalho Miocutâneo. Neoplasias de Cabeça e Pescoço.

requirements, such as special training,

INTRODUCTION tools, thorough postoperative care and not
Head and Neck defects usually all patients are suitable5,10,11.
impose reconstructive challenges, because The infrahyoid myocutaneous flap is
it is a restricted anatomic area with thin and pliable and it is pedicled on the
functionally important and complex superior thyroid vessels. Except from the
structures. Moreover, it has a social role posterior branch, all ramifications of the
since it is an exposed area1. In addition to superior thyroid artery irrigate the
oncological principles, preoperative infrahyoid muscle and its overlying skin2,12.
planning must define a suitable These features provide a versatile and
reconstructive method for each case. The reliable flap for various head and neck
aims of head and neck reconstructive sites5,12,13.
surgery are proper wound healing, restore Clairmont and Conley, in 1977, first
residual function and acceptable aesthetic described a transposition of myofascial flap
outcomes2-4. with the infrahyoid muscles for floor of the
Microvascular reconstruction is the mouth defects, preserving the superior
preferred method for head and neck thyroid artery and ansa cervicalis14. Later,
reconstruction with a wide variety of flaps Elichar et al. enclosed the overlying skin to
and a success rate greater than 95% for the the flap for laryngotracheal defects, but
radial forearm flap, for instance5-10. On the with a double pedicle from both superior
other hand, free tissue transfer has special and inferior thyroid arteries, thus with a
_________________________________________________________________
1Santa Casa de São Paulo School of Medical Science, Surgery, Head and Neck Division - São Paulo - SP - Brasil

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1
Nakai et al.
Infrahyoid Myocutaneous Flap in Head and Neck Defects: A single institution experience
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limited arch of rotation15. However, Wang et between November 2013 to October 2017.
al. in 1986 was the first to describe an The exclusion criteria was loss of follow up.
English publication with the surgical A total of fifteen patients were included in
technique and results in 112 cases, the study and no patients were excluded.
reporting an easy and rapid method with Functional outcomes (swallowing and
good functional results16. respiration) were evaluated by the
Despite a limited arch of rotation, it maintenance of the feeding tube and/or
has been described for the reconstruction a tracheostomy in the follow up.
reasonable range of sites, such oral cavity Complications associated with the
(Figure 1), pharynx, cervical trachea, reconstruction were defined as total or
iatrogenic esophageal fistula5,7,17-23. The partial loss of the flap, fistulae and wound
infrahyoid flap is suitable for medium size infection.
defects, with its dimensions defined by the This study has IRB approval from
length of the patient’s neck, with an Santa Casa de São Paulo Faculty of Medical
average of length of 7,0cm and width of Sciences (2.525.313) (CAAE:
4,0cm, reaching a maximum of 10,0 x 82943918.5.0000.5479) and was
5,0cm respectively6. conducted with the ethical standards of the
committee on human experimentation of
the institution in accord with the Helsinki
Declaration of 1975 as revised in 1983. A
written consent for this study was provided
by all involved patients.
Oncological cases were staged
according to the 7 th edition of TNM
classification by Union Internationale
Contre le Cancer/American Joint
Committee on Cancer, with initial clinical
stage and then definite pathological
staging24.
Complications and functional
outcomes were collected until December,
2017, with medical and speech pathologist
assessment evaluated on follow-up
consultations.
Figure 1. Step by step of oral cavity
reconstruction with homolateral Infra-Hyoid
Descriptive statistics was used to
flap for invasive SCC of the mouth. A: Skin flap report the results. Range and central
design. B: Image showing the flap after making tendency measures were used to describe
incisons. C: Image showing the flap ready for numeric scale variables. Total count and
rotation. D: Image showing flap rotation. E: frequency were used to describe categorical
Image of the mouth defect with bone exposure. variables.
F: Final aspect of the reconstruction.
RESULTS
This study aims to evaluate surgical From November 2013 to October
and functional outcomes associated with 2017, 15 patients (4 women and 11 men)
reconstruction of head and neck resection underwent reconstruction of head and neck
with infrahyoid myocutaneous flap, defects with infrahyoid myocutaneous flap.
regarding duration of hospital stay; From these cases, 13 underwent
incidence and complexity of complications, oncological resection with neck dissection
oncological staging (if applicable), and the flap was harvested from either the
functional outcomes and mortality. side not dissected, or the side of neck
dissection. In non-oncological cases, the
CASE REPORT flaps were ipsilateral to the defect. The flap
The present study was a case series must be outlined before the neck incision
that included all patients submitted to and dissection. In such procedures, the
head and neck surgery with infrahyoid flap skin and platysma around the flap are
in a reference single center in the period incised before the neck dissection and the
skin paddle is sutured to strap muscles
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Infrahyoid Myocutaneous Flap in Head and Neck Defects: A single institution experience
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fascia, avoiding the skin paddle shearing. were ipsilateral to the neck dissection, with
The main indications of the flap were 8 cases of selective neck dissection and 2
functional reconstruction of the mouth to modified radical neck dissection. The latter
preserve tongue mobility, and had no flap necrosis.
reconstruction of the floor of mouth to Before the outlining and skin
avoid communication with the neck. incision, the flap was evaluated regarding
The patients’ ages ranged from 43 to size and shape of the skin paddle and
75 years, with a median age of 63,6 years. possibility to reach the defect site.
This series consisted of 13 oncological Throughout the procedure, the arch of
resections and 2 fistulas correction. Ten rotation, flap’s vitality and definite
patients had oral cavity cancer, and the integration was checked. There was no
remaining 5 were oropharyngeal cancer, need for an alternative flap and all donor
laryngeal cancer, thyroid cancer with sites were closed primarily. Postoperatively,
esophageal invasion (Figure 2), laryngeal the vitality and suture integrity were
fistula after hemilaryngectomy and clinically assessed.
tracheoesophageal fistula correction, one of There was no total flap necrosis.
each. Seven patients had event free postoperative
course, and a total of 8 patients presented
complications. In 2 cases, patients
developed orocutaneous fistula, one was
the first case of the series and required a
new local flap (tongue flap), and the other
was due to minor loss of skin border and it
was treated with debridement and primary
suture. One patient had laryngocutaneous
fistula and other esophagocutaneous
fistula, both with spontaneous healing. One
patient had wound infection and partial
loss of donor site skin, treated with oral
Figure 2. Step by step of esophageal antibiotic and then skin grafting; there
reconstruction with contra-lateral Infra-Hyoid were 2 cases of partial loss of skin paddle,
flap for invasive thyroid carcinoma. A: Skin flap one with no treatment needed and the
design. B: Esophageal defect with feeding tube other underwent debridement and primary
visualization. C: Flap rotation trough the closure with no additional flap. One patient
retropharingeal space. D: Flap suture on the had postoperative bleeding during
esophageal mucosa. E: Image of the last steps tracheostomy tube removal, and surgical
of the suture. Feeding tube is still seen. F: Final
revision was performed with no need for
aspect of the reconstruction.
blood transfusion. Despite the rate of
complications, there was no harm
From the ten patients with oral
regarding rehabilitation (Table 2), or delay
cavity carcinoma, 4 were tongue, 4 cases of
on adjuvant treatment. No patients had
floor of the mouth, 1 inferior gum ridge and
died due to the procedure, one patient died
1 buccal mucosa. The one case of
within one year of follow up due to a second
oropharyngeal cancer was from vallecula.
primary esophageal tumor.
An overview of the cases is available in
All patients required a nasogastric
Table 1.
feeding tube, except the one with
All oncological cases had neck
tracheoesophageal fistula, who already had
dissection. Ten patients underwent
a gastrostomy tube. Two patients did not
selective neck dissection, from these, 3
require tracheostomy, the one with
bilateral neck dissections; 2 cases of
mucoepidermoid carcinoma of buccal
modified radical neck dissection without
mucosa and the case of thyroid papillary
non-lymphatic structures sacrifice, and one
carcinoma with esophageal invasion. The 2
radical neck dissection with internal
patients with fistula correction already had
jugular vein, sternocleidomastoid muscle
tracheostomy tube before the
and accessory nerve sacrifice. In three
reconstruction.
cases, the flaps were contralateral to the
Thirteen patients have complete
neck dissection; from the remaining 10, all
rehabilitation, with no need for feeding or
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Infrahyoid Myocutaneous Flap in Head and Neck Defects: A single institution experience
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tracheostomy tube and with intelligible tools2,18,25,27. Infrahyoid myocutaneous flap

speech. Two patients have partial is a pedicled, thin, pliable and quick to
rehabilitation, but one is due to a post long data regarding feeding tube and
intubation tracheal stenosis, not related to tracheostomy tube from 5 patients. It has
the procedure, and other with mild to been unavailable data regarding feeding
moderate dysarthria. tube and tracheostomy tube from 5
From 14 patients who required a patients.
feeding tube, 9 had it removed on average From the 13 oncological cases, 4 did
28 days after the surgery, with a median of not underwent adjuvant treatment, one
14 days. Thirteen patients required underwent radiation alone, 6 radiation and
tracheostomy and, from this group, 7 had chemotherapy and the thyroid carcinoma
the tracheostomy tube removed on a mean case underwent radioiodine ablation and
of 25.7 days after the procedure, with a external beam radiation is scheduled (Table
median of 14 days. It has been unavailable 1).

DISCUSSION harvest flap suitable for medium sized

Microvascular free-flaps are defects of the head and neck region6,17,28.
definitely the gold standard for The preservation of the ansa cervicalis
reconstruction of complex head and neck allows functional recovery for mobile
defects but it is not available in many tongue reconstruction by preventing
centers and not all patients are suitable25. muscle atrophy and by continuous stimuli
More recently, however, it is important to during deglutition7,17. Additionally, there is
consider clinical aspects of the patient no need for repositioning the patient (such
since it is becoming more common to as in trapezius and latissimus dorsi flaps),
perform oncologic surgery in elderly people the donor area can be primarily closed with
with comorbidities and higher ASA good cosmetic result and the overlying skin
score5,26. Arterial insufficiency is one of the is glabrous17. Other advantages encompass
most preoccupations when a free-flap is the a well-known anatomy of the donor site, no
choice for reconstruction and its incidence need for a second procedure and no
is much higher in this population. Seen postural recommendation after the
this, pedicled flaps should be a good choice surgery18. Although many can advocate
in this particular kind of patient26. some small defects in oral cavity could be
Most pedicled flaps available for primarily closed, this could lead to fixation
head and neck reconstruction are large and of mobile subsites with functional
bulky for medium size defects and impairment6. Complication after this kind
microvascular flaps are often required. of reconstruction happen mostly due to
However, free flap reconstruction is not insufficient venous return with
available in most underdeveloped centers, consequently flap congestion and its rates
because it requires specialized team and are reported to range from 3% to 47%29.
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The infrahyoid myocutaneous flap alternative for radial forearm flap

has been used for a wide range of sites’ reconstruction. The use of infrahyoid flap
reconstruction, such as skin18,19, oral cavity has shown good functional and cosmetic
and oropharynx5,17,21,30-34, lower lip35,36, outcomes with low rate of complication2,29,
parotid region36, laryngopharyngeal even in elderly patients5, and with lower
reconstruction and fistula costs, with no loss in oncological
treatment/prevention15,20,36,37, cervical outcomes27. From our 15 cases, 11 were
esophagus fistulas following spine over 60 years old, and in one of them
surgery23, and cervical trachea22. It is microsurgical reconstruction was
innovative, in this series, the description of contraindicated due to peripheric
esophageal reconstruction with infrahyoid arteriosclerotic disease.
flap. We found no previous descriptions of In our series, there were no
this kind of reconstruction in such complex recurrence in any oncological case and the
defects. The patient had an advanced only death occurred a year after the
invasive thyroid cancer with gross invasion procedure due to a second primary
of the esophagus and the specialist team esophageal cancer, with no evidence of
suggested palliation since total head and neck disease. Most neck
esophagectomy wasn’t an option for the dissections were performed at the same
case, once the patient wasn’t in a good side of the flaps (10 of 15 cases), and from
health situation. Usually, complete this group, two patients had partial loss of
esophagus resection is recommended in skin paddle and two has fistula. During the
these cases38. As an alternative to this procedure, it is important to preserve the
recommendation, our team performed a superficial fascial connections around the
partial esophageal resection followed by an pedicle in order to preserve microvascular
infrahyoid flap reconstruction, with venous drainage and protect the superior
reduced surgery time and morbidity. This thyroid vein, which does not impair neck
patient evolved well and had a minor fistula dissection radicality2.
with spontaneous resolution. Despite many advantages of the
Since its first description by infrahyoid flap, in some situations it isn’t
Clairmont14, many technical modifications suitable, such in large defects, and its
have been proposed regarding inclusion of contraindications encompasses other
the overlying skin15, skin incision drawbacks. The infrahyoid myocutaneous
modifications 16,35,39 , preservation of the flap is contraindicated on: N3 neck
cranial portion of anterior jugular vein7. metastasis, lymph node metastasis at levels
On this series, Wang´s18 technique III – IV, previous thyroid surgery and
with Dolivet16 skin incision were adopted, previous neck radiotherapy or ipsilateral
with primary closure of donor site in all neck surgery5.
patients and no total flap necrosis, and two
cases of partial loss of skin paddle. One
patient had partial loss of donor site skin
following local infection, but after oral
antibiotics and skin grafting, there was
acceptable cosmetic result and no
repercussion on rehabilitation. Only 3
patients required hospitalization for the
treatment of complications, and one was
not a complication related with the flap.
Nonetheless, most complications were
easily handled with no delay on adjuvant
therapy and no repercussion on
rehabilitation. A review of the larger series Table 2. Post-operative complications among 8
observed a success rate of 91,7%, with patients who underwent infrahyoid
partial skin loss representing most cases myocutaneous flap reconstruction at Central
and only 1% of total flap necrosis. Hospital of Santa Casa de São Paulo Faculty of
Due to its pliability, rapid harvesting Medical Sciences, between November 2013 to
October 2017.
technique and minor donor site
repercussion it has been proposed as an
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Infrahyoid Myocutaneous Flap in Head and Neck Defects: A single institution experience
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flaps have been the preferred methods, but for medium-sized head and neck
it is not available in many centers and not defects: Surgical outcome and
all patients are suitable. technique modification. Otolaryngol -
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