BAB I

PENDAHULUAN

CCAM (Congenital Cystic Adenomatoid Malformation) merupakan

sekelompok massa multikistik maupun non kistik akibat proliferasi

abnormal bronkhiolus respiratorius terminalis.1,2 CCAM merupakan lesi

yang sering ditemukan (25%) diantara kelainan paru kongenital lainnya.

Pada bayi baru lahir atau anak-anak akan datang dengan distress

respirasi atau bahkan tetap asimptomatik hingga dewasa. CCAM juga

sering disebut sebagai CPAM (Congenital Pulmonary Airway

Malformation).1,2,3

CCAM merupakan lesi kistik kongenital selain kista bronkhogenik,

bronchopulmonary sequestration dan CLE (Congenital Lobar

Emphysema). Kasusnya jarang, ditemukan 1 dari 8.300-35.000 kelahiran.

Kista berukuran besar ditemukan sekitar 70% dari CCAM. 3,4 CCAM

banyak ditemukan pada bayi baru lahir dan tidak ditemukan perbedaan

predileksi baik pada laki-laki maupun perempuan. Tidak didapatkan

perbedaan predisposisi genetik, kecuali CCAM tipe 4 yang berkaitan

dengan sindroma familial pleuropulmonary blastoma.3,4,5

Deteksi kista paru banyak ditemukan saat pemeriksaan USG

prenatal rutin. Akan tetapi, kadang-kadang pada periode neonatal awal,

kista tidak terisi udara sehingga memberikan gambaran radiologi yang

mirip dengan airspace disease.3 Kista yang belum terisi udara kadang

memberikan gambaran konsolidasi atau massa solid sehingga sering

dikelirukan dengan suatu massa paru seperti pleuropulmonary

blastoma.4,5 Bahkan pada beberapa kasus menyerupai gambaran hernia

diafragma kongenital dengan loop usus yang terisi cairan apabila lesi

kistik terletak di basis paru.5

Diagnosis CCAM pun kadang dikelirukan dengan suatu infeksi paru

yang lebih banyak terjadi di negara berkembang. Pneumonia rekuren

lobus inferior yang sudah diterapi akan membentuk gambaran

pneumatocele yang mirip dengan lesi kistik pada CCAM. Menurut Sruthi,

et al, pernah dilaporkan seorang bayi berusia 15 bulan yang awalnya

asimptomatik, diantar ke rumah sakit akibat demam intermitten selama 21

hari.6 Bayi tersebut didiagnosis dengan pneumatocele akibat pneumonia

lobus bawah yang setelah diterapi antibiotik selama 3 minggu, rontgen

toraks menunjukkan gambaran lesi kistik multiple berdinding tipis yang

menyerupai gambaran CCAM.5,6

Radiologi memegang peranan penting dalam penentuan lesi kistik

kongenital pada paru. Gambaran malformasi bronkhopulmoner tersebut

sangat bervariasi dan sering overlapping satu sama lain. Variasi gambaran

diagnosis lesi kistik kongenital paru berperan penting dalam penentuan

penanganan dan prognosis suatu lesi. Beberapa lesi kistik kongenital paru

dilakukan tindakan pembedahan, sedangkan beberapa lesi kistik yang lain

hanya dilakukan tindakan konservatif. 5,6,7

 BAB II

CONGENITAL CYSTIC ADENOMATOID MALFORMATION

2.1 Definisi CCAM

Istilah CCAM pertama kali digunakan oleh Chin dan Tang di Inggris

pada tahun 1949. CCAM merupakan kelainan perkembangan traktus

respiratorius bagian bawah yang ditandai dengan terbentuknya lesi kistik

dan proliferasi adenomatoid dari bronkhiolus terminalis selama

pembentukan fetus.7 Istilah Congenital Pulmonary Airway Malformation

telah direkomendasikan sebagai istilah lain dari CCAM karena lesi kistik

hanya terlihat pada 3 dari 5 tipe lesi dan adenomatoid hanya pada 1 tipe

(tipe 3).9,10

Kista paru didefinisikan sebagai ruangan di parenkim paru yang

berbatas tegas, berdinding tipis (< 2 mm) atau relatif tipis ( 4 mm). Lesi

kistik tersebut dapat berisi udara atau cairan, dengan diameter 1 cm.

Komposisi dinding kista ditentukan oleh komponen yang ditemukan pada

bronkhopulmoner (originnya), yaitu kelenjar bronkhus, kartilago atau epitel

alveolus.11,12,13

2.2 Epidemiologi

CCAM merupakan malformasi kongenital yang jarang. Namun

diantara semua lesi paru kongenital angka kejadian CCAM sekitar 95%. Di

Amerika Serikat, belum ada data yang valid mengenai frekuensi

kejadiannya. Sebuah tinjauan dari 48 kasus di Kanada, diperkirakan dari

1:25000 sampai 1:35000 pasien dapat terdiagnosis sebelum lahir. Hal ini

berkaitan dengan penggunaan ultrasonografi prenatal yang dapat

meningkatkan diagnosis CCAM.2

2. 2.1 Mortalitas / Morbiditas

Angka kematian akibat CCAM yaitu sebesar 25-30% dari semua

bayi baru lahir. Namun angka-angka tersebut tidak temasuk anak-anak

tanpa gejala yang hidup. Rata-rata angka kematian yang dilaporkan dari

diagnosis prenatal dengan CCAM berkisar 9-49%. Terlihat pada anak-

anak dengan gejala asimptomatik pada periode neonatal dengan

diagnosis lesi antenatal hampir 3-10% akan dapat bergejala pada tahun

pertama kehidupan.16
Sebuah studi memperkirakan 18 dari 21 pasien CCAM menunjukan

gejala pada pertengahan umur 2 tahun. Prognosis buruk terjadi pada lesi

mikrokista dan hydrops fetalis. Secara keseluruhan ukuran lesi sangat

mempengaruhi kemungkinan survival. Morbiditas utama berhubungan

dengan penekanan paru. Lesi yang besar dikaitkan dengan hipoplasia

paru yang dapat menyebabkan distres pernapasan saat kelahiran. Lesi

yang bilateral juga dapat memperburuk prognosis. 7

Salah satu studi mengatakan bahwa polihidramnion juga berkaitan

dengan hasil yang buruk. Potensi untuk transformasi keganasan diakui

dalam semua kasus CCAM. Apakah ya atau tidaknya reseksi lengkap dari

daerah yang terkena dapat menghilangkan risiko belum diketahui. 1

2.2.2 Umur
Identifikasi kasus CCAM biasanya terjadi saat dilakukan

pemerikaan ultrasonografi rutin pada masa prenatal. CCAM dapat terjadi

pada anak yang lebih tua maupun dewasa sebagai temuan insidensial
atau sekunder terhadap infeksi berulang. Dalam literatur disebutkan

bahwa kelainan ini dapat terjadi pada laki-laki dan perempuan dengan

frekuensi yang sama. Delapan puluh persen kasus terjadi pada bayi baru

lahir dan frekuensi yang terjadi sama antara bayi prematur dengan bayi

cukup bulan. Hanya 10% kasus yang terjadi setelah tahun pertama

kehidupan, dan sangat jarang CCAM ditemukan sebagai delay case

sampai usia dewasa. Usia tertua yang dilaporkan dengan kelainan paru-

paru ini adalah dengan usia 35 tahun.8,9

2.3 Etiologi

Penyebab yang mendasari CCAM tidak diketahui. CCAM yang

direseksi menunjukkan tanda-tanda proliferasi sel meningkat dan

penurunan apoptosis. Pada suatu penelitian ditemukan peran gen HOXB5

dan ekspresi protein, serta faktor-faktor pertumbuhan lainnya seperti

mesenchymal plateletderived growth factor-BB. 18

Perkembangan dari sistem pernapasan dimulai pada 3 minggu

kehamilan, dan penyimpangan dalam proses perkembangan dapat

menimbulkan sekelompok kelainan struktural disebut bronchopulmonary

foregut malformations. Jadi, proses dari embriogenesis abnormal selama

pertama 6-7 minggu kehamilan yang melibatkan perkembangan yang

salah dari cabang terminal inilah yang menyebabkan CCAM. 17

2.4 Klasifikasi
Berdasarkan Stocker, terdapat tiga tipe CCAM secara gambaran

radiologi:
 1. Tipe I, 50% dari semua kasus CCAM dengan karakteristik kista

besar multiple dengan ukuran diameter 2-10 cm atau terkadang

berupa dominasi kista tunggal yang disertai kista kecil. Dinding

kista tersebut mengandung otot, jaringan elastin dan jaringan

fibrosa. Kista tersebut berhubungan dengan percabangan bronchial

di lobus yang rusak. Pada gambaran mikroskopik kista dibatasi

oleh garis tinggi. dengan sel epitel pseudostratifed kolumnar yang

dapat mengahasilkan musin. Jika kista tunggal dominan yang ada,

tipe ini akan diragukan dengan Congenital Lobar Emphysema

(CLE).

2. Tipe II, 40% dari kasus CCAM dengan karakteristik gabungan dari

kista multipel yang jarang melebihi ukuran diameter 1,2 cm. Kista

relatif seragam menyerupai bronkiolus. Kista ini berhubungan

dengan percabangan bronkial dan terisi udara saat bayi bernafas.

Secara mikroskopik kista ini dibatasi oleh kuboid bersilia ke sel

epitel kolumnar. Sekitar 30% tipe ini ini sering ditemukan

bersamaan dengan multipel kelainan kongenital lainnya, seperti

anomali pada ginjal, gastrointestinal, jantung, dan perubahan

osseus.

3. Tipe III, 10% dari semua kasus CCAM, terlihat sebagai lesi solid

dengan kista ukuran mikroskopik.6,12

2.5 Patofisiologi
 Congenital Cystic Adenomatoid Malformation merupakan anomali

dari perkembangan paru yang terjadi pada awal pembentukan paru janin

yang terjadi pada minggu ke-5 dan minggu ke-8 kehamilan. Hal ini

dicurigai terjadi karena terhentinya maturasi paru janin yang disebabkan

oleh atresia pada bronkial primer atau kegagalan segmental bronkus

normal. Hal ini mengakibatkan displastik pada jaringan distal dari

bronkopulmonal dan segmen yang terkena. Jaringan displastik

bronkopulmonal terdiri dari struktus seperti bronkiolus dengan ukuran

yang beragam dengan banyak sel yang imatur disekitar jaringan paru.

Morfologi abnormal dari jaringan displastik paru dapat dibedakan dengan

jaringan paru yang normal terlihat dengan fetal ultrasonografi.3

Bentukan dari displasik jaringan paru berupa hipoplasia dan

agenesis pada paru fetus. Kista yang berukuran besar dapat menggeser

mediastinum yang akan menekan jantung dan vena cava inferior. Jika

tekanan menetap dan meningkat, akan terjadi non-imun fetal hydrop pada

fetus. Polihidramnion juga dapat terjadi karena penekanan esofagus fetus.

Pada saat lahir, distres pada sistem pernafasan tidak hanya terjadi akibat

hipoplasia atau agenesis, tapi juga karena terdapat kista abnormal yang

akan mengisi udara dan menekan jaringan paru normal disekitarnya

setelah bayi melakukan inspirasi pertama.3

2.6 Manifestasi Klinis

 Dengan meningkatanya penggunaan ultrasonografi prenatal serta

perkembangan teknologi dan keterampilan, sebagian besar kasus CCAM

terdiagnosis prenatal. Gejala yang dimbul berupa distres pernapasan. Ini

adalah gejala yang paling sering terjadi pada bayi baru lahir yang

didiagnosis CCAM. Gejala yang terlihat berupa bayi mendengkur,

takipnea, dan kebutuhan oksigan ringan sampai kegagalan pernafasan

yang membutuhkan bantuan ventilator atau oksigenasi membran

ekstrakorporal (ECMO). Beberapa mekanisme awal terjadinya sulit

bernapas yaitu hipoplasia paru terlihat sebagai lanjutan dari CCAM yang

luas, pergeseran mediastinum dapat menekan jantung dan fungsi

pernapasan, pneumotorak spontan dapat terjadi dan udara yang

terperangkap dalam kista menyebabkan gangguan fungsi jaringan paru. 14

Gejala lainya berupa Infeksi saluran nafas berulang. Anak dengan

CCAM berisiko terjadi infeksi paru berulang karena kompresi bronkial.

Gejala lain berupa hemoptisis, dyspneu dan nyeri dada.14

Beberapa dari CCAM dapat tidak menimbulkan gejala. Neonatal

yang telah terdiagnosis dengan CCAM pada masa prenatal, namun saat

lahir dapat tidak menunjukkan gejala. Dalam beberapa kasus, massa tidak

dapat terlihat dengan foto polos toraks biasa dan terlihat dengan CT scan.

Kita mengetahui bahwa massa tersebut tidak akan regresi setelah

kelahiran. Namun pada beberapa kasus dilaporkan bahwa terjadinya

keganasan dapat terjadi bersamaan dengan CCAM berupa

rhabdomiosarkoma embrional, karsinoma bronkioalveolar, dan blastoma

paru. Banyak dari pasien berakhir pada usia 15 bulan dan keganasan
cenderung terjadi pada CCAM tipe II. Neonatus dengan CCAM kadang

juga dapat terjadi pneumotoraks spontan disertai dengan multipel kista.6,15

2.7 Pemeriksaan Penunjang

CCAM dapat dideteksi menggunakan ultrasonography prenatal.

Namun, setelah lahir, pemeriksaan yang dapat dilakukan pertama kali

adalah foto polos dada. USG setelah lahir dapat dilakukan untuk penilaian

yang lebih rinci, terutama untuk lesi tipe III. Biasanya, CT scan toraks tidak

diperlukan untuk diagnosis CCAM pada periode neonatal. Paling sering,

diagnosis CCAM dapat dibuat dengan menggunakan radiografi polos,

yang mana muncul sebagai massa yang terdiri dari berbagai kista yang

mengandung udara tersebar tidak teratur di seluruh segmen paru. Massa

ruang menempati, meluas ke hemitoraks ipsilateral dan pergeseran

mediastinum ke sisi kontralateral. CT scan dapat digunakan untuk

mendiagnosis kasus membingungkan yang dihadapi pada masa bayi,

masa kanak-kanak hidup, atau orang dewasa atau untuk operasi

perencanaan. Selain itu, CT scan juga diperlukan untuk penentuan jenis

dan luasnya lesi.14

2.7.1 Foto Polos Toraks

Pemeriksaan ini merupakan pemeriksaan pertama yang diperlukan

pada nenonatus dengan gejala respiratory distress dan temuan dapat

bermacam-macam sesuai dengan tipe dari CCAM. Terkadang, pada foto

polos toraks menunjukkan massa padat, yang mana seiring berjalannya

waktu, berubah menjadi air filled cystic spaces. Tampilan classical

radiological pada foto polos torak adalah multiple air filled cystic spaces

yang biasanya terdapat pada satu lobus intersposed diantara kista.

Perubahan dari lesi menjadi air filled cystic spaces ini dapat dilakukan

dengan membuat foto polos dada serial.5

Gambar 2.1 Foto

thorak AP CCAM

pada hari pertama

kelahiran dengan

dense lungs dan memberikan kesan paru-paru kanan lebih sedikit

bervolume daripada paru-paru yang kiri.

 Gambar 2.2 Foto torak AP hari kedua kelahiran (tampak area kista

berisi udara yang menempati lobus atas paru kanan)

Gambar 2.3 Foto thorak CCAM dengan kista bilateral (tampak lesi

yang lebih besar pada sisi kiri menekan mediastinum kekearah

kontalateral, menyebabkan kongenital skoliosis

2.7.2 USG

Ultrasonografi prenatal akurat dalam mendiagnosis dari CCAM.

Lesi yang didiagnosis saat prenatal, mungkin dapat asimptomatik saat

lahir (71%) dan umumnya ditemukan gambaran radiografi yang normal

(57%). Umumnya, gambaran radiografi terlihat jelas pada individu yang

simptomatik, namun tidak jelas pada individu yang asimptomatik.

Sebagian besar CCAM didiagnosis pada 16-22 minggu umur kehamilan

saat pemeriksaan rutin dengan USG.3,14

Gambaran USG Prenatal berupa terlihat masa solid atau kistik,

dengan mediastinum bergeser. Polyhydramnion dapat terjadi pada 66%

kasus akibat kompresi esofagus. Fetal ascites (71% kasus) dan Fetal

hydrop (8-47% kasus) dapat terlihat pada pemeriksaan USG.14

Gambar 2.4 Ultrasonografi prenatal gambar a. Pada posisi oblik

terlihat masa kista besar pada hemitoraks kiri dengan septal interna.

Gambar b. Posisi transversal terlihat masa kista besar pada hemitoraks

kiri.

2.7.3 CT Scan
. CT scan dapat digunakan untuk mendiagnosis kasus-kasus yang

membingungkan. CT Scan lebih akurat dibandingkan radiografi atau

ultrasonografi dalam mengklasifikasikan jenis dari CCAM.

Gambar 2.5 CT-scan Toraks dengan Kista Multiple pada Lobus Paru

Kanan atas

Gambar 2.6 CT-scan Paru dengan bilateral CCAM

Gambar 2.7 CT scan potongan axial. Lung window menunjukkan multiple

air filled cyst pada lobus kanan bawah dengan parenkim paru-paru normal

diantaranya.

Biasanya pola radiografi muncul sebagai massa jaringan lunak

yang meluas mengandung beberapa massa kistik yang berisi udara dari

berbagai ukuran dan juga dapat menunjukkan pergeseran dari

mediastinum. Pada mulanya pada awal kehidupan, dapat muncul

homogeneous fluid-opacity pulmonary mass dan berkembang menjadi

gambaran radiografi kistik berisi udara. Penampilan padat awal

merupakan hasil dari pengosongan tertunda cairan alveolar melalui

bronkus maupun limfatik dan sistem sirkulasi. Pada pasien dengan

CCAM, pola di paru-paru menunjukkan beberapa daerah radiolusen yang

sangat bervariasi dalam ukuran dan bentuk. Selain itu, kista dipisahkan

satu sama lain oleh helai jaringan paru yang opak. Keterlibatan paru-paru

mungkin muncul honeycombed atau spongy, namun terkadang 1 kista

yang besar dapat memburamkan gambaran yang lain. Selain itu, udara
yang terjebak dalam ruang kistik dapat menyebabkan pembesaran yang

cepat dari CCAM.2

Temuan pada CT berkaitan dengan temuan patologi terlihat area

kista kecil (diameter <2 cm) terlihat dengan abnormalitas lainnya (area

kista besar, konsolidasi, atau atenuasi rendah) paling sering ditemukan.

Kemudian terlihat kista besar multipel (diameter >2 cm) terlihat tunggal

dengan abnormalitas atau dengan abnormalitas lainnya (area kista besar,

konsolidasi, atau atenuasi rendah). Area atenuasi rendah merupakan

kelompok mikrokista serta gambaran air fluid level dapat terlihat pada

beberapa [Link] ini dengan predominan tipe I, tipe II atau kombinasi

keduanya.14

2.8 Diagnosis diferensial

1. Congenital Lobar Emphysema (CLE)
Kelainan ini ditemukan dominan pada laki-laki yang dihubungkan

dengan penyakit jantung congenital seperti PDA dan VSD.

Predileksi kelainan ini sering terjadi pada lobus atas paru. Pada

pemeriksaan radiografi toraks ditemukan gambaran translusen

yang meningkat, hiperinflasi dan air trapping , pergeseran

mediastinal, dan peningkatan corakan vascular. Selain itu

ditemukan kolaps pada paru ipsilateral dan atelektasis paru

kontralateral.
 Gambar 2.8 Gambaran foto toraks AP Lateral pada CLE

Pada pemeriksaan radiografi toraks di atas tampak adanya

peningkatan translusen pada paru kiri dengan pergeseran mediastinum ke

kanan. Pada proyeksi lateral ditemukan adanya hiperlusen di daerah

lobus paru kiri dengan pergeseran fisura obliq ke posteroinferior.

Gambar 2.9 CT scan potongan axial pada CLE

2. Pneumotocele

Pada pneumatocele terlihat daerah kista berdinding tipis di

dalam parenkim paru yang mengandung udara. Selain itu

kelainan ini sering ditemukan bersamaan dengan infeksi. Pada

tahap awal pemeriksaaan radografi torak, ditemukan

 konsolidasi yang sangat sulit dibedakan dengan abses.

Beberapa gambaran yang sangat mirip abses berupa dinding

yang dan regular, garis tepi halus, dan mengandung sedikit

cairan.

Gambar 2.10 Foto toraks AP pada pneumotocele. Pada tahap awal

(gambar kiri) ditemukan konsolidasi di lobus kanan paru atas, sedangkan

pada foto kanan yakni seminggu setelahnya ditemukan kista bulat dengan

dinding tipis di lobus kanan paru atas.

 Gambar 2.11 CT scan lung windows potongan axial pada

pneumonia dengan pneumotocele

2. Hernia Diafragmatika Kongenital

Hemitoraks kiri primer

Hemidiafragma kiri tidak terdeteksi

Gambaran usus berisi udara terlihat di hemitoraks

Tanda udara dan air lebih sedikit terjadi dibandingkan CCAM

Gambar 2.12 Foto Toraks AP pada Hernia Diafragma Kongenital,

terlihat herniasi dari hepar dan usus besar yang msuk ke

hemitoraks kanan dengan pergeseran jantung dan mediastinum ke

sisi kiri

2.9 Tatalaksana
 Pembedahan dengan eksisi pada lesi merupakan terapi utama pada

anak-anak dengan gejala distress pernapasan. Untuk menghindari

komplikasi serius dari CCAM , sebaiknya dilakukan pengangkatan

sebelum bayi berumur satu tahun. Sedangkan pada anak-anak dengan

gejala asimptomatik disarankan dilakukan pengangkatan lesi karena

berisiko terjadinya keganasan.6

Tatalaksana pilihan untuk CCAM adalah lobektomi, operasi akan

dilakukan pada usia sekitar 2 sampai 6 bulan. Thoracocentesis

memungkinkan drainase kista besar dengan dekompresi segera dari

CCAM tersebut; Namun, cairan dengan cepat terakumulasi kembali,

sehingga tidak adanya manfaat dari prosedur ini. Pilihan lain adalah

dengan menempatkan shunt thoracoamniotic yang terus mengalirkan

cairan dari CCAM ke amniotic space. Inilah yang paling bermanfaat ketika

CCAM terdiri dari kista besar yang berisi cairan. Komplikasi seperti

obstruksi dan shunt dislodgement mungkin dapat terjadi.17

2.10 Komplikasi

Komplikasi mungkin asimtomatik, sampai ketika infeksi,

pneumotoraks atau degenerasi menjadi keganasan dapat terjadi. Selain

itu, juga dapat menyebabkan gangguan pernapasan, pergeseran

mediastinum, hipoplasia jaringan normal paru-paru, polihidramnion dan

penekanan kardiovaskular yang menyebabkan fetal hydrops dan

kematian. Jika hidrops berkembang akan menyebabkan sedikit

peningkatan risiko bagi ibu untuk terjadinya "mirror syndrome.". 17

2.11Prognosis

Prognosis biasanya optimal dan baik. Temuan prognostik yang buruk

terjadi pada fetalis hidrops, ascites, polihidramnion, dan keterlibatan paru

bilateral. Hal ini juga harus disebutkan bahwa Congenital cystic

adenomatoid malformation (CCAM) memiliki prognosis yang berbeda

sesuai dengan jenis.4 progonis masing-masing tipe secara berturut-turut

sebagai berikut tipe I, 69% baik setelah reseksi, tipe II prognosis buruk,

yang terkait dengan abnormalitas lain yang berat, sedangkan tipe III

prognosis buruk akibat hipoplasi paru dan hydrops.

BAB III

KESIMPULAN
 CCAM (Congenital cystic adenomatoid malformation) pada janin

tetap menjadi tantangan bagi ahli obstetri, ahli neonatologi, dan ahli bedah

anak. Perbaikan dalam pemantauan serial antenatal diperlukan dan akan

membantu dalam meningkatkan prediksi hasil. Kombinasi antara MRI

prenatal dan penelitian ultrasound serial akan mengoptimalkan surveilans

janin dan membantu perawatan pascakelahiran. Pada neonatus dengan

CCAM tanpa gejala dimana intervensi bedah tidak dilakukan, mereka

harus ditindaklanjuti hingga masa remaja dan sampai dewasa, karena

dapat bermanifestasi dengan perubahan ganas.

DAFTAR PUSTAKA
1. Kim WS, Lee KS, Kim IO, Suh YL. Congenital Cystic Adenomatoid
Malformation: CT-Pathologic Correlation. JR. 1997, 168: 47-53

2. Imaging in the Diagnosis of Fetal Anomalies, Chapter 18, p 286

3. Jain A, Singla S, Kumar A. Congenital Cystic Lung Diseases.

Journal of Clinical Imaging Science. 2013, vol 3

4. Iavazzo C, [Link], A.M Bacanu, et al. Congenital Cystic

AdenomatoidMalformation: Is There a Need for Pregnancy
Termination?. Available at
[Link] . Diakses pada
20 Agustus 2017

5. Jana, M, Arun K. Radiologic Evolution of Congenital Cystic

Adenomatoid Malformation in a Neonate. Available at
[Link] . Diakses pada 21
Agustus 2017.

6. Jerald P, Thomas L, Jack O. Caffeys Pediatric Diagnostic

[Link] Edition. Mosby: Philadelphia. 2004

7. Kotecha S, Barbato A, Bush A, Claus F, Davenport M, Delacourt C,

et al. Antenatal and postnatal management of congenital cystic
adenomatoid malformation. Paediatr Respir Rev. Sep
2012;13(3):162-70;.

8. Makhija Z, Moir CR, Allen MS, Cassivi SD, Deschamps C, Nichols

FC 3rd, et al. Surgical management of congenital cystic lung
malformations in older patients. Ann Thorac Surg. May
2011;91(5):1568-73; discussion 1573.

9. Morelli L, Irene P, Stefano et al. Pulmonary congenital cystic

adenomatoid malformation, type I, presenting as a single cyst of the
middle lobe in an adult: case report. Available at
[Link]
[Link]. Diakses pada 20 Agustus 2017.

10. Staatz G, D Honnef, W Piroth, et al. Direct Diagnosis in Radiology

Pediatric Imaging. Thieme: Germany
11. Sood, M. Congenital Cystic Adenomatoid Malformation of the Lung:
A Case Report. Available at
[Link] .
Diakses pada 20 Agustus 2017. Hindawi Publishing Corporation

12. Stone A, Michael R. Cystic Adenomatoid Malformation. Available at

[Link] Diakses
pada 20 Agustus 2017.

13. Sung W, Soo K, Kim O, et al. Congenital cystic Adenomatoid

Malformation of the Lung. Available at
[Link] Diakses
pada 20 Agustus 2017.

14. Tawil MI, Pilling DW. Congenital cystic adenomatoid malformation:

is there a difference between the antenatally and postnatally
diagnosed cases?. Pediatr Radiol. Jan 2005;35(1):79-84.

15. Wader J, Neha G, Sujata K. Congenital Cystic Adenomatoid

Malformation (CCAM): A Case Report. Available at
[Link]/vol3_current_issue_3/[Link]. Diakses pada tanggal
21 Agustus 2017.

16. Wang X, Wolgemuth DJ, Baxi LV. Overexpression of HOXB5, cyclin

D1 and PCNA in congenital cystic adenomatoid malformation. Fetal
Diagn Ther. 2011;29(4):315-20.

17. Congenital diaphragmatic hernia imaging oleh ;ali hekmatnia, md;

chief editor: eugene c lin, md
[Link]